综述：日本脑炎相关运动障碍谱：病例报告、病例系列和队列研究的系统评价

《Acta Neurologica Belgica》：Spectrum of movement disorders in Japanese encephalitis: a systematic review of case reports, case series, and cohort studies

本综述系统梳理了日本脑炎(Japanese encephalitis, JE)后运动障碍的流行病学特征、临床表现、影像学关联及预后，指出帕金森综合征(parkinsonism)和肌张力障碍(dystonia)是最常见的运动障碍类型，常伴双侧丘脑受累，预后具有差异性，为早期诊断与干预提供了重要依据。

　　

背景

日本脑炎(Japanese encephalitis, JE)是由日本脑炎病毒引起的中枢神经系统感染性疾病，是亚洲地区病毒性脑炎的主要病因之一。运动障碍作为JE幸存者中常见且致残的后遗症，其临床特征长期以来缺乏系统梳理。本综述旨在通过系统评价病例报告、病例系列及队列研究，全面阐述JE后运动障碍的流行病学、临床谱系、影像学特征及结局，为临床早期识别和管理提供参考。

方法

研究者系统检索了PubMed、Scopus、Embase和Google Scholar数据库中关于JE后出现运动障碍的文献，纳入标准包括病例报告、病例系列和队列研究。提取的数据涵盖人口统计学信息、运动障碍的出现时间与类型、磁共振成像(Magnetic Resonance Imaging, MRI)表现、治疗方案以及随访结局。

结果

本研究共分析了72例孤立性JE病例。患者平均年龄为20.8岁（范围<1–66岁），其中男性39例（54.2%）。大部分病例（60%）来自印度。最常见的运动障碍是帕金森综合征(parkinsonism)，共18例（25%），其次为强直(rigidity)（13例，18.1%）、运动迟缓(bradykinesia)（8例，11.1%）和面具脸(hypomimia)（7例，9.7%）。肌张力障碍(dystonia)见于28例（38.9%），其表现形式包括全身性肌张力障碍(generalized dystonia)（6.7%）、口下颌肌张力障碍(oromandibular dystonia)（2.2%）和角弓反张(opisthotonus)（4.5%）。此外，22例（30.6%）患者伴有神经精神症状，14例（19.4%）出现延髓-自主神经体征，11例（15.3%）存在长期后遗症。实验室检查发现，44例（61.1%）患者脑脊液异常。影像学检查显示，49例（68.1%）患者的MRI存在双侧丘脑高信号。在治疗方面，15例（20.8%）接受了对症治疗，7例（9.7%）接受了免疫治疗。预后方面，20例（27.8%）部分改善，12例（16.7%）完全恢复，1例（1.4%）死亡。两项来自印度的回顾性队列研究（n=209和n=50）也显示了相似的运动障碍谱，并以丘脑-基底节受累为主要特征。

结论

运动障碍是日本脑炎后常见的后遗症，主要表现为帕金森综合征和肌张力障碍，常伴有双侧丘脑的影像学改变，患者恢复情况不一。这些发现强调了对于JE患者进行长期神经功能随访的重要性，并对理解其病理生理机制具有启示意义。