《Journal of Stomatology Oral and Maxillofacial Surgery》：Epidemiology of dento-skeletal dysmorphoses in children treated for craniosynostosis in infancy
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颅缝早闭患儿术后牙槽骨结构异常（DSD）高发，与手术年龄大相关，需长期正畸随访。
埃杜阿德·朗格（Edouard Lange）|朱莉·肖维尔-皮卡尔（Julie Chauvel-Picard）|阿基尔·拉里·A（Aqeel Lari A）|穆罕默德·哈拉夫（Mohammad Khalaf）|艾哈迈德·阿拉利·B（Ahmad Alali B）|阿诺·梅昂（Arnaud Méon）|萨内拉·莫兰（Sanela Morand）|阿诺·格莱扎尔（Arnaud Gleizal）
法国里昂克罗瓦鲁斯医院（H?pital de la Croix Rousse）颌面外科及口腔外科部门，地址：克罗瓦鲁斯大街103号，邮编69004
摘要
背景与目的：颅缝早闭（cranosynostosis）是指一个或多个颅缝过早闭合，会导致颅面畸形并可能影响面部发育。尽管早期进行了外科矫正，但其对牙颌骨骼发育的长期影响仍缺乏充分研究。本研究评估了在婴儿期接受颅缝早闭手术治疗并随访至生长结束的儿童中牙颌骨骼畸形（dento-skeletal dysmorphoses, DSDs）的患病率及其决定因素。
材料与方法：这项回顾性研究纳入了2004至2006年间在里昂大学医院因综合征性或非综合征性颅缝早闭接受手术治疗的95名患者。收集了颅缝早闭类型、手术年龄、诊断结果、DSD类型、治疗方式以及颅底角度等数据。使用描述性统计和逻辑回归分析来评估患病率、分布情况及其风险因素。
结果：在95名儿童中，有48名（50.5%）出现了DSD。这些患儿接受手术时的年龄显著较大（平均8.3 ± 2.9个月，而非DSD患儿为5.9 ± 2.4个月；Mann–Whitney检验，p < 0.001）。三角头畸形（trigonocephaly）与上颌横裂（maxillary transverse deficiency）密切相关（比值比=4.84；95%置信区间[1.19–19.7]；p = 0.028），而舟状头畸形（scaphocephaly）的患病率也较高（21.1%），但无统计学意义。舟状头畸形患者中III类错颌（Class III malocclusion）的发生率最高（34.2%），而短头畸形（brachycephaly）和前斜头畸形（anterior plagiocephaly）主要与III类错颌相关（分别为100%和50%）。所有综合征性病例均发展为III类错颌。
结论：尽管进行了早期颅骨手术，颅缝早闭仍与颅面发育异常及高发错颌相关。手术时年龄较大是DSD的独立风险因素。这些发现强调了系统性、长期的正畸随访对于综合征性和非综合征性患者的重要性，并提示早期手术干预可能有助于降低后续DSD的风险。
引言
颅缝早闭是指一个或多个颅缝过早闭合，根据维尔肖定律（Virchow’s law）会导致颅骨变形。这种相对罕见的状况大约每2000个新生儿中出现1例[1]。它可以表现为单纯的一个颅缝闭合，也可以涉及多个颅缝闭合。后者情况以及冠状颅缝的受累常与克鲁宗综合征（Crouzon syndrome）或阿佩尔特综合征（Apert syndrome）等综合征相关。这些综合征由功能获得性突变引起，主要涉及FGFR基因，这些基因在骨骼和软骨发育中起关键作用，从而直接影响面部发育，导致所谓的面颅缝早闭[2]。在非综合征性病例中，颅骨与面部发育之间的密切关系已被证实，但其潜在机制尚未完全阐明[3, 4]。最新研究强调了“功能矩阵”（functional matrices）的作用，这不仅包括骨骼，还包括软组织[5]，尤其是硬脑膜（dura mater），它被认为在颅盖与颅底之间的生长相互作用中起中介作用[6, 7]。
本研究旨在确定患有综合征性或非综合征性颅缝早闭的儿童中牙颌骨骼畸形（DSDs）的患病率及类型，并识别相关风险因素，特别是手术年龄和颅缝早闭类型对生长过程的影响。
材料与方法
纳入标准为2004年1月至2006年12月在里昂大学医院因综合征性或非综合征性颅缝早闭接受手术治疗的儿童。排除了在生长结束前失访的儿童。收集的数据包括颅缝早闭类型、手术年龄、诊断结果、DSD类型、治疗方法以及颅底角度等信息。使用描述性统计和逻辑回归分析来评估这些指标。
描述性结果
2004年1月至2006年12月期间，共有107名儿童因颅缝早闭接受手术治疗。其中12名在生长结束前失访，剩余95名用于分析。初始诊断为三角头畸形42例、舟状头畸形38例、前斜头畸形4例、短头畸形6例、后斜头畸形5例（图2）。7名儿童患有综合征性颅缝早闭，其中6例为克鲁宗综合征，1例为阿佩尔特综合征。所有短头畸形患者均发展为III类错颌。
分析结果
所有综合征性病例均出现了DSD（100%，而非综合征性病例中仅为47.7%；p = 0.013）。出现DSD的儿童手术年龄显著较大（平均8.3 ± 2.9个月，而非DSD患儿为5.9 ± 2.4个月；Mann-Whitney检验，p < 0.001）。逻辑回归分析证实手术年龄是DSD的独立预测因素（每增加一个月，风险比=1.54；95%置信区间[1.27–1.86]；p < 0.001）。年龄与颅缝早闭类型之间的交互作用无统计学意义。讨论
无论是否为综合征性颅缝早闭，似乎都会导致后期出现DSD并引发错颌。在我们的研究组中，一半的患儿出现了DSD，这一比例明显高于欧洲普通人群的统计数据（II类、III类错颌及上颌横裂的患病率分别为25.1%、3.4%和8.9%[10]）。资金支持
本研究未获得任何公共部门、商业机构或非营利组织的资助。关于写作过程中使用生成式AI和AI辅助技术的声明
在撰写本文期间，作者使用了ChatGPT工具进行文本翻译。使用该工具后，作者对内容进行了必要的审核和编辑，并对出版物的内容负全责。作者贡献
埃杜阿德·朗格（Edouard Lange）：数据整理、研究、数据分析、可视化、初稿撰写；
朱莉·肖维尔-皮卡尔（Julie Chauvel-Picard）：研究设计、方法论指导；
阿基尔·拉里·A（Aqeel Lari A）：概念构思、资源提供；
穆罕默德·哈拉夫（Mohammad Khalaf）：概念构思、资源提供；
艾哈迈德·阿拉利·B（Ahmad Alali B）：概念构思、资源提供；
阿诺·梅昂（Arnaud Méon）：数据整理、数据分析；
萨内拉·莫兰（Sanela Morand）：研究设计、方法论指导；
阿诺·格莱扎尔（Arnaud Gleizal）：概念构思、研究设计、方法论指导
所有作者共同参与了本研究
CRediT作者贡献声明
埃杜阿德·朗格（Edouard Lange）：初稿撰写、可视化、数据分析、数据整理；朱莉·肖维尔-皮卡尔（Julie Chauvel-Picard）：方法论指导、研究监督；阿基尔·拉里·A（Aqeel Lari A）：资源提供、概念构思；穆罕默德·哈拉夫（Mohammad Khalaf）：资源提供、概念构思；艾哈迈德·阿拉利·B（Ahmad Alali B）：资源提供、概念构思；阿诺·梅昂（Arnaud Méon）：数据分析、数据整理；萨内拉·莫兰（Sanela Morand）：方法论指导、研究监督；阿诺·格莱扎尔（Arnaud Gleizal）：方法论指导、研究监督利益冲突声明
作者声明不存在可能影响本文研究的已知财务利益或个人关系。
