《Archives of Oral Biology》：Accuracy of dental age estimation methods in children with chromosomal syndromes: A systematic review and network meta-analysis
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本研究系统评估不同牙龄评估（DAE）方法在染色体综合征儿童中的准确性，采用PRISMA-NMA方法检索PubMed等数据库1981-2020年文献，通过QUADAS-2质量评估，发现Demirjian等方法在Down综合征中表现较优，但各方法在不同综合征中的适用性差异显著，需个体化选择，以期为临床和法医学提供参考。
伊尔汉·万·莫克塔尔（Ilham Wan Mokhtar）|诺尔赛玛·伊斯梅尔（Norsaima Ismail）|莫赫德·尤斯米亚迪尔·普特拉·莫赫德·尤索夫（Mohd Yusmiaidil Putera Mohd Yusof）
马来西亚雪兰莪州MARA科技大学（Universiti Teknologi MARA）双溪武洛校区（Sungai Buloh Campus）牙科学院（Faculty of Dentistry）
摘要
目的
本研究旨在系统地评估不同牙齿年龄估算（DAE）方法在染色体综合征儿童中的应用准确性，并根据不同人群和地区评估其性能。
设计
采用PRISMA-NMA标准方法，通过PubMed、Web of Science、Science Direct、Google Scholar和Scopus数据库，对1981年至2020年间的相关文献进行了系统性检索。检索策略基于人群、干预措施、比较结果（PICO）来识别评估染色体综合征儿童牙齿发育的文献。使用QUADAS-2工具对文献质量进行了评估。随后进行了网络荟萃分析，以比较不同染色体综合征对牙齿年龄估算（DA）准确性的影响。通过随机效应模型计算了牙齿年龄（DA）与实际年龄（CA）之间的平均差异。
结果
通过标准化检索策略共找到60篇文献，其中45篇符合定性分析标准，28篇符合定量分析要求。24项比较研究和21项非比较研究展示了五种DAE方法的使用情况，这些方法可以单独或组合使用，包括Demirjian、Willems、Nolla、Haavikkoo和London Atlas方法。唐氏综合征（Down’s syndrome）是与DAE和染色体综合征相关的文献中最常见的主题。
结论
Demirjian方法在牙本质形成不全（Amelogenesis Imperfecta）和成骨不全（Osteogenesis Imperfecta）病例中存在低估现象。其他方法缺乏足够的原始研究数据以做出可靠推断。这表明没有一种单一的牙齿年龄估算方法能够在多种综合征中始终如一地发挥作用，强调了在临床和法医环境中采取个性化方法的重要性。出版偏倚较小，表明研究结果较为可靠。
引言
在牙科领域，尤其是正畸学中，牙齿年龄估算（DAE）结合骨骼年龄有助于临床医生提供准确的诊断和理想的治疗时机（Diz等人，2011年）。牙齿年龄（DA）可以通过牙齿萌出阶段或牙齿及牙胚的矿化阶段来评估。然而，牙齿萌出的时间和顺序可能受到局部因素的影响，如拥挤、关节固定、乳牙滞留、拔牙、牙齿外伤和囊肿等。此外，一些系统性疾病（早产、营养失调、代谢功能障碍、贫血、乳糜泻）以及遗传性疾病（如阿佩尔特综合征、唐氏综合征[DS]）也与牙齿萌出延迟有关（Suri等人，2004年）。
牙齿矿化过程的放射学评估可以在钙化阶段进行，受环境因素和病理变化的影响较小，因此比基于牙齿萌出的DAE方法更为可靠（Willems，2001年）。已经提出了多种放射学评估方法，这些方法关注牙齿钙化的质量特征或发育中牙齿的形态（Demirjian和Goldstein，1976年；Demirjian等人，1973年；Haavikko，1970年；Nolla，1952年）。
年龄是个体生物学特征的主要指标之一。当个体的年龄未知时，年龄评估成为必要程序，尤其是在法律判决或法医鉴定中（Mohd Yusof等人，2017年；de Oliveira等人，2012年）。个体的实际年龄（CA）是通过心理评估和医学评估确定的。这些程序试图通过将与年龄相关的生物标志物转换为CA来估算年龄。“估算”一词精确地描述了这一领域的实际局限性（Pinchi等人，2018年）。
生物年龄的估算是通过识别个体各种生物系统中的生长和发育里程碑指标来进行的，例如骨骼成熟度（骨骼年龄）、身高和体重（形态年龄）、性发育（性年龄）以及牙齿发育或萌出（DA）（Cunha等人，2009年）。在主要参数的成熟过程完成之前（例如手腕骨化和第二磨牙根尖，大约在16岁左右），估算年龄相对容易。一旦儿童进入成年期，所检测的指标仅作为其可能的CA的下限（Pinchi等人，2018年）。
染色体异常和综合征由于染色体数目和结构上的问题，可能导致颅面和口腔表现，如牙齿缺失或萌出障碍（Pinchi等人，2018年）。然而，文献中关于这些综合征对个体牙齿成熟影响的报道较少。一些研究显示，使用不同的牙齿年龄估算方法，染色体综合征患者与健康个体的DA估算结果可能存在高估（OE）、低估（UE）或无统计学差异。
尽管遗传和染色体变化可能对口腔生长产生影响，但本系统评价和网络荟萃分析旨在研究适用于染色体综合征儿童的准确DA估算方法，并评估现有DA估算方法在确定其年龄延迟或加速方面的有效性。
部分内容
方案和注册
该评价方案已在国际系统评价前瞻性注册库（PROSPERO）中注册，注册号为CRD42021238995。报告遵循了系统评价和荟萃分析的优先报告条目（PRISMA）指南（Liberati等人，2009年）。
纳入标准
本研究的研究问题如下：(i) 对于染色体综合征儿童，哪种牙齿年龄估算方法最为准确？(ii) DAE方法在估算延迟或……方面是否有显著效果？
研究选择
使用Web of Science（n=613）、Scopus（n=932）、PubMed（MEDLINE）（n=573）、Science Direct（n=627）和Google Scholar（n=2250）进行了电子检索，共获得4995条引用。其他来源未发现额外记录。去除重复项后，根据标题和摘要筛选出1772篇文章，其中1712篇因不相关（n=886）、样本人群不同（n=718）、病例报告（n=63）或综述文章（n=35）而被排除。
唐氏综合征
有五项研究从不同角度探讨了Demirjian方法在唐氏综合征（DS）患者中的应用。一项来自荷兰的研究（van der Linden等人，2017年）指出，DS儿童的牙齿发育与正常儿童相似；另一项来自西班牙的研究也支持这一观点，即无论性别如何，DS患者的DA与CA之间的差异均无统计学意义（Diz等人，2011年）。另一方面，使用Demirjian方法计算出的中位数OE为0.6年（男性）
结论
在牙本质形成不全（Amelogenesis Imperfecta）和成骨不全（Osteogenesis Imperfecta）病例中，Demirjian方法存在明显低估现象。其他方法缺乏足够的原始研究数据以做出可靠推断。这表明没有一种单一的牙齿年龄估算方法能够在多种综合征中一致地发挥作用，强调了在临床和法医环境中采取个性化方法的重要性。尽管出版偏倚较小，表明研究结果较为稳健，但仍可能存在潜在偏倚。
临床相关性
系统评价注册：
国际系统评价前瞻性注册库（PROSPERO：CRD42021238995）。
未引用的参考文献
(Slim等人，2003年；Willems等人，2001年)
CRediT作者贡献声明
伊尔汉·万·莫克塔尔（Ilham Wan Mokhtar）：监督、方法学设计、数据收集、数据分析、概念构建。莫赫德·尤斯米亚迪尔·普特拉·莫赫德·尤索夫（Mohd Yusmiaidil Putera Mohd Yusof）：撰写与编辑、验证、软件应用、方法学设计、资金筹集。诺尔赛玛·伊斯梅尔（Norsaima Ismail）：初稿撰写、项目管理、数据整理、数据分析、概念构建。
利益冲突声明
作者声明他们没有已知的财务利益或个人关系可能影响本文的研究结果。
致谢
本研究得到了高等教育卓越中心（HICoE）研究资助（项目编号600-RMC/MOHE HICoE CARE-I 5/3（2025年），资助方为MARA科技大学的心血管进展与研究卓越研究所（CARE Institute）。
