气道支架术后并发支气管食管瘘的首例报道：对腺样囊性癌长期管理的启示

《BMC Pulmonary Medicine》：A case of bronchoesophageal fistula after airway stenting in adenoid cystic carcinoma: implications for long-term management

本刊推荐：针对腺样囊性癌(ACC)患者气道支架术后罕见但致命的支气管食管瘘(BEF)并发症，研究团队通过首例详细病例分析，揭示其与放疗史、反复介入操作、营养不良等多因素相关，强调术前增强CT评估、个体化支架选择及营养支持对预防这一高风险并发症的重要性。

　　

在呼吸系统罕见肿瘤中，腺样囊性癌(adenoid cystic carcinoma, ACC)以其缓慢生长、易沿神经侵袭和高局部复发率为特征。当肿瘤侵犯中央气道时，常引发进行性气道狭窄，尤其多见于曾接受手术切除和放射治疗的患者群体。对于无法再次手术的病例，支气管镜下放置气道支架已成为缓解呼吸困难的关键姑息疗法。然而，在经历多次放疗、手术且体质衰弱的患者中，支架长期存留可能引发罕见却致命的并发症——支气管食管瘘(bronchoesophageal fistula, BEF)，即气道与食管之间形成异常通道。尽管ACC患者接受支架治疗的案例时有报道，但此前尚无BEF发生的正式记录，这使得临床医生对其风险认知不足。

《BMC Pulmonary Medicine》近期报道的这起案例，首次详细揭示了ACC患者气道支架术后发生BEF的完整临床过程。一名病程长达13年的ACC患者，在经历右主支气管袖状切除、放疗、左肺复发楔形切除及多种药物治疗后，因反复气道狭窄先后接受两次Y型金属支架和一次Y型硅酮支架置入。尽管支架短期内维持了气道通畅，患者最终仍出现咳嗽加剧、脓痰潴留等非特异性症状，并在移除硅酮支架时通过支气管镜和增强CT确诊左主支气管处瘘口。该案例不仅凸显了放疗后组织脆弱性、机械应力累积、营养不良（BMI仅14.1 kg/m²）与真菌感染（支气管灌洗检出白色念珠菌）等多因素交织的致病机制，更警示临床需重新审视支架长期管理策略。

研究团队通过回顾性病例分析，整合了支气管镜介入（包括球囊扩张、冷冻治疗、激光消融）、影像学评估（增强CT）、实验室检测（下一代测序技术NGS鉴定病原体）及营养支持等多维度数据。患者样本来源于广州医科大学附属第一医院呼吸与危重症医学科收治的单一病例，所有操作均遵循标准临床流程。

案例展示

患者为33岁女性，ACC初诊于2012年，经右主支气管袖状切除及30次放疗后，2018年出现左肺上叶复发并行胸腔镜楔形切除。2022年因免疫联合治疗（信迪利单抗+脂质体多柔比星）无效，支气管镜发现右主支气管瘢痕性狭窄（直径<4.9 mm）。2023年2月首次置入Y型覆膜金属Wallstent（气管段16×50 mm，左主支气管10×30 mm，右主支气管12×20 mm），6个月后因肉芽增生移除；2024年6月因再狭窄置入更小尺寸金属支架（气管段12×20 mm，左主支气管10×15 mm，右主支气管10×10 mm）；同年7月为减少肉芽生成改为Y型硅酮支架（Novatech品牌，气管段14×40 mm，左主支气管10×25 mm，右主支气管10×15 mm）。2025年2月，支架移除后支气管镜见左主支气管后壁可疑瘘口，增强CT证实隆突下BEF，虽紧急置入Ultraflex覆膜金属支架（12×40 mm）封堵，患者仍因反复气道水肿、狭窄进展为高碳酸性呼吸衰竭（pH 7.21，PaCO₂ 68 mmHg），需重症监护支持。

讨论与结论

本案例首次明确ACC支架术后BEF的发生与多种因素相关：放疗所致组织缺血纤维化削弱黏膜修复能力；反复支气管镜操作造成机械创伤；严重营养不良（BMI 14.1 kg/m²）及白色念珠菌感染进一步损害组织完整性。解剖学上，左主支气管与食管毗邻，且放疗范围常覆盖双侧支气管，但本例瘘口发生于左侧，可能与右侧多次介入后形成致密纤维化、支架稳定性较高，而左侧支气管顺应性更佳、易受持续径向压力侵蚀有关。硅酮支架虽理论上更易移除，但其表面真菌生物膜可能加剧黏膜损伤，且频繁更换支架反而增加医源性创伤。增强CT在瘘口检测中敏感性（89%）显著高于支气管镜（漏诊率达50%），提示高危患者计划性支架移除前需常规影像学评估。

本研究强调，对于放疗后、恶病质、反复复发的ACC患者，支架选择应权衡“可移除性”与“组织脆弱性”，避免非必要支架更换；需通过营养支持、感染控制及多学科随访降低BEF风险。尽管个案结论受限，其警示意义为同类患者的长期管理提供了关键循证依据。