《The Pediatric Infectious Disease Journal》:Ecthyma Gangrenosum: A Life-threatening Complication of Diaper Rash in a Healthy Infant
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患儿免疫正常,因严重尿布疹引发会阴部坏疽性脓皮病伴全身症状,经急诊清创、造口术及合成真皮基质联合皮肤移植治愈,强调免疫正常者亦可能发生并需及时干预。
致编辑:
坏死性脓疱病(EG)是一种主要由铜绿假单胞菌(Pseudomonas aeruginosa)引起的深层皮肤感染。1该病的死亡率很高:菌血症患者的死亡率为50%–77%,局部感染患者的死亡率为15%12,如果治疗不当,可能会发展为继发性菌血症3。
虽然这种病通常发生在免疫功能低下的患者身上4,但在免疫功能正常但皮肤屏障长期受损的情况下(如严重尿布疹患者)也有可能发生15。
关于尿布疹相关的坏死性脓疱病病例的报道很少,而在免疫功能正常的患者中发生的病例则更为罕见。
一名男童出现神志萎靡、高热、腹泻以及尿布疹迅速加重、臀部病变迅速发展的症状。他一个月来一直有间歇性发热,此前曾多次因咳嗽和呼吸窘迫前往急诊科就诊,并在就诊前17天已完成抗生素治疗。患儿表现为烦躁不安、发热和心动过速,伴有肛门周围坏死性病变(图1A)。通过母亲提供的照片可以明显看出病情在几小时内迅速恶化。
图1:病变的发展过程:A:在急诊科就诊时,可见伴有炎症晕圈的坏死性病变;B:入院第4天,经过初次清创和负压敷料处理后;C:入院第6天,结肠造口术前;D:入院20天,清创后但尚未使用皮肤替代物;E:使用皮肤替代物后;F:使用皮肤替代物第7天;G:使用皮肤替代物21天后;H:出院2个月后,疤痕有轻微增生。
患儿的C反应蛋白水平显著升高(442 mg/L),白细胞计数轻度降低(4.02 × 10
9/L)。中性粒细胞减少(1.35 × 10
9/L)仅在入院时出现,住院期间未再次出现。血液培养结果检出铜绿假单胞菌,伤口拭子培养结果还检出铜绿假单胞菌、奇异变形杆菌(
Proteus mirabilis)和粪肠球菌(
Enterococcus faecalis)。
出于对败血症的担忧,患儿接受了紧急手术清创和负压敷料处理,并被送入重症监护室接受经验性抗生素治疗(甲硝唑、万古霉素和哌拉西林-他唑巴坦
图1B)。
由于伤口被粪便污染以及肛门括约肌暴露,患儿在入院7天后接受了结肠造口术图1C。入院20天后,经过多次清创和负压敷料处理后,病变进一步加重,因此使用了一种可生物降解的皮肤再生基质(NovoSorb生物降解临时基质—PolyNovo,澳大利亚)进行修复,并配合负压敷料图1D–F。随后在皮肤再生基质放置21天后进行了部分厚度皮肤移植以重建表皮图1G。移植组织取自患儿大腿内侧,供皮区则使用了表皮替代物(SUPRATHEL—Polymedics,德国)。此次移植过程中有少量组织丢失,但术后一周患儿完全康复。出院4个月后结肠造口术被关闭。
患儿接受了免疫缺陷检查,未发现任何提示免疫功能低下的病理学异常:住院期间及随访期间均未再出现中性粒细胞减少;免疫球蛋白水平、免疫表型分析和氧化应激测试结果均正常。针对原发性免疫缺陷疾病的下一代测序检测及继发性原因的筛查结果也为阴性。
出院9个月后,患儿饮食和排便功能恢复正常,疤痕仅有轻微增生图1H。
本报告记录了一例健康儿童因尿布疹引发的会阴部坏死性脓疱病病例,这是一种较为罕见的疾病,提高公众对此的认识非常重要;必须重视其紧急的医疗和手术治疗需求。对于需要结肠造口的肛门周围感染,不应延迟手术,因为粪便污染会加重病变、阻碍愈合。合成皮肤基质和皮肤移植在深层皮肤坏死的治疗中效果良好,具有良好的功能性和美观性。