儿童癌症幸存者中后续出现的脑膜瘤

《JAMA Network Open》：Subsequent Meningiomas Among Survivors of Childhood Cancer

儿童癌症幸存者脑膜瘤发生率2.3%，与高剂量放疗、年轻诊断年龄、女性性别及特定化疗药物相关，且脑膜瘤后全因死亡率显著升高。

　　

关键点

问题：儿童癌症幸存者中，单发性与多发性脑膜瘤的发病率、风险因素及死亡率分别是多少？

研究结果：在这项针对24,886名儿童癌症幸存者的队列研究中，有471名幸存者被诊断出患有710例脑膜瘤；其中35例是在初次癌症诊断后发生的。脑膜瘤的累积发病率为2.3%。脑膜瘤的风险与高剂量的放射治疗、初次癌症诊断时的年轻年龄、女性性别以及接触铂类药物、6-巯嘌呤和鞘内化疗有关。此外，在脑膜瘤诊断后观察到全因死亡率较高。

意义：这些结果表明，某些高风险群体的儿童癌症幸存者可能适合进行脑膜瘤的筛查。

摘要

重要性：儿童癌症幸存者中脑膜瘤与化疗之间的关联、多发性脑膜瘤的发生情况以及脑膜瘤诊断后的死亡率仍不明确。

研究目的：报告儿童癌症幸存者中脑膜瘤的发病率，识别新的脑膜瘤风险因素，描述多发性脑膜瘤患者的特征，并说明脑膜瘤发生后的特定原因导致的死亡率。

研究设计、地点和参与者：儿童癌症幸存者研究是一项回顾性队列研究，对1970年至1999年间在美国和加拿大被诊断出癌症的幸存者进行了纵向随访。纳入标准为年龄在21岁以下被诊断出癌症，并且在诊断后存活超过5年。脑膜瘤的诊断是通过自我报告并经由病理报告确认的。从医疗记录中提取了儿童癌症的诊断信息、化疗详情以及诊断后5年内的放射治疗情况。

主要结果和指标：脑膜瘤的累积发病率从诊断后5年开始计算。首次脑膜瘤诊断后的总体生存率（OS）采用Kaplan-Meier方法进行估算。

研究结果：该研究共纳入24,886名在1970年至1999年间首次被诊断出癌症的幸存者，其中471人（263人为女性，占56%）在最后一次随访时的中位年龄为42.5岁（范围19.7-66.3岁），初次癌症诊断时的中位年龄为5.6岁（范围0-20.9岁），这些人共被诊断出710例脑膜瘤。在初次癌症诊断35年后，脑膜瘤的累积发病率为2.3%（95%置信区间：2.1%-2.6%）。在471名患有脑膜瘤的幸存者中，137人（29.0%）至少患有2个脑膜瘤，80人（16%）符合脑膜瘤病的标准。较高的脑膜瘤风险与高剂量的颅脑放射治疗（风险比HR=125.3，95%置信区间：58.1-270.5）、初次癌症诊断时的年轻年龄（风险比HR=4.0，95%置信区间：2.4-6.1）、女性性别（风险比HR=1.6，95%置信区间：1.3-1.9）以及接触铂类药物、6-巯嘌呤和鞘内化疗有关；而非西班牙裔黑人种族（风险比HR=0.5，95%置信区间：0.3-1.0）和接触烷化剂（风险比HR=0.6，95%置信区间：0.5-0.8）则与较低的脑膜瘤风险相关。首次脑膜瘤诊断后5年、10年和15年的全因累积死亡率分别为4.9%、10.5%和18.4%。

结论与意义：儿童癌症幸存者中脑膜瘤的发病率和死亡率相对较高。本研究的结果可为高风险人群的脑膜瘤筛查提供依据。