《Vision Research》：Validation of clinical tools to measure grating acuity and contrast sensitivity in children with cerebral visual impairment
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儿童视神经损伤（CVI）视力评估工具有效性研究，比较TAC-II与PV app的视锐度测试及Hiding Heidi与Ohio对比卡片测试的重复性、适用性，发现TAC-II和OCC在CVI儿童中具有更好可重复性，建议临床工具需谨慎选择。
作者：Rebecca Sumalini、Ahalya Subramanian、Miriam L. Conway、Lokesh Lingappa、PremNandhini Satgunam
研究机构：印度海得拉巴LV Prasad眼科研究所Brien Holden视光学与视觉科学研究所
摘要
目前缺乏经过验证的临床工具来评估患有脑性视觉障碍（CVI）儿童的视觉功能。本研究旨在填补这一空白。研究招募了6个月至7岁的儿童，其中一部分患有CVI（n=111，平均年龄3.0±1.9岁，男性占70.2%），另一部分没有CVI（n=50，平均年龄3.4±1.9岁，男性占38%）。使用Teller Acuity Cards-II（TAC-II）和Peekaboo Vision应用程序（PV app）评估视敏度（GA），使用Hiding Heidi低对比度面部卡片（HH cards）和Ohio对比度卡片（OCC）评估对比敏感度（CS）。一个月后进行了重新测试。结果显示，PV app与TAC-II之间的平均差异具有统计学意义（CVI组：-0.25±0.40 logMAR，95%置信区间：-1.03至0.53 logMAR；对照组：-0.14±0.30 logMAR，95%置信区间：-0.72至0.44 logMAR）。HH cards与OCC之间的中位差异也具有统计学意义（CVI组：0.00 logCS，IQR：0.25 logCS，95%置信区间：-0.43至0.67 logCS；对照组：0.25 logCS，IQR：0.00 logCS，95%置信区间：-0.01至0.56 logCS）。在CVI儿童（n=21）和对照组（n=16）中进行的检查者内重复性分析表明，TAC-II的重复性更好（CVI组CR=0.47，对照组CR=0.27），而OCC的重复性优于HH cards（CVI组CR=0.45，对照组CR=0.90）。TAC-II和OCC在CVI儿童的GA和CS测试中表现出更好的重复性、可测试性和参与度。研究结果表明，不应将临床工具互换使用，临床医生必须根据每种测试的重复性指数仔细解读结果。
引言
脑性视觉障碍（CVI）被定义为“一种神经发育障碍，其特征是由于大脑视觉通路和处理区域的神经损伤导致的视觉功能和功能性视觉缺陷”（美国国立卫生研究院CVI工作组，Chang等人，2024年）。患有CVI的儿童在语言、沟通、运动和认知等方面的发育里程碑可能会延迟，其视觉障碍程度可以从轻微到严重不等（Pehere等人，2018年）。然而，由于这些儿童无法用语言表达、家长/看护人对视觉问题的理解有限，以及其他发育延迟（如行走和语言的延迟）更为突出（Sumalini等人，2023年），因此识别他们的视觉问题具有挑战性。
一旦被转诊，眼科专业人员面临的最大挑战是评估儿童的视觉潜力。这通常通过全面的眼科检查来完成，包括测试基本视觉功能、确定屈光不正和评估视觉感知技能。已经对正常发育的儿童（年龄范围：2个月至5岁）使用了多种视敏度评估工具，如Teller Acuity Cards-II（TAC-II）（Clifford等人，2005年）、Peekaboo Vision应用程序（PV app）（Livingstone等人，2019年）、LEA光栅板和Cardiff视敏度卡片（Mody等人，2012年）。同样，也对比了有无眼部疾病的儿童（年龄范围：1-18岁）的对比敏感度（CS）评估工具，包括Pelli-Robson对比度图表、Ohio对比度卡片（OCC）（Hopkins等人，2017年）和Hiding Heidi低对比度面部测试（HH cards）（Leat和Wegmann，2004年）。Mayer-Kran Double-Happy低对比度测试也被用于患有眼部疾病和CVI的儿童，并显示出良好的重复性参数（Mayer等人，2020年）。然而，在CVI儿童的背景下，这些临床工具的验证和重复性仍有限。鉴于这些儿童可能存在发育延迟、合作程度不同、癫痫史以及视觉状况本身的特点，使用标准/适合年龄的工具可能无法准确评估其真正的视觉潜力。因此，应选择能够快速进行且可重复性可靠的工具，以评估治疗或早期干预的效果。定期随访对这些儿童的长期护理至关重要。因此，选择和验证合适的评估工具对于准确解读结果和提供有效护理至关重要。
为了识别这些需求，本研究旨在验证用于评估CVI儿童与同龄正常发育儿童（即无CVI儿童）两种常见视觉功能（GA和CS）的临床工具。选择这些参数是因为它们与功能性视觉任务密切相关（Xiong等人，2020年）。在选择用于评估CVI儿童GA和CS的临床工具时，我们参考了相关文献（Chakram，2024年）。偏好注视范式已被广泛使用，并被证明是一种有效的方法，可以借助光栅和图片来测试特殊需求儿童的视觉功能。多项研究报告称，其可测试性超过70%（Mackie和McCulloch，1995年）。使用TAC-II对特殊需求儿童进行的测试显示出了良好的可测试性（Johnson等人，2009年；van der Zee等人，2017年），并且其重复性指数与Cardiff视敏度卡片相当（Johnson等人，2009年）。传统的偏好注视技术多为纸质形式，但随着技术的进步，现在也可以在电子设备（如计算机（例如Automated visual acuity test，Vrabic等人，2021年）和平板电脑（例如Peekaboo Vision app，Livingstone等人，2019年）上进行。与传统的纸质图表相比，这些计算机生成的图表在重复性、测试时间和准确性方面表现相当。计算机生成图表的优势在于可以调整对比度、字母类型和其他测试选项（Ehrmann等人，2009年），尤其是考虑到当前一代儿童对技术的熟悉程度。平板电脑测试的另一个优点是便于携带（Zhang等人，2013年）。因此，我们认为为每种视觉功能选择一种纸质测试和一种基于平板电脑的测试是重要的。在本研究中，我们将验证成熟的TAC-II，并将其与PV app进行比较。PV app在有无视觉障碍的儿童中的临床效用已得到证实，并且其效果与Keeler视敏度卡片相当（Livingstone等人，2019年）。
由于针对儿童年龄段的测试工具有限（Jones等人，2024年），选择用于评估CS的工具颇具挑战性。Hiding Heidi低对比度面部测试是一种常用的CS测试工具，但在正常发育的儿童（1-8岁）中过于简单（存在天花板效应）。此外，该测试的重复性指数尚未得到充分验证，并且与成人使用的Pelli-Robson对比敏感度测试的结果一致性较差（Leat和Wegmann，2004年）。另一方面，使用OCC和Pelli-Robson对比敏感度测试的重复性指数相似（Osman等人，2021年）。OCC还与视觉相关的生活质量有显著相关性（Hopkins等人，2017年）。综合考虑测试的可用性和支持重复性测量的文献，本研究选择了HH测试和OCC来评估CS。
本研究通过将新工具与现有的儿科视觉评估工具进行比较，并研究其重复性来验证临床工具的有效性。重复性指数是通过常用的重复性参数（如一致性限值（LoA）和重复性系数（CR）来确定的。在多项视觉科学临床研究中，一致性和测试-重测重复性被用作验证过程的一部分（Leat和Wegmann，2004年；Livingstone等人，2019年；Lovie-Kitchin，1988年；Preston等人，1987年）。同样，在本研究中，GA和CS测试的有效性也是通过测试结果之间的一致性和观察者内测试-重测重复性来验证的。此外，还确定了临床效用指标（可测试性、测试时间和参与度评分）。
方法
本研究在印度海得拉巴Rainbow儿童医院的儿科神经科诊所和LV Prasad眼科研究所的视觉康复中心进行。对照组来自这两家机构，通常是患者的兄弟姐妹，或者来自当地的儿童家庭或教堂。研究获得了印度海得拉巴LVPEI机构审查委员会的伦理批准（LEC 01-19-205；2023年1月）。
结果
本研究共招募了111名CVI儿童，平均年龄为3.0±1.9岁（范围：7个月至7岁，中位数：2.5岁，男性占78%，70.2%）。CVI最常见的病因是新生儿低血糖性脑损伤（NHBI，n=50，47.6%），其次是缺氧缺血性脑病（HIE，n=26，24.7%）。30名（27%）儿童被儿科神经科医生诊断为脑瘫，2名（1.8%）具有自闭症特征，但未被明确诊断。
讨论
本研究旨在验证用于评估CVI儿童和正常发育儿童视觉功能（GA和CS）的临床工具。临床结果显示，与PV app（82.8%）相比，TAC-II（95.4%）在可测试性方面表现更好（p=0.002）。Hiding Heidi卡片的可测试性也略高于OCC（89.1%），但差异不显著（p=0.49）。
结论
本研究有几个重要的临床意义。Teller Acuity Cards-II和OCC在CVI儿童的GA和CS测试中表现出更好的重复性指数，具有相当的临床效用参数，包括可测试性、参与度和测试时间。不同临床测试之间的较大置信区间表明，在评估CVI儿童和正常发育儿童时不应互换使用这些工具，因为其结果可能因测试而异。
资金支持
本研究得到了海得拉巴眼科研究基金会和DBT-CoE基金（BT/PR32404/MED/30/2136/2019）的资助。
作者贡献声明
Rebecca Sumalini：撰写——审稿与编辑、初稿撰写、方法论设计、数据分析、概念构建。
Ahalya Subramanian：撰写——审稿与编辑、监督、概念构建。
Miriam L. Conway：撰写——审稿与编辑、监督、概念构建。
Lokesh Lingappa：撰写——审稿与编辑、监督、资源协调、概念构建。
PremNandhini Satgunam：撰写——审稿与编辑、监督、资源协调、概念构建。
致谢
作者感谢Angela Brown教授、Mission for Vision India组织和RenewSys India Pvt. Ltd.对研究所需临床设备的资助。同时感谢Jahnavi Kanchustambam女士在视频分析方面的帮助，以及Premalatha Errolla女士在数据收集方面的协助。
