眼眶放线菌病（Actinomadura madurae actinomycetoma）病例报告与文献综述：来自苏丹西部农民的诊断挑战与治疗启示

这篇病例报告详细记录了一例来自苏丹西部的农民眼眶放线菌病（Actinomadura madurae actinomycetoma）的诊疗历程。患者因右眼上睑无痛性肿块被误诊为泪腺多形性腺瘤，最终通过广泛局部切除术确诊。文章强调了在流行地区将眼眶菌肿（mycetoma）纳入鉴别诊断的重要性，并探讨了冲突地区医疗资源匮乏对诊断的负面影响。病例结合16例文献回顾，揭示了放线菌性菌肿（actinomycetoma）与真菌性菌肿（eumycetoma）的临床差异，提出手术联合抗生素（如阿莫西林克拉维酸+复方新诺明）的治疗策略，为罕见部位菌肿的管理提供参考。

　　

引言

菌肿（Mycetoma）作为被忽视的热带病之一，是由真菌（eumycetoma）或放线菌（actinomycetoma）引起的慢性破坏性肉芽肿性疾病。眼眶部位感染罕见却后果严重，尤其在苏丹等流行地区需高度警惕。

病例展示

一名38岁苏丹农民因右眼上睑无痛性肿块就诊，初期误诊为泪腺多形性腺瘤。肿块逐渐增大并出现皮肤窦道，伴随眼球突出和眼睑下垂。CT显示2.5×2 cm的强化病灶包裹泪腺。通过改良外侧开眶术完整切除肿块，组织病理学发现典型多色颗粒结构，外周致密深紫色（Actinomadura madurae特征），伴中性粒细胞浸润和浆细胞层，确诊为放线菌性菌肿。术后采用阿莫西林克拉维酸（1000 mg/62.5 mg bid）联合复方新诺明（4剂/日）的6个月疗程。

讨论

流行病学特征：苏丹70%菌肿由马杜拉真菌（Madurella mycetomatis）引起，放线菌性菌肿以索马里链霉菌（Streptomyces somaliensis）为主，本例的Actinomadura madurae属罕见亚型。

诊断困境：冲突地区医疗资源匮乏导致患者辗转多家机构，依赖有限的病理检查。影像学中，菌肿需与慢性炎性肉芽肿鉴别，CT显示骨质完整有助于排除恶性肿瘤。

治疗策略：

• 手术指征：对于占位效应明显的病例，广泛切除（如本例的"懒S形切口"联合颞肌剥离术）可兼顾功能与美观。
• 药物选择：放线菌性菌肿对β-内酰胺类（β-lactams）敏感，但需警惕苏丹地区磺胺耐药风险。

文献对比：全球仅16例眼眶菌肿报道，其中5例为假阿利什霉（Pseudallescheria boydii）所致，常见结膜受累且易致视力丧失。动物病例中，赛多孢菌（Scedosporium apiospermum）可感染马眼睑。

结论

本病例凸显了资源有限地区罕见病诊断的复杂性。组织病理学仍是确诊金标准，而多学科协作（如眼科手术+感染科用药）对改善预后至关重要。研究呼吁在流行地区加强医务人员培训，并开发快速分子诊断工具以缩短确诊时间。