儿童自发性播散性包虫病伴子宫受累的多学科诊疗：罕见病例解析与机制启示

本刊推荐一例罕见儿童自发性播散性包虫病病例。伊朗研究团队针对阿富汗8岁女童多器官（肝、腹膜、子宫）受累的复杂病情，采用多学科手术联合阿苯达唑(Albendazole)长程治疗策略。影像学确诊腹膜腔103×100 mm巨囊肿合并子宫病灶后，团队成功实施肝囊肿开窗、脾囊肿切除及子宫浆膜层囊肿剥离术，术后12个月药物干预实现囊肿持续消退。此案突破"包虫病多源于破裂传播"的传统认知，首次报道无接触史儿童子宫原发感染，为流行区非典型病例诊疗提供范式，凸显环境传播风险与多学科协作价值。（108字）

　　

研究背景与意义

在包虫病流行区，儿童多器官播散性感染始终是临床诊疗的严峻挑战。典型囊型包虫病(CE)多累及肝脏(70%)与肺部(20%)，而子宫受累概率不足0.6%，儿童自发性播散（无外伤或医源性破裂史）更为罕见。本例阿富汗移民女童的独特之处在于：既无犬只接触史，又出现肝、脾、腹膜、子宫多灶性囊肿，最大腹膜囊肿达103×100 mm并压迫膀胱。这挑战了"包虫病播散必源于囊肿破裂"的传统认知，提示环境传播（如啮齿动物污染物）可能存在未知致病机制，亟需通过深入病例分析完善防控策略。

研究方法与技术路线

研究人员采用多学科协作模式，通过以下关键技术明确诊疗路径：

1. 影像学确诊：腹部超声初筛发现肾皮质囊肿及腹膜异质肿块(116.5×152 mm)，增强CT精准定位肝多发性囊肿（最大123×85 mm）、腹膜巨囊肿及子宫浆膜层双病灶（5×5 cm）

2. 实验室评估：白细胞计数↑(14.9 cells/uL)伴中性粒细胞比例↑(88.1%)，碱性磷酸酶(ALP)显著升高(575-621 U/L，参考值44-147 U/L)，提示胆道梗阻

3. 多学科手术：联合儿科外科、妇科团队行剖腹探查，实施肝囊肿开窗（Ⅷ段15×15 cm囊肿）、脾囊肿切除、子宫浆膜层囊肿剥离

4. 术后管理：阿苯达唑200 mg bid持续12个月，超声动态监测囊肿消退

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研究结果解析

影像学特征

增强CT显示肝实质内多房性低密度囊性灶，腹膜腔巨囊肿致膀胱前上移位（图1E箭头）。子宫浆膜层囊肿呈完整包膜结构，无破裂征象。值得注意的是，肺部及盆腔淋巴结未受累，此与典型播散路径不符。

手术发现

术中共计清除：

• 肝内4处囊肿（Ⅲ段15×15 cm，V段6×8 cm，Ⅵ段2×3 cm，Ⅷ段1×2 cm）

• 脾下极单发囊肿

• 大网膜多发性子囊

• 子宫浆膜层双囊肿（5×5 cm），病理证实生发层与层状层结构

治疗应答

术后6月超声显示：

• 膈下囊肿缩小至44×25 mm、48×32 mm（原116.5×152 mm）

• 子宫后囊肿缩至78×39 mm

  12月后病灶基本消退，ALP复常，停药后无复发

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结论与讨论

本研究首次报道儿童自发性播散性包虫病伴子宫原发感染，突破三大认知局限：

发病机制新见解

患者无犬只接触史，但居住环境存在鼠类滋生，支持"污染物-口"传播路径假说。更关键的是，多器官囊肿均保持包膜完整，推翻"播散必源于囊肿破裂"的经典理论。这提示虫卵可能通过门静脉或淋巴系统直接播散，需进一步探究免疫微环境与寄生虫侵染特异性的关系。

临床诊疗范式创新

子宫包虫病易误诊为卵巢肿瘤或肌瘤，本例通过CT特征性"囊中囊"表现明确诊断。手术采用器官保留策略（子宫囊肿剥离而非切除），联合阿苯达唑长程治疗，为儿童生殖功能保护提供新方案。术后12个月药物干预使复发率趋近于零，验证WHO"手术+苯并咪唑"方案在复杂病例的有效性。

公共卫生警示

伊朗作为CE中高流行区（发病率1.1-13.7%），此案凸显移民儿童群体监测漏洞。环境污染物（尤其鼠类携带虫卵）可能成为独立传播源，需加强流行区居住环境治理与儿童筛查。未来应建立多中心登记系统，深入探究自发性播散的分子机制，为非典型病例诊疗指南更新提供依据。

核心启示：子宫包虫病虽是罕见临床实体，在流行区应纳入儿童盆腔肿块鉴别诊断。多学科协作模式联合影像学精准评估、器官保留手术及长程药物治疗，可显著改善播散性病例预后。

（全文1998字）