一名年轻糖尿病女性同时患有急性胆结石性胆囊炎和放线菌病：病例报告及文献综述

《International Medical Case Reports Journal》：Actinomycosis of the Gallbladder in a Young Diabetic Woman with Acute Lithiasis Cholecystitis: A Case Report and Review of the Literature

本研究报道一例21岁糖尿病女性患者的胆囊放线菌病病例，经手术病理证实，患者接受6个月青霉素治疗无复发，提示免疫抑制患者需警惕罕见胆囊疾病，病理检查对诊断至关重要。

　　**解读：罕见的胆囊放线菌病病例报告**

放线菌病是一种罕见的慢性细菌感染，主要由放线菌属（*Actinomyces*）引起。这类细菌通常存在于口腔、消化道和女性生殖道的正常菌群中，其致病性较低。然而，当黏膜屏障因创伤、手术或炎症而受损时，它们可能穿透组织并引发侵袭性感染。放线菌病最常见的临床表现是颈面部感染，其次是女性泌尿生殖系统感染。腹部感染则较为少见，通常影响阑尾、盲肠或结肠。而胆囊受累的情况极为罕见，文献中仅有不到50例的报道。

本病例描述了一位21岁的伊朗女性患者，因突发的恶心、呕吐和右上腹疼痛就诊。她否认有腹泻、便秘或发热等症状。患者的既往病史包括患有11年的1型糖尿病，采用胰岛素进行治疗。她未婚，无吸烟或饮酒史，心理和家族病史均无异常。入院时，她的生命体征稳定：血压为110/70 mmHg，心率72次/分钟，体温36.9°C。胸部检查无异常，腹部检查发现右上腹压痛，但未见肝脾肿大或黄疸。实验室检查显示空腹血糖为91 mg/dL，轻度白细胞增多（白细胞计数为12.8×10^3/μL，血红蛋白为12.5 g/dL，血小板计数为319×10^3/μL）。肝功能指标，包括天门冬氨酸氨基转移酶（AST）、丙氨酸氨基转移酶（ALT）和碱性磷酸酶（ALP），均在正常范围内。

腹部超声检查发现胆囊扩张，伴有胆汁淤积和一个12毫米的胆结石。随后的腹部计算机断层扫描（CT）确认了胆囊的半扩张状态，伴有胆汁淤积、一个结石以及多个小的胆道内突起（见图1）。基于术前诊断为急性胆囊炎，进行了腹腔镜下胆囊切除术。术中肉眼观察发现胆囊体积较大，充血，胆囊黏膜呈绿色胆汁淤积，胆囊壁厚度为3毫米，伴有胆汁淤积和一个结石（见图2）。组织学检查显示，在胆囊壁炎症区域和表面渗出物中，有孤立的、松散的放线菌属丝状菌体，形态类似棉花团（见图3a和图3b）。未发现硫磺颗粒，也未见胆囊壁穿孔。组织化学染色确认了这些微生物的菌丝状和球状形态（革兰氏阳性，抗酸染色阴性）。术后恢复顺利，患者出院时开始接受为期六个月的青霉素治疗。一年后，未观察到复发迹象。此外，我们已获得患者的书面知情同意，用于发布病例报告及相关图像。本研究遵循赫尔辛基宣言设计，并获得 Shiraz 大学医学院伦理委员会的批准（IR.SUMS.MED.REC.1404.302）。

### 病例特点与临床意义

本病例是迄今为止文献中报道的最年轻的胆囊放线菌病病例。虽然胆囊放线菌病的发病率极低，但其临床表现常与急性胆囊炎相似，导致诊断困难。在本例中，患者的糖尿病可能增加了其感染风险。糖尿病等免疫抑制状态与胆囊放线菌病的发生密切相关，这与既往文献中观察到的趋势一致。放线菌病的诊断通常依赖于组织学检查，因为其临床和影像学表现缺乏特异性。在本例中，术前诊断为急性胆囊炎，但术后组织学检查发现了典型的放线菌病特征。

放线菌病的病理特征包括丝状、革兰氏阳性细菌的聚集，以及在某些情况下可见的硫磺颗粒。这些细菌通常以菌丝状结构存在，类似于棉花团，可能形成局部炎症和渗出。此外，放线菌病的治疗通常包括手术切除胆囊，随后进行长期的抗生素治疗。青霉素是治疗该病的首选药物，而延长抗生素疗程有助于预防复发。

在本研究中，我们通过PubMed数据库使用“actinomycosis”和“gallbladder”作为关键词，检索了所有关于胆囊放线菌病的文献。我们纳入了以英语撰写的、专门报道孤立胆囊放线菌病的文献（见表1）。结果显示，共有21例病例被报道，包括本例，这些病例来自不同的地理区域。分析发现，胆囊放线菌病在男性中更为常见，而结石性胆囊炎则通常在女性中更常见。大多数患者年龄较大，但本例患者仅21岁，这一发现表明，胆囊放线菌病可能在年轻人群中也存在。

此外，该病例强调了组织学检查在胆囊疾病诊断中的重要性。由于放线菌病的临床表现缺乏特异性，特别是在不典型病例或对标准治疗反应不佳的患者中，需要保持高度的临床怀疑。在本例中，患者的糖尿病可能使其成为高风险人群，因此在考虑胆囊疾病的诊断时，应特别关注免疫抑制状态的存在。

### 放线菌病的诊断与治疗挑战

放线菌病的诊断通常面临一定的挑战。由于其临床表现与急性胆囊炎相似，尤其是在没有明显特异性症状的情况下，医生容易将其误诊为常见的胆囊疾病。在本例中，患者在术前被诊断为急性胆囊炎，而术后的组织学检查才确认了放线菌病的存在。这说明，在某些情况下，即使影像学检查显示胆囊炎的特征，也可能隐藏着更为罕见的感染类型。

在影像学检查方面，胆囊放线菌病的CT表现可能包括胆囊内胆汁淤积、结石以及胆道内突起。这些特征虽然有助于初步判断，但不足以确诊。因此，影像学检查只能作为辅助手段，最终诊断仍需依赖组织学分析。组织学检查不仅能够确认感染的存在，还能揭示其特征，如丝状细菌的形态、炎症的分布以及是否有硫磺颗粒等。

在治疗方面，胆囊放线菌病通常需要手术切除胆囊，以去除感染源。随后的长期抗生素治疗是必要的，以防止感染复发。青霉素是首选药物，但具体疗程的长短需根据患者的病情和免疫状态进行调整。在本例中，患者接受了六个月的青霉素治疗，并且在一年后未出现复发迹象，这表明长期抗生素治疗在预防复发方面具有重要作用。

### 病例的临床价值与未来研究方向

本病例的临床价值在于其揭示了胆囊放线菌病可能在年轻人群中发生，尤其是在存在免疫抑制状态的情况下。这与既往文献中观察到的趋势有所不同，表明该病的流行病学特征可能具有一定的变化。此外，该病例强调了组织学检查在胆囊疾病诊断中的关键作用，尤其是在缺乏典型临床表现的情况下。

从临床实践的角度来看，胆囊放线菌病的诊断需要医生具备高度的临床敏感性，尤其是在患者存在免疫抑制状态或对标准治疗反应不佳时。因此，对于具有不典型表现的胆囊疾病，应考虑放线菌病作为可能的诊断。此外，该病例也提醒我们，在处理胆囊疾病时，应更加关注患者的全身状况，特别是免疫状态和慢性疾病的存在。

从研究的角度来看，胆囊放线菌病的病例较为罕见，因此需要更多的研究来探讨其发病机制、临床表现、诊断方法和治疗策略。目前，关于该病的文献多为个案报道，缺乏系统的流行病学研究和治疗指南。因此，未来的研究应致力于收集更多病例，分析其流行病学特征，并探索更有效的诊断和治疗方法。

### 结论与建议

综上所述，胆囊放线菌病是一种罕见但具有重要临床意义的感染。尽管其发病率较低，但在某些情况下，如存在免疫抑制状态或慢性疾病，其发生风险可能增加。因此，在诊断胆囊疾病时，特别是对于不典型病例或对标准治疗反应不佳的患者，应考虑放线菌病作为可能的诊断。组织学检查是确诊该病的关键手段，而长期抗生素治疗有助于预防复发。本病例不仅展示了胆囊放线菌病在年轻人群中的可能性，也强调了在处理胆囊疾病时，应更加关注患者的免疫状态和全身健康状况。

此外，该病例还提醒我们，在临床实践中，对于具有不典型表现的胆囊疾病，应保持高度的警惕，并进行系统的检查和评估。随着对放线菌病的认识不断加深，未来可能会发现更多关于该病的病例，从而进一步丰富其临床特征和诊断方法。因此，对于胆囊疾病，特别是那些不符合常规诊断标准的病例，应考虑放线菌病作为可能的病因，并采取相应的治疗措施。

在未来的临床和研究工作中，应加强对胆囊放线菌病的识别和管理。这包括提高医生对放线菌病的临床怀疑，特别是在存在免疫抑制状态或慢性疾病的患者中。同时，应推广组织学检查在胆囊疾病诊断中的应用，以提高确诊率。此外，还应关注长期抗生素治疗的效果，探索更优化的治疗方案，以减少复发风险并提高患者的生活质量。

总之，胆囊放线菌病虽然罕见，但其临床和病理特征具有一定的复杂性，需要医生在临床实践中保持高度的敏感性。通过系统的诊断方法和有效的治疗策略，可以更好地应对这一疾病，提高患者的预后。同时，未来的研究应致力于深入探讨该病的发病机制和流行病学特征，以进一步优化其诊断和治疗流程。