慢性粒单核细胞白血病并发阑尾穿孔继发腐败梭菌性主动脉炎及纵隔炎：一例病例报告

《Journal of Infection and Chemotherapy》：Clostridium septicum aortitis and mediastinitis complicating perforated appendicitis in a patient with chronic myelomonocytic leukemia: A case report

　　**摘要**败毒梭菌（*Clostridium septicum*）是一种耐氧厌氧菌，经典上与隐匿性结直肠恶性肿瘤及血液系统疾病相关，也是非创伤性感染性主动脉炎罕见但常致命的病因之一；此外，它还可引起气性坏疽、骨髓炎和椎间盘炎。存活取决于彻底的外科清创手术，因为单纯抗生素治疗几乎无一例外地导致死亡。我们报道一例71岁男性患者，患有未治疗的慢性粒单核细胞白血病（CMML），表现为腰痛、呕吐和寒战。计算机断层扫描显示穿孔性阑尾炎伴肠腔外积气，合并纵隔炎以及主动脉弓和膈肌裂孔处主动脉的主动脉炎。炎症标志物显著升高，血管炎血清学检查阴性。由于患者血流动力学稳定，对阑尾采取非手术方式处理。尽管使用广谱抗生素，第5天复查血管造影显示主动脉弓新发动脉瘤样扩张至5.1厘米，促使行急诊左侧颈动脉-锁骨下动脉旁路手术及胸主动脉腔内修复术。第8天开胸手术发现坏死性主动脉壁及暴露的腔内移植物，予清创并用带蒂背阔肌肌皮瓣覆盖；组织培养培养出*Clostridium septicum*。12个月前的结肠镜检查仅显示息肉和憩室病。患者完成了6周的静脉氨苄西林-舒巴坦治疗，随后因体内留有假体材料而转为终身口服抑制治疗，于第57天出院转入长期急性护理机构，依赖呼吸机。本病例表明，*Clostridium septicum*主动脉炎可来源于穿孔性阑尾炎而非结直肠肿瘤，在免疫功能低下宿主中，非手术方式治疗阑尾炎可能无法充分控制感染源，以及通过分步式腔内与开放手术联合策略可以实现存活。**引言**败毒梭菌（*Clostridium septicum*）是一种耐氧、产孢、产外毒素的革兰氏阳性杆菌，约占梭菌属分离株的1%，但由于其具有快速进展性气性坏疽和血行播散的能力，造成了不成比例的临床负担[1]。与大多数梭菌不同，该菌可在有氧组织中存活，从而能够定植动脉壁并引起感染性（原称"霉菌性"）主动脉炎——一种罕见但常致命的疾病[[1], [2], [3]]。*Clostridium septicum*常与自发性坏死性软组织感染（NSTI）相关，在此类感染中看不到明显的侵入门户[4]。已有文献报道*Clostridium septicum*相关的硬膜外脓肿[5]及椎间盘炎[6]。此外，*Clostridium septicum*还可见转移性非创伤性骨髓炎[7]。*Clostridium septicum*感染的一个标志性特征是其与恶性肿瘤或血液系统疾病的强相关性。历史队列报告称，在非创伤性病例中，约71–81%伴有恶性肿瘤，以右侧结直肠癌和血液系统恶性肿瘤为主[[8], [9], [10], [11], [12]]。基于人群的研究证实，*Clostridium septicum*菌血症在导致后续结直肠癌诊断方面，其风险在所有病原体中最高，约四分之一到五分之一的患者在一年内被诊断出结直肠癌[13,14]。推测的侵入门户是结肠黏膜的破溃，允许细菌移位进入血流；因此，一旦分离出该菌，必须排查隐匿性结直肠肿瘤[8,15,16]。一旦*Clostridium septicum*到达主动脉，细菌在动脉粥样硬化斑块上的定植会引发全层坏死和快速动脉瘤样变性，具有极高的破裂风险。一项系统综述发现，仅使用抗生素而不进行主动脉修复与几乎100%的死亡率相关，而开放手术修复联合抗生素是唯一可能治愈的方法，当前指南将开放手术修复列为标准治疗[1,17]。我们报道一例*Clostridium septicum*胸主动脉炎和纵隔炎，其来源于穿孔性阑尾炎——而非结直肠肿瘤——发生于慢性粒单核细胞白血病（CMML）患者中，通过分步式腔内与开放手术联合策略成功治疗[17,18]。**分节摘要****病例报告**一名71岁男性患者出现一周病程，表现为恶心、非胆汁性呕吐和食欲不振，随后出现下腰痛，三天前在社区急诊科就诊时被归因于肌肉痉挛。疼痛复发且更为剧烈，伴有寒战、出汗和主观发热，疼痛向左肩和颌部放射，其分布模式与其既往心肌梗死的经历相似，促使患者再次返回急诊科（入院第0天）。他的病史包括慢性粒单核细胞白血病（CMML）。**讨论**与通常导致*Clostridium septicum*菌血症的结肠黏膜破溃不同，本病例中证实的侵入门户是穿孔性阑尾炎，这可能是导致细菌经壁移位以及向胸主动脉和纵隔的连续性播散和血行播散的原因。阑尾来源并不能免除排除同步结直肠肿瘤的必要，因为阑尾梗阻本身可能是盲肠或阑尾肿瘤的首发表现[15,19]。在本患者中，监测……**伦理审查与参与同意**单例去标识化病例报告在参与机构中不需要机构审查委员会批准。**出版同意**直接从患者处获得了本病例报告及伴随临床数据和图像出版的书面知情同意。书面同意的副本可在总编辑要求时供审阅。**CRediT作者贡献声明****Jamil Muqtadir：** 概念化、调查研究、数据整理、初稿撰写、修订与编辑。**Sameeullah Bhatti：** 概念化、调查研究、修订与编辑。**Abdul Rasheed：** 调查研究、数据整理、修订与编辑。**Emil P. Lesho：** 监督、验证、修订与编辑。所有作者均已阅读并批准最终稿。**数据可用性**与本病例报告相关的所有数据均包含在本文中。如需更多详情，可合理请求通讯作者提供。**患者视角**患者在所述期间始终依赖气管切开和呼吸机，因此无法口头描述其就医经历。患者神志清醒，亲自同意发表本报告。**资金**本研究未获得公共、商业或非营利部门的任何专门资助。**利益冲突声明**作者声明不存在利益冲突。**致谢**无。---Jamil Muqtadir | Sameeullah Bhatti | Abdul Rasheed | Emil P. Lesho美国纽约州布法罗，纽约州立大学布法罗分校，传染病系