皮埃尔·罗宾序列患儿下颌牵张成骨术后残余阻塞性睡眠呼吸暂停的预测因素：综合征分层的洞察

《International Journal of Pediatric Otorhinolaryngology》：Predictors of Residual Obstructive Sleep Apnea After Mandibular Distraction Osteogenesis in Infants with Pierre Robin Sequence: Insight on Syndromic Stratification

　　

摘要

背景

下颌牵张成骨术（MDO）可改善Pierre Robin序列征（PRS）婴儿的阻塞性睡眠呼吸暂停（OSA），但残余疾病较为常见。本研究旨在识别MDO术后残余严重OSA的预测因素。

方法

我们对2019至2025年间在一家三级儿科中心接受MDO术及术后多导睡眠监测（PSG）的PRS婴儿进行了一项回顾性队列研究。残余严重OSA事先定义为术后阻塞性呼吸暂停-低通气指数（oAHI）>10次/小时或术后需要气管切开术。使用单因素logistic回归评估候选预测因素。Stickler综合征既被纳入综合征类别，也排除在综合征类别之外进行分析，因其舌基底气道生理特征与孤立性PRS相似。

结果

共有33例婴儿符合纳入标准，其中11例（33.3%）存在残余严重OSA，1例需要气管切开术。排除Stickler综合征后的综合征诊断（比值比[OR] 5.95，95%置信区间[CI] 1.22–28.95，p=0.03）、神经性肌张力低下（OR 5.40，95%CI 1.08–26.93，p=0.04）以及较高的术前oAHI（OR 1.04/次·小时，95%CI 1.01–1.07，p=0.02）与残余严重OSA相关。探索性受试者工作特征（ROC）分析显示中等区分度（AUC=0.70，95%CI 0.43–0.97），最佳术前oAHI截断值为96次/小时（敏感性50%，特异性95%）。在25例有配对PSG数据的婴儿中，非综合征/Stickler组与综合征组的中位oAHI降低率相似（90.5% vs 87.6%，p=0.3）。

结论

三分之一的婴儿在MDO术后存在残余严重OSA。较高的术前oAHI、神经性肌张力低下以及排除Stickler综合征后的综合征诊断与残余疾病相关，可能有助于识别需要更密切术后PSG监测的婴儿。

章节片段

引言

Pierre Robin序列征（PRS）以小颌畸形、舌后坠和舌基底气道梗阻为特征，常在新生儿期表现为阻塞性睡眠呼吸暂停（OSA）和喂养困难。对于严重的PRS相关梗阻，下颌牵张成骨术（MDO）是一种成熟的干预手段，可扩张舌后气道并通常避免气管切开术。[1], [2], [3], [4] 尽管多导睡眠监测（PSG）是睡眠的标准化客观评估手段

研究设计与伦理

我们对一家三级儿科转诊医院接受双侧MDO的PRS婴儿进行了一项回顾性队列研究。研究时间为2019年1月至2025年8月。起始日期对应于该机构在多学科PRS评估中常规采用术前PSG的时间，从而实现了对基线OSA严重程度的更一致评估。本研究已获拉迪儿童医院圣地亚哥分部和加州大学

研究人群

共33例接受双侧MDO并有术后PSG或术后气管切开术的PRS婴儿构成分析队列。其中11/33（33.3%）存在残余严重OSA（术后oAHI >10次/小时或气管切开术），1例婴儿因术后声门下狭窄行气管切开术。术前PSG数据可用于28例婴儿；3例完全在补充氧气下完成的检查被排除，剩余25例婴儿用于

讨论

在这项单中心回顾性队列研究中，33例接受双侧MDO并有术后PSG的PRS婴儿中，三分之一存在残余严重OSA（oAHI >10次/小时）。较高的术前oAHI、神经性肌张力低下以及排除Stickler综合征后的综合征诊断与残余严重OSA显著相关。相反，在出生后2至4周已断氧至室内空气的婴儿中，无一例在MDO术后出现严重OSA。MDO使oAHI降低了约90%

结论

MDO使PRS婴儿的oAHI降低了约90%，但仍有三分之一的婴儿存在残余严重OSA。较高的术前oAHI、神经性肌张力低下以及排除Stickler综合征后的综合征/遗传诊断与残余严重疾病相关。这些发现支持常规进行术后PSG监测，并可能有助于在PSG可及性有限的情况下分诊需要更密切随访的婴儿。采用预设综合征分类和标准化PSG时间方案的多中心队列研究

CRediT作者贡献声明

Michael Oca：写作——审阅与编辑，写作——初稿，可视化，验证，监督，方法学，调查研究，形式分析，数据整理，概念构思。Suraj M. Rajan：写作——审阅与编辑，写作——初稿，软件，方法学，形式分析，数据整理。Alexis MacDonald：写作——审阅与编辑，写作——初稿，监督，形式分析。Melissa Kanack：写作——审阅与编辑，写作——初稿，监督，

利益冲突声明

无声明。

伦理审批

已获拉迪儿童医院圣地亚哥分部和加州大学圣地亚哥分校人类研究保护计划伦理审查委员会批准（IRB #812288）。鉴于本研究为回顾性设计，已获免除知情同意。

利益冲突声明

作者无任何经济关系或利益冲突需要披露。

伦理审批

已获拉迪儿童医院圣地亚哥分部和加州大学圣地亚哥分校人类研究保护计划伦理审查委员会批准（IRB #812288）。

生成式AI及AI辅助技术声明

在本文准备过程中，作者使用了ChatGPT（OpenAI）辅助语言编辑以提高文本的清晰度和可读性。作者已对输出结果进行审阅和编辑，并对已发表文章的内容承担全部责任。

资助

无。

利益冲突声明

作者声明他们不存在可能影响本文所报告工作的已知竞争性经济利益或个人关系。

本研究或本文献的撰写未获得任何资金支持。

致谢

无。

Michael Oca|Suraj M. Rajan|Alexis MacDonald|Melissa Kanack|Rakesh Bhattacharjee|Daniel Lesser|Tzyynong L. Friesen