外语口音综合征对双语者第一语言与第二语言言语产生的影响：感知、语音、听觉-运动反馈及结构影像的多层级受控个案研究

《Cortex》：The effects of Foreign Accent Syndrome on bilingual speech production: Multilevel evidence from a controlled-case study

　　

外语口音综合征（Foreign Accent Syndrome, FAS）是一种罕见的运动性言语障碍，其言语模式发生改变，被感知为外语口音。FAS对双语者第一语言（L₁）与第二习得语言（L₂）的影响尚未得到深入研究，关于其神经相关物的认识也有限。此外，支持言语监控与嗓音适应的听觉-运动反馈过程可能出现的紊乱很少被评估。本研究报告了P1，一名以加泰罗尼亚语为L₁、西班牙语为L₂的FAS双语者。研究人员采用多层级方法，结合感知、语音、神经心理、基于听觉-运动嗓音反馈的适应以及结构神经影像分析，旨在刻画其两种语言中的FAS。结果显示，P1的L₁与L₂言语产生被母语双语听者感知为带有外语口音。语音分析揭示两种语言均存在由左侧运动皮质局灶性损伤导致的音段与超音段障碍。对听觉噪声的嗓音适应呈现异常模式，且L₁与L₂之间存在差异，提示听觉-运动整合改变。值得注意的是，P1的言语速率、流畅性与表达丰富度在L₁中受累更明显，提示该语言的自动化程度下降。她还表现出领域一般性执行控制缺陷，并增加了从L₁向L₂的切换，因为她觉得L₂产生更容易。这些发现提示FAS对P1的L₁与L₂言语产生具有差异性影响，其中增加L₁-L₂切换可能是降低L₁产生时执行控制负荷并促进更流畅交流的潜在补偿策略。研究结果强调，听觉-运动言语与嗓音整合受损可能在双语FAS的表现中发挥作用。

研究背景与问题：FAS是一种罕见的运动性言语障碍，患者言语声音的精细执行发生语音改变，常被母语听者感知为外语口音。其语音改变未必对应某一具体外语，但常类似非母语言语模式。FAS多与获得性或发育性神经损伤/功能障碍相关，也有心理源性报道。既有病例大多呈“单语”FAS剖面，双语/多语者中FAS对L₁与L₂言语产生的直接影响仍未充分刻画；既往双语FAS病例的双语背景常描述不足，且语言获得年龄、熟练度和使用频率会影响病前L₂口音。执行控制对双语者跨语言言语产生控制相关，但双语FAS中常未评估。支持言语监控和嗓音适应的听觉-运动反馈适应在FAS中研究不足，且既往研究多在慢性期，难以排除自发恢复和治疗诱导重组混杂。因此，研究人员在亚急性期、局灶性左半球病灶背景下，采用多层级方法刻画P1的L₁与L₂言语产生、影响因素及神经相关物。研究结论是FAS可源于局限于左侧初级运动皮质的局灶性损伤，导致双语者两种语言出现音段和超音段错误；L₁相对L₂受累更重，Lombard效应缺失提示嗓音控制自动化丧失，领域一般性抑制控制缺陷及L₁向L₂切换增加可能反映补偿策略。其意义在于强调双语FAS需超越单语标准进行多层级评估，并提示听觉-运动言语与嗓音整合及执行控制负荷在双语FAS表现和康复中的重要性。

研究设计与主要结论：本研究报告P1，一名右利手76岁女性、L₁加泰罗尼亚语-L₂西班牙语早期高度熟练双语者，左半球出血性卒中后53天入组；设匹配对照C1（80岁女性早期双语者），并招募15名神经典型年轻双语听者进行口音感知，另以25名神经典型老年双语者作为Simon任务参考。研究目标包括刻画P1两种语言的言语障碍是否均等或差异、考察语言加工/认知/执行控制/听觉反馈等解释因素、明确病灶及言语语言相关白质束。主要结论为FAS可影响两种语言但存在L₁-L₂差异，L₁言语速率、流畅性和表达丰富度受累更明显，L₂相对更易；听觉-运动嗓音适应异常；主要言语语言白质束可重建且未见明确损伤。

关键技术方法（不超过250字）：研究采用口音感知任务（P1与C1各24个样本，15名听者4点母语性评分）；Speech-FTLD方案评估运动言语，包括音节/词/假词/句子重复、口读、图片描述、程序性独白、最长发声、响度控制、序列与交替diadochokinesis及韵律问卷；语言加工用快速失语症检查（Quick Aphasia Battery, QAB）、波士顿命名测验（Boston Naming Test, BNT）、语义/音位流畅性、Temple失语症语言与短时记忆评估（Temple Assessment of Language and Short-term memory in Aphasia, TALSA）语音辨别、双语失语症测验（Bilingual Aphasia Test, BAT）C部分及西方失语症检查（Western Aphasia Battery, WAB）失用亚测验；认知用简易精神状态检查（Mini Mental State Examination, MMSE）、认知语言快速测验（Cognitive Linguistic Quick Test, CLQT）、Stroop色词干扰测验（Stroop Color-Word Interference test, SCWT）和Simon任务；Lombard效应用基线-白噪声-测试三阶段计数任务并以广义加性混合模型（Generalized Additive Mixed Models, GAMM）分析；结构MRI含T1与弥散加权成像（diffusion-weighted imaging, DWI），以MRtrix3、BEDPOSTX和ProbtrackX2进行概率纤维追踪。样本来源为巴塞罗那地区；P1卒中后53天入组，C1为匹配对照，年轻听者为巴塞罗那大学本科生，25名老年参考者为未发表数据集。

研究结果：3.1 口音感知任务：15名双语听者对P1与C1样本评分，P1在加泰罗尼亚语和西班牙语中均较C1显著更常被感知为非母语；P1西班牙语样本较加泰罗尼亚语更常被感知为非母语；外语口音归因最常见为“不知道具体口音”，具体以英语和法语较多。3.2 L₁与L₂言语产生：通过Speech-FTLD、声学与韵律标注分析。3.2.1 L₁与L₂运动言语：P1最长发声时间缩短、响度控制轻度困难、最大发音速率低于同龄预期；连贯言语中加泰罗尼亚语较西班牙语发音速率和言语速率更慢、停顿比例更高、流畅性和表达丰富度更低；节奏指标方向符合语言差异；口音样本F₀均值和中位数高于非口音样本，加泰罗尼亚语显著。3.2.2 L₁与L₂音段与超音段错误：窄转写和声学分析显示辅音擦音与颤音失真，出现卷舌[?]/[?]、以舌背-舌叶[?]替代舌尖[?]、/x/变[h]、[β]变[v]及送气等；元音中央化至schwa（/?/）、元音空间压缩、元音高度和唇化改变；韵律音系结构多保留但语音实现异常，表现降阶减少、音高重音缺失或错位、异常突显和意外延续升调，偶有词重音错误。3.2.3 语码切换：言语任务中见轻度词汇借用和更明显切换；加泰罗尼亚语程序性独白中由加泰罗尼亚语转向西班牙语，与P1自报L₂更易及双语切换问卷（Bilingual Switching Questionnaire, BSWQ）卒中后L₁向L₂切换增加一致。3.3 L₁与L₂语言加工能力与失用症：QAB、BNT、流畅性、TALSA、BAT-C和WAB显示无失语，词汇访问正常，语音辨别近天花板，语法判断和翻译表现高；QAB示轻度言语运动编程困难，但无一般性失用症。3.4 全局认知：MMSE、CLQT、SCWT和Simon任务显示整体认知正常，注意和记忆高，CLQT符号轨迹和设计生成偏低但未低于界值，言语抑制控制正常；Simon效应显著大于25名对照，提示领域一般性抑制控制缺陷。3.5 听觉嗓音适应/反馈（Lombard效应）：三阶段计数任务及GAMM分析显示C1在噪声下嗓音强度增加，呈正常Lombard效应；P1在噪声和测试条件下相对基线强度下降，西班牙语更明显，缺少补偿性响度反应，且轨迹非线性波动。3.6 神经影像：T1结构MRI显示左侧初级运动皮质局灶病灶；概率纤维追踪显示皮质脊髓束（Corticospinal Tract, CST）、额纹状体束（Frontostriatal Tract, FST）、额斜束（Frontal Aslant Tract, FAT）、弓状束（Arcuate Fasciculus, AF）、钩束（Uncinate Fasciculus, UF）、下纵束（Inferior Longitudinal Fasciculus, ILF）、下额枕束（Inferior Fronto-Occipital Fasciculus, IFOF）和中纵束（Middle Longitudinal Fasciculus, MdLF）双侧可重建；CST病灶侧稍不显著但延伸至运动皮质，未见主要言语语言白质束明确损伤。

讨论部分总结：讨论认为，P1两种语言均被感知为外语口音，西班牙语更常被感知为非母语，可能与听者西班牙语熟练度更高及FAS口音感知变异有关；英语和法语归因与听者语言/口音熟悉度相关，但听者常无法识别具体口音。语音分析显示的音段和超音段障碍符合FAS定义，支持FAS可影响双语者两种语言，反对将FAS限于典型单语者；生理因素如发声时间缩短、强度降低和音高调节异常与单调言语感知相关； “pataka”相对保留更符合FAS而非典型言语失用症（apraxia of speech, AOS）。P1无失语、一般失用和广泛认知缺陷，支持FAS为独立运动性言语障碍；Simon任务示领域一般性抑制控制缺陷，切换增加更可能受语境驱动而非病理性切换，L₁向L₂切换可能作为补偿策略降低L₁产生执行负荷。Lombard效应缺失提示听觉-运动整合和嗓音强度自动控制异常，噪声移除后未恢复及GAMM非线性轨迹提示持续重校准和自动化下降；L₂扰动较小与Avila等、Moreno-Torres等报道的L₂相对少受累模式相呼应。左侧运动皮质局灶损伤可能破坏自动嗓音控制的皮质节点，尽管FST等白质保留；CST轻度不对称不能区分解剖变异或病灶后果；未评估皮质纹状体和小脑通路。局限包括单案不能泛化、对照样本较小、DWI未详查皮质纹状体/小脑连接；未来需考察不同语言获得年龄、熟练度和使用模式，评估前馈控制及皮质纹状体、小脑连接，并将听觉反馈和自身嗓音/言语实时监控纳入康复。

研究结论（译）：本研究对P1——一名L₁加泰罗尼亚语-L₂西班牙语双语FAS者——在脑损伤亚急性期进行了多层级行为和神经影像分析，使研究人员能够在无治疗诱导恢复混杂的情况下考察病灶-行为关系。研究发现，FAS可源于局限于左侧半球初级运动皮质的局灶性病灶，导致双语者两种语言出现音段和超音段错误。Lombard效应缺失提示嗓音控制自动化丧失。FAS对L₁相对L₂言语产生的影响更大，提示第一习得语言（预期更依赖自动过程）的发音执行可相对后习得语言发生差异性受损，即使两种语言均为早期习得。值得注意的是，P1存在领域一般性执行控制缺陷，执行控制系统在脑损伤后对受控的L₁言语产生支持可能有限。因此，P1出现L₁向L₂语言切换可能提示一种补偿策略，旨在降低L₁产生时的执行控制负荷并促进双语交流情境中的沟通。未来研究应评估FAS中与前馈控制相关的通路，并在康复中联合针对听觉反馈及自身嗓音和言语实时监控进行干预。