疑似腓肠肌原发性结核性肌炎：一例病例报告

《Anesthesiology》：Presumptive primary tuberculous myositis of gastrocnemius muscle: a case report

　　

结核性肌炎是一种罕见疾病，其诊断和治疗更具挑战性。我们报告一例48岁免疫功能正常的女性，主诉后小腿疼痛性肿胀2个月。增强磁共振成像显示在小腿近端三分之一处腓肠肌内侧头内存在边界不清、不均匀增强的肌内病变。影像学特征提示为炎性病理改变，同时伴有偶然发现的动静脉畸形。切除活检后的组织病理学检查显示坏死性肉芽肿性肌炎，高度提示结核来源。高分辨率计算机断层扫描未显示明确的肺结核影像学证据。痰液抗酸染色未见有贡献的结果；然而，结核菌素试验呈阳性结果。患者开始抗结核治疗，6个月随访期间临床显著改善。本病例强调，在结核病流行地区，有必要将结核性肌炎作为肌炎的一种感染性原因进行诊断。

**亮点**
- 免疫功能正常的患者出现小腿肿胀。
- 在结核病流行地区，无原发性肺结核的骨关节结核。
- 抗结核治疗用于肺外结核。

**引言**

大约1%–3%的患者患有骨关节结核（MSK TB），主要包括脊柱炎、骨髓炎或关节炎。非脊柱表现最为少见，其中结核性肌炎极为罕见，估计发病率为0.015%–2%[1]。我们报告了一例在免疫功能正常的患者中疑似原发性结核性肌炎的病例，该患者身体其他部位无可识别的病灶，且来自尼泊尔这样结核病流行的国家。动静脉（AV）畸形可累及任何器官，但最常见于头部和颈部，颅外区域更为常见。不到1%的动静脉畸形发生于骨骼肌[2]。它们多为先天性或相关于综合征，如遗传性出血性毛细血管扩张症。一些罕见的获得性病因已被报道，包括结核、血吸虫病和放线菌病等慢性感染，以及甲状腺癌转移[3]。本病例报告是依据外科手术病例报告指南撰写的[4,5]。

**病例报告**

一名48岁免疫功能正常的女性因左小腿肿胀2个月就诊，无分泌物、畸形或腿部疼痛。体检显示16×4×2 cm的肿胀伴压痛，远端神经血管状态完好。她有与肺结核家庭成员密切接触的病史。血常规、肝功能、肾功能和HbA1c均在正常范围内，患者人类免疫缺陷病毒（HIV）和乙型及丙型肝炎病毒检测阴性。结核菌素试验显示10 mm硬结，提示阳性结果。

增强磁共振成像（图1和图2）显示小腿近端三分之一处腓肠肌内侧头内存在边界不清、不均匀增强的肌内病变，大小为16.5×4.3×2.2 cm。病变内可见多条血管。其中一条血管显示与左腘动脉分支及腿部浅静脉相通。影像学特征提示为炎性病理改变，同时伴有偶然发现的动静脉畸形。该患者的鉴别诊断包括感染性病变，如细菌性和真菌性蜂窝织炎，以及软组织肿瘤，如纤维瘤、肉瘤和血管瘤，通过病史、体格检查、实验室检查和影像学证据予以排除。

图1. 左腿增强T1脂肪抑制轴位图像显示左腿内侧区域存在不均匀增强的肌内病变（红色粗箭头）。

图2. 左腿增强T1脂肪抑制冠状位图像显示肌内病变的上下延伸范围（红色粗箭头）。

切除活检（腓肠肌内侧头及其肌腱）后的组织病理学检查显示骨骼肌内多个上皮样肉芽肿，伴中心坏死和多核Langhans型巨细胞，提示坏死性肉芽肿性肌炎，可能为结核来源。高分辨率计算机断层扫描显示双肺上叶尖段有少量微小中心性结节，为肺结核提供不确定的证据。开始抗结核治疗，强化期2个月。随访期间，患者症状改善，用药依从性良好，无不良反应。治疗继续4个月，随访时患者无症状且已改善。随访体格检查显示手术切口愈合和临床改善（图3）。

图3. 切除活检和抗结核治疗后观察到临床改善。

**讨论**

继胸膜和淋巴系统疾病之后，骨关节结核是肺外结核中第三位最常见的部位，约占所有病例的10%。由于结核可能不是鉴别诊断中的首要考虑，骨关节结核可能在较长时间内保持隐匿状态且难以诊断。可能不存在并发肺部受累，这将进一步增加诊断难度[6]。原发性肌炎是骨关节结核的罕见表现，更常见于免疫功能低下的患者。总体而言，结核分枝杆菌是免疫功能正常者肌炎的极为罕见的原因，包括本病例。我们在文献综述中发现了几例结核性肌炎的病例报告。免疫功能低下患者被诊断出该病的情况越来越多，且与肾衰竭、使用皮质类固醇、HIV感染和癌症化疗相关。然而，正如本例所示，肌炎也可发生于免疫功能正常个体[7]。

结核分枝杆菌感染是肌炎最少见的原因。这主要是由于横纹肌的高乳酸水平、低氧含量和缺乏网状内皮组织，使其对该细菌具有最强的抵抗力[8]。缺乏早期特异性指标、对该疾病的不熟悉、非典型表现、对该疾病的了解不足以及广泛的鉴别诊断范围是诊断延迟的原因。

2023年报道了一例免疫功能低下患者右臂结核性脓毒性肌炎的病例。Risal等人报道了一例82岁男性的病例，该患者已知为原发性干燥综合征和间质性肺病患者，服用硫唑嘌呤和泼尼松龙，因右臂肿胀、发红和发热2天就诊。随后，经过广泛检查，该患者被诊断为结核性脓毒性肌炎，胸部无任何结核感染病灶[9]。在本病例中，结核的诊断基于既往阳性接触史、结核菌素试验阳性反应、肉芽肿性炎症的组织病理学检查以及对抗结核治疗的显著治疗反应。然而，缺乏确诊性检测（聚合酶链反应和组织培养）限制了最终的微生物学确认。这使得医生更难排除结核分枝杆菌作为可能的感染原因。因此，诊断需要高度警惕，特别是在结核病流行的国家。我们报告了尼泊尔这样一个结核病流行国家中一例免疫功能正常患者的原发性结核性肌炎病例，该患者身体其他部位无明显病灶。

**结论**

本病例报告突出了肺外结核可累及下肢骨骼肌的情况。我们在诊断此病例时面临挑战，因为其初始表现可能会误导诊断，本病例报告可能在鉴别诊断的关键考量中发挥重要作用。我们进行了系统的文献综述以做出最终诊断，并发现关于本病例的信息极为匮乏。因此，本病例研究强调了进一步研究的必要性。