儿童脓毒性主髂动脉疾病的分期管理：髂总动脉感染性原生假性动脉瘤腔内修复后6年结局

《Journal of Vascular Surgery Cases, Innovations and Techniques》：Multistage management of pediatric septic aortoiliac disease: six-year outcomes after endovascular repair of a common iliac artery infective native pseudoaneurysm

　　

儿童感染性原生动脉瘤（pediatric infective native arterial aneurysms）罕见，脓毒性栓塞导致主髂动脉闭塞并延迟形成假性动脉瘤（pseudoaneurysm）并不常见。研究人员描述一名11岁男孩，4岁时患肺炎链球菌感染性心内膜炎（pneumococcal infective endocarditis, IE），并发脓毒性栓塞至主动脉分叉，需开放血栓清除术（open thrombectomy），其后发生右髂总动脉（common iliac artery, CIA）感染性原生假性动脉瘤。鉴于再次开放重建风险高，血管腔内修复（endovascular repair, EVR）采用双侧对吻球囊扩张式覆膜支架（kissing balloon-expandable stent grafts）联合自膨式覆膜支架延伸（self-expanding stent-graft extensions）。6年随访时，假性动脉瘤获得持久隔绝，无复发性感染；晚期支架内狭窄（in-stent stenosis）经球囊血管成形术（balloon angioplasty）治疗。该病例说明开放修复与腔内修复在儿童主髂动脉疾病中具有互补作用。

研究背景与意义：儿童感染性原生动脉瘤（infective native arterial aneurysm, INAA；感染背景下形成的原生动脉瘤）罕见，常与感染性心内膜炎（infective endocarditis, IE）、免疫缺陷或动脉器械操作相关；脓毒性栓塞导致主髂动脉闭塞性疾病（aortoiliac occlusive disease, AIOD；主动脉下段至髂动脉狭窄或闭塞）并延迟形成假性动脉瘤尤为少见。开放手术重建传统上是标准治疗，但广泛炎症、既往手术和合并症可能增加手术风险；有限经验提示腔内修复（endovascular repair, EVR）在精心选择的儿童患者中可能有效，但长期耐久性数据仍少。Fanru Shen、Adeola T. Odugbesi与Natalie S. Weger报告一例儿童肺炎链球菌IE并发主动脉分叉脓毒性栓塞、延迟右髂总动脉（common iliac artery, CIA）感染性原生假性动脉瘤，并接受分期管理及EVR后6年结局。该研究为单例病例报告，结论是开放血栓清除处理急性脓毒性主髂动脉闭塞、延迟EVR隔绝假性动脉瘤可获得持久治疗，晚期支架内狭窄（in-stent stenosis, ISS）可经二次球囊血管成形术处理；其意义在于说明开放与腔内技术应视为互补策略，并为儿童感染性主髂动脉疾病提供长期管理思路。

主要关键技术方法：单例11岁男孩，4岁起病。采用双功能超声（duplex ultrasound, DUS；联合B超与多普勒评估血流）和计算机断层扫描血管成像（computed tomography angiography, CTA；评估血管腔及假性动脉瘤）进行系列影像监测；急性期行开放主动脉分叉血栓清除术；延迟期经双侧股动脉暴露，行对吻球囊扩张式覆膜支架（VBX）联合自膨式Viabahn支架移植物EVR；4年ISS行对吻球囊血管成形术（kissing balloon angioplasty, KBA；双侧球囊同时扩张分叉病变）；随访6年。该研究为单例病例报告，无外部队列来源。

研究结果：
病例报告（Case Report）：通过病史、系列DUS、CTA、术中造影及随访，研究人员报告该男孩4岁时因肺炎链球菌（S. pneumoniae）IE并发右肾、腹主动脉远端和右胫后动脉脓毒性栓塞；DUS显示腹主动脉远端及双侧髂总动脉进行性狭窄，并在主动脉分叉处见活动性血栓，遂行开放血栓清除术，术后双侧股动脉搏动可触及，第1天DUS证实远端主动脉及双侧CIA通畅。术后1个月DUS发现主动脉分叉处新发假性动脉瘤，CTA确认右CIA近端2.1×2.5-cm假性动脉瘤；血培养阴性、炎症标志物正常。因近期主动脉手术、持续主动脉周围炎症及早期再次开放重建预期并发症风险，研究人员选择分期EVR作为生长完成后确定性重建前的临时桥接。术中造影确认右CIA假性动脉瘤邻近主动脉分叉，采用双侧6×19-mm VBX对吻覆膜支架，近端追加双侧6×15-mm VBX并行7×20-mm对吻球囊血管成形术，随后放置Viabahn支架移植物（右8×25-mm、左7×25-mm）并保留髂内及腰动脉灌注；完成造影仅见少量残余充盈，因进一步操作可能影响新鲜主动脉修复而采取期待处理。术后3天DUS和CTA示假性动脉瘤近完全血栓化，5个月CTA示完全消退。4年常规监测DUS示双侧髂支架移植物内流速升高，CTA确认双侧近端ISS，无复发性假性动脉瘤或持续感染证据，行同期KBA后血流恢复并维持一期辅助通畅。6年随访时患者无症状，假性动脉瘤持久隔绝，无复发性感染，生长发育正常并完全参加适龄体育活动；计划终身影像监测，生长完成后考虑确定性开放重建，慢性抑制性阿莫西林治疗继续。

讨论部分总结：研究人员认为，该例属于少数报道的儿童脓毒性主髂动脉闭塞分期杂交管理后延迟EVR隔绝感染性原生假性动脉瘤并具6年影像随访的病例。开放手术彻底清创仍是感染性动脉病变尤其儿童的标准治疗，但治疗应按合并症、解剖、感染范围和手术风险个体化；当代证据支持EVR作为精心选择高危患者的合理替代，并联合长期抗菌治疗和密切监测。本例假性动脉瘤在开放主动脉血栓清除术后4周发生，处于致密主动脉周围炎症中，再次开放重建技术困难；感染受医学控制且假性动脉瘤局限，EVR提供低侵袭替代。该EVR并非终身确定性治疗，而是儿童期临时桥接，允许感染和主动脉周围炎症消退并避免早期再次手术并发症；随生长、血管重塑和移植物长期耐久性变化，最终可能仍需开放重建。儿童报道支持EVR在再次开放重建风险过高时有价值；成人系列和系统评价显示感染控制和动脉瘤相关结局良好。本例6年随访获得持久假性动脉瘤隔绝且无复发性感染，同时接受终身抑制性抗菌治疗。4年发生双侧近端ISS，成功二次普通球囊血管成形术维持持久隔绝和无复发感染；因缺乏儿童髂支架移植物再狭窄使用抗增殖涂层装置的安全性和有效性数据，未选择药物涂层球囊。该晚期并发症强调即使成功隔绝后仍需长期影像监测，复发性感染亦需考虑并延长抗菌治疗。该病例提示三点：儿童脓毒性栓塞可演变为延迟血管并发症并需终身监测；开放与腔内技术应互补而非竞争；EVR后持久结局依赖长期抗菌治疗和细致影像监测。

研究结论翻译：对急性脓毒性主髂动脉闭塞先行开放血栓清除术、随后延期行EVR的分期管理，为肺炎链球菌IE所致儿童CIA感染性原生假性动脉瘤提供了持久治疗，6年内无感染，并成功二次治疗晚期ISS。在儿童患者尤其感染区域内，EVR通常应被视为躯体生长完成后确定性开放重建的桥接手段，而非终身确定性治疗。终身抗菌抑制和影像学监测仍然必要。