《Translational Research in Anatomy》:Persistent foramen of Huschke (foramen tympanicum): Morphology, morphometry, developmental persistence, and imaging characteristics – A scoping review
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背景:Huschke孔(foramen of Huschke),亦称鼓室孔(foramen tympanicum)或持续性鼓室孔(persistent tympanic foramen),是颞骨鼓室部(tympanic part of the temporal
背景:Huschke孔(foramen of Huschke),亦称鼓室孔(foramen tympanicum)或持续性鼓室孔(persistent tympanic foramen),是颞骨鼓室部(tympanic part of the temporal bone)的一处骨性开口,位于骨性外耳道(external auditory canal, EAC)前下壁,紧邻颞下颌关节(temporomandibular joint, TMJ)后内侧,可建立外耳道与颞下颌关节区之间的直接交通。发育上,鼓板(tympanic plate)由前、后鼓室结节(tympanic tubercles)的生长、融合及进行性骨化而形成。Ars将该开口的持续存在描述为闭合不全的结果,Wang等随后证实该缺损可保留于成人颅骨。常被引用的“约五岁完成闭合”的观点过于刻板,因为发育骨科学研究显示其成熟序列更为漫长且多变。该孔相对于外耳道及邻近颞下颌区的位置已通过CT及颅骨下面观标本图像予以展示。
目的:本范围综述旨在系统梳理已发表的人类Huschke孔持续存在的证据,重点涵盖:(1)发育持续性及出生后闭合;(2)形态、尺寸、侧别及位置关系;(3)年龄、性别及人群差异;(4)骨学检查、CT/HRCT/MDCT及CBCT的采集与报告特征;(5)与邻近颞下颌关节、乳突、外耳道及颞骨发现的相关性。该综述设计为证据图谱而非汇总患病率的荟萃分析,因为诊断阈值、分母、选择框架及影像方案存在显著异质性。
方法:本综述遵循范围综述原则,并参照PRISMA-ScR及JBI范围综述指南进行报告。人群-概念-情境(Population–Concept–Context)框架涵盖人类骨学标本及接受CT/HRCT/MDCT/CBCT检查的患者;核心概念为通畅的持续性孔,局灶性变薄作为解剖学上独立的伴随发现单独记录;情境包括骨学收藏、常规影像档案及特定疾病影像队列。获得性外耳道缺损作为鉴别诊断处理,不与发育性孔合并统计。检索覆盖PubMed/MEDLINE自建库至2026年9月16日,最早纳入研究发表于1988年;补充检索依赖OpenAlex与Crossref学术元数据、期刊及出版商网站、参考文献回溯及关键文献前向引文追踪。最终证据图谱纳入44项原始研究:13项骨学/发育研究及31项横断面影像研究。数据提取采用预定义标准及统一的研究层面提取表。因病例定义、抽样框架、扫描分辨率、分析单位及转诊指征的差异,未进行荟萃分析,采用描述性证据图谱呈现。
结果:骨学证据显示,各系列患病率差异显著,从Ars的0.7%(2/300标本)至南安得拉系列约38%不等;日本骨学研究(997例颅骨,1994块颞骨)报告男性12%、女性20%,且老年组频率较低。形态上,持续性缺损被描述为卵圆形、圆形、不规则形、U形、针尖样及偶见多发性;巴西形态计量学研究(146块成人颞骨)发现22块受累骨(15%),平均横径与纵径分别为3.00 mm与2.52 mm。常规及混合转诊影像档案中,各CBCT/CT系列的患者层面检出率介于3.6%至20%之间;Lacout等在130只可评估耳中检出6个通畅孔(4.6%),而完整的局灶性鼓板变薄(<1 mm)见于45/130耳(34.6%)。Park等在985例成人中识别出23处前壁缺损,其中8处归因于获得性过程,余15例(1.5%)为通畅孔,其中6例伴TMJ软组织疝出。影像检出的通畅缺损多为卵圆形,主径约1–4 mm。女性优势在多个骨学及影像系列中反复出现,但并非普遍一致;侧别模式缺乏稳定的左右优势。年龄相关观察结果不一致:部分研究报道老年组频率降低,部分报道检出频率或宽度随年龄增加,另一些则未发现显著关联。疾病特异性队列中,坏死性外耳炎(necrotizing external otitis, NEO)病例对照研究显示NEO组21/39(53.8%)与对照组7/39(17.9%)存在该孔;腭裂唇裂队列(19.6% vs 11.5%)及TMD病例对照研究的结果各异,部分组间差异无统计学意义。
结论:在44项原始研究中,Huschke孔持续存在是一种变异的鼓板形态,具有发育、骨学、影像及临床相关性。通畅孔、完整的局灶性变薄及获得性破坏性缺损是截然不同的解释类别,混淆将妨碍比较。报告频率强烈依赖于标本或影像队列、检测标准及分母。多数影像检出的通畅孔小而呈卵圆形,但也存在较大、多发及不规则形态。性别与侧别趋势在不同人群中不一致,横断面年龄关联不能证明个体内演变。统一的表型定义、标准化采集及患者层面与侧别层面的双重报告将加强未来的转化比较。
论文解读
一、研究背景与问题
Huschke孔(foramen of Huschke),又称鼓室孔(foramen tympanicum)或持续性鼓室孔(persistent tympanic foramen),是位于颞骨鼓室部(tympanic part of the temporal bone)的骨性开口,处于骨性外耳道(external auditory canal, EAC)前下壁,紧邻颞下颌关节(temporomandibular joint, TMJ)后内侧,可形成外耳道与颞下颌关节区之间的直接骨性通道。发育上,鼓板(tympanic plate)由前、后鼓室结节(tympanic tubercles)的生长、融合及渐进性骨化形成。传统观点认为该孔约在五岁时完成闭合,但发育骨科学研究显示其成熟序列更为漫长且个体差异显著。随着薄层高分辨率CT(high-resolution CT, HRCT)及锥形束CT(cone-beam computed tomography, CBCT)的广泛应用,该孔的检出频率显著提高,但各研究间报告频率差异悬殊,从0.7%至约38%不等。既往2018年荟萃分析显示尸体与影像学估计之间存在显著异质性,2023年系统综述侧重于症状性成人表现及并发症,但未全面梳理发育、形态计量、人口学及影像学证据。此外,外耳道前壁缺损的影像学解释取决于其形态与临床背景:发育性持续性孔代表鼓板出生后骨化不全,局灶性变薄代表完整但变薄的皮质屏障,获得性开裂则代表与创伤、手术、胆脂瘤、感染等相关的后期骨丢失。这三类表型在单次检查中可能表现重叠,影像特征本身无法证明胚胎学起源。因此,亟需一项系统性的证据图谱研究,以区分不同表型、不同分析单位及不同抽样框架下的证据。
二、研究内容与结论
该范围综述旨在系统梳理已发表的人类Huschke孔持续存在的证据,重点涵盖五个方面:(1)发育持续性及出生后闭合;(2)形态、尺寸、侧别及位置关系;(3)年龄、性别及人群差异;(4)骨学检查、CT/HRCT/MDCT及CBCT的采集与报告特征;(5)与邻近颞下颌关节、乳突、外耳道及颞骨发现的相关性。研究设计为证据图谱而非汇总患病率荟萃分析,因诊断阈值、分母、选择框架及影像方案存在显著异质性。最终证据图谱纳入44项原始研究(1988–2026年),包括13项骨学/发育或生物考古学研究和31项CT/HRCT/MDCT/CBCT影像研究。主要结论包括:骨学系列中患病率差异显著,日本骨学研究(997例颅骨、1994块颞骨)报告男性12%、女性20%,且老年组频率较低;形态上以卵圆形为主,但存在圆形、不规则形、U形、针尖样及多发性变异,巴西形态计量学研究(146块成人颞骨)发现22块受累骨(15%),平均横径与纵径分别为3.00 mm与2.52 mm;影像档案中患者层面检出率介于3.6%至20%之间,多数影像检出的通畅缺损呈卵圆形且主径约1–4 mm;女性优势在多个系列中反复出现但非普遍一致,侧别模式缺乏稳定规律;年龄相关观察结果不一致,横断面比较无法证明个体内演变。该研究的重要意义在于将通畅的发育外观孔、完整的局灶性变薄及获得性破坏性缺损明确区分为不同的解释类别,并强调患者层面与侧别层面分母的区分,为未来标准化报告和可比性提升奠定了基础。
三、主要技术方法
研究人员采用范围综述(scoping review)方法学,遵循PRISMA-ScR及JBI范围综述指南。检索覆盖PubMed/MEDLINE自建库至2026年9月16日(最早纳入研究发表于1988年),补充检索依赖OpenAlex与Crossref学术元数据、期刊及出版商网站、参考文献回溯及前向引文追踪。检索策略结合解剖名称变体与人类、骨学、影像、形态计量及发育相关术语。纳入标准为系统评价骨学标本或影像队列中Huschke孔存在频率、侧别分布、形态尺寸、发育闭合、年龄性别关系、人群差异、影像检出特征及邻近解剖特征的人类原始研究。排除孤立病例报告、无系统分母的小型手术系列、叙述性综述、动物研究及无法区分获得性缺损的研究。数据提取采用预定义标准及统一的研究层面提取表,由两名研究人员(SRP和IK)通过共识流程完成筛选与提取。因临床和方法学异质性,未进行荟萃分析,采用描述性证据图谱呈现。
四、研究结果
3.1 证据范围:最终证据图谱纳入44项原始报告(1988–2026年),包括13项骨学/发育或生物考古学研究和31项CT/HRCT/MDCT/CBCT影像研究(含1项干燥颅骨CT研究)。研究分别以颅骨、骨骼、个体、检查或单侧耳为抽样单位。
3.2 发育与骨学证据:Ars在300个标本中识别出2个(0.7%)持续性开口;Wang等在377个成人颅骨中报告7%的持续存在率;Humphrey和Scheuer绘制了出生后鼓板发育图谱,证明闭合不能用普遍的五岁截点代表。日本骨学研究(Hashimoto等)检查了997例颅骨的1994块颞骨,报告男性12%、女性20%的持续存在率,且老年组频率较低。其他骨骼系列频率各异:孟加拉13.2%、两个北印度系列分别为30%和约23%、伊朗铁器时代约4.4%、另一个北印度系列10.7%、南安得拉约38%、北印度100例颅骨中18%(18.0%)。形态上,持续性缺损被描述为卵圆形、圆形、不规则形、U形、针尖样及偶见多发性;Chauhan和Khanna报告缺损范围从针尖大小至约10×9 mm;巴西形态计量学研究(146块成人颞骨)发现22块受累骨(15%),平均横径与纵径分别为3.00 mm和2.52 mm,以不规则形和卵圆形为主。
3.3 影像证据按抽样框架分类:常规及混合转诊影像档案中,Lacout等在130只可评估耳中识别出6个通畅孔(4.6%),而完整的局灶性鼓板变薄(<1 mm)见于45/130耳(34.6%);Reis等在150例双侧CT检查中报告11.3%;Park等在985例成人中识别出23处前壁缺损(2.3%),其中8处归因于获得性过程,余15例(1.5%)为通畅孔,其中6例伴TMJ疝出。常规CBCT档案检出率各异:Tozoglu等37/207(17.9%)、Afghari等6.9%(159例)、Hasani等41/246(16.7%)、Deniz等11.5%(200例)、Lima等在606侧中检出14个孔(14/606=2.31%)、Ertugrul和Keskin在1025例HRCT中报告13.4%、Tucunduva等12.7%(150例CBCT)、Herreira-Ferreira等9.7%(510例)、Akbulut和Demirel 18.7%(300例,600侧中13%)、Koc和Kaya 20%(1117例CBCT)、Cetin等20%(495例MDCT)。影像检出的通畅缺损多为卵圆形,主径约1–4 mm。局灶性变薄在评估时作为独立发现处理。侧别在不同队列间不一致,无稳定的左右优势模式。
3.4 性别、年龄与发育持续性:女性优势在多个有影响力的骨学及影像系列中被报告,包括Hashimoto等、Reis等、Hasani等、Deniz等、Ertugrul和Keskin、Herreira-Ferreira等、Ribeiro等、Gonzalez等及Rabuel等;但Akbulut等、Afghari等、Cetin等、Patil等及Feng等队列未显示统计学显著的性别差异。年龄相关观察结果不一致:Hashimoto等发现骨骼系列老年层频率较低;部分CBCT队列报告年轻参与者频率较高或年龄与缺损尺寸呈弱负相关;其他研究观察到老年检出频率或宽度增加;另有队列报告无显著关联。这些横断面比较无法建立闭合、扩大或新发穿孔的个体内时间变化。
3.5 邻近解剖、影像采集与临床关联:Ertugrul和Keskin及Koc和Kaya报告通畅孔与较大乳突气化或乳突体积相关,而Atlanoglu和Topuz未发现相应关联。Park等在15例通畅孔患者中报告6例TMJ软组织疝出,Koc和Kaya报告6例。临床相关性需结合抽样情境解释:Hasani等在一项病例对照分析中未发现TMD组间显著差异,而Fagundes等、Eberlikose等及Demirci和Goller Bulut在选定队列中报告与TMD或退变性TMJ特征相关。坏死性外耳炎(NEO)研究(van der Meer等)显示NEO组21/39(53.8%)与对照组7/39(17.9%)存在该孔;NEO受累耳中20/40(50.0%)有缺损,对照组78耳中9耳(11.5%),但横断面设计无法区分发育性开口与疾病相关骨丢失或检测差异。
五、讨论与结论
讨论部分强调,鼓板形成涉及出生后生长、鼓室结节融合及渐进性骨化;通畅且边缘光滑的开口在无局部疾病或既往干预的情况下符合发育持续性;局灶性变薄但连续的鼓板是独立的完整骨表型;不规则缺损伴邻近侵蚀性改变或相符病史则需警惕获得性骨丢失。报告频率差异(0.7%至约38%)受标本与个体分母、获得性病变排除、最小可见开口、CT层厚/CBCT体素尺寸、测量平面及转诊特征等多因素影响。形态计量方面,多数影像检出的开口约1–4 mm,而颅骨系列包含更大、不规则开口,偶达10×9 mm;不同测量方法(卡尺、轴位重建、矢状位或正交三维方法)使用不同平面,不应在无明确测量约定下等同对待。性别与侧别趋势在不同人群中不一致,横断面年龄关联不能证明个体内演变。影像学建议包括:尽可能采用亚毫米空间分辨率、多平面验证、薄层评估及注意部分容积伪影;报告应包含侧别、特定平面尺寸、形状、皮质化及边缘状态、邻近鼓板变薄、与TMJ及鼓膜的关系、TMJ软组织突出(如可见)及骨丢失的替代病因。临床意义方面,多数持续性孔为偶然解剖发现,但开放缺损为TMJ盘后组织疝出、唾液或滑液瘘管形成及炎症或肿瘤双向扩散提供了解剖学上合理的通路;临床解释需结合症状、影像形态及抽样框架,相关不等于因果关系,反向因果及检测偏倚需明确考虑。研究局限性包括PubMed/MEDLINE为唯一常规书目数据库、回顾性转诊抽样、最小可检测尺寸可变、获得性缺损排除不一致及侧别特异性分子报告不完整。研究结论指出:在44项原始研究中,Huschke孔持续存在是一种变异的鼓板形态,具有发育、骨学、影像及临床相关性;通畅孔、完整的局灶性变薄及获得性破坏性缺损是截然不同的解释类别,混淆将妨碍比较;报告频率强烈依赖于标本或影像队列、检测标准及分母;多数影像检出的通畅孔小而呈卵圆形,但也存在较大、多发及不规则形态;性别与侧别趋势在不同人群中不一致,横断面年龄关联不能证明个体内演变;统一的表型定义、标准化采集及患者层面与侧别层面的双重报告将加强未来的转化比较。