《International Medical Case Reports Journal》:A 66-Year Old Female with Belly Dancer’s Syndrome: A Case Report from a Low-Resource Setting
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背景:腹舞综合征是一种罕见的运动障碍,其特征为膈肌及腹壁肌肉不自主的节律性或半节律性收缩,产生类似肚皮舞者的起伏运动。由于其罕见性及潜在病因范围广泛,该综合征常被误诊,且相当一部分病例仍为特发性。
病例展示:患者为一名66岁女性,患有控制良好的高血压,表现为1
背景:腹舞综合征是一种罕见的运动障碍,其特征为膈肌及腹壁肌肉不自主的节律性或半节律性收缩,产生类似肚皮舞者的起伏运动。由于其罕见性及潜在病因范围广泛,该综合征常被误诊,且相当一部分病例仍为特发性。
病例展示:患者为一名66岁女性,患有控制良好的高血压,表现为15年间歇性不自主腹部壁抽搐样运动史,发作前有上腹部烧灼感,并伴有腹痛、呼吸困难和大量出汗。过去一个月内发作频率增加。体格检查可见全腹壁异常运动持续长达25分钟,意识清醒,神经系统检查正常。包括全血细胞计数、肾功能、肝功能及脑部计算机断层扫描在内的检查均未见明显异常,而电解质分析显示轻度低钠血症、低镁血症和低钾血症。患者开始口服氯硝西泮治疗后,异常运动在用药后三天内完全缓解。
结论:腹舞综合征仍然罕见且诊断不足,尤其在资源有限的环境中,获取专业化高级诊断手段受限。氯硝西泮可提供症状缓解,持续性病例应建议转诊进行进一步检查。本病例为该疾病的稀疏文献增添了资料,并呼吁提高临床认识以改善其识别和管理。
研究背景与目的
腹舞综合征(Belly Dancer’s Syndrome, BDS)是一种罕见的运动障碍,特征为膈肌及腹壁肌肉不自主的节律性或半节律性收缩,产生类似肚皮舞者的起伏运动。该病最早于1723年由Antony van Leeuwenhoek描述,他本人即罹患此症,将其描述为膈肌的“剧烈运动”。由于该病的罕见性及缺乏标准化的临床定义,其在文献中曾被交替使用多种名称,包括腹舞者运动障碍、呼吸性肌阵挛、移动脐综合征、Leeuwenhoek病、膈肌扑动、腹部肌阵挛、腹部肌张力障碍及膈肌肌阵挛。此外,其病因多样,包括药物诱导、心理社会因素、神经系统疾病及中枢神经系统损伤,且许多病例仍为特发性,这些因素常导致初期误诊。临床上,该病表现为腹壁不自主运动,部分患者还报告有胃酸反流、上腹部搏动、睡眠障碍、过度换气、呃逆、呼吸困难、腹痛及嗳气等症状。透视检查和肌电图(EMG)被认为是最有用的诊断方式,而计算机断层扫描(CT)、磁共振成像(MRI)、心电图(ECG)及普通X线检查则常未能显示显著异常。目前尚无标准化的影像学检查用于诊断腹舞综合征。在低资源环境中,先进诊断影像的可及性有限,使得诊断主要依赖临床评估。已有多种治疗方法显示出益处,但尚未有一种单一治疗方案在所有病例中均表现出一致有效性。鉴于腹舞综合征相关的多种病因,已报道的多种对症治疗方法包括苯二氮卓类药物、β受体阻滞剂、维生素B12补充、抗精神病药、抗癫痫药及抗抑郁药。然而,这些药物干预的有效性仍不确定,既往研究报告的结果不一致甚至相互矛盾。肉毒杆菌毒素注射也被认为是管理腹舞综合征的一种有前景的治疗选择。对于药物治疗无法充分控制症状的难治性病例,可考虑更侵入性的干预措施如膈神经阻断或膈神经压榨术。已发表的腹舞综合征病例很少,来自低资源环境的病例更少。据研究人员所知,乌干达此前无相关病例记录。研究人员报告此病例旨在提高资源有限条件下临床医生对腹舞综合征的认识,以便更早识别并适当处理该病症。
在本病例中,研究人员呈现了一名66岁女性患者,诊断为腹舞综合征,接受口服氯硝西泮治疗后三天内症状改善。
研究方法
本研究采用病例报告设计。主要技术方法包括:临床病史采集与体格检查;实验室检查,包括全血细胞计数(CBC)、肾功能检查(RFT)、肝功能检查(LFT)及电解质分析;脑部计算机断层扫描(CT)。患者来源于乌干达一家偏远农村医院。治疗采用口服氯硝西泮1mg每日一次,疗程一个月。
研究结果
病例展示
患者为66岁女性,患有高血压,服用硝苯地平20mg每日两次控制良好。因腹壁不自主抽搐样运动就诊于急诊科,每次发作持续约25分钟,发作前总有烧灼感,伴有轻微腹痛、呼吸困难和大量出汗,无加重或缓解因素。过去15年间偶有发作,但在2026年5月发作更加频繁,促使就医。发作期间意识清醒,但抽动开始时言语含糊,可控制排便,无流涎、舌咬伤、头痛、视力或听力障碍。无神经系统疾病史和外伤史。独居,无类似病例或家族精神病史。
检查发现
一般体格检查正常,生命体征稳定:脉搏84次/分,血压130/78mmHg,血氧饱和度98%(室内空气),呼吸频率20次/分,体温36.5°C。神经系统检查未见神经系统疾病体征,格拉斯哥昏迷评分(GCS)15/15,瞳孔等大等圆且光反射存在,无脑膜刺激征,认知功能、颅神经、感觉、运动和协调功能完好。可见涉及整个腹部的腹壁异常运动,持续约25分钟后逐渐减弱,发作期间伴有出汗和明显疼痛。
检查结果
全血细胞计数、肾功能检查、肝功能检查结果正常。脑部CT扫描结果正常。电解质结果显示轻度低钠血症、低镁血症和低钾血症。
治疗与随访
研究人员给予患者口服氯硝西泮1mg每日一次,疗程一个月。患者在开始氯硝西泮治疗后3天症状改善,未再报告异常运动,随后出院。
讨论与结论
腹舞综合征的诊断困难,因为相关文献发表极少,在资源有限的环境中难度更大,诊断只能依靠临床表现。该病例在乌干达一家偏远农村医院管理。患者表现为腹壁不自主抽搐样运动,伴有腹痛和呼吸困难,还有大量出汗,且收缩前有腹部烧灼感,典型胃酸反流表现。腹舞综合征主要依靠临床诊断,因其潜在病因多样且缺乏标准化诊断测试。病理生理学尚不清楚,已提出的病因包括中枢神经系统病变如基底节病变、外周神经系统功能障碍涉及脊髓抑制性中间神经元及局部神经元回路重组,其他相关因素包括膈神经刺激、脊髓肿瘤或损伤、椎间盘突出及营养缺乏如电解质失衡和维生素B12缺乏。本病例中患者存在轻度低钠血症、低镁血症和低钾血症,可能是偶然发现,未予纠正。各种病例报告描述了不同影像学方法的使用,其中透视、肌电图和超声被认为特别有用,而脑部和脊髓MRI以及胸腹部CT扫描通常需要排除潜在的结构异常。在本研究中仅进行了CT扫描以排除大脑结构性原因,结果正常。由于资源有限,未进行透视、肌电图和MRI等更多影像学检查。这突显了低资源环境中常见挑战,即获得专门诊断工具受限阻碍了疾病诊断。由于可用检查未发现结构性原因,特发性病因被认为是可能的。对症治疗是腹舞综合征的主要治疗方法,最常用的药物是苯二氮卓类。本病例中患者开始口服氯硝西泮,三天内观察到改善。氯硝西泮通过抑制GABA能机制提供部分或完全的症状缓解,达到峰值水平需1-4小时,作用持续时间长。
局限性
诊断基于临床评估和CT影像,因为MRI、透视和肌电图等高级诊断方式不可用,限制了诊断确认和继发原因的排除。此外,出院前随访时间短,限制了对治疗不良反应和复发可能性的识别。
结论与建议
腹舞综合征是一种罕见且可能被低估的运动障碍,在低资源环境中尤其存在诊断挑战。本病例强调了当患者出现不明原因的腹壁不自主运动时保持高度临床怀疑的重要性,并展示了氯硝西泮的治疗反应。若症状持续或复发,应建议转诊至更高层级机构进行高级影像学和电生理学研究,以排除结构和神经系统原因。据研究人员所知,这是乌干达的首例病例,为有限的文献增添了资料。需要提高认识、改善专门诊断工具的可及性以及更多的病例报告,以增强对这一罕见病症的识别、诊断和管理。