播散性肝脏包虫病导致巨大腹部肿块并引发急性肠梗阻

《Academic Medicine》：Giant Abdominal Mass Caused by Disseminated Hepatic Hydatid Disease Leading to Acute Intestinal Obstruction

　　

囊型包虫病（CE），源于细粒棘球绦虫的幼虫阶段，在以畜牧业为主的地区构成严重的公共卫生威胁。本文报告了一例47岁男性晚期囊型包虫病的致死病例，该患者表现为腹部胀满和便秘7天。腹部CT显示多发囊性病灶，引起小肠梗阻。尽管给予了支持性治疗，患者病情仍持续恶化，遂于2023年12月12日行剖腹探查术。术后出现腹腔内出血和多器官功能衰竭等并发症，患者于2024年2月8日死亡。上述结果强调了囊型包虫病的严重性，以及对该被忽视的寄生虫病加强诊断和治疗措施的迫切必要性。囊型包虫病是由细粒棘球绦虫幼虫引起的一种重要人畜共患感染，对公共卫生构成严峻挑战，尤其是有大规模畜牧养殖的地区。该病在中亚多个国家呈地方性流行，特别是中国西北地区。此外，南美洲部分地区、东欧、地中海东部和南部以及东非部分地区也被记录有高发病率。囊型包虫病可导致多种临床表现，包括播散至多个器官，囊肿破裂时尤为严重。一名47岁男性因腹部肿胀和完全停止排便7天就诊。初始评估，包括腹部X线检查和CT扫描，显示肝脏和腹腔内有多个囊性病灶，提示包虫病，同时伴发继发性小肠梗阻。尽管采取了禁食、胃肠减压和肠外营养等支持措施，患者症状仍持续存在。2023年12月12日行剖腹探查术，发现肝脏、脾脏及多个器官广泛存在包虫病病灶。该发现要求行部分囊壁切除及引流。尽管进行了手术干预，患者仍出现术后并发症，如持续腹腔内出血和多器官功能衰竭。这些不良进展导致于2023年12月28日再次手术。最终，患者于2024年2月8日因这些并发症去世。总之，囊型包虫病是一种严重的健康问题，尤其是当其发生播散并引起严重并发症时。如果未得到治疗，该病可导致致命结局。未来的研究和临床重点应致力于改进这种常被忽视的寄生虫病的诊断方法和治疗手段。此外，提高医疗保健从业人员的认识对于降低风险并确保及时有效的治疗至关重要。

**引言**

囊型包虫病（CE）由细粒棘球绦虫的幼虫引起，是一种影响人类和牲畜的人畜共患感染。1棘球蚴病在以畜牧养殖为主的中亚国家呈地方性流行。2中国主要的患病区域位于西北地区，包括内蒙古、新疆和西藏。3囊型包虫病在中亚、南美洲、东欧、地中海东部和南部以及东非部分地区也高度流行。?囊型包虫病可表现为播散，尤其在囊肿破裂时，此外还可见不明原因的播散至其他器官，包括骨骼、脾脏、脑、心包、结肠及其他器官。???也有报告其可引起急性肠梗阻。本例中，腹腔内广泛播散，腹腔镜下器官出现多发播散性种植灶，形成大型囊肿，引起急性肠梗阻，这确实罕见。本文旨在强调包虫病可累及人体任何器官，且可出现不寻常的临床表现。在严重情况下，囊型包虫病播散后可导致严重并发症。如果疾病未得到适当治疗，则可能致命。

**病例报告**

一名47岁男性因腹胀和腹痛入院。该患者7天未排便。腹痛为钝痛，呈间歇性，无呕吐、排气或排便。患者表示腹痛和腹胀持续存在且无改善。其他医院进行的腹部X线检查提示机械性肠梗阻。

患者于2023年12月6日入院接受进一步评估和治疗。腹部CT扫描显示肝脏和腹腔内有多发囊性及囊实性肿块（图1）。这些肿块压迫腹腔内脏器，部分病灶难以与右肾区分（图1）。这引起了对肝脏包虫病及继发性小肠梗阻的怀疑。囊型包虫病的特征性影像学表现使入院时即获得确定性诊断成为可能。

**图1. 术前CT扫描的冠状面和轴位图像。（A；40倍）冠状面显示肝脏囊型包虫病及腹腔内多发囊性肿块。（B；40倍）CT轴位显示肝脏和胆囊内有包虫囊肿。（C；40倍）CT轴位显示阑尾和结肠内存在包虫囊肿。（D；100倍）CT轴位显示盆腔区域多发囊型包虫病灶。（E）CT轴位显示多个包虫囊肿粘连于结肠。**

入院后，患者禁食（NPO）。随后患者接受胃肠减压和全肠外营养支持。尽管采取了这些措施，患者的腹胀和腹痛未见明显好转。2023年12月8日随访增强腹部CT扫描确认肝脏和脾脏存在多个囊性及囊实性病灶，腹腔脏器持续受压，部分病灶与右肾分界不清（图1）。结果与包虫病及继发性小肠梗阻一致，并伴有肾积水。初始实验室检查，包括血常规和肝肾功能检查，未见异常。

该患者居住于牧区，无重要病史。2023年12月12日，因腹痛未缓解，患者在全身麻醉下行剖腹探查术。术中观察到以下情况：

- 肝脏内有包虫囊肿（图2）。
- 腹腔内广泛分布多发性囊性包虫病灶。
- 继发性囊性包虫囊肿累及结肠（图2）、阑尾（图2）、胆囊（图2）和右肾。
- 小肠受压，肠管与囊肿外壁之间有明显粘连。

**图2. 组织病理学图像。（A）术后病理显示纤维性囊壁和棘球蚴病特征性的内衬层状膜。（B）术后病理显示纤维性囊壁和内囊，符合结肠包虫病。（C）术后病理显示纤维性囊壁和阑尾包虫病的内囊。（D）术后病理显示纤维性囊壁及与胆囊囊型包虫病相关的病变。**

行部分囊壁切除，抽吸囊液。使用20%高渗盐水进行包虫囊肿处理。切开外囊，移除子囊。切除累及阑尾的外囊，完全切除累及肝脏的外囊，缝合肝脏切面。切开胆总管，用生理盐水注射，发现胆汁从肝脏切面漏出，随后进行缝合。囊壁与右肾之间的明显粘连要求切除囊壁，缝合肾脏切面。累及胆囊和阑尾的包虫病灶连同相应器官一并切除。此外，发现乙状结肠与囊壁之间存在内瘘管。切除约10cm乙状结肠，使用直线切割缝合器进行吻合。网膜内多发性囊性结节被完全切除，数量达数百个。

关闭腹腔前放置了胆道引流管和双侧盆腔引流管。术中失血约600mL。术后给予支持性治疗及口服阿苯达唑（ABZ）。

术后第5天，患者引流管出现血性引流和肠内容物流出。尽管给予了对症治疗，包括抗生素和输血，患者病情未见明显好转，出血持续。2023年12月28日，患者行第二次剖腹探查术。手术发现小肠出血及回盲部和升结肠瘘管。缝合瘘管后，为小肠行临时造口。结肠瘘管的内镜检查未发现活动性出血，也放置了造口。右侧建立双腔造口，将小肠连接至腹壁。术中观察到小肠弥漫性出血，无明显出血点。因此为小肠放置造口。

术后患者返回病房接受支持治疗。然而，患者出现凝血功能障碍，伴持续引流管出血。尽管接受了多次大量输血、血浆和凝血因子输注，患者病情未见好转。2024年2月8日，患者出现持续低血压和血氧饱和度下降，导致多器官功能衰竭并死亡。

整体治疗过程包括以下步骤：
- 第1天：入院后给予对症治疗、解痉镇痛及营养支持治疗。
- 第6天：行腹腔探查手术。术后给予头孢他啶预防感染，提供止血治疗，继续营养支持。
- 第8天：出现低蛋白血症，补充白蛋白。
- 第9天：引流管出现出血，右侧引流口开始流出消化液。
- 第17天：出现凝血功能障碍，伴重度贫血。给予输血和血浆输注。
- 第22天：因持续出血和大量消化液丢失，需进行第二次手术干预。
- 第17–64天：引流管持续大量出血。每日给予血浆和去白细胞的红细胞悬液。
- 第64天：患者出现失血性休克，口黏膜和引流管大量出血，尽管积极抢救，最终未能挽回生命。

**讨论**

本例的重要性在于它凸显了在多种器官受累的患者中，诊断和管理导致继发性小肠梗阻的肝脏包虫病的复杂性。多个囊性病灶压迫邻近器官的独特表现，加上症状的急性发作，强调了在肝脏包虫病伴多器官受累的情况下进行彻底影像学检查和临床评估的重要性。

回顾现有文献显示，肝脏包虫病主要影响肝脏。1?胆道梗阻和继发感染等并发症已有充分报道。11尽管如此，如本例患者所见，多发性腹腔器官广泛受累的包虫病同时存在的情况报道较少。已有的假说表明，如此广泛的器官受累可能源于寄生虫负荷、宿主免疫反应和解剖学易感性等因素。12本例增加了新的证据，表明包虫病可以表现为非典型形式，挑战了对其病理生理学和临床意义传统理解。

本例的治疗策略是多方面的，涉及手术干预以处理囊性病灶和继发性肠梗阻。保守治疗失败，包括肠休息和营养支持，凸显了手术的必要性。广泛切除囊性病灶对于缓解梗阻和预防并发症（如肠坏死或穿孔）至关重要。13本例清楚地展示了广泛手术固有的风险，包括大量术中出血和术后并发症。术后护理的挑战，如控制出血和处理肠瘘，反映了广泛包虫病病例中常遇到的复杂性。

本例清楚地提醒我们，包病患者病情可能迅速恶化，尤其是在并发小肠梗阻的情况下。多器官受累强调了早期识别和干预的必要性。此外，患者进展至多器官功能衰竭的过程凸显了术后密切监测和管理以防止此类后果的重要性。

总之，本例强调了提高对肝脏包虫病及其并发症认识和确保及时识别的迫切需要。未来研究应致力于改进早期诊断方法和制定标准化治疗方案，以提高复杂包虫病患者的预后。1?'1?早期干预可能显著改变疾病进程，强调了在流行地区进行持续教育的必要性。

**披露**
作者贡献：X. Wei和F. Chen设计研究并撰写论文；T. Su和H. Xu收集患者临床数据；N. Ma分析影像数据；图片由J. Jiao提供。

所有作者均对本文做出贡献，并批准了提交的版本。X. Wei 为本文的担保人。财务披露：无相关报告。已就本病例报告取得知情同意。