《Developmental Medicine & Child Neurology》：Global disparities in prevalence, aetiology, motor impairment severity, access to health care, and mortality in childhood cerebral palsy: A scoping review
编辑推荐：
目的：系统梳理并综合全球关于脑性瘫痪（cerebral palsy, CP）中社会经济与结构性不平等的研究证据。
方法：依据Arksey和O'Malley提出的框架进行范围综述（scoping review），并按照PRISMA-ScR指南进行报告。检索了Pu
目的：系统梳理并综合全球关于脑性瘫痪（cerebral palsy, CP）中社会经济与结构性不平等的研究证据。
方法：依据Arksey和O'Malley提出的框架进行范围综述（scoping review），并按照PRISMA-ScR指南进行报告。检索了PubMed/MEDLINE、Embase、世界卫生组织全球医学索引（World Health Organization Global Medical Index）、非洲期刊在线（African Journals Online）、Scopus、Science Direct、Web of Science及Wiley Online Library数据库，同时通过手动检索Google Scholar以纳入灰色文献。纳入报告高收入国家（high-income countries, HICs）与低收入和中等收入国家（low- and middle-income countries, LMICs）之间CP差异的观察性研究。研究人员提取数据，并围绕五个预设的不平等领域进行叙述性综合：患病率、病因、严重程度、医疗可及性和死亡率。
结果：共43项研究符合纳入标准。来自HICs的基于登记处的研究报告CP出生患病率为每1000例活产1.4至2.5例，最新估计为每1000例活产1.6例（95%置信区间=1.5–1.6）。LMICs中基于登记处的患病率数据仍然稀缺，估计值高达每1000例活产3.4例，时期患病率为每1000名儿童2.3至3.7例。世界卫生组织非洲区域（World Health Organization African Region）报告了一个模型估计值，即每1000名5岁以下儿童中有16.2例。在资源匮乏环境中，可预防的病因（如缺氧缺血性脑病、核黄疸和感染）更为常见，而早产作为主要危险因素则主要见于HICs。社会经济劣势、父母教育水平较低和少数族裔身份与更严重的功能障碍、更高的合并症负担和未满足的医疗需求相关。物理治疗是许多LMICs中报告的主要照护形式。来自LMICs的研究普遍报告了比HICs更低的生存估计和更高的死亡率。然而，由于研究人群、严重程度特征和方法学方法的差异，比较受到限制。
解释：本综述揭示了CP在不同环境中患病率、严重程度、医疗可及性和生存方面的显著差异。研究结果凸显了证据基础中的重要空白，并强调需要进一步研究以更好地理解这些差异背后的机制，并为以公平为导向的卫生政策提供信息。
论文主体内容总结
方法
方案与注册
本范围综述依据Arksey和O'Malley提出的框架并参考后续方法学指导进行，按照系统综述和荟萃分析首选报告条目扩展版（PRISMA-ScR）清单报告。研究方案预先制定并在开放科学框架（Open Science Framework）上注册，以确保透明度和可重复性。
检索策略
检索策略有意设定为宽泛，以捕捉涉及CP诊断、管理和结局中社会经济、地理和结构性差异的文献。检索覆盖多个生物医学和多学科数据库，包括PubMed/MEDLINE、Embase、世界卫生组织全球医学索引、非洲期刊在线、Scopus、Science Direct、Web of Science和Wiley Online Library，检索时间从建库至2025年7月。同时手动检索Google Scholar以纳入灰色文献。未设置语言限制；非英语文章在需要时使用自动翻译工具进行筛选。检索词围绕三个概念模块组织，并结合布尔运算符：（1）CP；（2）差异相关术语（不平等、社会经济地位、种族、教育、剥夺）；（3）结局术语（患病率、病因、严重程度、医疗可及性、死亡率）。
研究筛选
所有检索记录导入Zotero进行查重，随后上传至Rayyan平台进行筛选。筛选过程分多个阶段进行。首先，三名评审员独立根据预先设定的纳入和排除标准对研究标题和摘要进行筛选。评审员之间的分歧通过讨论解决；若无法达成共识，由两名资深评审员裁定。符合纳入标准的全文文章由所有作者独立检索并筛选。在每个阶段前均进行了预筛选和共识会议。
纳入与排除标准
纳入标准基于预先设定的人群、暴露/比较因素、结局和研究设计标准：人群：年龄小于18岁且诊断为CP的儿童和青少年；暴露/比较因素：社会经济、地理和医疗相关因素，包括国家收入类别、社会经济地位、种族、父母教育和医疗可及性；结局：与CP相关的患病率、严重程度、医疗可及性和死亡率；研究设计：观察性研究（队列、横断面和病例对照研究）。
质量评估
两名作者使用美国国立卫生研究院（National Institutes of Health, NIH）观察性队列和横断面研究质量评估工具独立评估方法学质量。该工具评估14项标准，并将研究评定为良好（≥8项阳性评分或>50%）、一般（5–7项评分或20%–50%）或低质量（<5项评分或<20%）。质量评估用于阐释证据的优势和局限性，而非对研究进行加权或排除，这与范围综述的探索性目标一致。
数据提取与描述性综合
两名评审员使用标准化表格独立提取数据。提取的信息包括研究特征、人群特征、社会经济和地理因素，以及报告的患病率、严重程度、医疗可及性、病因和死亡率指标。提取的数据进行描述性总结并组织成主题领域。与范围综述的目标一致，未进行定量综合或荟萃分析。
结果
纳入研究的特征
共纳入43项研究。其中24项（55.8%）在HICs开展，19项（44.2%）在LMICs开展。研究设计差异显著：基于人群的登记处队列研究占18项（41.9%），几乎全部来自HICs；而来自LMICs的研究主要为医院基础（15项，34.9%）、病例对照设计（6项，14.0%）或社区调查（4项，9.3%）。所有研究均纳入18岁以下儿童。样本量差异很大，6项研究（14.0%）少于100名参与者，8项研究（18.6%）超过1000名参与者，3项研究（7.0%）基于超过100万例出生的大型国家登记处数据集。质量评估显示，29项研究（67.4%）被评为良好质量，14项（32.6%）为一般质量，无研究被评为差质量。
脑性瘫痪的差异
研究结果围绕四个主要领域进行叙述性综合：患病率差异、病因差异、医疗可及性与严重程度差异，以及死亡率差异。
脑性瘫痪患病率的差异
地理差异：CP患病率因环境不同而有显著差异。来自HICs（如澳大利亚、加拿大、英国和美国）的基于人群研究报告患病率为每1000例活产1.4至2.5例。大多数登记处在资源良好的医疗系统中估计出生患病率约为每1000例活产2例。来自LMICs的基于登记处的数据仍然稀缺。最大的可用综合研究报告产前和围产期出生患病率估计高达每1000例活产3.4例，时期患病率估计为每1000名儿童2.3至3.7例。全球疾病负担-世界卫生组织康复数据库报告的更高数字（世界卫生组织非洲区域每1000名5岁及以下儿童16.2例）反映的是模型化的时期患病率估计，而非基于登记处的出生患病率数据。鉴于这些重要的方法学差异，直接比较这些估计值并不恰当。
社会经济与教育差异：社会经济地位是CP患病率的一致决定因素。在英国一项人群研究中，最贫困五分位组的CP患病率（每1000例出生3.33例）比最富裕五分位组（每1000例出生2.08例）高1.5至1.6倍。欧洲弱势群体中也观察到类似差异。来自丹麦和挪威的大型基于人群研究显示，父母教育与CP风险之间存在强烈的反向关系：父母教育水平每提高一级，风险显著降低，最高教育水平与最低教育水平相比患病率低三分之一。当父母双方均受过高等教育时，风险几乎减半（相对风险[RR]=0.58，95%置信区间[CI]=0.53–0.63）。此外，家庭结构也很重要，有伴侣的母亲所生子女的风险显著低于单身母亲（RR=0.79，95% CI=0.74–0.85）。这些关联在不同时间、国家和CP亚型中保持一致，凸显了结构性劣势在塑造CP风险中的作用。
种族差异：文献还报告了CP患病率的种族差异。在美国，黑人儿童被诊断为CP的可能性比白人儿童高29%，而亚裔儿童的可能性低20%。非西班牙裔黑人儿童的患病率始终高于非西班牙裔白人儿童。西班牙裔与白人儿童之间未观察到显著差异。
脑性瘫痪病因的差异
在HICs中，早产仍是CP的主要原因，痉挛性双侧CP（Little综合征）是最常见的临床表现。相比之下，来自低收入国家（如非洲国家）的研究报告，可预防的围产期和产后因素为常见病因。事实上，缺氧缺血性脑病、核黄疸和产后感染是重要原因，而低出生体重和早产所占比例较小。在高度贫困人群中，如加拿大原住民儿童，非意外头部损伤（比值比[OR]=8.18，95% CI=1.86–36.0）也被报告为产后CP的重要病因。
医疗可及性、运动功能与合并症的差异
研究发现，社会经济劣势与CP儿童更严重的运动障碍和更高的合并症负担之间存在一致关联。CP儿童比正常发育的同龄人具有更大的未满足医疗需求。超过两倍的此类儿童被报告接受不协调的照护（OR=2.63，95% CI=1.69–4.10）。在HIC研究中出现一致模式：全民医疗覆盖确保了基本服务可及性，但照护协调、康复强度和向成人服务过渡方面的差异仍然存在，尤其是在社会经济弱势、农村或少数族裔背景的儿童中。在LMICs中，治疗和辅助设备的转诊率仍然较低，物理治疗往往是唯一可用的干预措施。未满足的照护需求也与更严重的运动障碍和更高的合并症负担相关。Casseus等人表明，照护协调较差的CP儿童具有显著更严重的运动障碍（粗大运动功能分类系统[GMFCS] IV级和V级；OR=3.77，95% CI=1.44–9.86）和更高的合并症发生率。在法国，Delobel-Ayoub等人证明，与智力障碍和无法行走相关的CP在生活在最贫困地区的儿童中显著更为普遍。国际比较也凸显了这些差异。沙特阿拉伯CP儿童的生长模式与英国和美国不同，在大多数GMFCS水平上，沙特儿童的身高和体重z分数高于英国和美国同龄人。在印度尼西亚，80%的CP儿童表现为严重痉挛表型，最常见的是双侧CP（三肢瘫或四肢瘫）。
在社会经济背景分析中，居住在城市地区的儿童比农村地区儿童具有更好的粗大运动功能和更高的父母生活质量。城市居住是运动障碍的独立预测因素。在加拿大原住民儿童中，差异更为明显，因为他们更可能有教育水平较低的父母（OR=6.15，95% CI=3.36–11.3）、经历多种合并症（OR=4.46，95% CI=1.62–12.3），并有更严重的粗大运动障碍（p=0.03）。他们还不成比例地遭受认知、沟通和喂养困难。
脑性瘫痪儿童死亡率的差异
过早死亡在LMICs中更为常见，尤其是在撒哈拉以南非洲。在乌干达一项基于人群的队列研究中，97名CP儿童随访超过380人年，粗死亡率为每1000人年39.5例（死亡率比=29.0，95% CI=17.1–49.1）；经年龄和性别标准化后，死亡率仍比乌干达一般人群高25倍。在南非，总体死亡率为每1000人年33.6例（95% CI=20.5–51.9）。在GMFCS I至IV级儿童中，10年和15年生存概率分别为85%和55%；所有报告的死亡均发生在GMFCS V级组。其他研究报告了不同的死亡率指标，包括尼日利亚12个月死亡比例为13.4%（82例中11例），平均死亡年龄为18.3个月（SD=6.5）；加纳为10.7%（75例中8例），年龄特异性标准化死亡率比范围为5.88至14.61。在贝宁，161名符合条件的儿童中有10名在招募前死亡，这反映了生存偏倚而非基于人群的死亡率估计。
相比之下，在HICs中，大多数CP儿童能存活至成年。来自英国的队列数据显示，1980年至1996年间出生的儿童20年生存率在87%至94%之间。多中心分析报告的死亡率约为每1000人年11至14例，近期澳大利亚数据估计总体死亡率为13.7%。对于轻度损伤的个体，预期寿命现已接近一般人群，这促使人们呼吁将CP重新定义为终身身体残疾而非儿童期疾病。总体年死亡率范围为0.5%至0.8%，死亡率随损伤严重程度、出生体重较低和社会经济劣势而增加。
不同环境中死亡率的显著差异与可预防的病因和系统性失败密切相关，而非CP本身的自然病程。在LMICs中，主要死因是贫血和营养不良（40%）、其他感染（33%）和疟疾（27%）；而在HICs中，呼吸系统并发症占主导，肺炎（49%）和喂养困难（45%）是主要原因。然而，病例报告、医疗系统、年龄分布和严重程度特征的差异也限制了不同环境之间的直接比较，并代表了现有数据中的一个重要空白。
