肩胛骨骨样骨瘤：一例临床表现非典型的罕见病例

《Diagnostics》：Scapular Osteoid Osteoma: An Extremely Rare Case with an Atypical Clinical Presentation

　　

摘要专业翻译 骨样骨瘤（osteoid osteoma, OO）是一种良性成骨性肿瘤，罕见于肩胛骨，且可能呈现非典型的临床及影像学表现。一名25岁女性患者因右肩疼痛2个月就诊，无夜间疼痛。X线平片显示肩胛骨体部存在一界限清晰的溶骨性病变，其内可见钙化，周边伴有骨质硬化。计算机断层扫描（computed tomography, CT）显示一15 mm的病变，内含11 mm的粗大钙化灶，而磁共振成像（magnetic resonance imaging, MRI）显示周围骨髓水肿。鉴别诊断包括骨样骨瘤与骨髓炎。为缓解疼痛并获得明确诊断，实施了手术治疗。组织病理学检查显示纤维血管性间质内存在未成熟编织骨小梁，骨母细胞镶边显著，细胞异型性轻微，从而确诊为骨样骨瘤。术后1年随访患者无症状，X线平片未见局部复发迹象。肩胛骨体部骨样骨瘤极为罕见，且可能不呈现特征性的夜间疼痛。CT对于识别瘤巢尤为关键，而组织病理学检查对于明确诊断仍具有重要意义。

论文解读

一、研究背景与目的

骨样骨瘤是一种良性成骨性肿瘤，约占所有原发骨肿瘤的3%，好发于儿童及年轻成人的下肢长骨骨干或干骺端，男性发病率略高，典型病变直径通常小于2 cm。夜间疼痛是骨样骨瘤最具特征性的临床表现。然而，当骨样骨瘤发生于罕见部位时，其临床表现和影像学特征可能不典型，给临床诊断带来挑战。

肩胛骨骨样骨瘤在全部骨样骨瘤病例中仅占约1%，且既往文献报道的肩胛骨骨样骨瘤多累及关节盂、喙突或肩峰，累及肩胛骨体部的病例极为罕见。肩胛骨骨肿瘤本身即不常见，约占全部骨肿瘤的1.6%，其中恶性肿瘤占比较高，因此对肩胛骨病变的评估需格外谨慎。本研究报道了一例发生于肩胛骨体部的骨样骨瘤，其临床表现为无夜间疼痛的右肩疼痛，影像学上虽CT可见典型瘤巢，但MRI显示广泛的骨髓水肿，与炎症或恶性病变的表现存在重叠，导致诊断困难。该病例的诊断意义不仅在于肩胛骨这一罕见解剖部位的累及，更在于罕见部位与非典型临床表现的结合，可能进一步降低临床对骨样骨瘤的怀疑，尽管CT上存在特征性瘤巢。

二、研究设计与方法

研究人员报告了一例25岁女性患者，因右肩疼痛2个月就诊。患者最初在当地骨科诊所就诊，X线平片提示骨肿瘤可能，遂转诊至作者所在医院进一步评估。体格检查无红斑或肿胀，虽无压痛，但患者主诉自发性疼痛从右肩延伸至肩胛骨，疼痛多发生于白天，夜间少见，非甾体抗炎药可有效控制疼痛，不影响日常活动及工作，肩关节活动度不受限。实验室检查包括白细胞计数、C反应蛋白及碱性磷酸酶水平均在正常范围内。患者无相关内外科及外伤病史。

影像学评估方面，X线平片显示右肩胛骨体部外侧缘可见溶骨性病变伴内部钙化及周围骨质硬化；CT显示右肩胛骨外侧缘一界限清晰的15 mm溶骨性病变，内含11 mm粗大钙化灶，邻近骨质广泛硬化；MRI显示病变内部钙化在T1加权、脂肪抑制T1加权及短时反转恢复序列上相对于肌肉呈低信号，病变周边部分在T1加权及脂肪抑制T1加权上呈与肌肉相似信号，在STIR序列上呈高信号并可见强化，周围骨髓可见水肿改变。基于上述影像学表现，鉴别诊断包括骨肿瘤（尤其骨样骨瘤）及骨髓炎等炎症性疾病。

因局麻下术前活检被认为困难，研究人员计划在全麻下实施手术，术中进行冰冻切片分析以明确诊断。术中经后路切开并分离覆盖肌肉，使用O臂成像系统确认病变位置，精确定位瘤巢后行整块切除。术中冰冻切片分析未见恶性特征，遂行整块切除。大体检查显示一质韧弹性肿块，大小15 × 12 × 10 mm。组织学检查显示纤维血管性间质内含有不规则排列且相互吻合的未成熟编织骨小梁，间质内含大量小毛细血管，骨小梁可见显著的骨母细胞镶边，胖骨母细胞排列于骨小梁表面，无明显细胞异型性，符合骨样骨瘤的组织学特征。

三、主要研究结果

病例临床与影像学特征： 本例患者以右肩疼痛2个月就诊，缺乏骨样骨瘤典型的夜间疼痛特征。X线平片显示溶骨性病变伴内部钙化及周围骨硬化；CT清晰显示15 mm病变内含11 mm粗大钙化及广泛周围硬化，提供了诊断骨样骨瘤更具特异性的线索；MRI显示周围骨髓广泛水肿及强化，与炎症或恶性病变表现重叠。CT在识别瘤巢方面优于MRI，当骨样骨瘤发生于非典型骨骼部位时，仔细评估CT表现可能尤为重要。

组织病理学确诊： 组织学检查显示病变由纤维血管性间质内不规则排列的未成熟编织骨小梁构成，骨小梁表面可见显著的骨母细胞镶边，无明显细胞异型性，这些组织学表现均符合骨样骨瘤的诊断。骨样骨瘤的组织学特征与骨母细胞瘤存在重叠，二者鉴别具有挑战性。骨母细胞瘤通常病变直径≥2 cm，好发于脊柱，疼痛较少见且对非甾体抗炎药反应较差，影像学上周围反应性硬化不如骨样骨瘤明显。然而，仅凭病变大小不足以区分骨母细胞瘤与骨样骨瘤，尤其对于1–2 cm的病变，应综合解剖部位、影像学特征及临床表现进行全面评估。本例病变小（15 mm）、CT上边界清晰的瘤巢伴中央钙化及显著周围硬化，以及临床表现均支持骨样骨瘤而非骨母细胞瘤的诊断。

治疗与随访： 本例选择整块切除手术，因为病变位于关节外、肩胛骨非承重部位，且手术入路相对容易，可同时获得明确组织病理学诊断并完整切除瘤巢。患者术后使用非甾体抗炎药约4周，此后不再需要。术后1年随访患者无症状，随访X线平片未见局部复发迹象。

四、讨论与结论总结

骨样骨瘤的影像学鉴别诊断范围广泛，既包括肿瘤性病变（如软骨母细胞瘤、血管球瘤、纤维结构不良、转移性骨肿瘤），也包括非肿瘤性病变（如应力性骨折及感染性病变如Brodie脓肿或非感染性炎症性病变）。骨样骨瘤中常见的骨髓水肿在MRI上可能类似炎症性疾病或恶性肿瘤的表现，因此CT和MRI应视为互补的检查手段。关节内骨样骨瘤可能缺乏皮质增厚和骨膜反应，诊断尤为困难。由于骨样骨瘤的影像学表现可与其他肿瘤性及炎症性病变重叠，组织病理学检查对于明确诊断至关重要。

骨样骨瘤的治疗选择包括保守治疗、手术切除及微创经皮穿刺技术。传统上，开放手术包括整块切除和刮除术是症状性病变的标准治疗方式，虽可实现瘤巢完全切除并提供组织病理学检查标本，但可能需广泛分离解剖结构，并存在术后骨折及需内固定等潜在并发症。CT引导下经皮切除或刮除术在特定病例中作为微创替代方案。近年来，CT引导下经皮消融技术（包括射频消融、冷冻消融及微波消融）因其微创性而广泛应用，文献报道经皮消融治疗成功率超过90%，与CT引导下经皮切除的83%–100%成功率大致相当。但潜在并发症包括皮肤灼伤、血肿及神经损伤，且消融可能影响后续组织病理学评估，因此当诊断不确定时应在消融前考虑活检。

研究结论： 本例强调了肩胛骨体部骨样骨瘤的重要诊断考量。尽管CT上识别出特征性瘤巢，但缺乏夜间疼痛及MRI上显著的骨髓水肿导致临床和影像学表现不典型。因此，在评估肩胛骨小溶骨性病变时，将临床发现与CT、MRI及组织病理学结果仔细关联至关重要。尤其值得注意的是，即使缺乏特征性夜间疼痛，CT上识别出边界清晰、内含钙化的瘤巢仍有助于骨样骨瘤的诊断。