舞蹈与运动干预在自闭症谱系障碍中的应用:一项系统综述与探索性Meta分析

《Frontiers in Psychiatry》:Dance- and movement-based interventions for autism spectrum disorder: a systematic review and exploratory meta-analysis

【字体: 大 中 小 】 时间:2026年10月28日 来源:Frontiers in Psychiatry 3.8

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  目的:自闭症谱系障碍(ASD)是一种异质性神经发育疾病,其特征为社会沟通困难、限制性和重复性行为以及适应性功能受损。尽管行为和发育干预仍是ASD管理的核心,但舞蹈与运动干预(DMIs)在不同功能领域的效果尚未完全阐明。本研究旨在系统评估DMIs对ASD个体整体

  
目的:自闭症谱系障碍(ASD)是一种异质性神经发育疾病,其特征为社会沟通困难、限制性和重复性行为以及适应性功能受损。尽管行为和发育干预仍是ASD管理的核心,但舞蹈与运动干预(DMIs)在不同功能领域的效果尚未完全阐明。本研究旨在系统评估DMIs对ASD个体整体自闭症症状严重程度、社会沟通/社会反应性以及运动功能的影响。 方法:本系统综述与Meta分析遵循PRISMA 2020指南进行。符合条件的DMIs包括正式的舞蹈/运动治疗或舞蹈运动心理治疗,以及其他结构化舞蹈或有目的的运动项目,其中运动构成核心治疗或康复组成部分。研究人员检索了PubMed、Web of Science、Embase、Cochrane图书馆和PsycINFO数据库,检索时间从建库至2026年8月。随机与非随机对照研究未在同一主要Meta分析中合并。报告充分可比结局的随机研究采用标准化均数差(SMD)及其95%置信区间(CI),在随机效应模型下进行合成。偏倚风险采用RoB 2和ROBINS-I工具进行评估,证据确定性采用GRADE进行评估。 结果:共纳入12项涉及ASD个体的对照研究,这些研究在干预形式、对照组条件、结局测量指标及偏倚风险方面存在显著差异。探索性仅限随机对照试验(RCT)的Meta分析包括:社会沟通/社会反应性领域纳入3项研究(n = 76;SMD = ?0.68,95% CI:?1.58至0.23;p = 0.15;I2 = 72%);运动功能领域纳入3项研究(n = 55;SMD = 2.04,95% CI:?0.52至4.61;p = 0.12;I2 = 92%);两个领域的证据确定性均为极低。整体自闭症症状严重程度仅由一项随机试验(n = 30;SMD = ?3.09,95% CI:?4.19至?1.99)代表,得出低确定性证据,无法进行合并。叙述性综合识别出共同参与、合作行为、人际同步、情绪推断和手势模仿方面可能存在有利信号,但这些发现来自样本量小且异质性的研究。 结论:目前关于DMIs的证据基础规模小、异质性高,且确定性为低至极低。结构化叙述性综合提示可能存在特定领域获益,而社会沟通/社会反应性及运动功能的探索性合并估计仍不具结论性。DMIs可能作为ASD的补充干预手段具有潜力,但仍需开展更大规模、方法学严谨的随机试验,并采用标准化的干预措施和结局测量指标。 系统综述注册:https://www.crd.york.ac.uk/PROSPERO/view/CRD420261495230,标识号CRD420261495230。
1 引言
自闭症谱系障碍(ASD)是一种异质性神经发育疾病,特征为社会沟通和互惠社交互动方面的持续差异,以及受限和重复的行为模式、兴趣或活动。其表现在不同个体和发育阶段差异很大,对日常生活的影响也同样多变。当前的流行病学估计也指出了显著的公共卫生负担。美国自闭症与发育残疾监测网络在2022年发现,每31名8岁儿童中就有1名患有ASD,而2021年全球疾病负担研究估计全球有6180万人(约每127人中1人)处于自闭症谱系中。在中国,一项全国性研究报告6至12岁儿童的患病率为0.70%。ASD的社会和经济负担巨大,包括家庭压力增加、生活质量下降以及长期护理和教育支持的高昂成本。
运动困难是其中一个不太明显但临床相关的领域。它们并非核心诊断标准的一部分,然而系统综述和Meta分析已记录了ASD在运动协调、姿势控制、粗大和精细运动技能以及早期运动发展方面的差异。这些困难会影响游戏、体育活动、学习和日常社交活动的参与,也可能与社会功能相交织。一篇系统综述中的大多数研究报告了ASD中运动与社交技能之间存在关联,并且在社交互动中描述了非典型的人际运动同步。因此,在干预研究中,运动结局应得到单独关注,而不应仅被视为次要行为测量指标。
药物治疗在治疗ASD核心特征方面作用有限,主要用于伴随症状或共病情况。行为、发育、沟通和社会干预仍然是护理的核心,可以改善选定的结局,尽管反应差异很大。一些行为项目需要密集练习、持续的治疗师或家庭参与,或高度结构化的教学。对于最低语言能力的个体,也研究了不单纯依赖口语的沟通干预(包括辅助和替代沟通方法)作为替代或补充方案。这些治疗需求的差异促使人们对能够通过非语言互动让参与者参与进来,同时在同一活动中解决社会和运动过程的补充方法产生兴趣。
在本综述中,舞蹈与运动干预(DMIs)被定义为一类广泛的结构化干预措施,其中舞蹈或有目的的运动构成核心治疗或康复组成部分,无论该项目是否在正式心理治疗框架内实施。在这一更广泛的类别中,舞蹈/运动治疗(DMT)——在某些环境中也称为舞蹈运动心理治疗(DMP)——是一种正式的心理治疗方法,利用运动来支持情感、社会、认知和身体的整合。在ASD中评估的其他DMIs包括创意运动、包容性社区舞蹈以及基于模仿或同步的项目。在这些形式中,节奏、身体意识、模仿、镜像和共享运动为参与者提供了实时回应他人行动和协调运动的机会。动作观察过程和具身认知理论已被提出作为这些效应的可能解释,尽管临床变化的机制仍不确定。该领域的多样性反映在对照研究中,范围从针对自闭症成人的基于模仿和同步的工作,到针对儿童的基于方案的DMP,再到包容性社区舞蹈项目。
尽管研究数量不断增加,但证据仍然难以比较。早期的综述报告了在社会互惠、沟通、身体意识、情感表达和感觉运动功能方面的可能益处,但反复指出样本量小、干预措施异质性强以及方法学质量参差不齐。2022年一项包含七项对照研究的Meta分析发现,在整体ASD症状和社交互动方面,舞蹈干预的汇总效应有利,但在共情方面则不然。更广泛的体育活动的综述也报告了社会沟通方面的改善,尽管它们结合了与DMT或基于舞蹈的项目不直接可比的运动方式。2026年一项针对儿童和青少年的14项随机试验的Meta分析报告了对若干社会和行为结局的有利影响,但其检索截止于2025年3月,排除了成年人和非随机对照设计,并且运动功能未被作为单独的汇总领域进行分析。在该检索之后发表的证据进一步拓宽了该领域:一项随机试验检查了年轻自闭症成人中的同步群体运动和亲社会行为,而一项更长周期的对照DMT研究对儿童进行了11个月的随访,评估了整体症状、重复行为和社会反应性。因此,主要的不确定性不再仅仅是舞蹈相关干预能否产生变化,而是这些效应在不同年龄组和研究设计中是否一致,运动功能是否显示出独特的干预效应,以及哪些额外结局可以有意义地合并。本综述中确定的随机研究数量少于Jingyao等人近期Meta分析所报告的数量,尽管检索日期更晚且年龄资格更宽泛。这种差异主要反映了检索覆盖范围和干预资格标准的差异,而非单纯的检索周期差异。Jingyao等人检索了几个中文数据库,包括CNKI、万方和维普,并纳入了广泛的舞蹈活动,包括标准化舞蹈训练以及若干中文语言或本地索引的研究。相比之下,本综述检索了五个国际书目数据库,并要求舞蹈或有目的的运动构成预定义的、核心的治疗或康复组成部分;一般的体育锻炼、运动训练和不含实质性舞蹈/运动成分的娱乐活动被排除在外。因此,这两篇综述捕获了部分不同的证据基础。本综述通过在系统综述中纳入成年人和非随机对照研究、在定量合成中分离随机与非随机证据、将运动功能作为独立结局领域进行评估、纳入先前检索后发表的研究,以及应用针对设计的偏倚风险评估和GRADE方法,扩展了先前的综合。
因此,研究人员对涉及各年龄段ASD个体的对照研究进行了一项系统综述和Meta分析。符合条件的干预措施包括正式的DMT和其他结构化的舞蹈或运动项目,常规护理、等待名单、无干预条件和主动对照均被视为对照组。鉴于该领域可用随机试验数量有限,研究人员纳入了不同设计的对照研究以描述当前证据基础的特征。结局被组织成三个预设领域:整体自闭症症状严重程度、社会沟通/社会反应性以及运动功能。当至少有两项随机研究评估了充分可比的结局时,进行定量合并;否则,以叙述方式综合发现,并在适当时报告单项研究的效应估计值。因定量合并可比性不足而未纳入的结局——包括共情和情绪推断、共同参与、合作行为、人际同步、感觉和情感测量、言语和非言语沟通以及神经生理学结局——以叙述方式进行总结。通过分别检查这些领域,研究人员旨在阐明证据相对一致之处以及因异质性而解释仍受制约之处。这种领域特异性综合可能有助于临床医生更谨慎地解读当前证据,并指导研究人员开发采用标准化干预措施和结局测量指标的未来试验。
2 材料与方法
本系统综述与Meta分析依据PRISMA 2020声明进行。综述方案已在国际前瞻性系统综述注册库(PROSPERO;CRD420261495230)中回顾性注册。
2.1 检索策略
研究人员对PubMed、Web of Science、Cochrane图书馆、Embase和PsycINFO进行了系统性检索,检索时间从建库至2026年8月1日。检索词结合了与自闭症谱系障碍和舞蹈或运动干预相关的概念。核心检索策略为:(Autis* OR “Autism Spectrum Disorder” OR Asperger* OR “Pervasive Developmental Disorder”) AND (“Dance Therapy” OR “Dance Movement Therapy” OR “Dance/Movement Therapy” OR “Dance Movement Psychotherapy” OR “Movement Therapy” OR “Creative Movement Therapy” OR “Dance Intervention” OR “Dance Activity”)。检索语法根据每个数据库进行调整。未应用语言或出版日期限制。检索报告遵循PRISMA-S建议。
对于每次检索,筛选标题和摘要,下载符合标准的文章的全文版本。审查全文,并订购和获取尚未获得的参考文献。
2.2 合格标准
如果研究满足所有以下标准,则有资格纳入系统综述:(1) 参与者根据国际公认的诊断标准(包括DSM-IV、DSM-5、ICD-10或原始研究报告的其他有效诊断程序)确诊为ASD或自闭症谱系状况;(2) 干预措施包括DMT、舞蹈运动心理治疗、创意运动或其他结构化舞蹈或运动项目,其中有意图的运动、表达性运动、节奏或人际运动互动构成核心治疗组成部分。主要涉及一般体育锻炼、运动训练或不含明确舞蹈/运动成分的娱乐活动的干预措施被排除;当舞蹈/运动成分是预先定义的、可与其他成分区分且占干预内容有意义比例时,联合干预措施符合条件;(3) 研究采用了对照干预设计,包括随机对照试验、随机交叉试验、等待列表对照试验、准实验研究或其他前瞻性对照设计,并设有同期对照组;(4) 研究报告了与自闭症症状严重程度、社会或沟通功能、运动表现、社会心理功能或干预相关的神经生理学变化相关的可量化定量结局。
如果研究满足以下任一标准,则被排除:(1) 参与者未患ASD,或无法从混合诊断样本中分离出ASD特异性数据;(2) 舞蹈或结构化运动不是干预措施的实质性组成部分;(3) 未包括明确定义的同期对照组或比较组;(4) 报告为综述、方案、纯定性研究、病例报告、非对照病例系列或会议摘要/其他方法学或结局信息不足的报告;(5) 同一份或实质上重叠的参与者样本在多篇出版物中报告,此时保留提供相关结局最完整数据的报告,相关报告不被视为独立研究。
对于定量合成,研究还需提供足够的数值数据用于效应量估算,并报告在临床构念和测量领域方面充分可比的结局。随机和非随机研究未在同一主要Meta分析中合并。当至少有两项随机研究评估了充分可比的结局时,使用Meta分析合并随机研究。非随机对照研究和被认为可比性不足以进行合并的结局保留在系统综述中,并以叙述方式进行综合。
2.3 数据提取
两位作者独立筛选文献、审查标题和摘要,并评估全文文章的合格性。关于研究纳入的任何分歧通过讨论和共识解决,必要时由第三位作者裁决。记录全文阶段的排除原因,并使用PRISMA流程图总结研究选择过程。
使用标准化表格提取数据。提取项目包括第一作者、出版年份、国家或地区、研究设计、样本量、性别分布、参与者年龄、干预和对照组特征、干预持续时间、结局测量指标和定量结局数据。对于连续型结局,提取干预后均值、标准差(SD)和样本量。Meta分析中使用的定量数据已与原始报告核对。特别注意产生异常大的标准化效应估计值的研究,以验证提取的值代表的是SD而非标准误(SE),以及输入的是终点值而非变化分数或调整后估计值。
根据概念相似性将结局分组为整体自闭症症状严重程度、社会沟通/社会反应性、运动功能和其他结局。当一项研究中的多个测量指标评估同一领域时,根据概念相关性和与纳入其他研究所用测量指标的可比性选择一个测量指标,以便每项研究对给定的Meta分析贡献不超过一个效应估计值。因定量合并可比性不足而未纳入的结局,包括共情和情绪推断、共同参与、合作行为、人际同步、感觉和情感测量、言语和非言语沟通以及神经生理学结局(如功能性近红外光谱(fNIRS)衍生的测量指标),以叙述方式进行综合。
2.4 偏倚风险评估
根据研究设计分别评估偏倚风险。随机研究使用Cochrane偏倚风险2(RoB 2)工具进行评估,而非随机对照干预研究使用非随机研究干预措施偏倚风险评估工具(ROBINS-I)进行评估。
对于RoB 2,在五个领域评估偏倚风险:随机化过程产生的偏倚、偏离预期干预措施的偏倚、缺失结局数据的偏倚、结局测量的偏倚以及报告结果选择的偏倚。总体判断分为低风险、有一定担忧或高风险。对于ROBINS-I,领域包括混杂偏倚、参与者选择的偏倚、干预分类的偏倚、偏离预期干预措施的偏倚、缺失数据的偏倚、结局测量的偏倚以及报告结果选择的偏倚。总体判断根据ROBINS-I框架进行分类。
在适当情况下,在结局层面进行偏倚风险评估。判断基于原始研究报告的信息,分歧通过讨论和共识解决。
2.5 证据综合与统计分析
首先根据研究设计、参与者特征、干预成分、对照组条件、结局测量指标和偏倚风险评估对所有纳入研究进行叙述性综合。当至少两项随机研究报告了在临床构念和测量领域方面被判断为充分可比的结局时,Meta分析被用作次要的、探索性的综合方法。非随机对照研究不与随机试验合并,并保留在叙述性综合中。Meta分析使用Review Manager(RevMan)5.4.1版进行。
由于概念相关的结局使用了不同的工具进行测量,效应量表示为标准化均数差(SMD)及其95%置信区间(CI)。SMD计算为Hedges'校正g,使用合并的组内SD和小样本校正。使用干预后终点值,并应用随机效应模型,因为预计研究间存在临床和方法学变异。
对于交叉试验,在可用时使用交叉前的第一期数据,以避免重复计数和潜在的遗留效应;此方法应用于Aithal等人的研究。对于多臂研究,仅输入与比较相关的组别,而不在Meta分析中重复参与者。
在合并前,检查每个结局测量指标的方向和概念含义。对于社会沟通/社会反应性结局,较高的分数表示较大的损害,因此负向SMD有利于干预。对于运动结局,较高的分数被调整为表示更好的表现,因此正向SMD有利于干预。在确定结局是否充分可比以进行定量合成时,还考虑了各个工具所代表的构念差异。
社会沟通/社会反应性Meta分析纳入了评估SCQ、SRS-2社会沟通与互动评分或ATEC社交能力领域的随机研究。运动功能Meta分析纳入了评估粗大运动表现、MABC-2表现或客观运动协调性的随机研究。由于每个单独工具仅由一项研究代表,工具特异性亚组分析被认为在统计上不合适。在限制为随机证据后,只有一项随机试验提供了关于整体自闭症症状严重程度的数据;因此,未对该领域进行合并Meta分析,而是连同单项研究的效应估计值一起以叙述方式总结证据。
使用Cochran's Q检验评估统计异质性,并使用I2统计量进行量化。I2值约为0%-40%、30%-60%、50%-90%和75%-100%分别被解释为可能不重要、中等、实质性和相当大的异质性,同时也考虑效应的大小和方向。由于在运动功能分析中观察到相当大的异质性,通过依次排除每项研究进行留一法敏感性分析,以评估合并估计值的稳定性。
双侧p值小于0.05被认为具有统计学显著性。未正式评估发表偏倚,因为每项Meta分析贡献的研究少于10项,在此情况下漏斗图不对称检验不可靠。
2.6 证据确定性
使用推荐、评估、发展和评价分级(GRADE)方法评估主要结局领域的证据确定性。证据在偏倚风险、不一致性、间接性、不精确性和发表偏倚等领域进行评估。确定性分为高、中、低或极低。使用GRADEpro GDT为社会沟通/社会反应性、运动功能和整体自闭症症状严重程度生成证据概要表。
3 结果
3.1 研究选择与纳入研究的结构化叙述性综合
系统性文献检索共识别出963条记录。去重后,剩余780条记录进行标题和摘要筛选。其中,728条记录被排除,52篇报告被检索。12篇报告无法获取,剩余40篇全文报告进行合格性评估。其中,28篇因各种原因被排除。最终,12项研究符合合格标准并被纳入系统综述。
12项纳入研究包括八项随机研究和四项非随机对照研究,涵盖ASD儿童、青少年和成年人。样本量普遍较小,范围为14至57名参与者,干预持续时间从约5周到1年不等。在参与者年龄、研究设计、干预形式、对照组条件、治疗持续时间和结局评估方面存在显著差异。
干预措施在其治疗取向和运动成分方面存在实质性差异。Aithal等人评估了一项基于方案的舞蹈运动心理治疗(DMP)项目与常规护理在ASD儿童中的效果,而Mastrominico等人检查了一项强调镜像的手册化DMT项目与等待列表对照在成人中的效果。Ma等人比较了DMT与康复训练,而Mateos-Moreno和Atencia-Do?a评估了一种结合DMT和音乐治疗的干预措施。Ren等人使用了一种结合音乐治疗和DMT的亲子干预措施,与无干预进行比较。因此,这些研究不仅在干预内容上有所不同,而且在运动嵌入心理治疗、康复或多模式框架的程度也有所不同。
其他研究使用了不同于正式DMT/DMP的结构化运动方法。Lindor等人评估了AllPlay Dance项目与等待列表条件的对比,而Cui等人检查了一种结构化舞蹈/运动干预与对照条件的对比。Souissi等人使用了一种精神运动性舞蹈/运动干预,运动协调性和手势模仿是主要结局之一。Chiang等人评估了结合创意身体运动游戏的照护者中介的共同参与训练。Dvir等人直接比较了同步与非同步运动,从而比使用被动或等待列表对照的研究更具体地隔离了人际同步。同样,Koehne等人将舞蹈治疗与对照运动条件进行了比较,重点关注情绪推断、共情和人际同步。Su等人比较了创意运动与一般运动和久坐游戏,并额外纳入了行为和fNIRS衍生的结局。因此,对照组强度从常规护理、等待列表或无干预到康复和主动运动对照不等,这可能影响了组间效应的大小和解释。
结局评估同样具有异质性。整体自闭症症状严重程度使用CARS、ABC和ECA-R进行评估,而社会沟通/社会反应性使用SCQ、SRS/SRS-2和ATEC社交能力领域进行评估。其他研究检查了更具体的人际构念,包括共同参与、合作行为、社会亲近感、人际同步、情绪推断和共情。运动结局包括MABC-2表现、粗大运动发展和客观运动协调性测量,而额外结局包括手势模仿、感觉和情感功能、言语和非言语沟通以及fNIRS衍生的皮质激活。这些测量代表了相关但不等效的构念;因此,仅当结局在预设领域内被判断为充分可比时才进行定量合并,而更独特的结局保留用于叙述性综合。
3.2 偏倚风险评估
在使用RoB 2评估的随机研究中,大多数结局被判断为有一定担忧。Lindor等人报告的结局被判断为总体高风险偏倚,主要是因为偏离预期干预措施和缺失结局数据方面的担忧。其余随机研究总体被判断为有一定担忧,最常见的原因是随机化过程、结局测量或报告结果选择的报告有限。
在使用ROBINS-I评估的四项非随机对照研究中,Ma等人以及Mateos-Moreno和Atencia-Do?a被判断为总体严重偏倚风险,混杂是主要担忧。Koehne等人和Chiang等人被判断为总体中度偏倚风险。综合来看,这些判断表明证据基础受到随机和非随机研究方法学局限性的影响,在解释定量和叙述性发现时应予以考虑。因此,来自单项研究的有利发现,特别是那些来自小型试验或非随机设计的发现,应被解释为潜在益处的信号,而非疗效的确证性证据。
3.3 整体自闭症症状严重程度:叙述性综合与单项随机效应
三项研究报告了与整体自闭症症状严重程度相关的定量结局,使用了自闭症行为检查表(ABC)、儿童自闭症评定量表(CARS)和修订版自闭症行为临床评定量表(ECA-R)。然而,只有Ren等人的研究是随机对照试验。Ma等人以及Mateos-Moreno和Atencia-Do?a是非随机对照研究,因此未与随机证据合并。
在Ren等人的研究中,干预后的CARS评分有利于干预组,SMD为-3.09(95% CI:-4.19至-1.99)。底层终点数据已与原始报告重新核对,确认为代表干预后均值和SD,而非SE、变化分数或调整后均值。由于只有一项随机研究对此结局领域做出贡献,因此未进行合并Meta分析。
两项非随机研究报告了舞蹈和运动干预后整体症状测量指标的变化。这些发现保留在叙述性综合中,而非与随机试验进行定量合并,原因是研究设计和结局测量的差异。考虑到不同的研究设计、结局工具和偏倚风险概况,这些研究中方向一致的有利发现不应被解释为对共同治疗效应的独立确认。
3.4 社会沟通/社会反应性:叙述性综合与探索性Meta分析
三项研究为社交沟通和社会反应性的Meta分析贡献了数据。对于Aithal等人的交叉研究,仅使用了第一期数据。因此,分析包括干预组的36名参与者和对照组的40名参与者。结局使用社会沟通问卷(SCQ)、社会反应量表-2社会沟通与互动(SRS-2 SCI)评分以及自闭症治疗评估清单(ATEC)的社交能力领域进行测量。Ma等人也报告了社会反应性结局,但由于其非随机设计,未被纳入主要Meta分析。Cui等人使用SRS评估了社会反应性;然而,确切的干预后组均值和SD未以可提取的数值形式报告。因此,该结局保留在叙述性综合中,而非纳入社会功能Meta分析。
随机效应Meta分析得出的SMD为-0.68(95% CI:-1.58至0.23;p = 0.15),具有实质性异质性(I2 = 72%)。置信区间跨越了无效应线,合并效应不具有统计学显著性。负向SMD有利于干预,因为纳入测量指标的较高分数表示较大的社会损害。
尽管这些测量指标被认为足够相关,可以在广泛的社会沟通/社会反应性领域内进行探索性合并,但它们并不是单一构念的可互换测量指标。在三项随机研究中观察到的实质性异质性可能不仅反映了干预效果的差异,也反映了结局测量、干预内容、参与者特征和对照组条件的差异。由于每个工具仅由一项研究代表,无法进行构念特异性亚组分析。因此,合并估计值应被解释为异质性证据基础的广泛总结,而非DMIs对单一社会构念效应的精确估计。
3.5 运动功能:叙述性综合与探索性Meta分析
三项研究为运动功能的定量合成做出了贡献,包括干预组的27名参与者和对照组的28名参与者。运动结局使用不同的测量指标进行评估,包括儿童运动评估成套工具-2(MABC-2)、粗大运动发展测试-3(TGMD-3)和一项客观运动协调性测量。使用随机效应模型合并SMD。
合并SMD为2.04(95% CI:-0.52至4.61;Z = 1.56,p = 0.12),具有相当大的异质性(I2 = 92%)。置信区间跨越零,合并效应不具有统计学显著性。正向SMD有利于干预,因为较高的分数表示更好的运动表现。Cui等人和Souissi等人的底层终点数据已与原始报告重新核对,确认为代表干预后均值和SD,而非SE或变化分数。
留一法敏感性分析显示合并估计值存在显著变化。排除Lindor等人后,SMD为3.17(95% CI:0.93至5.42;p = 0.005;I2 = 78%)。排除Souissi等人后,SMD为2.08(95% CI:-2.28至6.44;p = 0.35;I2 = 96%),而排除Cui等人后,SMD为0.92(95% CI:-1.20至3.04;p = 0.39;I2 = 84%)。鉴于只有三项研究对分析做出贡献,这些留一法分析是描述性的,不应被解释为确立了合并效应的稳健性。
这三项研究在干预重点和运动结局定义上也存在差异,范围从更广泛的舞蹈或精神运动项目到粗大运动表现、MABC-2表现和客观运动协调性测量。加上非常小的研究水平样本量和相当大的统计异质性,这些差异限制了合并SMD的可解释性。因此,Meta分析估计值应被视为探索性的,不应被解释为DMIs存在统一运动效应的证据。
3.6 其他结局:叙述性综合
若干额外结局未进行定量合并,因为可用的测量指标代表了不同的构念,或者仅由一两项研究报告。这些包括共同参与、共情和情绪推断、合作行为、人际同步、手势模仿、感觉和情感结局、言语/非言语沟通以及神经生理学测量指标。
Chiang等人在3个月随访时报告了干预组中儿童发起的支持和协调的共同参与更多。Dvir等人报告了随访时更多的合作行为以及与熟悉同伴更大的社会亲近感,而在工作相关压力方面未观察到明确的组间差异。Koehne等人报告了情绪推断和运动相关同步结局的改善,而共情感受并未显示出相应的改善。Mastrominico等人发现对共情没有显著的总体干预效果。
Souissi等人报告了干预组在简单手部和手臂手势模仿方面的干预后得分更高,而干预后IQ在各组间无显著差异。Su等人报告了创意运动后人际同步和fNIRS衍生的皮质激活的变化。Ma等人、Mateos-Moreno和Atencia-Do?a以及Aithal等人报告的其他感觉、情感、语言和沟通结局,因其可比性不足以进行定量合成,故作为叙述性证据保留。
Cui等人报告了舞蹈治疗后SRS总分及其社交领域存在显著的干预后组间差异,但确切的干预后均值和SD未能以数值形式获得。因此,SRS发现以叙述方式解释。综合来看,这些研究特异性发现表明,潜在效应可能在选择性的人际协调、参与或运动行为领域比在更广泛的构念(如共情或整体自闭症相关功能)更为明显。然而,由于这些结局通常是在使用不同工具和干预形式的单个小型研究中评估的,因此看似领域特异性的模式仍属于假设生成性质,而非确证性。
3.7 证据确定性
社会沟通/社会反应性的证据确定性被评为极低。证据因偏倚风险而降级,因为一项贡献的随机试验被判断为高偏倚风险,而其余试验有一定担忧;因不一致性而降级,因为存在实质性异质性(I2 = 72%);因不精确性而降级,因为95% CI较宽且跨越了无效应线。运动功能的证据确定性也被评为极低,原因是严重的偏倚风险、相当大的不一致性(I2 = 92%)以及与较小样本量和较宽置信区间相关的不精确性。对于整体自闭症症状严重程度,证据确定性被评为低。该证据基于一项小型随机试验,该试验在偏倚风险方面有一定担忧,并因偏倚风险和不精确性而被降级。
4 讨论
本系统综述识别出一个规模小且临床异质性高的证据基础,涵盖多种DMI形式、对照组条件、年龄组和结局构念。因此,结构化叙述性综合构成了主要的解释框架,而Meta分析应被视为对选定随机证据的探索性总结。在分离随机与非随机证据后,社会沟通/社会反应性和运动功能的合并效应不具有统计学显著性,并被评定为极低确定性证据。对于整体自闭症症状严重程度,仅有一项随机试验可用,导致低确定性证据,无法进行合并。叙述性发现提示在选择性人际和功能结局方面可能存在有利变化,但这些信号的幅度、一致性和普遍性仍不确定。
先前的定量证据表明,基于舞蹈的干预可能会降低整体自闭症相关症状严重程度。Chen等人在一项对照研究的Meta分析中报告了有利的合并效应。然而,本综述分离了随机和非随机证据,而不是在同一主要Meta分析中合并不同的研究设计。在这种方法下,只有Ren等人为整体自闭症症状严重程度贡献了随机证据,而Ma等人以及Mateos-Moreno和Atencia-Do?a因其非随机设计而被保留在叙述性综合中。尽管随机试验在CARS评分上显示了显著的组间差异,但它仅包括30名参与者。因此,GRADE评估表明证据确定性低,因偏倚风险和与单次小型试验相关的不精确性而降级。因此,当前证据不足以确定观察到的效应在不同人群、干预形式和整体自闭症症状严重程度测量指标中是否可重复。
社会沟通和社会反应性显示出比原始混合设计分析所暗示的更不确定的模式。当主要Meta分析仅限于随机研究时,合并估计值仍处于有利于干预的方向,但未达到统计学显著性,且证据确定性被评为极低。这在强度上不同于早期Meta分析报告的舞蹈相关或相关运动干预对社会结局的有利效应。更广泛的体育活动综述也报告了ASD儿童和青少年在社会沟通和社交能力方面的改善,尽管这些综述包括了与DMIs不直接可比的干预方式。人群、对照组条件、干预内容和结局定义的差异可能部分解释了不同综述之间的差异。
不确定性的另一个来源是本社会分析中包含的测量指标的概念多样性。SCQ、SRS-2社会沟通与互动评分和ATEC社交能力领域都捕捉了社会或沟通功能的某些方面,但它们并不是单一构念的可互换测量指标。在三项随机研究中观察到的实质性异质性可能不仅反映了干预效果的差异,也反映了测量内容的差异。因此,现有证据不足以进行构念层面的比较。
DMIs的几个特征为社会发现的趋势提供了合理的解释,尽管当前证据不能确立特定的治疗机制。人际同步在ASD中被描述为非典型的,并已被提议作为社会干预的潜在靶点。舞蹈和运动项目通常包含模仿、镜像、节奏和共享运动,要求参与者关注他人的行动并在人际背景下协调自己的行为。个别研究的发现与此假设相符:Koehne等人报告了同步性、运动互惠性和情绪推断的变化,而Dvir等人报告了同步群体运动后更多的合作行为。然而,共情结局不太一致,早期的一项Meta分析同样发现了共情改善的微弱证据。因此,不应假设可观察到的协调性或社会参与的改善代表了共情功能的更广泛变化。
运动功能值得特别关注,因为运动协调、平衡、运动计划和相关困难在ASD个体中经常被报告。在本综述中,合并估计值处于有利于干预的方向,但未达到统计学显著性,且证据确定性被评为极低。在三项随机研究中观察到相当大的异质性,留一法分析显示合并估计值对个别研究的纳入敏感。特别是,尽管排除Lindor等人后得到了统计学显著的合并估计值,但仍有实质性异质性,而排除Cui等人或Souissi等人后产生的估计值置信区间跨越了无效应线。因此,运动发现不能被视为在研究组合中具有稳健性。
运动效应的变异性可能部分反映了干预内容和结局测量的差异。这三项研究评估了运动表现的不同方面,包括粗大运动技能、MABC-2表现和客观运动协调性,而干预持续时间和治疗重点也存在显著差异。Cui等人和Souissi等人报告的特大研究水平效应已与原始报告重新核对;Meta分析中使用的值是干预后终点均值和SD,而非SE或变化分数。因此,这些大效应似乎并非由提取或方差转换错误引起,但两项研究均涉及小样本,这限制了其效应估计值的精确性和稳定性。
不确定的合并运动发现不应被解释为结构化运动干预与ASD运动发展无关的证据。更广泛运动文献中的证据通常更为有利。近期系统综述和Meta分析报告了ASD儿童在进行结构化体育锻炼或运动干预后运动及相关功能结局的改善。然而,这些发现不能直接外推至DMIs,因为锻炼和运动训练项目在治疗原理、干预成分、强度和预期结局方面与DMT及相关舞蹈方法不同。然而,这种对比突显了未来DMI试验需要将经过验证的运动测量指标作为预设结局,并以足够详细的方式报告干预剂量和运动特异性治疗成分。
无法进行定量合并的结局进一步说明了证据基础的广度和概念异质性。个别研究报告了共同参与、合作行为、人际同步、情绪推断、手势模仿和运动互惠性的变化,但这些构念是使用截然不同的方法进行评估的。Chiang等人报告了在结合创意身体运动游戏的照护者中介干预后共同参与的变化,而Koehne等人和Dvir等人检查了人际同步和相关社会结局。这些发现表明,基于运动的干预可能影响特定形式的人际参与,但它们不应被视为共同社会构念的可互换测量指标。
共情发现的一致性较低。Mastrominico等人未展示出对共情的明确总体干预效果,早期的一项Meta分析同样报告了该领域改善的微弱证据。Su等人将人际同步的行为测量与功能性近红外光谱(fNIRS)相结合,并报告了创意运动后与干预相关的皮质激活差异。此类神经生理学发现对于假设生成具有意义,但仍属初步,不应被解释为已建立的神经机制的证据。更普遍而言,评估这些结局中每一项的研究数量少以及测量方法的显著差异阻碍了可辩护的定量合成。
DMI构念的广度仍然是一个重要的解释性考量。尽管所有纳入的项目都将结构化舞蹈或运动作为核心组成部分,但它们在治疗框架、交付形式、剂量、对照组条件和预期目标方面存在显著差异。因此,合并估计值不应统一推广至所有DMI形式。未来的试验应更一致地报告干预成分、治疗师资质、理论框架、剂量和治疗保真度,以区分正式DMT/DMP与其他结构化运动方法。
综合来看,当前发现支持将DMIs视为ASD的潜在补充方法而非已确立的一线治疗。社会沟通/社会反应性和运动功能的随机证据仍不确定,被评为极低确定性,而整体自闭症症状严重程度的证据基于一项小型随机试验,被评为低确定性。因此,当前证据既未证明DMIs优于其他身体、行为或创造性干预,也未确定最佳干预形式、强度、频率或持续时间。它们的潜在价值可能在于将结构化运动与人际协调和非语言参与的机会相结合,但需要更大规模和方法学严谨的试验来确定这些特征是否能转化为可重复的临床益处。
5 局限性
在解释发现时应考虑若干局限性。对每项定量合成做出贡献的研究数量很少,样本量通常较小,这限制了合并估计值的精确性和亚组分析的可行性。此外,纳入研究在参与者特征、干预形式、对照组条件和结局测量指标方面存在差异,导致了跨分析的异质性。在原始研究中也识别出了一些方法学局限性,特别是在不完全报告和一些试验中使用主观结局测量指标方面。此外,未检索CNKI、万方和维普等中文数据库,因此先前综述捕获的一些本地索引的中文研究可能未被识别。尽管结构化叙述性综合有助于澄清这些变异来源,但它并不能消除基础证据的局限性。
尽管存在这些局限性,本综述通过分离随机和非随机证据、应用针对设计的偏倚风险工具、进行敏感性分析以及使用GRADE正式评估证据确定性,加强了综合。未来具有更大样本、更标准化干预报告和更一致结局测量指标的研究将有助于澄清观察到的效应的幅度和临床相关性。
6 结论
本系统综述识别出一个有限且异质性的关于舞蹈和运动干预的证据基础,涵盖各年龄段。结构化叙述性综合提示在几个领域(特别是人际参与和协调)可能存在有利信号,但这些发现主要来自使用异质性干预措施和结局测量指标的小型研究。针对社会沟通/社会反应性和运动功能的探索性仅限RCT的Meta分析不具有统计学显著性,被评为极低确定性证据,而整体自闭症症状严重程度的证据限于一项小型随机试验,被评为低确定性。DMIs可能作为ASD的补充干预具有潜力,但当前证据不足以建立一致的疗效、确定最佳干预形式或确定哪些参与者最有可能受益。需要开展更大规模、方法学严谨的随机试验,并采用标准化的干预描述和结局测量指标,以阐明其临床作用。
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