《Orthopaedic Surgery》：Atraumatic Subcapital Femoral Neck Fracture as the Initial Presentation of Osteonecrosis of the Femoral Head: A Case-Based Systematic Review
编辑推荐：
目的：与股骨头坏死（ONFH）相关的非创伤性股骨颈头下骨折较为罕见，且术前可能难以识别，而关于其诊断和处理的现有证据仍然有限。研究人员因此旨在描述以非创伤性股骨颈头下骨折为首发表现的非典型ONFH，并通过系统评价综合其诊断特征、治疗模式及结局的现有证据。方法：
目的：与股骨头坏死（ONFH）相关的非创伤性股骨颈头下骨折较为罕见，且术前可能难以识别，而关于其诊断和处理的现有证据仍然有限。研究人员因此旨在描述以非创伤性股骨颈头下骨折为首发表现的非典型ONFH，并通过系统评价综合其诊断特征、治疗模式及结局的现有证据。方法：将符合CARE（病例报告规范）的病例报告与在PROSPERO（国际系统评价前瞻性注册平台）注册、遵循PRISMA 2020（系统评价和荟萃分析优先报告条目2020版）的系统评价相结合。检索MEDLINE、Embase、Cochrane CENTRAL和Scopus自建库至2026年2月28日发表的、与ONFH相关的非创伤性股骨颈头下或经颈骨折报告。两名评价者独立筛选研究、提取资料，并使用适用的Joanna Briggs Institute（JBI）批判性评价清单评估方法学质量。由于临床异质性显著且缺乏比较性研究，研究结果采用描述性综合。结果：共纳入18项研究，涉及50例患者（58个骨折髋）。50例患者中38例（76%）报告了磁共振成像（MRI）。报告的原发治疗失败发生于8个内固定（internal fixation）髋中的3个，以及41个接受关节置换术（arthroplasty）髋中的1个；然而，这些非对照的描述性发现不能支持比较性或因果性推断。结论：对于伴不典型影像学特征的非创伤性股骨颈骨折，应考虑ONFH。现有证据不足以确定关节置换术与内固定（internal fixation）的比较有效性，因此治疗决策应保持个体化。
1 引言
股骨头坏死（ONFH）是股骨头血供中断所致缺血性骨病，非创伤性ONFH多与糖皮质激素、酒精、血红蛋白病和凝血异常相关，部分为特发性。未经治疗者可经历缺血、骨细胞死亡、修复失败、软骨下骨折、股骨头塌陷及继发性骨关节炎。ARCO分类（2019修订）和Ficat系统用于分期。当坏死广泛延伸至股骨颈时，可在坏死-存活界面削弱骨质并诱发自发性头下骨折；此类骨折影像可不典型，若未识别ONFH而行内固定（internal fixation），失败风险较高。现有证据多为病例报告和小系列，尚无采用当代报告规范的系统评价。本文目的为报告一例术前未疑诊ONFH、经病理确诊的非创伤性头下股骨颈骨折，并按PRISMA 2020进行系统评价。
2 病例报告
2.1 病例报告方法
按CARE（病例报告规范）报告，已获书面知情同意；机构政策不要求正式伦理批准。
2.2 临床表现
78岁女性，BMI 33.1 kg/m
2，突发左腹股沟痛并不能负重，无跌倒或外伤；症状3天进展。无激素、放疗、化疗、镰状细胞病、大量饮酒或凝血病病史，既往无髋部症状。
2.3 检查
实验室检查除总胆固醇248 mg/dL和低密度脂蛋白胆固醇（LDL-C）166 mg/dL升高外无异常。骨盆正位X线示左髋移位性头下股骨颈骨折，Garden IV，骨折线近垂直延伸至股骨头，伴硬化边和软骨下骨塌陷，提示潜在病理过程。未行术前骨盆MRI；尽管不典型影像通常应进一步MRI评估，但因年龄、移位和疼痛严重而优先手术。
2.4 治疗
考虑内固定（internal fixation）不愈合和植入失败风险高，行左后路半髋置换术（hemiarthroplasty），使用非骨水泥多孔涂层股骨柄和28 mm钴铬双极股骨头。术中股骨头见明显出血区和坏死组织，怀疑骨坏死。对侧髋无症状，计划临床和影像监测。
2.5 组织病理学发现
切除股骨头见软骨下塌陷、关节软骨与软骨下骨分离，广泛脂肪和骨坏死，钙化和纤维化，骨折处骨小梁紊乱伴纤维组织，关节面局部不规则；无恶性、感染或代谢性骨病证据。确诊广泛ONFH为病理性骨折原因。
2.6 随访与结局
术后顺利，第2天助行器部分负重，物理治疗指导下活动度和肌力训练。6个月时左髋无痛、无辅助行走、日常生活恢复，Harris髋关节评分（HHS）83；X线示假体位置稳定，无松动、下沉或假体周围骨溶解。对侧右髋无症状且X线无异常；鉴于非创伤性ONFH的双侧性（40%–80%），建议对侧髋MRI监测，但患者拒绝。患者对诊断感到意外，对6个月功能恢复满意。
3 系统评价
3.1 方法
3.1.1 方案与注册
遵循PRISMA 2020及其解释文件，方案在PROSPERO注册。
3.1.2 纳入标准
纳入影像学和/或组织学确诊ONFH并伴发或后续发生非创伤性头下或经颈股骨颈骨折的患者；排除先发生骨折并继发ONFH、高能量创伤、恶性/感染/Paget病及无新病例的会议摘要、社论和综述；不限语言。
3.1.3 信息来源与检索策略
检索MEDLINE（PubMed）、Embase、Cochrane CENTRAL和Scopus，自建库至2026年2月28日；组合骨坏死、股骨颈骨折和非创伤性修饰词，并手工检索纳入研究参考文献。
3.1.4 研究选择
两名评价者独立筛选题目/摘要和全文，分歧讨论解决，必要时由第三评价者裁决。
3.1.5 数据提取与偏倚风险评估
两名评价者独立提取资料并评估偏倚；采用Joanna Briggs Institute（JBI）病例报告、病例系列和回顾性队列研究批判性评价清单，按符合条目比例分为高、中、低质量；因证据以非比较性病例报告和系列为主，总体证据确定性采用叙述性评估，未进行正式GRADE评价。
3.1.6 综合方法
预先计划叙述性综合，使用描述性统计总结特征；因无比较研究未行meta分析。
3.2 结果
3.2.1 研究选择
数据库检索获410条记录，去重127条后筛选283条，题目/摘要排除231条，全文评估52篇，数据库纳入11项，手工检索补充7项，最终纳入18项研究（50例患者，58个骨折髋）。
3.2.2 研究特征
18项研究发表于1996—2024年，来自7个国家/地区，多为病例报告或小病例系列，另有1项回顾性队列和若干回顾性系列。
3.2.3 患者人口学与危险因素
50例患者加权平均年龄49.3岁，男32例（64%）、女18例（36%）；最常见关联为糖皮质激素暴露和大量饮酒，其他包括HIV/抗逆转录病毒治疗、镰状细胞病、内源性皮质醇增多症/Cushing病、低骨密度/骨质疏松和特发性疾病；危险因素可重叠，故采用叙述性综合。
3.2.4 骨折与影像特征
58个骨折髋均位于头下或经颈区；50例中38例（76%）报告MRI，为获得时最具信息量的影像手段；部分病例ONFH初始隐匿或未被识别，经进一步影像或初始治疗失败后确诊。
3.2.5 治疗与结局
治疗可提取的50个骨折髋中，初次关节置换术（arthroplasty）41个（82%），其中全髋关节置换术（THA）31个、半髋/双极置换6个、其他关节置换4个；内固定（internal fixation）8个（16%），保头截骨1个（2%）。原发治疗失败4/50（8%），关节置换1/41（2%），内固定3/8（38%）；这些比例仅为描述性，不能解释为比较疗效。
3.2.6 纳入研究偏倚风险
多数病例报告和系列为中等至高质量，常见缺陷为时间线不完整和不良事件报告有限；回顾性观察研究提供较结构化数据，但均为非比较性，存在选择偏倚和发表偏倚风险。
3.2.7 证据确定性
总体证据确定性极低，反映非比较性病例报告和小系列占主导；未正式应用GRADE，因证据缺乏比较效应估计；18项研究来自7个国家/地区、跨近30年，方向一致但不足以克服上述局限。
4 讨论
4.1 主要发现
本基于病例的系统评价提示，非创伤性头下股骨颈骨折是ONFH罕见但重要的临床表现。系统评价纳入18项研究、50例患者和58个骨折髋，MRI报告38/50（76%）。在50个治疗可提取髋中，关节置换术（arthroplasty）41个、内固定（internal fixation）8个、保头截骨1个；原发失败分别为1/41和3/8。上述观察为描述性，不能作为比较疗效证据。本例术前未识别ONFH，经半髋置换术后病理确诊，进一步说明诊断挑战。
4.2 病理生理与诊断考虑
ONFH相关股骨颈骨折的机制可能涉及修复界面进行性破骨细胞吸收，不完全重塑削弱股骨头-颈区结构完整性；本例病理见广泛脂肪和骨坏死、软骨下塌陷、纤维化及骨小梁紊乱，与上述机制相符。ONFH在股骨颈骨折初诊时可隐匿，既往报告有经进一步影像或初始治疗失败后确诊者；本例术前未疑诊，仅经切除股骨头病理确诊，提示对无恰当外伤机制的股骨颈骨折，尤其影像不典型时，应考虑潜在ONFH。MRI对检测和表征ONFH有重要价值，可显示坏死分布、软骨下塌陷及向股骨颈延伸范围；本例未行术前MRI，限制了对ONFH范围和分期的评估，但鉴于高龄和移位性Garden IV骨折，MRI未必改变最终关节置换决策，其主要潜在益处是提高诊断确定性、评估病变范围和辅助术前规划。对老年无显著外伤患者，还需与不全骨折鉴别，影像不典型时应考虑MRI。
4.3 临床表现与既往报告比较
本例为78岁女性，无传统ONFH危险因素，与部分既往报告中较年轻、以激素暴露为主的患者不同；这些年龄和危险因素差异可能降低术前对ONFH的怀疑。既往报告症状至就诊时间差异较大，本例仅3天，短于部分系列的平均间隔但仍在已报告范围内。本例总胆固醇和LDL-C升高；脂代谢异常曾被提出可能参与非创伤性ONFH机制，但单例中意义不确定，不能推断因果关系。
4.4 治疗模式与临床意义
纳入研究中治疗策略多样，关节置换术（arthroplasty）为文献中主要策略。既往系列中，全髋关节置换术（THA）可改善Harris髋关节评分（HHS）；而螺钉内固定（internal fixation）后可发生不愈合和植入失败并需转为全髋关节置换术。生物学上，内固定依赖坏死骨中的骨折愈合，关节置换去除坏死股骨头且不依赖股骨颈愈合；但现有证据不能确定这些生物学差异是否解释观察到的结局，也不支持某一策略优于另一策略。治疗应按年龄、骨折形态和移位、骨质量、可重建性、功能需求和ONFH可疑范围个体化。本例因Garden IV移位、无髋臼受累及希望可靠镇痛和早期功能恢复而选择半髋置换；高龄、移位和术中广泛坏死支持不行内固定，但该病例决策不能解释为半髋或关节置换优于其他治疗。
4.5 对侧髋监测
非创伤性ONFH常为双侧，对侧髋评估具有临床意义；纳入报告中亦有双侧ONFH和双侧股骨颈骨折。本例对侧髋6个月无症状且影像正常，但未行MRI不能排除隐匿ONFH；建议对侧髋MRI但患者拒绝，持续临床和影像监测仍合适，因为早期对侧ONFH可无症状。
4.6 优势、局限与未来方向
优势在于将信息性病例与罕见表现的系统证据整合，系统评价在PROSPERO前瞻注册并遵循PRISMA 2020，两名评价者独立完成选择、提取和偏倚评估，并使用JBI清单评价质量。局限包括：本例无术前MRI，无法确定ONFH分期和范围，也不能排除对侧隐匿受累；无传统ONFH危险因素，限制病因解释和外推；证据以病例报告和小系列为主，缺乏对照比较，临床异质性大，存在发表偏倚、选择偏倚、适应证混杂及失败内固定病例优先报告可能，故治疗模式和失败比例仅属描述性和假设生成；ONFH分期和病变范围报告不一致且分类系统不同，无法进行分期分层分析；随访仅6个月，不足以评价长期假体生存、晚期并发症、功能持久性和对侧髋长期状态。未来应使用标准化ONFH分期（如修订版ARCO分类），一致报告病变范围、骨折形态、治疗选择、骨折愈合时间、功能结局和明确随访间隔；鉴于罕见性，多中心观察性研究可能提供更可靠证据。
5 结论
自发性头下股骨颈骨折是ONFH罕见但重要的临床表现，术前可未被识别。非创伤性股骨颈骨折伴不典型影像时应考虑ONFH，MRI有助于识别潜在病理和确定病变范围；诊断不确定时组织病理学可提供确诊信息。尽管现有报告在关节置换术（arthroplasty）和内固定（internal fixation）后观察到不同失败比例，但证据以非比较性为主，不能确立任一策略优越性；处理应按患者特征、骨折形态、骨质量、可重建性和骨坏死范围个体化。由于非创伤性ONFH可双侧发生，应考虑对侧髋评估和持续监测。
