人工耳蜗成人使用者的情绪韵律识别评估：单侧与双侧植入及听力正常成人的横断面比较研究

《Audiology Research》：Emotional Prosody Evaluation in Adults with Cochlear Implants

　　

目的：本横断面研究使用蒙特利尔情感声音（Montreal Affective Voices, MAV）评估单侧人工耳蜗（unilateral cochlear implants, UCI，n = 22）、双侧人工耳蜗（bilateral cochlear implants, BCI，n = 15）成人及典型听力者（typical hearing, TH，定义为经标准听力学评估确认的正常听力敏感度，n = 21）的情绪韵律识别能力；次要目的为评估影响表现的人口学与临床因素。材料与方法：受试者接受听力学测试（PTA5、信噪比（signal-to-noise ratio, SNR）+5 dB下的噪声中言语识别）、认知筛查（蒙特利尔认知评估（Montreal Cognitive Assessment, MoCA））、视觉情绪识别及MAV情绪识别评估（快乐、悲伤、恐惧、愤怒、惊讶、愉悦、疼痛、厌恶、中性）与主观效价评定。UCI受试者平均年龄±标准差为56.2 ± 8.1岁，BCI受试者为46.1 ± 19.7岁，TH受试者为35.5 ± 11.5岁。组间比较采用非参数检验（Kruskal–Wallis、Mann–Whitney U），多变量线性回归模型校正研究分组、年龄与教育程度，并将相应视觉情绪识别评分及+5 dB SNR下噪声中言语表现作为附加协变量评估。结果：两个人工耳蜗（cochlear implant, CI）组均表现出严重的听觉情绪识别缺陷（未校正总分：UCI 30.4 ± 10.6，BCI 30.1 ± 8.7，TH 61.9 ± 7.4；p < 0.001）。经错误发现率（false discovery rate, FDR）校正后，九项情绪特异性结局中有八项观察到显著的总体组效应；悲伤在校正后未保持显著。经Bonferroni校正的UCI与BCI比较均无统计学显著性。较大年龄与较低教育程度与部分结局的较差表现相关。视觉情绪识别评分与愤怒及中性情绪的听觉表现呈正相关。整体认知与残疾状况（WHODAS 2.0）在各组间相当。结论：人工耳蜗使用者对情绪韵律的识别能力显著差于典型听力受试者，单侧与双侧使用者之间未发现一致的统计学显著差异。技术改进与针对性康复可能有助于改善CI使用者的社会情绪交流。

研究背景：情绪韵律（emotional prosody）指语言中促进人际交流中情绪识别的非言语成分，主要通过频率、强度、音色、发音速度与停顿的变化表达。多数情绪韵律研究采用句子、词语或连贯言语作为实验材料，使情绪与韵律加工不可避免地受语义内容影响。重度至极重度感音神经性听力损失（sensorineural hearing loss, SNHL）患者及人工耳蜗（cochlear implant, CI）使用者常存在感知与表达情绪韵律的困难。CI虽可部分恢复听觉功能，但频率分辨率不足，对准确辨别情绪识别所需的频率模式至关重要；CI中音高（voice pitch）表征的保真度常不充分，导致依赖音高的言语感知（如韵律与词汇声调）困难，此类感知缺陷被认为参与CI使用者识别情绪韵律的困难。正常听力者暴露于CI模拟言语时亦观察到类似困难，提示次级线索不足以达到规范性声音情绪识别水平。既往关于SNHL与CI对成人情绪韵律影响的研究结果不一，凸显采用标准化工具提供一致性证据的必要性。本研究主要目的为使用蒙特利尔情感声音（Montreal Affective Voices, MAV）考察UCI、BCI及TH成人的情绪韵律识别，重点关注双侧植入是否较单侧植入表现更佳；假设两个CI组情绪韵律识别均差于TH受试者，并探讨双侧听觉输入是否较单侧植入具有优势。该直接UCI–BCI比较具有临床相关性，因双侧重度至极重度听力损失可采用单侧或双侧植入管理，双耳听觉信息可及程度不同。次要目的为评估可能影响CI使用者情绪韵律感知的人口学与临床因素，包括年龄、性别、安静与噪声条件下言语识别及设备使用时间。

研究开展与结论：研究人员采用横断面比较设计，将受试者分为UCI、BCI与TH三组，进行组间听觉情绪识别比较，并在CI队列内探讨人口学、听力学与临床因素的影响。共纳入58名成人受试者，TH组21名（女14名、男7名），未助听PTA5为10.2 ± 4.5 dB HL；CI队列37名重度至极重度SNHL成人，含UCI 22名（女11名、男11名）与BCI 15名（女9名、男6名）。TH受试者（35.5 ± 11.5岁）显著年轻于UCI（56.2 ± 8.1岁；p < 0.001）与BCI（46.1 ± 19.7岁）受试者，UCI与BCI间年龄无显著差异（p = 0.122）；性别分布与教育程度组间无显著差异。所有CI受试者均为语后聋，无脑膜炎病史；UCI平均植入年龄50.6 ± 8.2岁；BCI平均首次植入年龄36.7 ± 22.7岁、第二次植入年龄42.2 ± 21.1岁。所有受试者植入Nucleus多通道装置（Cochlear Ltd., Sydney, Australia）。主要结论为：两个CI组听觉情绪识别总分约为TH组的一半，校正后UCI与BCI均显著低于TH（均Bonferroni校正p < 0.001），UCI与BCI间无显著差异（p = 0.708）；校正后边际均值UCI为33.76 ± 2.49、BCI为30.30 ± 2.06、TH为58.04 ± 1.88。九项情绪特异性模型中，经Benjamini–Hochberg FDR校正后八项总体组效应保持显著（快乐、恐惧、愤怒、惊讶、厌恶、愉悦、疼痛、中性），悲伤未保持显著（pFDR = 0.056）。Bonferroni校正两两比较显示，两个CI组在恐惧、愤怒、厌恶与中性上均显著低于TH；快乐、惊讶、愉悦与疼痛上仅BCI显著低于TH；任何情绪特异性结局的UCI与BCI比较经Bonferroni校正后均无统计学显著性。主观效价评定呈情绪特异性组间差异：UCI对恐惧的效价评分高于TH（校正p = 0.025）；UCI与BCI对愉悦的效价评分均低于TH（校正p = 0.018与p = 0.006）；其余校正两两比较无显著差异。CI队列内分析未提供UCI与BCI听觉情绪识别存在一致差异的稳健证据：总分组间差异无统计学显著性（校正UCI与BCI差值β = 4.13；95% CI，?2.03至10.28；p = 0.181），FDR校正后无情绪特异性UCI与BCI比较保持显著。多变量回归中，较老年龄与较低总分表现相关（β = ?0.261，p = 0.007），较高教育程度与较好表现相关（β = 0.912，p = 0.006）；较高教育程度与恐惧（β = 0.141，p = 0.034）与疼痛（β = 0.210，p = 0.002）识别正相关，较老年龄与愉悦识别较差相关（β = ?0.069，p = 0.001）；相应视觉情绪识别评分作为附加协变量保留于愤怒（β = 0.305，p = 0.032）与中性（β = 0.629，p = 0.022）模型，视觉识别较好与同一情绪听觉识别较好相关；+5 dB SNR噪声中言语表现未保留于任何最终主要模型。仅含CI的敏感性模型（Model B）中听觉剥夺与任何结局均无显著关联。年龄限制敏感性分析（限定于TH组20–57岁共同年龄范围，含21名TH、14名UCI、9名BCI）显示校正年龄后两个CI组总分仍显著低于TH（UCI与TH校正差值?20.19，Bonferroni校正p < 0.001；BCI与TH ?28.21，p < 0.001），UCI与BCI差异仍不显著（校正差值8.03；p = 0.201）。序数逻辑回归敏感性分析显示组效应方向与总体模式与主要线性模型大体一致。总体而言，研究显示CI使用与听觉情绪识别降低之间存在显著关联，但本研究未能确定该差异背后的具体声学机制。

关键技术方法：采用横断面比较设计，从研究中心的合格患者中连续招募CI使用者，TH受试者另行招募；受试者接受纯音测听（PTA5）及自由声场下安静与噪声中（SNR +10、+5、0 dB，S0N0，言语声65 dB SPL）言语识别测试；采用MoCA进行整体认知筛查（CI受试者在最佳助听条件下以口语施测并提供书面与视觉支持）；以MAV（九类情绪、每类10个非言语发声，65 dB SPL，0°方位、距离1米，伪随机顺序分两块呈现，块间约30分钟）评估听觉情绪识别与主观效价；采用55项面部情绪识别任务评估视觉情绪识别并记录反应时；施测SSQ与WHODAS 2.0问卷；统计分析采用非参数检验、多变量线性回归（异方差稳健标准误、Breusch–Pagan/Cook–Weisberg检验、方差膨胀因子（variance inflation factors, VIFs）评估多重共线性）、Benjamini–Hochberg FDR校正、Bonferroni校正及序数逻辑回归敏感性分析，使用STATA版本19（StataCorp, College Station, TX, USA），显著性水平p < 0.05。

研究结果：
3.1 样本特征：研究纳入58名成人，分UCI、BCI与TH三组。TH组21名（女14名、男7名），未助听PTA5为10.2 ± 4.5 dB HL；CI队列37名重度至极重度SNHL成人，含UCI 22名与BCI 15名。年龄组间差异显著（Kruskal–Wallis p < 0.001），TH受试者显著年轻于UCI与BCI受试者，UCI与BCI间无显著差异（p = 0.122）；性别分布与教育程度无显著组间差异。CI队列听力损失病因异质，包括不明原因进行性听力损失（n = 13）、遗传性听力损失（n = 9）、耳硬化症（n = 6）、突发性听力损失（n = 6）、梅尼埃病（n = 2）及双侧耳蜗病变（n = 1）；均为语后聋，无脑膜炎病史。UCI组12名受试者一耳使用CI、对侧使用助听器（"双模式刺激"），但测试时仅用CI并对对侧耳进行封闭；13名BCI受试者接受序贯双侧植入，平均间隔68个月，2例为同期植入。所有受试者均未中断CI使用，UCI每日设备使用时间平均14.4（SD ± 3.3）小时，BCI为13.4（SD ± 2.9）小时。
3.2 组间差异：PTA组间差异显著（p < 0.001），TH组阈值（11.2 ± 2.2 dB HL）显著优于UCI（32.7 ± 3.9 dB HL；p < 0.001）与BCI（30.4 ± 3.7 dB HL；p < 0.001）组，UCI与BCI间无显著差异。CI使用者在助听条件下表现出实质性功能获益：UCI组自由声场PTA5为32.7 ± 3.9 dB HL，BCI组为30.4 ± 3.7 dB HL，而未助听PTA5分别约为101与102 dB HL；65 dB SPL安静条件下言语识别率UCI平均90%、BCI平均92%。三个SNR条件（+10、+5、0 dB）下噪声中言语评分组间差异显著（总体p < 0.001），TH受试者优于两个CI组，UCI与BCI间无显著差异。听觉剥夺时长UCI与BCI间无显著差异（p > 0.05）。SSQ评估的主观听力能力在TH组各领域均显著高于两个CI组（均p < 0.001），UCI与BCI间无显著差异。WHODAS 2.0评估的整体残疾组间无显著差异（p = 0.583）。MoCA总分组间无显著差异（p = 0.429）；注意力成分总体组间差异未达统计学显著（p = 0.071），但探索性两两比较提示BCI受试者低于UCI受试者（4.9 ± 1.3 vs. 5.6 ± 0.7；p = 0.044）及TH受试者（4.9 ± 1.3 vs. 5.7 ± 0.6；p = 0.038），其他MoCA子领域无显著组间差异。视觉情绪识别总分组间无显著差异（p = 0.067），两两比较显示该趋势主要由BCI受试者低于TH受试者所致（41.6 ± 4.7 vs. 44.4 ± 3.7；p = 0.033）；情绪特异性分析显示恐惧（p = 0.024）与愤怒（p < 0.001）存在显著组间差异，恐惧上BCI优于UCI（6.5 ± 1.9 vs. 4.3 ± 2.5；p = 0.013），愤怒上BCI低于UCI（5.3 ± 1.1 vs. 6.6 ± 1.7；p = 0.005）及TH（5.3 ± 1.1 vs. 7.4 ± 1.4；p < 0.001）。视觉情绪刺激加工速度（平均反应时）组间不同，CI使用者较TH受试者慢，尤以UCI组明显（3953 vs. 3259 ms；p = 0.008），惊讶（p = 0.009）、愤怒（p = 0.049）与厌恶（p = 0.051）上较慢最为明显。
3.3 听觉情绪识别表现：总分上UCI与BCI受试者校正后表现均显著低于TH受试者（均Bonferroni校正p < 0.001），UCI与BCI间无显著差异（p = 0.708）。九项情绪特异性主要模型中，经Benjamini–Hochberg FDR校正后八项总体组效应保持显著：快乐（pFDR = 0.023）、恐惧（pFDR = 0.004）、愤怒（pFDR < 0.001）、惊讶（pFDR = 0.024）、厌恶（pFDR < 0.001）、愉悦（pFDR < 0.001）、疼痛（pFDR = 0.024）与中性（pFDR < 0.001）；悲伤经FDR校正后未保持显著（pFDR = 0.056）。Bonferroni校正两两比较显示两个CI组在恐惧、愤怒、厌恶与中性上显著低于TH；快乐、惊讶、愉悦与疼痛上仅BCI显著低于TH；任何情绪特异性结局的UCI与BCI比较经Bonferroni校正后均无统计学显著性。主观效价分析显示情绪特异性组间差异：恐惧总体组效应显著（Kruskal–Wallis p = 0.017），UCI对恐惧的效价评分高于TH（校正p = 0.025）；愉悦总体组效应显著（p = 0.003），UCI与BCI效价评分均低于TH（校正p = 0.018与p = 0.006）；其余校正两两比较无显著差异。
3.4 单侧与双侧CI受者的直接比较：UCI与BCI组在年龄、教育程度及所考察的主要听力学表现指标上无显著差异。UCI平均随访63.3 ± 50.9个月，BCI平均双侧CI经验（自第二次植入起）46.0 ± 36.8个月，差异无统计学显著性（Mann–Whitney p = 0.293）。CI队列内分析未提供UCI与BCI听觉情绪识别存在一致差异的稳健证据：总分校正UCI与BCI差值β = 4.13（95% CI，?2.03至10.28；p = 0.181），FDR校正后无情绪特异性UCI与BCI比较保持显著。
3.5 多变量回归模型：总分上UCI与BCI受试者均显著差于TH（均p < 0.001）；较老年龄与较低总分表现相关（β = ?0.261，p = 0.007），较高教育程度与较好表现相关（β = 0.912，p = 0.006）。情绪特异性模型中，较高教育程度与恐惧（β = 0.141，p = 0.034）与疼痛（β = 0.210，p = 0.002）识别正相关，较老年龄与愉悦识别较差相关（β = ?0.069，p = 0.001）；相应视觉情绪识别评分作为附加协变量保留于愤怒（β = 0.305，p = 0.032）与中性（β = 0.629，p = 0.022）模型；+5 dB SNR噪声中言语表现未保留于任何最终主要模型。仅含CI的敏感性模型（Model B）中，听觉剥夺与任何结局均无显著关联，包括惊讶（β = 0.042，p = 0.096）。
3.6 补充分析：初始单变量分析显示总分与自报言语、空间与声音质量领域能力显著正相关（均p < 0.001），但校正分组后失去统计学显著性（均p ≥ 0.202）。视觉情绪识别速度分析显示校正年龄（本身为显著正向预测因子，p = 0.003）后分组效应无统计学显著性（p = 0.839）。年龄限制敏感性分析（20–57岁共同年龄范围，含21名TH、14名UCI、9名BCI）显示校正年龄后两个CI组总分仍显著低于TH（UCI与TH校正差值?20.19，Bonferroni校正p < 0.001；BCI与TH ?28.21，p < 0.001），UCI与BCI差异仍不显著（校正差值8.03；p = 0.201），提示主要总分差异在共同年龄范围内持续存在，但不能排除年龄残余混杂。模型诊断显示恐惧（Breusch–Pagan p = 0.022）与中性（p < 0.001）存在异方差证据，其余主要结局无异方差证据；最大VIF较低（≤2.03），无相关多重共线性；序数逻辑回归敏感性分析显示组效应方向与总体模式与主要线性模型大体一致，支持主要结论对结局有界性的稳健性。

讨论部分总结：本研究使用MAV评估UCI、BCI与TH成人的听觉情绪识别，主要发现为：（i）两个CI组听觉情绪识别表现显著差于TH受试者，总分约为TH组的一半；（ii）多重检验校正后未发现UCI与BCI间一致统计学显著差异；（iii）年龄与教育程度与部分听觉情绪识别结局相关；（iv）愤怒与中性情绪的视觉情绪识别评分与相应情绪的听觉识别正相关。MAV由非言语情感发声构成，结构上较情绪化言语更接近视觉情绪研究（如Ekman面孔）所用刺激，便于跨感觉模态比较。与既往研究一致，两个CI组情绪韵律识别存在严重缺陷，总分约为TH对照的一半，与Meta分析证据一致，即电听觉对情绪韵律识别的损害较语言韵律更严重，主要因退化CI信号中基频（fundamental frequency, F0）线索传输不足。并非所有情绪受影响程度相同：快乐识别最准确，其次为悲伤，恐惧、愤怒、中性表达尤其是惊讶对CI使用者最具挑战性；既往研究报道了声学或概念上相似情绪间的混淆（如恐惧与惊讶，某些情境下愉悦与快乐），本研究未专门分析混淆模式。本TH组部分情绪类别识别表现低于MAV原始验证研究（Belin等报道总体平均识别准确率约68%，恐惧命中率56%、惊讶75%，而本TH组相应校正均值为4.71/10与3.90/10）；未检索到MAV的意大利常模或验证数据可供直接基准比较，样本特征、文化背景与施测差异可能贡献于观察到的差异。面对退化的频谱时间输入，CI使用者倾向于过度依赖次级声学线索（强度与持续时间），不足以完全代偿音高感知改变；在多模态整合层面，CI使用者在韵律与言语线索冲突时较TH个体更倾向过度重视语义内容，反映适应性代偿策略而非原发性认知缺陷。UCI与BCI直接比较未发现一致的统计学显著差异，但不应解释为等效性或双侧植入无获益的证据，因研究并非设计为非劣效或等效试验且组样本量有限。双侧植入在噪声中言语感知与声源定位等其他听觉功能上的既定获益与本研究中情绪韵律识别缺乏稳健UCI与BCI差异形成对比；本研究未直接评估情绪特异性表现背后的声学或心理声学机制。年龄与教育程度与部分结局相关，较老年龄与较低总分及较差愉悦识别相关，较高教育程度与较好总分、恐惧与疼痛识别相关，与既往证据大体一致，但不应解释为因果或独立决定因素证据；+5 dB SNR噪声中言语表现未保留为任何最终主要三组模型的附加协变量，该发现不能确立噪声中言语能力或聆听经验与情绪韵律识别无关。愤怒与中性表情识别中，较高视觉情绪识别评分与听觉表现正相关，该跨模态关联可能提示视觉与听觉情绪加工存在某些共享变异，但横断面数据无法确定机制。主观效价评分显示的组间差异较识别准确性更为有限：UCI对恐惧效价评分高于TH，两个CI组对愉悦效价评分低于TH，其余情绪类别无显著校正组间差异；提示CI使用可能与识别准确性降低及部分声音情绪主观情感评价差异相关，但数据不支持效价感知的普遍性改变或压缩。视觉情绪识别表现组间差异相对有限，总分总体组比较未达统计学显著（p = 0.067），但探索性两两比较提示BCI低于TH；恐惧与愤怒存在情绪特异性差异；反应时提示CI使用者视觉情绪加工较慢，尤以惊讶与愤怒明显，厌恶仅呈边缘性组间差异（p = 0.051）；行为数据无法就潜在神经机制作出结论。CI队列显著年长于TH组，年龄可能贡献于观察到的听觉情绪识别差异；MoCA总分组间无显著差异，但应谨慎解释，因MoCA含听觉与言语成分，尽管CI受试者在最佳助听条件下施测并提供书面与视觉支持；MoCA注意力子领域总体组间比较未达统计学显著（p = 0.071），探索性两两比较提示BCI注意力评分较低，但不应解释为特定认知脆弱性证据。WHODAS 2.0评估的整体残疾组间无显著差异，提示所观察到的听觉情绪识别显著差异在本样本中未伴随可测量的整体残疾组间差异；可能需要更特异的社会情绪功能测量以确定情绪韵律识别缺陷是否与现实世界交流或参与困难相关。临床意义方面，本研究与汇聚证据提示CI成人可能持续存在声音情绪识别困难，本样本未检测到双侧较单侧植入一致统计学显著优势；康复方法可能受益于超越言语可懂度，纳入针对性情绪感知与多模态视听训练；本研究未确定导致所观察缺陷的具体声学机制，但支持进一步研究旨在改善情绪韵律相关声学信息可及性的技术方法及个体化康复策略；临床随访亦可能受益于关注常规言语感知或整体残疾测量未必捕捉的社会情绪交流困难。局限性包括：横断面设计无法进行因果推断，无法将CI效应与基础听力损失、既往听觉经验或其他听觉康复形式效应区分，缺乏听障非植入对照组限制将组间差异特异性归因于CI使用；组间年龄差异显著，虽年龄与教育程度先验纳入所有主要多变量模型，仍不能排除残余混杂，CI队列在听力损失病因与植入史上临床异质；未进行先验样本量或功效计算，样本量有限且不等（UCI n = 22、BCI n = 15）可能限制检测较小组间效应及亚组分析能力，未进行正式非劣效或等效分析，故UCI与BCI无显著比较不应解释为等效性或双侧植入无获益证据；虽采用Benjamini–Hochberg FDR与Bonferroni校正处理多重检验，鉴于样本量有限与结局数量，情绪特异性发现仍应谨慎解释；情绪特异性结局为有界评分且部分分布在TH组接近天花板，采用残差诊断、异方差检验与VIF评估模型假设，最终线性模型全程使用异方差稳健标准误，序数回归敏感性分析结果大体一致，但样本量有限仍存残余模型不确定性；无意大利常模数据集可供MAV结果直接基准比较，55项视觉情绪识别任务作为次要行为测量而非原始FEIT的正式验证意大利版本；研究主要依赖行为测量，未包括心理声学、声学或神经生理评估，故无法确定情绪韵律识别受损的具体声学或神经机制。未来方向包括：将行为测试与脑电图（electroencephalography, EEG）或功能性磁共振成像（functional magnetic resonance imaging, fMRI）等神经生理方法结合以阐明CI使用者情绪加工相关神经机制；纵向研究从植入前随访至长期随访以刻画情绪韵律识别随时间的变化并识别与个体变异相关的因素；干预研究评估针对性情绪感知与多模态视听训练及改善是否泛化至现实世界交流与生活质量；更大规模多中心样本以更稳健评估年龄、教育程度、听力史、言语识别表现及其他临床因素对听觉情绪识别与主观效价感知的相对贡献。

研究结论翻译：本研究发现，与典型听力受试者相比，单侧与双侧人工耳蜗成人的听觉情绪识别表现显著更差。校正相关协变量与多重检验后，本样本中未发现UCI与BCI使用者之间一致的统计学显著差异；由于未进行正式非劣效或等效分析，这些发现不应解释为单侧与双侧植入等效的证据。主观效价评分显示的组间差异较为有限，显著校正差异仅限于恐惧与愉悦，而非提示情感评价的普遍性改变。年龄与教育程度与部分听觉情绪识别结局相关，视觉情绪识别评分与愤怒与中性情绪的听觉表现正相关。总体而言，这些发现表明人工耳蜗使用与较典型听力者降低的听觉情绪识别之间存在显著关联，而本数据无法确定该缺陷背后的具体声学与神经机制。未来研究应进一步探讨旨在改善情绪韵律相关声学信息可及性并支持人工耳蜗使用者社会情绪交流的技术与康复方法。