《Brain Sciences》：Sensory Integration and Praxis Characteristics in Children with Idiopathic Toe Walking: A Case–Control Study
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目的：特发性踮足（ITW）是指持续以足前部行走、且无法查明神经性或骨科性病因的一种步态。新近证据提示其存在感觉—运动机制参与，但基于操作表现的评估仍较为有限。本研究旨在比较特发性踮足儿童与典型发育（TD）同龄儿童在感统整合与运用能力方面的表现。方法：本病例对照
目的：特发性踮足（ITW）是指持续以足前部行走、且无法查明神经性或骨科性病因的一种步态。新近证据提示其存在感觉—运动机制参与，但基于操作表现的评估仍较为有限。本研究旨在比较特发性踮足儿童与典型发育（TD）同龄儿童在感统整合与运用能力方面的表现。方法：本病例对照研究纳入60名儿童（4岁至8岁11个月）：30例特发性踮足儿童与30名典型发育儿童。诊断采用特发性踮足工具—土耳其语版予以确认。感统整合与运用能力采用感统整合与运用测验（SIPTs）进行评估。组间差异采用经Bonferroni校正的单变量分析，并识别功能失调模式。结果：特发性踮足儿童在若干SIPT分测验上表现显著较差，包括手部形状感知、图形觉、姿势运用、言语指令运用、口部运用、双侧运动协调以及站立与行走平衡（p < 0.001）。图形—背景知觉亦存在差异（p = 0.003），而运动觉与旋转后眼震则无差异。86.7%的特发性踮足儿童被识别为躯体运用障碍（somatodyspraxia）；其他模式出现频率较低。典型发育组无儿童符合功能失调标准。结论：特发性踮足儿童表现出感统整合与运用能力受损，支持其感觉—运动基础，并提示有必要开展基于操作表现的评估。
研究背景与问题
特发性踮足（idiopathic toe walking，ITW）通常被定义为：儿童在应当形成稳定跟—趾步态的年龄之后，仍持续以足前部（如足趾）行走，且不存在可导致踮足的神经性、骨科性或发育性状况。因此ITW属于排除性诊断，须在排除脑性瘫痪、神经肌肉疾病、先天性挛缩或神经发育障碍等替代病因后方可确立。虽然踮足可在典型早期运动发育中短暂出现，但多数儿童约在18个月至2岁时实现足跟着地，超过该时间窗仍持续存在则需临床关注。患病率估计差异较大，从人群队列约5%至较广泛儿科样本约24%不等。纵向数据显示，多数儿童可自行恢复正常步态，但一部分儿童会持续至儿童期后期；在一项大型队列中，曾出现踮足的儿童有79%在10岁前未经干预即转为典型步态。然而持续性ITW与踝背屈减少、僵硬度增加或挛缩形成相关，提示对未自然缓解者可能存在肌肉骨骼方面的影响。
除步态特征外，不断积累的证据提示ITW儿童在多个神经运动、发育与肌肉骨骼领域可能与典型发育同龄者不同：学龄前ITW儿童心理运动表现较低、言语与非言语发育评分降低、神经心理成熟延迟；肌肉骨骼评估常见踝背屈减少、局部或全身关节僵硬及多关节活动度受限；神经精神方面表现亦不同，包括运动协调困难、执行功能挑战、知觉差异、语言延迟、社交困难及情绪—行为症状发生率升高；此外还记录了肌力下降、协调受损、姿势稳定性降低与本体感觉反应改变等运动控制损害。在感觉加工方面，系统综述提示部分儿童存在感觉调制困难（如触觉、本体感觉或前庭反应异常），而另一些儿童无明显感觉偏差；更聚焦的研究则发现振动知觉阈值改变、感觉问卷象限评分异常以及SIPT少数分测验差异。早期文献曾提出踮足与感觉调制挑战（如前庭反应不足、触觉防御与感觉寻求行为）相关，但结果不一致且常受方法学限制。重要的是，既有研究主要依赖照护者报告或孤立的感觉—知觉分测验，迄今ITW文献中尚缺乏对感统整合与运用能力的全面基于操作表现的评估，这一空白凸显了系统评估感觉知觉、平衡、协调与运用能力的必要性。因此本研究旨在全面评估ITW儿童的感统整合与运用能力。
研究设计与结论
本研究采用观察性、分析性病例对照设计，比较确诊ITW的临床组与无踮足史及感统整合困难史的年龄匹配典型发育儿童，采用SIPT评估两组感统整合与运用功能，分析组间表现并识别感统整合困难模式。共60名儿童参与：ITW组由转诊至伊斯坦布尔某国立大学小儿骨科步态分析实验室、临床怀疑ITW的儿童中筛选，初筛34名，经研究团队额外临床评估并以特发性踮足工具—土耳其语版确认诊断，4名因既往精神科会诊记录提示与孤独症谱系障碍相关的某些发现而不符合ITW标准被排除，最终30名确诊ITW儿童入组；ITW组无作业治疗或物理治疗史，无感统整合或运用困难相关既往诊断。对照组为30名典型发育儿童，无踮足史及已知神经、骨科、发育或感统整合障碍，从伊斯坦布尔五所小学（含同校区幼儿园班级）招募，初筛42名，8名因作业治疗干预史被排除，另4名因家长访谈中怀疑感统整合困难（如频繁跌倒、对听觉或触觉刺激敏感度增加）被排除。所有入组者完成评估方案，分析变量无缺失数据。研究经üsküdar大学非干预性研究伦理委员会批准（批准号61351342/2020-1047；2025年3月27日），并获得家长或法定监护人书面知情同意。结论为：ITW儿童存在感统整合与运用能力受损，支持其感觉—运动基础，并提示需要基于操作表现的评估。
关键技术与方法
研究采用G*Power 3.1进行先验效能分析，假定中等效应量（f = 0.25）、α = 0.05、效能0.80，估算两组比较最低需52名受试者，最终60名（每组30名）超过该阈值。诊断确认采用特发性踮足工具（TWT）—土耳其语版，该工具含21个二分（是/否）条目，分为病史（5条）、出生与发育史（4条）及临床检查发现（12条）三部分。感统整合与运用能力评估采用感统整合与运用测验（SIPT），含17个独立分测验，因所需测试材料不可得而未实施设计复制测验；原始分经计算机评分系统转换为标准化z分数（?3.0至+3.0）。评估于2025年3月至8月在伊斯坦布尔两家私立作业治疗诊所进行，由两名对研究目的与分组方案不知情、具备SIPT施测资质的独立作业治疗师实施，每名儿童评估约2小时，中途提供30—40分钟休息。数据分析采用SPSS 22.0，以偏度、峰度、Shapiro–Wilk检验及直方图、Q–Q图与残差分布评价正态性，以Levene检验与Box M检验考察方差与协方差矩阵齐性，以马氏距离评估多变量离群值；采用单因素多变量方差分析（MANOVA）比较16项感觉测量，随后进行单变量方差分析（ANOVA），效应量以偏eta平方（Pη2）报告，Bonferroni校正显著性阈值设为α = 0.0031（0.05/16）。
研究结果
3.1 参与者特征：共60名儿童（典型发育组30名、ITW组30名）。典型发育组平均年龄79.13个月（SD = 16.43），ITW组79.73个月（SD = 16.15）；两组各有10名（33.3%）4—5岁、20名（66.7%）6岁及以上儿童。独立样本t检验显示平均年龄无统计学显著差异：t(58) = ?0.14，p > 0.05。性别分布亦无显著组间差异：典型发育组女性16.7%、男性83.3%，ITW组女性20.0%、男性80.0%；Pearson卡方检验显示性别与组别无显著关联：χ2(1) = 0.111，p > 0.05。总体上两组在平均年龄与性别分布上可比。
3.2 SIPT分测验的组间差异：单因素MANOVA显示组别对合并SIPT变量存在显著多变量效应：Wilks’ Λ = 0.171，F(16, 43) = 13.01，p < 0.001，η2p = 0.829。经Bonferroni校正阈值（α = 0.0031）后，ITW儿童在以下测量上显著低于典型发育儿童：手部形状感知（MFP），F(1,58) = 14.65，p < 0.001，Pη2 = 0.200；图形觉（GRA），F(1,58) = 60.02，p < 0.001，Pη2 = 0.509；言语指令运用（PRVC），F(1,58) = 14.44，p < 0.001，Pη2 = 0.199；姿势运用（PPr），F(1,58) = 98.25，p < 0.001，Pη2 = 0.629；口部运用（OPr），F(1,58) = 58.92，p < 0.001，Pη2 = 0.504；双侧运动协调（BMC），F(1,58) = 45.49，p < 0.001，Pη2 = 0.440；站立与行走平衡（SWB），F(1,58) = 48.39，p < 0.001，Pη2 = 0.455。上述效应量为中等至较大，提示这些感觉—运动领域存在稳健组间差异。此外图形—背景知觉（FG）达到Bonferroni校正显著性水平：F(1,58) = 9.65，p = 0.003，Pη2 = 0.143。其余SIPT变量（SV、KIN、FI、LTS、CPR、SPr、MAC、PRN）经多重比较校正后未检出统计学显著组间差异（p > 0.0031）；部分变量在未校正α = 0.05水平呈名义显著（如KIN、SPr），但未通过多重检验校正。总之，ITW儿童在多个SIPT亚域表现显著较差，尤以效应量最大者（PPr、OPr、GRA、SWB、BMC）为著，且经保守多重比较校正后仍成立。
3.3 基于SIPT z分数的感统整合失调模式：典型发育组（n = 30）中，部分儿童在若干分测验上低于?1.0，比例最高者为PRN（20.0%）与BMC（16.7%），FG（13.3%）、MFP、LTS、OPR、SPR与SWB（各10.0%）亦见低于预期表现，KIN与MAC（各6.7%）、SV、GRA与CPR（各3.3%）比例更小，FI与PRVC无低于?1.0者；尽管存在表现变异与孤立困难，该组SIPT分数模式未达到任何感统整合失调模式的分类标准。ITW组基于SIPT分数模式识别出多种感统整合失调类型：最常见为躯体运用障碍（somatodyspraxia），26名儿童（86.7%）符合该类型标准；视觉运用障碍5名（16.7%），前庭与双侧整合缺陷2名（6.7%），感觉知觉不良2名（6.7%）；部分儿童符合一种以上感统整合失调模式，反映样本内感觉—运动特征的重叠。
讨论与结论
讨论指出，尽管两组人口学特征可比，ITW儿童在多个SIPT亚域显著差于典型发育同龄者，尤以运用能力、触觉知觉、平衡与双侧运动协调相关亚域为著，并伴有可识别的感统整合失调模式高发，最突出为躯体运用障碍；典型发育组无一人符合感统整合失调模式标准，尽管存在孤立分测验水平变异。ITW儿童在GRA与MFP分测验表现较差，提示高阶触觉知觉与辨别困难；两项分测验主要经手与上肢输入评估触觉知觉，区别于既往多关注足底触觉的ITW文献，提示其触觉加工挑战可能不限于下肢，而反映更广泛躯体感觉整合差异，这与Len等（2013）基于SIPT的病例系列一致。既往采用标准化或定量触觉评估的研究发现拇趾振动知觉阈值改变、足底触觉敏感度下降及部分ITW儿童触觉迟钝；两点辨别范式可行性研究进一步显示触觉辨别反应及相伴随神经加工改变，提示中枢躯体感觉整合机制参与。基于神经元群选择理论，触觉输入加工效率不足可能降低支持姿势控制与运动计划的感觉信息质量，从而影响步态模式形成、稳定性与运动可塑性。KIN分测验未见组间差异，与既往提示本体感觉与运动觉评估不能可靠区分ITW儿童的研究一致；Len等（2013）亦报告其ITW儿童KIN分测验均表现典型。该评估依赖上肢运动觉任务，可能对ITW特征性踝部本体感觉差异不敏感，且臂与腿本体感觉准确性存在差异；即使直接评估足踝本体感觉的研究亦未一致发现明确缺陷，提示差异缺失不能仅归因于所评估肢体，而可能源于现有本体感觉测量方法的局限。ITW儿童在PPr、OPr、PRVC与BMC等多个运用相关分测验表现明显薄弱，提示有目的运动动作的产生、组织与执行困难，可能影响日常生活活动参与；直接考察ITW儿童运用能力的实证证据有限，但五项儿童的小型病例系列同样报告运用相关困难；运动协调研究一致显示ITW儿童协调性降低，可间接支持上述结果。从感统整合视角看，这些运用困难可能以低效躯体感觉加工（尤其基于触觉的体象形成受损）为基础。平衡损害与既往研究一致：Williams等（2013）与Len等（2013）用SIPT同样发现ITW儿童平衡分测验表现较低；非SIPT研究亦显示平衡、运动协调与肌力下降，以及感觉挑战条件下姿势不稳与维持平衡困难增加。尽管姿势控制传统上强调本体感觉与前庭输入，越来越多证据表明触觉加工在平衡调节中起中心与动态作用，尤其在下肢；实验研究显示小腿与足部触觉输入在姿势需求增加时被灵活上调权重，足底触觉输入增强可直接改善姿势稳定性，提示ITW中所见平衡困难可能与足底触觉信息的整合或利用改变更密切相关，而非孤立的本体感觉或前庭缺陷。视觉知觉既往未被认定在ITW儿童中受损，本研究中FG分测验的显著组间差异可能反映较既往小型病例系列更大的样本量；鉴于ITW人群知觉与执行困难发生率升高，以及轻度发育困难儿童在知觉组织与图形—背景加工方面受损的趋同发现，ITW儿童FG知觉降低应作为更广泛神经发育特征的一部分加以解释，而非孤立的视觉缺陷。前庭功能研究亦有限：部分研究提示ITW儿童前庭加工降低，而采用SIPT旋转后眼震测验（PRN）的其他研究报告其前庭表现典型；本研究PRN分测验未见显著组间差异，提示两组前庭加工可比。SIPT分数模式分析显示躯体运用障碍是ITW组最常见的感统整合失调类型，多数儿童符合该模式标准，与Len等（2013）五项ITW儿童均呈躯体运用障碍特征一致；此外还识别出视觉运用障碍与前庭—双侧整合缺陷等其他模式，虽频率较低，但凸显ITW人群感统整合特征的异质性；多种部分重叠模式的存在表明ITW并非与单一、均一的感统整合失调相关，而反映一系列感觉—运动组织挑战，其中躯体运用障碍最为突出且被一致报告。典型发育儿童缺乏明确感统整合模式，与SIPT因素与聚类分析结果一致，即该人群感统整合能力沿常模连续体分布，而非形成离散或具临床意义的特征；相反，明确感统整合与运用模式已在神经发育障碍儿童中被可靠识别，表明此类模式优先出现于非典型神经发育背景。研究局限性包括：未纳入针对感觉调制的照护者报告工具（如SPM-2或Sensory Profile），故无法充分刻画日常情境中的感觉调制模式与感觉反应性；未直接考察感统整合困难对日常参与的功能影响，也未探讨感统整合失调模式与生物力学或步态特征的关系；虽两组年龄与性别分布可比，但无法确立全部临床与发育特征上的等效性，尤其对照组排除家长报告有感统整合顾虑的儿童可能影响所观察组间差异的幅度，且自愿参与及自不同临床与教育场所招募可能引入选择偏倚，故结果应理解为ITW儿童（既往无感统整合或运用困难诊断）与典型发育同龄者（既往无感统整合顾虑）之间的既定比较，而非ITW与感统整合或运用障碍之间存在因果关系的证据；此外未采用标准化运动测量独立评估运动技能表现。临床意义在于提示应将全面感觉—运动评估纳入ITW儿童评估，超越步态分析而包含感统整合、运用能力与运动协调的标准化测量；识别感统整合失调可为个体化干预规划提供信息，并支持将感觉为基础策略与常规运动或骨科方法整合。研究方面，未来宜采用多方法、纵向设计，结合基于操作表现的感觉评估、照护者报告测量、功能参与结局及步态与运动表现的客观分析。
结论部分译文：本研究表明，经全面基于操作表现的评估，特发性踮足儿童在感统整合与运用能力方面表现出独特异常。与典型发育同龄者相比，ITW儿童在多个SIPT领域存在困难，尤以触觉知觉、运用能力、平衡与双侧运动协调为著，并呈现躯体运用障碍的高发生率。这些数据表明，ITW不仅是生物力学性步态变异，而是与感觉—运动组织显著异常相关的异质性综合征。结果强调标准化基于操作表现的评估在检出高阶感统整合与运用困难方面的重要性，此类困难可能仅凭照护者报告测量无法显现。更深入理解ITW儿童的感统整合与运用功能，可改进针对性评估方法并促进兼顾运动表现与功能参与的个体化干预方案的制定。
