外部Haller指数作为一种新的、可靠且准确的评估方法，用于评估胸廓凹陷（pectus excavatum），结合了临床评估、三维表面扫描测量和磁共振成像（MRI）技术
《Journal of Pediatric Surgery》：The external Haller index as a new, reliable, and accurate evaluation of pectus excavatum associating clinical assessment, 3-D surface scanning measurement, and MRI.
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pectus excavatum患者及对照组经MRI测量内外Haller指数（HI/EHI）的可靠性及诊断准确性研究，显示EHI 1.68为最佳截断值，与HI（3.29）等效，且通过临床胸廓测量仪或3D扫描即可获得，降低辐射暴露和经济成本，适用于儿科临床决策。
作者名单：安妮·塔巴德-富格尔（Anne Tabard-Fougère）、皮埃尔·拉斯科姆贝（Pierre Lascombes）、吉姆·怀尔德（Jim Wilde）、西玛·托索（Seema Toso）、罗曼·戴尔（Romain Dayer）、努赛巴·阿尔·拉马迪纳（Nuseibah Al Ramadina）、伊莎贝尔·鲁肖内-梅特拉耶（Isabelle Ruchonnet-Métrailler）
瑞士日内瓦大学医院及日内瓦大学妇女、儿童与青少年科的骨科与创伤外科手术部门
摘要
引言
漏斗胸（Pectus excavatum，PE）是最常见的胸壁畸形。传统的霍勒指数（Haller index，HI）通过计算机断层扫描（CT）进行测量，用于指导手术决策。无辐射的磁共振成像（MRI）以及成本较低的替代方法，如临床胸廓测量仪或3D成像技术，也可以测量外部霍勒指数（EHI）。
材料与方法
2015年至2021年间，我们前瞻性地招募了患有漏斗胸的患者和胸廓结构正常的对照组（其他诊断）。所有参与者均接受了常规的心脏MRI检查。漏斗胸患者还接受了临床评估、肺功能测试以及专门的3D表面扫描测量。通过类内相关系数（ICC）评估了使用MRI测量的每位受试者的HI的评分者间可靠性，以及每位漏斗胸患者的EHI的评分者间可靠性。利用曲线下面积（AUC）评估了EHI和HI在区分漏斗胸患者和对照组方面的诊断准确性，并通过优登方法（Youden method）确定了最佳临界值。
结果
我们共招募了51名漏斗胸患者（平均年龄14.1±2.0岁）和30名对照组（平均年龄14.4±1.8岁），两组在人口统计学特征上相似。MRI-HI（ICC=0.97）和EHI（ICC=0.96）的评分者间可靠性均非常优秀。两种指数的诊断准确性均很高（MRI-HI AUC=0.99，临界值为3.29；EHI AUC=0.95，临界值为1.68）。从MRI得到的EHI值与临床胸廓测量仪和3D表面扫描的结果高度相关（p<0.05）。
结论
传统的霍勒指数临界值3.29可以通过使用临床胸廓测量仪或3D成像技术得到的EHI临界值1.68有效替代。其出色的可靠性使其非常适合用于儿科骨科和外科临床，有助于在复杂的影像学检查与实际临床决策之间建立桥梁。
引言
漏斗胸是最常见的胸壁畸形，发病率约为每300至1000名活产婴儿中有1例，男女比例为5:1 [1]。有许多临床和放射学指标可用于评估胸壁畸形，这些指标为制定治疗策略和进行客观随访提供了有价值的工具。霍勒指数（Haller index，HI）是最常用的指标，它通过计算患者的胸廓横径与胸腔凹陷深度的比值来评估畸形的严重程度，使用的是胸部计算机断层扫描（CT）图像 [2]。
在霍勒最初的报告中，所有被选为手术的患者HI值均大于3.25，而所有“正常”对照组的HI值均小于或等于3.25 [2]。由于年龄、性别和整体胸廓解剖结构等因素的差异，HI的可靠性受到质疑。Daunt等人 [3] 发表了557名儿童的标准化HI数据，得出结论认为无论年龄或性别如何，HI值为2.7是正常解剖结构的上限。
为了解决HI的局限性，人们提出了其他指标。例如，校正指数（Correction index）基于CT成像，可以消除胸廓宽度的影响，从而提高区分健康病例和病理病例的能力 [4]。同样，由于胸骨扭转等原因，使用HI时常被低估的畸形不对称性可以通过胸骨旋转角度来更好地评估。这一指标为畸形提供了更多信息，并有助于预测手术结果，尽管它仍然依赖于横截面成像 [5]。
虽然传统上使用CT扫描来测量HI，但最近的研究探讨了使用磁共振成像（MRI）进行测量的可行性 [6]，后者作为一种减少辐射暴露的替代方法，在文献中显示出与CT高度相关的相关性 [7]。然而，在许多医疗系统中，MRI的成本和资源消耗明显高于CT。这一经济因素，加上避免电离辐射的必要性，凸显了研究更易于获取、无辐射技术的必要性。
最近的研究探索了评估前胸壁畸形的新方法，特别关注三维（3D）表面扫描测量。传统指标通常依赖于单个胸廓切片——通常是在畸形最明显的部位——这会导致不同检查之间和不同评估者之间的差异，并且只能部分反映整体胸廓结构。
Lain等人 [8] 对42名鸡胸（Pectus carinatum，PC）和漏斗胸（PE）患儿进行了3D外部体表评估，发现外部HI与内部HI之间存在高度相关性（r = 0.83，p < 0.05）。然而，用于建立相关性的具体病例细节未予说明。同样，Poncet等人 [9] 在一项针对10名患者（PE 5例；PC 5例）的研究中，证明了光学表面成像（使用InSpeck成像系统）与CT扫描之间的强相关性（r2 = 0.94）。
最近，Guillot等人 [10] 比较了6名漏斗胸患者的MRI/CT图像和3D扫描结果，观察到良好相关性，Bland–Altman误差较低（< 1）。Michalik等人 [11] 评估了40名健康成年人的胸廓表面地形，评估了面积和体积测量结果，并显示出出色的评分者间和评分者内可靠性，尽管与CT扫描相比略有高估。此外，一项使用假体和35名健康受试者的360度躯干扫描验证研究显示，与CT测量结果相比相对偏差较低（0.42–2.25%），评分者间和评分者内可靠性也很高。尽管如此，我们认为仍需进一步研究以评估这些技术对胸壁畸形患儿的适用性。
因此，本研究项目旨在：1）使用横向MRI评估漏斗胸患者时，比较传统（内部）HI和外部霍勒指数（EHI）的评分者间可靠性；2）验证EHI和HI在区分漏斗胸患者和对照组方面的诊断准确性；3）将表面评估（临床评估和3D表面扫描测量）与MRI的结果进行关联。
研究设计
这是一项前瞻性、单中心研究，旨在评估评分者间可靠性和病例-对照组的诊断准确性。该项目已获得当地伦理委员会的批准（CCER 2019-00828）。本文的撰写符合《可靠性与一致性研究报告指南》（Guidelines for Reporting Reliability and Agreement Studies，GRRAS）和《诊断准确性研究报告标准》（Standards for Reporting Diagnostic Accuracy Studies，STARD）的要求。
参与者
参与者在2015年至2021年间通过我们三级医院的多学科咨询被纳入研究
参与者
共招募了51名漏斗胸患者（44名男性，占86%）和30名对照组（22名男性，占73%），平均年龄分别为14.1岁（标准差2.0岁）和14.4岁（标准差1.8岁）。两组在年龄、性别、身高、体重和体重状况方面无显著差异（p > 0.05）。漏斗胸组的平均HI值显著高于对照组（5.3（标准差1.9），对照组为2.4（标准差0.4）；p < 0.001，其中24/51（47%）的病例符合纳入标准
讨论
本研究显示，使用MRI得到的EHI具有出色的评分者间可靠性（ICC > 0.95）和诊断准确性（使用1.68作为临界值时，AUC > 0.95）。这与我们51名漏斗胸患者和30名无症状、年龄匹配的青少年中的传统CT基HI值相当。EHI与我们的两种胸廓表面地形评估方法——临床CSDI和3DHI——均显示出高度相关性。
这些结果表明……
结论
我们的研究表明，基于MRI得到的外部霍勒指数（EHI）是传统霍勒指数的有效替代指标，具有出色的评分者间可靠性和诊断准确性，可用于识别患有漏斗胸的青少年患者。使用1.68作为临界值时，从MRI得到的EHI可以可靠地替代传统的霍勒指数，因为它在识别漏斗胸患者和对照组方面表现出出色的评分者间可靠性和诊断准确性。
研究设计
一项关于评分者间可靠性和诊断准确性的前瞻性研究。作者贡献声明
吉姆·怀尔德（Jim Wilde）：撰写、审稿与编辑、验证。皮埃尔·拉斯科姆贝（Pierre Lascombes）：撰写、审稿与编辑、验证、方法学、数据管理、概念构建。安妮·塔巴德-富格尔（Anne Tabard-Fougère）：撰写、审稿与编辑、初稿撰写、可视化、验证、方法学、数据管理、概念构建。伊莎贝尔·鲁肖内-梅特拉耶（Isabelle Ruchonnet-Métrailler）：撰写、审稿与编辑、验证、监督、方法学、概念构建。努赛巴·阿尔·拉马迪纳（Nuseibah Al Ramadina）：撰写、审稿与编辑、数据管理
财务披露
作者与本文无相关的财务利益关系。研究经费由日内瓦大学提供。
伦理
该项目已获得日内瓦儿童医院伦理审查委员会的批准。资金来源
本研究未接受来自公共部门、商业机构或非营利组织的任何特定资助。利益冲突
作者声明无利益冲突。
