《Journal of Applied Research in Intellectual Disabilities》：Key Factors for Quality End-of-Life Care for People With Intellectual Disabilities. A Critical Interpretive Synthesis Review Using a ‘Best-Fit’ Framework Approach
研究旨在构建一个理论框架，以指导对智力障碍（ID）患者优质临终关怀（EOL）关键因素的理解。研究人员采用批判性诠释综合（CIS）方法学，并运用"最佳契合"框架方法开发新的理论框架。通过广泛检索策略对数据库进行检索，并应用宽泛的纳入标准。从一个有目的的相关文献样本中提取数据以进行综合。
在检索到的1270条记录中，40篇文献被纳入综合。基于此，研究人员开发了一个新的理论框架，包含三个主题——"个人化的护理方法"、"参与式网络"和"赋能性基础设施"。
所呈现的理论框架反映了多种视角的整合，为智力障碍患者优质临终关怀的关键因素提供了更为深入的理解。
1 引言
该部分阐述了智力障碍人群的健康现状及临终关怀背景。研究表明，智力障碍患者较普通人群健康状况更差，慢性病发病年龄更早，健康谱系更为复杂。尽管预期寿命有所延长，但这一人群面临沟通障碍、筛查不平等、医疗专业人员污名化态度以及诊断遮蔽（diagnostic overshadowing）等问题，导致延迟诊断和治疗。随着寿命延长，智力障碍患者带着更复杂的需求度过更长时间，身体与心理健康共病、超多重用药（hyper polypharmacy）及沟通困难等问题因年龄增长而加剧。
临终关怀（EOL）被定义为死亡临近且预期寿命有限的时期，需与涵盖更广的缓和医疗（palliative care, PC）相区分。医疗专业人员——特别是护士、医生和社会护理工作者——普遍报告缺乏为智力障碍患者提供优质临终关怀的培训。现有实践指南多反映单一利益相关者群体的视角，缺乏跨群体整合的理解。本综述旨在通过评价证据基础，开发一个全面、系统、有条理的理论框架，代表广泛利益相关者的观点，以指导最佳实践的实施。
1.1 研究目的与目标
本综述的研究问题是：智力障碍患者优质临终关怀的关键因素是什么？目标是对该研究问题进行理论化的理解构建。
2 方法
2.1 设计
鉴于传统系统综述方法论难以应对多样化证据的挑战，本研究采用批判性诠释综合（CIS）方法。CIS允许纳入所有能提供主题洞见的证据，兼容异质性文献，支持解释性方法并纳入质量评价元素，同时允许迭代理论生成。为支持研究目标，研究借鉴了"最佳契合"框架方法的原则，使用Tuffrey-Wijne和Davidson（2018）的现有已发表模型指导初始编码过程。该综述已在PROSPERO注册，并遵循系统综述和荟萃分析首选报告项目（PRISMA）指南。
2.1.1 纳入标准
解释性综述旨在识别与主题相关的潜在相关文献，但仍需设定纳入标准以保持聚焦。初步纳入标准包括：18岁及以上智力障碍成人及/或其照护者（家庭、正式及非正式照护者）；英文文献；任何研究设计；所有出版物类型；内容涉及智力障碍患者临终关怀；时间不限。随着综述推进，这些标准可根据需要进行细化。
2.1.2 检索策略
基于"临终关怀"、"智力障碍患者"和"生命末期"等核心概念，研究人员与学科 experts 共同制定了广泛的检索策略，使用同行评审电子检索策略（PRESS）清单提高文献质量。检索不设研究设计、出版物类型或时间限制，排除非英文文献。检索策略在CINAHL、EMBASE、MEDLINE、PsycINFO和Web of Science五个电子数据库中执行，并探索补充数据库以获取灰色文献，包括Cochrane图书馆、全球医学索引（WHO）、Google Scholar和Proquest学位论文库。所有文献导入EndNote X21进行去重。
2.1.3 文献筛选
检索到的文献导出至Covidence进行标题和摘要筛选，由两名研究团队成员完成。根据CIS的迭代方法，初步评估表明需要细化初始纳入标准，引入排除标准：侧重开发和/或评估临终倡议或资源的文献；提供临终关怀对照护者的影响；关于临终医疗干预决策；智力障碍患者参与临终研究的障碍与促进因素；文化特定的临终关怀问题；以及死亡对智力障碍患者的影响。标记为"合格"或"纳入情况不明"的文献进入全文筛选，摘要不明确的文献也纳入全文筛选。评审员就是否纳入进行持续讨论，不确定性通过协商解决。
2.1.4 质量评价
非排除文献的全文由每位评审员独立检索和审阅，以决定是否纳入综述。按照CIS方法指导，此"质量评价"阶段采用高容忍度，旨在最大化纳入能提供概念洞见的广泛文献，而非聚焦"方法论细节"。初步步骤为评价实证论文，排除"致命缺陷"文献，即未满足以下标准：研究目的和目标是否清晰陈述；研究设计是否明确说明且适合研究目的和目标；是否提供了研究发现产生的清晰过程说明；是否展示了充分数据支持解释和结论；分析方法是否适当且充分解释。由于最终纳入决定取决于相关性后续评估，应用上述标准时维持低门槛，因部分"薄弱"文献被认为具有高相关性，值得进一步审查。
其余未被判定为"致命缺陷"的实证论文及灰色文献等材料，进一步就其相关性进行评价。这是质量评价阶段的第二步。相关性基于各文献围绕研究问题生成概念、理论或洞见的能力。指导此阶段评价的核心问题是：该文献是否清晰阐述了智力障碍患者优质临终关怀的内涵？此方法遵循CIS综述"将文献视为值得批判性审视"的宗旨。与任何定性分析一样，"创造性、解释性过程"限制了完全透明。为应对基于单一视角的潜在偏倚，上述评价步骤均由两名研究团队成员完成。经共识认定为"相关"的文献被纳入综合。
2.1.5 数据提取与综合
质量评价阶段识别出大量相关文献。与传统系统综述不同，CIS不要求将所有符合纳入标准和最低质量要求的相关文献纳入分析。检索阶段的目的在于识别潜在相关文献以提供"抽样框"，从中选取文献进行分析。取样的合理性在于解释性综合的重点在于概念和理论的发展，而非对所有数据的穷尽性总结。
参照Bullock等（2021）的方法，从该抽样框中抽取样本进行初始数据提取和批判。采用目的性抽样选取文献，基于其对该主题的独特洞见。这些文献在质量评价阶段被识别为明确聚焦于优质临终关怀。选取广泛的材料以确保目的性样本中代表多种出版物类型、方法论、研究设计和发表年份。
使用Excel文件作为数据提取和分析工具。首先从每篇样本文献中提取描述性数据。进一步的数据提取和分析采用框架方法（Framework Method），参照Gale等（2013）的方法并根据需要进行调整。数据分析同时采用演绎和归纳方法，步骤如下：
对所有文献进行深入的熟悉化过程，反复阅读。下一步进行初始编码以识别 overarching 主题。尽可能以先验框架（Tuffrey-Wijne和Davidson, 2018）作为分析框架，从每篇文献的发现中提取数据，按照框架四个主题中的类别和组成代码进行演绎编码。这四个主题为"个体与组织承诺"、"协作共事"、"以人的故事为护理核心"和"开发工具与员工培训"。为每个主题创建单独的Excel工作表，数据组织为框架矩阵，每行代表一篇文献，每列代表主题内的代码。对于不适合预定义代码但能增加对其他必要关键因素理解的数据，采用数据驱动的主题分析归纳识别额外代码，在第五个工作表中捕获。
从这一新兴编码方案中，识别共同主题和概念，形成综合论点，呈现为新的理论框架。该框架从先验框架发展而来，包含原始和修改后的子主题，以及通过归纳主题分析提取数据生成的新子主题（Carroll等, 2011）。来自目的性样本文献的证据持续整合入发展中理论框架，直至所有证据被审查并建立最终编码方案（Carroll等, 2013）。按照CIS方法，数据提取、批判和综合以"迭代的、交互的、动态的和递归的而非固定程序"进行。
为"测试"框架并评估是否需要更多细节，从抽样框中抽取三篇额外文献进行数据提取。经审查，这些文献未对框架产生进一步洞见，表明已达到饱和（Bullock等, 2021）。
数据由主要作者提取并开发提出框架，经所有评审员批判性考虑并调整至达成一致。
3 结果
3.1 文献筛选
文献筛选流程显示，共检索到1270条记录进行标题和摘要筛选，171篇进入全文审阅。质量评价阶段排除120篇：2篇为"致命缺陷"文献；65篇与研究问题不相关，未能清晰阐述优质临终关怀内涵；53篇为会议摘要或海报展示，未能提供充分主题洞见。排除后剩余51篇相关文献构成"抽样框"，从中目的性抽取40篇进行提取和综合，以反映整体证据的多样性。
3.2 文献特征
纳入综合的40篇文献中，26篇为实证研究，来自爱尔兰（n=8）、澳大利亚（n=8）、英国（n=7）、荷兰（n=2）和美国（n=1）。研究采用定量、定性和混合方法，主题围绕智力障碍患者临终关怀。尽管努力确保各类参与者代表性，但受发表证据限制：无智力障碍患者本人接受临终关怀的参与；丧亲照护者多为工作人员，家庭成员参与有限。
除实证研究外，综合还包括4篇文献综述、4篇专题文章、3个书籍章节、1项Delphi研究、1项共识声明和1份优质临终关怀指南。此广泛文献目的性纳入以反映该主题整体证据的多样性，并承认作者的原创贡献，符合CIS支持纳入理论丰富异质性文献的核心原则。早期文献也被目的性纳入以检验时间趋势，并考虑经典文献的价值。
3.3 框架构建
数据从文献中提取，最初按照先验框架（Tuffrey-Wijne和Davidson, 2018）四个主题中的类别和代码进行编码。按照CIS方法学（Dixon-Woods等, 2006），分析和综合同时进行并迭代，随着重复主题的出现而调整。此过程中，部分先验子主题有证据支持纳入新兴框架，部分则证据不足或缺乏而未纳入。以下分节概述演绎分析结果，包括有理由纳入的先验子主题（部分经修改），以及不适合预定义代码但提供有价值洞见的数据经主题分析创建的新归纳子主题。
3.3.1 先验子主题
3.3.1.1 身体护理
临终关怀的首要目标为促进舒适，症状管理是多因素现象的一个方面，疼痛管理为优先事项。身体护理还包括营养和水化的有效管理。熟悉患者的人员对理解不适表达很重要。
3.3.1.2 预先护理计划
涵盖患者所有护理愿望的预先护理计划是临终关怀的重要组成部分，早期文献即有体现。计划特别强调需要转移至其他护理场景时尤为重要。建议早期讨论和记录愿望，确保在恶化前已知悉，避免在压力更大的后期做重要决定。智力障碍患者特别重视临终决策机会，应被支持参与该过程。
3.3.1.3 支持按意愿生活
允许患者按其意愿生活被提升为提供临终关怀的方式。策略包括满足患者最后愿望、维持先前珍视的体验。
3.3.1.4 护理连续性
护理连续性——勿与"就地死亡"混淆——是优质临终关怀的基础。这包括与熟悉的人和物品保持联系，特别是因护理需要转移时。护理连续性对痴呆患者尤为重要。
3.3.1.5 定期培训
对智力障碍服务人员进行培训是一致出现的主题，特别是疼痛和症状管理方面。有临终关怀培训时，工作人员对提供高质量护理的能力更有信心。也鼓励提升缓和医疗人员为智力障碍患者提供临终关怀的能力。
3.3.1.6 智力障碍服务与缓和医疗人员协作
智力障碍服务与专科缓和医疗人员合作的价值在近期和早期文献中均有认同。此类协作有助于解决服务提供差距、促进专业知识共享、使患者留在护理场所，还能"消除恐惧并提供相互支持"。协作发生的场景报告了高满意度。
3.3.1.7 所有医疗专业人员协作
跨所有护理场景的医疗专业人员协作是突出主题，被认定为成功提供缓和医疗的关键，特别是在家中提供临终关怀时。沟通被确认为有效协作的关键。
3.3.1.8 与家庭协作
认可在所有临终关怀方面（包括死后仪式）让家庭参与的重要性。家庭应被视为重要信息提供者，可能最了解患者，应被视作"团队"的一部分。
3.3.1.9 支持家庭
情感支持必须作为优质临终关怀的一部分提供给家庭，并纳入临终关怀计划。提供死后丧亲支持也被确认为关键考量。
3.3.1.10 与同伴协作
应鼓励同伴参与临终关怀，提供患者临终需求信息并识别重要关系。智力障碍患者认识到参与朋友护理的重要性。
3.3.1.11 领导力
领导力被确认为成功临终关怀的关键。有效领导力被描述为创造支持人们制定自己临终计划的环境，创造选择机会，促进协作环境，并确保资金和适当培训人员等资源。
3.3.1.12 政策
有关优质临终关怀政策的证据集中在公平获得缓和医疗的重要性上。公平获得主流缓和医疗服务将支持智力障碍患者如欲求留在自己家中度过生命末期。
3.3.2 新子主题
3.3.2.1 护理中的赋能伙伴
让患者参与并在可能程度上影响自身临终关怀，作为优质临终关怀的先决条件强烈出现。智力障碍患者应被支持使其价值观和偏好在临终规划中发挥中心作用，即使其决策能力有限或沟通困难。爱尔兰2015年《辅助决策（能力）法》的引入反映了这一赋权趋势，促进智力障碍患者在包括临终关怀在内的各方面决策中的参与。
3.3.2.2 情感支持
向患者提供情感支持以给予安心被确认为优质临终关怀的重要组成部分。"陪伴"患者走过临终旅程的重要性被强调。熟悉患者的人员最适合提供此类情感支持。
3.3.2.3 灵性照护
理解和满足灵性需求被观察为临终关怀的基本组成部分，带来平静并减少恐惧。这可能涉及回顾患者一生或准备即将到来的死亡。
3.3.2.4 沟通
必须与患者及被认定为对其重要AN重要的人进行开放沟通，以使临终关怀有效。适当的诊断和治疗方案沟通被 focuseed 为赋能患者的方式。还应有参与死亡和濒死对话的机会，帮助患者为自身死亡做准备。重要的是记住，不能仅因患者不能言语就认为其不沟通。必要时应采取适当支持措施，例如让熟悉患者的人参与。
3.3.2.5 支持员工
文献表明，优质临终关怀延伸为智力障碍服务和缓和医疗员工提供适当支持。这包括情感和实践支持、自我照顾培训以及丧亲支持。
3.3.2.6 支持同伴
同理，建议为同伴提供支持。策略包括确认关系的重要性，支持同伴参与临终过程的所有方面，如死后仪式和丧亲支持。
3.3.2.7 照护能力
适当资源（人员和设备方面）被确认为优质临终关怀的先决条件，如要在家中提供护理则尤为重要。照护能力适用于智力障碍服务和缓和医疗组织。员工必须具备所需培训、专业知识、人际交往技能和奉献精神。
3.4 理论框架
框架综合过程中，子主题之间产生协同作用，识别出 overarching 主题。第一主题反映需要个人化的护理方法，应对维持舒适所需的所有护理方面。这包括整体对待患者，关注其身体、情感、社会和灵性需求。在支持患者表达意愿和偏好的同时，应以个人为中心提供护理。第二主题强调患者周围需要参与式网络。这些网络应尽可能广泛，包括智力障碍服务人员、缓和医疗人员、更广泛医疗专业人员网络、家人和朋友，共同协作向临终患者提供护理，同时他们自身得到支持。第三主题指出赋能性基础设施的重要性，具备充分的照护能力。这汇集了护理所需的所有要素，包括拥有适当培训的员工队伍。此外，应有政策保障智力障碍患者公平获得缓和医疗。为协调和实施这些相互依赖的因素，需要有效领导力。
综合过程中出现的综合论点催生了新理论框架，概述了向智力障碍患者提供优质临终护理的关键特征。为确认框架稳健性，从抽样框（未入选目的性样本）中抽取三篇额外文献进行数据提取。经审查，这些文献未产生进一步洞见，确认无需修改框架，目的性样本40篇文献已达到饱和。
4 讨论
本CIS综述采用"最佳契合"框架方法回答了"智力障碍患者优质临终关怀的关键因素是什么"这一问题。使用先验框架作为支架整合多样化证据主体，开发的理论框架为所审查问题提供了额外清晰度。
除医疗专业人员为参与者的实证研究外，纳入综合的还有智力障碍患者和家庭成员为参与者的研究。这些研究中，以下子主题强烈出现，暗示了对自主的渴望和对关怀软性方面的关注："护理中的赋能伙伴"、"情感支持"、"灵性照护"和"沟通"。这些新子主题反映了本新框架更广泛的关注点，这在先前框架中并不存在。
纳入该领域公认领导者的证据——其对结构需求的认识——也促进了新子主题的添加。书籍章节、共识声明和Delphi研究中体现的材料价值，从新"赋能性基础设施"主题中可见，特别是在修改后的"公平获得"政策相关子主题和新的总括性子主题"照护能力"中。此外，专题文章和护理指南中针对现实挑战的实践解决方案，补充了实证研究和专家见解所提供的价值。这些视角的添加扩展了框架的深度和广度，提供了更全面的必要因素概览。
部分原始子主题虽然在文献中有证据但程度不显著，如"超越职责"和"相互学习"，被整合入其他子主题。无证据支持纳入的子主题如"魅力"、"工作组"、"愿意接受挑战的专业人员"和"会议"则未被纳入。值得注意的是，因次要重要性被排除或合并的子主题均适用于提供临终关怀的员工。新框架更广泛的贡献者范围导致其他重要因素出现，可能稀释了这些员工相关因素的重要性。
本综述的关键优势在于采用的方法论。批判性诠释综合的优势在于包容所有研究类型，允许考虑广泛文献样本，并在新框架中实现观点平衡。CIS促进的抽样概念支持创建目的性样本，聚焦概念和理论发展而非穷尽性数据总结。此外，CIS促进的同时和迭代方法被用于综合发展，允许对证据进行更深入的解释。另一优势是整合了"最佳契合"框架方法的关键原则。所选先验框架为发展新兴理论提供了坚实基础。由此开发的理论框架积极贡献于政策、研究和实践。
通过呈现包含优质临终关键因素的框架，为最佳实践提供指导。这设定了衡量实践中临终关怀的基准，突出可能存在的差距和需改进之处。文献识别了若干不足，特别是培训方面。这些不足需要通过探索日常临终关怀与理论框架设定原则的契合程度来确认，并识别其他差距。这将指示进展方向及支持优质关怀所需的政策、研究和教育。
本综述清楚表明，关于智力障碍患者临终关怀的证据大多来自医疗提供者的视角。尽管已有一些以智力障碍患者为积极参与者的研究，但缺乏探索该群体自身接近临终时经历的研究。未来研究纳入该群体可能提供对其挑战及优先事项和视角的更深入理解。此外，需要更全面的研究议程，包括作为丧亲照护者的家庭成员。目前证据匮乏是否因家庭参与临终关怀不足，或该研究领域未被充分探索，尚不明确。
4.1 局限性
由于并非所有相关文献都纳入综合，新框架可能存在关键遗漏的风险。但通过测试额外材料是否对框架产生进一步洞见，降低了此风险。此外，CIS缺乏透明度（特别是生成综合论点的方法）的担忧，已通过清晰概述这些阶段的操作方式得到解决。另外，各相关文献在生成综合论点中的贡献已在综合发展中明确注明。
5 结论
本研究是对智力障碍患者优质临终关怀知识库的重大贡献，提供了对需求的更深入理解。它提供了审视当前实践充分性并加以改进的机会，从而明确政策、研究和教育方面需要进一步工作的领域。这一新理论框架统一了来自多种来源的一系列观点，满足了跨利益相关者的需求。这一整合结构的发展证明，其整体价值超过了各部分之和。
框架的发展得益于采用支持纳入理论丰富异质性文献样本的方法论，并允许对现有证据采取批判性方法。本综述展示了如何运用基于研究的证据开发框架，为指导最佳实践提供支持。
新框架包含三个明确的新主题——"个人化的护理方法"、"参与式网络"和"赋能性基础设施"。这表明智力障碍患者的优质临终关怀是多方面的，其广度超出了确保有敬业、训练有素的专业人员到位。它需要所有照护者的参与，在赋能的环境中得到适当支持并协同工作，根据患者的愿望提供个性化护理。
