用于评估吞咽困难成人口咽肌肉功能的单项测量方法的技术与特性：基于COSMIN框架的系统性回顾

《Dysphagia》：Measurement Techniques and Properties of Single-item Measures for the Evaluation of Oropharyngeal Muscle Function in Adults with Dysphagia: A Systematic Review using the COSMIN Framework

　　摘要
肌肉功能障碍是吞咽障碍中的一个关键因素。尽管有多种技术可以用来评估肌肉功能，但关于测量项目及其特性的全面综述仍然缺乏。本研究对直接评估口咽部肌肉功能所使用的技术进行了系统回顾。纳入的研究涵盖了表面肌电图、舌动力测量、超声波、高分辨率咽部测压、磁共振成像和计算机断层扫描，并报告了符合《基于共识的健康测量仪器选择标准》（COSMIN）的测量特性。这些技术得出的测量结果被转化为单项测量指标。使用QualSyst工具对方法学质量进行了评估。在6279条记录中，共识别出125项符合标准的研究。技术类型包括：表面肌电图（n=33）、舌动力测量（n=34）、超声波（n=17）、高分辨率咽部测压（n=15）、磁共振成像（n=5）、计算机断层扫描（n=4）以及结合多种技术的研究（n=17）。这些单项测量指标具有多样性，涵盖肌肉激活、协调性、力量、耐力、成分、厚度和运动学等多个领域。研究主要关注口腔肌肉而非咽部肌肉。有效性的研究较多（n=117），主要通过已知群体有效性或假设检验进行验证；而关于可靠性和反应性的研究较少（n=20和n=25），但报告的结果表明这些指标在评估者内部及对治疗干预的反应方面表现优异。不同测量技术下出现了多种单项测量指标。然而，关于测量特性的报告较为有限。未来的研究应注重测量工具的严谨设计和标准化，以便全面评估吞咽障碍的潜在机制。

引言
安全高效的吞咽需要超过30对肌肉的快速且协调的活动，这些活动在不到一秒的时间内按照严格的兴奋性和抑制性事件序列发生[1, 2]。这一过程中的任何环节出现紊乱都可能导致吞咽障碍，即吞咽功能受损[3]。吞咽障碍在神经系统疾病、神经肌肉疾病、结构性疾病和全身性疾病中较为常见，尤其在老年人中更为普遍，并可能引发严重的临床后果，如吸入性肺炎、住院时间延长、营养不良和死亡率增加[4, 5]。由于其多因素病因，吞咽障碍最好被理解为神经控制、结构完整性和肌肉功能相互作用的结果[6, 7]。因此，有效的评估需要能够捕捉这些基本成分的测量工具[8]。吞咽的仪器评估方法，如视频透视吞咽研究（VFSS）和柔性内镜吞咽评估（FEES），被认为是吞咽障碍评估的金标准，因为它们可以直观显示食物团的运动、吞咽生物力学和气道保护情况。然而，VFSS和FEES主要通过间接指标来推断肌肉功能，无法直接评估口咽部肌肉的结构、协调性或力量生成。在包括神经肌肉疾病、全身性疾病、老年人群等多种情况下，肌肉功能障碍都是吞咽障碍的关键因素[5, 9, 10, 11, 12]。虽然有技术能够直接量化肌肉功能的某些方面，但临床医生面临的方法和结果指标众多，且其测量特性的证据并不明确。对这些指标进行可靠的评估对于支持明智的选择和临床解读至关重要。

方法
本研究遵循《基于共识的健康测量仪器选择标准》（COSMIN）框架，对测量指标的可靠性、有效性和反应性进行了评估[13, 14]。尽管COSMIN分类法传统上将测量仪器定义为聚合多个项目的量表，但本综述将其具体技术衍生的参数转化为单项测量指标。在此背景下，测量技术指的是数据采集方法（例如超声波），而测量结果则指从这些技术中得出的具体参数（例如肌肉厚度）。这些参数作为单项测量指标进行评估，是独立的结果，无需汇总[8]。本系统回顾的目标是：(a) 识别并总结用于直接评估口咽部吞咽障碍成人患者口咽部肌肉功能的技术；(b) 使用COSMIN框架报告提取的单项测量指标的测量特性；(c) 评估纳入研究的方法学质量。

本研究遵循《系统回顾和荟萃分析的优先报告条目》（PRISMA）指南中的COSMIN结果测量仪器（OMI）部分[15]。完整的PRISMA检查表作为在线资源1提供。研究方案在PROSPERO平台上进行了前瞻性注册（为保护匿名性，注册号未公开）。

纳入/排除标准
纳入标准如下：(1) 年龄超过18岁且被诊断为口咽部吞咽障碍的成人；(2) 使用直接测量口咽部整体肌肉或肌肉束的技术；(3) 根据COSMIN框架报告至少一项测量特性；(4) 研究设计包括随机对照试验、对照临床试验、队列研究、病例对照研究和病例系列。排除标准包括：(1) 动物或尸体研究，或仅涉及健康参与者的研究（除非吞咽障碍亚组的样本量达到n≥10）；(2) 显微镜或侵入性测量方法（如活检、针刺肌电图）；(3) 仅关注言语、咳嗽、声音或吞咽障碍而未涉及直接肌肉指标的研究（如仅通过VFSS/FEES评估吸入情况）；(4) 有口咽部肌肉手术史、头颈癌或放疗史的参与者；(5) 仅在术后条件下使用测压技术，或仅关注上食管括约肌功能障碍的研究；(6) 病例报告、未发表的研究、预印本、研究方案和会议摘要。

测量技术
为指导搜索策略和数据提取，预先明确了具体的测量技术。本回顾评估的主要技术包括：肌肉超声波（提供肌肉厚度、截面积和回声强度等参数）、舌动力测量（最大等长压力和峰值力量）、表面肌电图（sEMG，包括信号幅度和时序参数）、高分辨率咽部测压（HRPM，包括峰值压力、压力持续时间和协调模式），以及容积成像技术，如磁共振成像（MRI）和计算机断层扫描（CT，提供肌肉体积、成分和组织密度）。结合多种技术的研究也被纳入。这些技术得出的结果被转化为单项测量指标，用于评估测量特性。

信息来源
对截至2025年2月的文献数据库进行了全面搜索，限定为仅使用英语发表的研究。搜索的数据库包括MEDLINE（Ovid）、EMBASE、CINAHL Ultimate、Cochrane Central Register of Controlled Trials和EMCARE。2025年12月再次进行了搜索。

搜索策略
搜索策略包括三个关键词：(1) 吞咽障碍；(2) 测量技术；(3) 口咽部肌肉。这些关键词通过布尔运算符组合使用。表1展示了本回顾中使用的搜索策略。

选择过程
从电子搜索中获得的文章被导入Zotero引用程序（版本7.0.24），并上传至Covidence在线软件。Covidence自动去除了重复条目。每篇摘要由两名独立评审者独立审查并根据纳入和排除标准进行评估。随后，两名评审者独立检索并审查了全文文章。如有分歧，由第三名评审者通过讨论解决。

质量评估
使用QualSyst工具评估纳入文章的质量[16]。选择QualSyst是为了系统、可重复地定量评估不同研究设计的方法学质量。14项QualSyst标准由评审者独立评分，计算出总体百分比总分和质量评级，分数越高表示方法学质量越好（例如，80%及以上表示方法学质量强，70-79%表示良好，50-69%表示一般，低于50%表示较差）。每篇文章至少由两名评审者独立评分。如果评分存在差异，评审者会讨论评分原因，并通过共识解决分歧。

数据收集过程
数据由三名评审者使用标准化的数据提取模板提取。提取的字段包括研究识别信息（作者、年份、参考文献）、测量细节（单项测量指标、测量内容、测量单位、测量方法、测量的肌肉）、研究特征（额外的测量指标、患者群体、样本量）以及具体的测量特性。两名评审者独立根据COSMIN标准对测量结果进行评分。所有提取的数据由第二名评审者核对和验证。未联系纳入研究的作者以获取缺失数据；对于缺失或不清楚的测量特性，记录为“未报告”。

COSMIN领域和测量特性
测量特性根据COSMIN分类法进行评估，该分类法包括三个领域：可靠性、有效性和反应性。在本回顾中，从纳入技术中得出的测量结果（如肌肉厚度、峰值压力、等长压力）被归类为单项测量指标。因此，内部一致性和结构有效性等特性被认为不适用，因为这些指标是单维的，属于独立指标而非多项目量表。同样，跨文化有效性也被认为不适用，因为这些结果代表客观的生理参数（如生物单位），与语言或文化背景无关。未评估标准有效性，因为目前没有普遍接受的直接测量吞咽障碍口咽部肌肉功能的标准。

详细定义
表2提供了可靠性、有效性和反应性领域的定义。每项纳入研究都针对这些测量特性的存在进行了评估。根据回顾目标，仅提取主要测量技术（如超声波、sEMG、MRI）的COSMIN特性，而不包括吞咽的仪器评估方法（如FEES、VFSS）。

数据综合
根据主要测量技术（如sEMG、舌动力测量、超声波、HRPM、MRI和CT）对数据进行了叙述性综合。由于纳入研究中报告的单项测量指标、解剖靶点和统计方法存在显著异质性，因此未进行定量荟萃分析。研究特征（包括患者群体和样本量）使用描述性统计量（频率、范围）进行总结。单项测量指标按其基础构成进行分类（如肌肉激活、形态、力量或运动学）并进行定性描述。测量特性在三个领域进行评估：有效性、可靠性和反应性。构念有效性通过总结假设检验结果（如健康组和吞咽障碍组之间的差异）以及与已知比较物的相关性进行评估。对于可靠性，提取了类内相关系数（ICC）、Kappa和变异系数（CoV）并进行叙述性综合。最后，通过综合干预或疾病进展后单项测量指标的变化来评估反应性，报告变化的统计证据（p值）和效应量（如Cohen’s d）以量化效应的大小。由于未进行荟萃分析，证据的确切性基于QualSyst工具得出的方法学质量评分进行定性评估。

结果
从五个数据库中共识别出6279条记录（EMBASE：n=2847，Medline：n=1879，EMCARE：n=879，Cochrane：n=393，CINAHL：n=280）。通过引文搜索又找到了一条额外记录。在去除重复条目和标题/摘要筛选后，对157篇全文报告进行了可行性评估，最终有125项研究被纳入回顾。研究选择过程在PRISMA流程图中有所示（图1）。图1：此图像的替代文本可能是使用AI生成的。全尺寸图像：研究选择的PRISMA流程图。

研究特征
在纳入的125项研究中，报告了各种患者群体，包括：中风、帕金森病、肌萎缩侧索硬化症、神经源性吞咽困难、肌肉减少症、眼咽型肌营养不良、脊髓和球部萎缩、亨廷顿病、多发性硬化症、急性心力衰竭、拔管后吞咽困难、重症肌无力、慢性阻塞性肺疾病和干燥综合症。共有n=10,840名参与者（包括n=1,627名健康对照组），研究样本量从n=10到n=927不等。

测量技术
125项研究中测量技术的分布如下：表面肌电图（sEMG）n=33 [17,18,19,20,21,22,23,24,25,26,27,28,29,30,31,32,33,34,35,36,37,38,39,40,41,42,43,44,45,46,47,48,49]；舌动力测量n=34 [50,51,52,53,54,55,56,57,58,59,60,61,62,63,64,65,66,67,68,69,70,71,72,73,74,75,76,77,78,79,80,81,82,83]；超声n=17 [84,85,86,87,88,89,90,91,92,93,94,95,96,97,98,99,100]；高频呼吸阻力测量（HRPM）n=15 [101,102,103,104,105,106,107,108,109,110,111,112,113,114]；磁共振成像（MRI）n=5 [116,117,118,119,120]；以及计算机断层扫描（CT）n=4 [121,122,123,124]。结合使用的技术包括：sEMG和舌动力测量n=4 [125,126,127,128]；超声和舌动力测量n=8 [129,130,131,132,133,134,135,136]；MRI和舌动力测量n=2 [137,138]；sEMG、超声和舌动力测量n=2 [139,140]；以及sEMG和超声n=1 [141]。

单项测量
提取了单项测量数据并按技术进行分类。使用sEMG的研究评估了肌肉激活、时机和协调性。激活通过幅度、收缩比和均方根值来测量[17, 19, 22, 24,25,26, 28, 29, 31,32,33, 35,36,37,38,39,40,41,42,43,44, 46,47,48]。时机通过时间变量来测量，如吞咽持续时间、潜伏期和上升/下降时间[17, 18, 20,21,22, 28, 32,33,34, 36, 37, 40, 42, 44,45,46,47,48]。协调性通过“吞咽抖动”[25, 26]、“相似指数”[20, 21]和对称性[31]来评估。使用sEMG的研究还检查了“吞咽困难的程度”[18, 25,26,27,28]和咀嚼周期[23]。舌动力测量主要测量肌肉力量[50,51,52,53,54,55,56,57,58,59,60,61,62,63,64,65,66,67,68,69,70,71,72,73,74,75,76,77,78,79,80,81,82,83]，其中最常报告的是最大舌压和最大等长压力[51,52,53, 55,56,57,58,59,60,61,62,63,64,65,66,67,68,69,70,71,72,73, 76,77,78,79,80,81,82]。肌肉耐力通过持续时间或重复次数来评估[51, 53, 59, 62, 64, 66, 71,72,73, 81]。较少有研究评估功能性吞咽力量[50, 52, 53, 77]或时间特性[54]。超声测量肌肉厚度和质量[84,85,86,87,88,89,90,91,92,93,94,95, 98, 99]，以及回声性[93,94,95, 100]。运动学评估包括径向位移和持续时间[90, 97, 98, 142]。HRPM评估收缩性和松弛性，一致报告压力积分和峰值压力[101,102,103, 105,106,107,108,109,110,111,112,113,114]。测量指标包括“吞咽风险指数”[101, 108, 109, 114]、舌驱动力[104]和“蠕动波速度”[102, 105]。MRI研究使用脂肪分数和半定量尺度评估肌肉组成[116, 118]。肌肉形态通过测量厚度和体积[117, 119]以及半自动化分割分析[120]来报告。CT研究主要检查肌肉厚度[121, 122, 124]，其中一项研究还评估了体积[123]。在结合使用的技术中，sEMG和动力测量评估了肌肉激活和力量[125,126,127,128]；超声和动力测量评估了肌肉形态和力量（128–135），有些研究测量了耐力[131]、回声性[130, 132, 133]或“剪切波速度”作为肌肉硬度的替代指标[131]；MRI和舌动力测量评估了肌肉组成/体积和力量[137, 138]。三模态研究（sEMG、超声和舌动力测量）评估了力量、厚度和激活[139, 140]。有一项研究结合了sEMG和超声来测量肌肉激活和厚度[141]。

评估的肌肉
所有使用舌动力测量的研究都主要评估了舌肌[50,51,52,53,54,55,56,57,58,59,60,61,62,63,64,65,66,67,68,69,70,71,72,73,74,75,76,77,78,79,80,81,82,83]，大多数超声研究[84, 87,88,89,90, 92, 93, 97, 99, 100]、MRI[117, 120]以及结合使用的技术[125,126,127,128,129,130,131,132,133,134,135,136,137,138,139,140]也主要评估了舌肌。舌骨上肌肉，包括颏舌骨肌、颏下肌和二腹肌的前腹，主要通过sEMG[17,18,19,20,21,22,23,24,25,26,27,28,29,30,31,32,33,34,35,36,37,38,39,40,41,42,43,44,45,46,47,48,49]、超声[84, 85, 88,89,90,91, 93, 94, 96, 98,99,100]和结合使用的技术[125,126,127, 129,131,132,133,139,140,141]进行评估。咀嚼肌，如咬肌和颞肌，通过sEMG[23, 35, 36, 42, 44, 45, 49]、超声[86, 95, 99]、MRI[116, 117, 119]、CT[121,122,123,124]以及结合使用的技术（sEMG和舌动力测量[128]、超声和舌动力测量[131]和MRI和舌动力测量[137]进行评估。咽肌几乎完全通过HRPM[101,102,103,104,105, 107,108,109,110,111,112,113,114,115]进行评估，而舌骨下肌肉仅通过sEMG[19, 31, 34,35,36, 41, 45, 49]和一项MRI研究[116]进行评估。其他评估的肌肉包括胸锁乳突肌[36, 45]、口轮匝肌[36, 99, 128]、喉肌[17, 22, 47]、甲状舌骨肌[39]、胸骨甲状肌[39]、颊肌[58]、颏舌肌[90, 120, 131]和翼状肌[116]。图2展示了所识别的肌肉范围，而图3展示了每种技术所识别的肌肉。

图2：此图像的替代文本可能是使用AI生成的。全尺寸图像。

各肌肉组测量技术的分布

测量属性
由于没有标准化的仪器来评估肌肉功能，本综述评估了来自各种测量技术的单项测量的测量属性。由于单项测量、解剖目标和统计方法的异质性，未进行定量元分析。报告了COSMIN的有效性、可靠性和反应性领域。由于报告有效性的研究数量（n=117）较多，因此未能提取统计数据。数据以叙述形式呈现，完整结果见在线资源2。可靠性和反应性的数据已提取并在表3和表4中总结。

有效性
有效性几乎完全通过假设检验进行构建有效性评估，主要利用已知组有效性来确认测量技术能够区分患者群体和/或健康对照组。收敛有效性用于测试与临床评估（例如，仪器吞咽评估）的关联。使用sEMG的研究证明了表面电位的区分有效性，可以区分患者群体和健康对照组（例如，中风与健康对照组），或者区分吞咽困难的严重程度[17, 18, 20,21,22,23, 25,26,27,28,29,30,31,32, 34, 36,37,38, 40,41,42, 46,47,48,49]。关于肌肉效率的假设通过假设检验得到证实，吞咽困难患者组的幅度较低或吞咽持续时间较长[17, 18, 20, 32, 34, 40, 45,46,47]。舌动力测量经常用于确认降低的舌压是气道穿透或误吸的预测因子[52, 53, 58, 60, 62, 64, 72,73,74,75, 77, 81]。舌动力测量还发现它可以预测咽部残留物和食物团清除障碍[57, 65, 66, 68, 71, 77, 78]。超声研究发现可以成功区分吞咽困难患者、肌肉减少症患者或神经源性患者与健康对照组[84,85,86,87,88, 90,91,92,93,94,95,96,97, 99, 100]。HRPM区分了患者群体与健康对照组的咽部压力-流量曲线[102, 103, 105,106,107, 114]，并预测气道穿透或误吸[101, 104, 108, 109, 111, 112, 115]。MRI和CT证实了神经肌肉疾病中脂肪分数增加或肌肉体积减少的假设[116, 118, 120, 123]，以及肌肉厚度减少与吞咽困难结果之间的关联[117, 119, 121, 122, 124]。最后，结合使用的技术研究了肌肉结构与功能之间的关系。多项研究证实了肌肉厚度/回声性与功能性力量之间的相关性[129,130,131,132,133,134,135,136]。

可靠性
20项研究报告了可靠性数据，具体如下：sEMG n=2 [33, 40]；舌动力测量n=1 [55]；超声n=6 [84, 87, 91, 92, 96, 97]；HRPM n=4 [108, 110, 111, 114]；MRI n=3 [117, 118, 120]；CT n=2 [121, 124]；以及sEMG和动力测量结合使用n=127, 128。总体而言，仪器测量在不同模态下表现出稳健的稳定性。sEMG（ICCs>0.77；r=0.99）[32]、舌动力测量[55]和HRPM[109, 110, 113]的报告了一致的高内在和人际可靠性，尽管sEMG在费力任务中的变异性增加[40]，HRPM需要特定的试验次数才能保持稳定性[108]。结构成像模态的可靠性取决于具体的评估指标。超声在时间和位移指标上显示出优秀的人内一致性（ICC 0.79–0.99）[83, 95, 96]，以及肌肉厚度的稳健稳定性[90, 91]，而结构测量的人际可靠性相对较低[87]。在横断面成像模态中，来自CT[121, 124]和MRI[117, 118, 120]的定量指标（如肌肉厚度和体积分割）表现出高度可靠性（ICC≥0.90）。这些定量指标的性能显著优于半定量视觉分级系统，后者的协议一致性较差至中等（加权kappa=0.36–0.55）[117]。结合使用多种模态的研究也报告了参数间的中等到良好的一致性[127, 128]。提取的可靠性指标见表3。

反应性
25项研究报告了反应性，包括：sEMG n=7 [24, 30, 35, 38, 43, 44, 47]；舌动力测量n=4 [63, 76, 78, 82]；超声n=2 [89, 92]；HRPM n=2 [112, 113]；sEMG和舌动力测量n=2 [125, 126]；超声和舌动力测量n=3 [130, 131, 136]；MRI和舌动力测量n=2 [137, 138]；动力测量、sEMG和超声n=2 [139, 140]；sEMG和超声n=1 [141]。sEMG始终显示出对干预的高敏感性，能够在多种治疗后检测到舌骨上和颏下肌肉幅度的显著改善，包括吞咽功能疗法、力量训练和神经肌肉刺激（p<0.0我们关于舌动力测量的研究结果与之前的一项荟萃分析一致，该分析认为舌压降低是肌肉减少症（sarcopenia）和全身肌肉无力的重要标志[143]。我们进一步研究指出，尽管舌动力测量在构建效度方面表现良好，但在吞咽困难患者群体中其可靠性的证据基础仍然较为薄弱。同样，我们的超声检查结果也支持了现有研究和综述中关于舌肌及颏下颌肌形态与吞咽功能之间关联的观点[147, 148]。然而，与以往的综述强调超声技术在吞咽困难评估中的潜力不同，我们的研究发现静态测量与动态测量之间存在明显差异，这反映了此前已被认定为阻碍临床应用障碍的可靠性问题[148]。此外，我们注意到相关文献主要集中在口腔肌肉和颏下颌肌肉的研究上，这与之前的系统性综述结果一致，因为评估咽部肌肉时存在方法学上的变异性[149, 150]。目前，构建效度高于可靠性和反应性，说明这一领域仍处于仪器开发的早期阶段[144]，这与工具评估和非工具评估中普遍存在的心理测量学限制相吻合[145, 146]。因此，亟需开发标准化协议，以确保这些技术能够成为全面吞咽困难评估的重要组成部分。

**优势与局限性**
本综述采用了全面的搜索策略，遵循了PRISMA指南，并应用COSMIN框架对涵盖多种技术、肌肉群和临床群体的大量研究进行了分析。所纳入研究的整体方法学质量较高，从而增强了研究结论的可靠性。然而，仍存在一些局限性：仅纳入了英文文献可能导致选择偏倚；特定的搜索策略和有限的文献人工排查可能导致部分相关研究被遗漏；此外，单项测量指标之间的显著异质性使得定量分析变得困难。尽管COSMIN框架为测量指标的评估提供了结构化且透明的方法，但该方法需要针对特定技术产生的单项指标进行调整。

**结论**
有效评估吞咽困难需要具备稳健测量特性的工具。在缺乏标准化肌肉功能评估工具的情况下，本综述综合了来自多种测量技术的单项测量指标的相关证据。虽然这些指标在区分不同病理群体的能力上得到了验证，但其实际应用仍受到方法学异质性以及可靠性数据和反应性数据不足的限制。未来的研究应着重于严谨的测量设计和标准化工作，以深入了解并针对性地解决吞咽困难的相关机制。