方法
2.1 研究设计与报告规范
本综述遵循Arksey与O’Malley提出的框架,并结合乔安娜布里格斯研究所(Joanna Briggs Institute, JBI)的优化建议,同时依据《系统综述与Meta分析扩展版报告规范——范围综述》(PRISMA-ScR)进行报告。按照范围综述的惯例,研究未对纳入文献进行单个研究的风险偏倚/质量评价。研究方案虽未预先注册,但筛选标准与分析计划在筛选开始前已明确制定。
2.2 信息来源与检索策略
为避免年度偏倚,检索覆盖PubMed与Cochrane Library自建库至2024年12月31日的全部文献。检索策略结合耳病相关的标题/摘要关键词、医学主题词(MeSH)与沙特阿拉伯相关术语,使用布尔运算符与截词符构建。完整的可复现检索策略(含过滤器与限制条件)见补充材料表S1。所有记录通过Zotero(v6.0)管理,并利用软件内置去重功能删除重复记录。
2.3 纳入标准(PCC框架)
人群(Population):纳入所有耳科学相关人群的所有学术产出,排除动物研究。概念(Concept):涵盖耳科学相关的患病率/危险因素、诊断、管理、结局、预防、生活质量、卫生政策或技术(如植入物、听力学)研究,接受所有研究设计(观察性、干预性、综述类、定性研究、基础科学、文献计量学)。情境(Context):纳入在沙特阿拉伯开展或与沙特机构合作的研究;多国研究中若沙特数据单独报告或沙特机构为参与单位则符合纳入标准。附加标准:需在PubMed或Cochrane Library索引;排除纯动物研究与无独立沙特数据的非沙特场景研究;检索阶段不设置语言限制。
2.4 证据来源筛选
第一阶段由两名独立评审员根据PCC标准评估所有检索记录的标题与摘要,不符合标准的记录被排除,相关性存疑的记录进入下一轮筛选。因数据库重叠产生的重复记录已在筛选前移除。第二阶段由两名独立评审员对初筛保留的文献进行全文评估,排除原因按PCC类别记录(人群/概念/情境不符或非沙特情境),两个阶段的分歧均由第三位评审员通过共识解决。
2.5 数据提取流程与条目
研究采用标准化、经预试验验证的提取表单,提取书目细节(作者、年月、期刊、出版物类型)、研究特征(主题、沙特境内区域、设计、第一作者机构归属)及资助/利益冲突声明。由于PubMed对第一作者机构的索引一致性高于全体作者,且早期记录的全作者机构信息缺失较多,因此选择第一作者机构作为机构与区域归属的统计单元,未采用分数计数或全作者计数以避免1978–2024年序列的系统缺失。数据主要提取自PubMed记录(作者面板提取姓名/机构、记录字段提取出版物类型/期刊/日期、索引的资助/利益冲突声明)。为实现主题分类的统一性,两名评审员通过官方ICD-11浏览器与编码工具将所有记录映射至ICD-11(章→块→类目)。一名主评审员完成所有记录的数据提取,另一名评审员对照PubMed记录独立核查提取字段,分歧通过共识或第三位评审员裁决解决。通过计算Cohen’s kappa值量化主评审员初始ICD-11赋值与最终协调赋值在章、块、类目水平的一致性(含95%CI)。数据通过Microsoft Excel(Microsoft 365)管理并定期备份。机构名称通过预设的机构归属清洗规则进行统一,以处理机构更名与重组问题。
2.6 结果合成
鉴于主题与研究设计的异质性,研究采用描述性合成方法,对文献计量变量(年月、期刊、机构归属)与研究特征(设计、主题、资助、利益冲突)进行叙述性总结,并通过图表展示映射后的证据分布。
2.7 统计分析
2.7.1 过度离散评估与模型选择
首先拟合泊松广义线性模型(GLM,对数连接函数)分析年度计数,皮尔逊离散统计量(φ)为2.97,显著高于1,表明存在显著过度离散,不满足泊松模型方差等于均数的假设。因此研究采用负二项回归(NB2参数化),通过额外离散参数(α)适配过度离散,其方差为μ+αμ2。
2.7.2 主要趋势分析
NB2模型设定为log(μt)=β0+β1×year_ct,其中μt为第t年的期望计数,年份以首个观测年份为中心化处理以提高截距可解释性并降低共线性。年度百分比变化(annual percentage change, APC)计算公式为( eβ1?1 )×100%,代表期望计数的逐年变化率。主要推断采用Newey–West异方差自相关一致(HAC)标准误,最大滞后期(maxlags)=3。
2.7.3 转折点(铰链)扫描与选择
为允许未知年份的斜率变化,采用连续铰链参数化方法,候选转折年份限制在观测时间点的对称15%修剪范围内,确保每个分段至少包含足够观测年份。对每个候选转折点拟合离散NB2模型并记录赤池信息准则(Akaike’s information criterion, AIC),选择最小AIC对应的年份为转折点,以相对于单斜率NB2模型的ΔAIC量化拟合改善程度;若出现AIC平局,保留网格中最早的转折点。
2.7.4 选定转折点的推断
对选定的转折点,通过最大似然法拟合分段NB2模型(联合估计α与回归系数),并采用Newey–West HAC标准误(maxlags=1)进行推断,该选择基于皮尔逊残差滞后1的自相关超出±2/√n区间的判断。转折前后的APC分别由β1与β1+β2推导,转折后APC的置信区间通过delta法计算,HAC仅改变标准误与置信区间,不改变系数与AIC值。
2.8 模型验证
研究通过留一年交叉验证(leave-one-year-out, LOYO)评估估计稳定性:依次剔除每一年份,用剩余46个观测重新拟合NB2模型,同时保留全局年份中心化原点。该方法为内部验证,确保估计不受单一特定年份的过度影响。所有分析通过Python 3.9.6完成,调用statsmodels 0.14.5、numpy 2.0.2与pandas 2.3.3库。
2.9 出版月份季节性分析
将已知出版月份的记录按12个月汇总,采用Pearson χ2拟合优度检验(自由度11)检验无季节性零假设,分别基于(i)均匀分布与(ii)按每月天数比例分布的期望频率进行检验,双侧显著性水平设为0.05。无出版月份记录不参与季节性分析,但保留用于其他合成分析。
2.10 主题多样性(ICD-11)
每条记录被分配一个主要ICD-11章节。在多样性与前k位占比计算中,采用混合ICD-11焦点类别变量:两个最高频章节(“耳与乳突疾病”第10章、“影响健康状况或与卫生服务接触的因素”第24章)进一步按ICD-11目录分组细分(块级,第24章增加类目级细分),其余主题保留在章水平。计算的指标包括:香农熵(Shannon entropy, H′)、希尔数(Hill number, 1D)、辛普森集中度(Simpson concentration, λ)、希尔数(Hill number, 2D)、皮洛均匀度(Pielou evenness, J′),其中S为非0类别的数量。同时报告前k位累计占比(k=2、3、5)。扩展码作为修饰符而非疾病,仍作为独立章节保留,以契合捕捉“研究全景”的目标而非严格临床诊断编码。每篇文章的主要研究主题由评审员判定后,通过ICD-11浏览工具检索最匹配的诊断编码,进而分配疾病编码所属章节,并赋予包含编码父目录的“块”属性;第24章研究进一步分配“类目”以实现更清晰的区分,子类包括:“装置、植入物或移植物存在”(Presence of device, implants or grafts,对应人工耳蜗植入人群、植入体效应/设计/功能或植入术研究)、“特定手术干预的卫生服务接触”(对应耳科手术干预与技术分析研究,不含人工耳蜗植入)、“检查或调查目的的卫生服务接触”(对应诊断性或筛查性耳科检查研究)、“不涉及装置的非手术干预的卫生服务接触”(对应除人工耳蜗植入外的其他非手术耳科程序或干预评估研究)。
2.11 期刊质量(Scimago SJR与分区)
期刊质量通过SCImago期刊秩(SCImago Journal Rank, SJR)得分与四分位分类评估,每篇文章匹配其出版年份的SJR值而非单一当代值。分别计算1978–2017年与2018–2024年的平均SJR值与Q1期刊占比,以百分点绝对差值与相对百分比变化描述Q1占比的变化。由于SJR为群体层面文献计量指标,未进行统计学检验。未被Scimago收录的期刊不纳入分区计算,但保留在描述性总量统计中;1999年前的年份使用1999年SJR值作为代理,因缺乏更早数据。
2.12 全球对照构建与分析
为将国家趋势置于更广泛的文献背景下,研究人员构建了PubMed全球对照数据集:使用主检索中的耳科与耳科学专用标题/摘要、关键词与MeSH术语,排除沙特隶属记录,完整对照检索式见补充材料表S8。按出版日期提取1978–2024年的年度发文量,该计数为未经筛选的检索命中数,而非通过沙特语料纳入标准的研究数,因此仅用于表征全球文献的增长速率,而非绝对体量。对照系列采用与主分析相同的负二项(NB2,对数连接)模型与转折点搜索方法;仅报告整体(单斜率)年均增长率,并检验2017年斜率变化是否改善全球拟合。Cochrane Library未单独检索对照数据集,该部分为描述性分析,仅用于将沙特轨迹置于全球活动背景下,不支持因果推断。