《CVIR Endovascular》:Successful transarterial embolization of a neonatal tongue vascular malformation presenting with life-threatening airway compromise: a case report
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背景:舌血管畸形是罕见的先天性血管异常,可能表现为新生儿出血、喂养困难和危及生命的气道损伤。由于该年龄组气道储备有限,及时诊断和早期干预至关重要。磁共振成像(MRI)和数字减影血管造影(DSA)在病变特征描述和治疗计划中发挥重要作用。病例报告:研究人员报告了一
背景:舌血管畸形是罕见的先天性血管异常,可能表现为新生儿出血、喂养困难和危及生命的气道损伤。由于该年龄组气道储备有限,及时诊断和早期干预至关重要。磁共振成像(MRI)和数字减影血管造影(DSA)在病变特征描述和治疗计划中发挥重要作用。病例报告:研究人员报告了一例体重3 kg、年龄1个月20天的婴儿,表现为进行性舌肿胀、间歇性出血和呼吸窘迫,需要气管插管稳定气道。MRI显示前舌部血管病变,内部有多发流空信号和均匀的对比增强。DSA显示主要由颈外动脉发出的舌动脉分支供血的高血管病变。干预与结果:使用微导管系统和250 μm聚醋酸乙烯酯(PVA)颗粒成功进行超选择性经动脉栓塞。栓塞后血管造影显示血管染色显著减少,病变成功去血管化。临床上,婴儿出血停止,气道通畅改善,无立即的操作并发症。结论:经动脉栓塞是治疗伴有气道损伤的新生儿舌血管畸形的一种安全有效的微创治疗选择。精细的技术和专门的新生儿血管内专业知识对于在减少操作并发症的同时获得良好的临床结果至关重要。
**论文解读:新生儿舌血管畸形伴气道损伤的经动脉栓塞治疗——病例报告与关键考量**
**研究背景与问题**
舌血管畸形(vascular malformation of the tongue)是一种罕见的先天性血管异常,在新生儿中可能表现为出血、喂养困难以及危及生命的气道损伤(airway compromise)。由于新生儿气道储备有限,即使病变体积轻微增大,也可能迅速导致临床恶化,需紧急评估与干预。磁共振成像(MRI)和数字减影血管造影(DSA)在病变特征描述与治疗计划中具有关键作用:MRI能详细显示病变范围与组织成分,DSA则是识别供血血管并指导血管内治疗的金标准。尽管经动脉栓塞(transarterial embolization)已成为血管畸形有效的微创治疗手段,但在新生儿中应用仍面临技术挑战,包括血管细小、易发生痉挛以及操作相关并发症风险升高。目前文献中对这一人群的栓塞策略详细技术描述有限。因此,该研究旨在报告一例危及生命气道损伤的新生儿舌血管畸形成功经动脉栓塞的病例,强调关键技术要点与临床结局。该论文发表在《CVIR Endovascular》。
**主要关键技术方法**
该研究为单中心病例报告,患者为一名1个月20天、体重约3 kg的婴儿,无其他样本队列来源。关键技术包括:采用右股总动脉入路,置入4-French(4F)导引鞘;使用Progreat微导管(microcatheter)和Neuro导丝实现超选择性插管,目标为舌动脉分支;术中全身肝素化(100 IU/kg),持续肝素化盐水(1 U/mL)冲洗以减少导管相关血栓;栓塞材料为250 μm聚醋酸乙烯酯(PVA)颗粒,与造影剂以50:50比例稀释,在持续透视监测下缓慢注射;栓塞终点为血管造影显示血流停滞且血管染色显著减少。
**研究结果**
- **诊断评估**:MRI显示前舌三分之二区域存在约2.6×3.2×1.9 cm的病变,T1WI等信号、T2WI及STIR高信号,内部多发流空信号(flow voids),增强后均匀强化,累及双侧颏舌肌、左侧颏舌骨肌及舌内在纵肌,提示血管畸形。DSA显示颈外动脉选择性造影示前舌部高血管染色,主要由舌动脉分支供血,无高流量动静脉分流或早期静脉引流。
- **干预与结果**:经超选择性舌动脉栓塞后,栓塞后血管造影显示血管染色显著减少,病变成功去血管化(devascularization)。临床表现为出血停止、气道通畅改善,且无立即操作并发症。
- **随访与结局**:术后密切监测,舌肿胀逐渐消退,气道稳定,拔除气道支持。序列临床随访(7天、1个月、3个月、6个月、1年)显示持续临床改善,无复发症状,计划术后3个月行MRI评估残余病变。未观察到操作相关并发症或不良事件。
**讨论与结论**
讨论部分强调了早期影像评估与专门介入放射学技术在新生儿舌血管畸形管理中的重要性。MRI与DSA在诊断与治疗计划中互补:MRI精确定位病变范围、肌肉受累及流空信号;DSA则精确识别动脉供血并便于同步血管内治疗。血管内栓塞已成为头颈部血管畸形的重要微创治疗选择,尤其对于危重儿科患者,手术可能增加发病率和术中出血。然而,新生儿栓塞技术上具有挑战性,需注意血管细小、易痉挛、血管损伤和血栓风险。本病例中,通过右股动脉4F鞘入路、全身肝素化、持续肝素盐水冲洗及精细导管操作,避免了血管扩张剂的使用。250 μm PVA颗粒允许控制性远端栓塞,减少非靶栓塞风险,以缓慢注射和持续透视监测确保安全。既往研究(如Burrows等、Berenstein等)已证实儿科头颈部血管畸形栓塞的良好结局。本病例中,栓塞后气道损伤迅速稳定,出血停止,肿胀消退,无操作并发症,序列随访显示持续临床改善,无需额外干预。该报告受限于单病例性质及相对较短的随访时间,尽管无复发,仍需长期临床和影像监测以评估延迟复发、血管生成或晚期并发症。结论部分翻译如下:经动脉栓塞是治疗伴有危及生命气道损伤的新生儿舌血管畸形的一种安全有效的微创治疗选择。在这类患者中,精细的技术,包括超选择性插管和适当尺寸栓塞剂的受控输送,对于在最小化并发症风险的同时达到最佳结局至关重要。本病例强调了早期诊断、及时干预和专门专业知识在新生儿血管畸形管理中的重要性。细致的术后监测和计划的长时期随访对于检测潜在复发或延迟并发症至关重要。对新生儿特异性技术考量的认识对于确保操作安全性和持久临床结局必不可少。