基于智能手机的远程牙科（Teledentistry）在遗传性出血及血红蛋白（Haemoglobin）疾病患者中支持临床分诊与风险知情牙科护理的应用：一项横断面诊断一致性研究

《Haemophilia》：Smartphone-Based Teledentistry to Support Clinical Triage and Risk-Informed Dental Care in Patients With Inherited Bleeding and Haemoglobin Disorders: A Cross-Sectional Diagnostic Agreement Study

　　

引言：患有遗传性出血及血红蛋白（Haemoglobin）疾病的患者面临及时获得牙科护理的障碍，增加了未经治疗的口腔疾病风险以及与侵入性操作相关的并发症。目的：评估基于智能手机的异步远程牙科（Asynchronous Teledentistry）与面对面检查在口腔状况方面的一致性，并评估其在该人群中支持临床分诊的潜力。方法：进行了一项横断面研究，纳入了71名（2-70岁）就诊于血液科转诊中心的个体。使用恒牙和乳牙的龋失补指数（Decayed, Missing and Filled Teeth index，DMFT/dmft）、未经治疗的牙龋临床后果指数（index of clinical consequences of untreated dental caries，PUFA/pufa）及改良牙龈指数（Modified Gingival Index，MGI）评估龋齿。使用智能手机获取标准化口内照片。由一名盲法检查员进行远程评估。使用组内相关系数（Intraclass Correlation Coefficients，ICC）和斯皮尔曼（Spearman's）相关性分析一致性。结果：DMFT（ICC = 0.945）和dmft（ICC = 0.951）的一致性极好，大多数成分及PUFA/pufa指数也具有相似的高值。牙龈评估显示中等相关性（r = 0.555，p < 0.001）。大多数病例被归类为中等复杂度，远程评估表明73.2%可在初级保健层面管理。结论：基于智能手机的远程牙科（Teledentistry）在龋齿检测方面表现出强一致性，并具有支持分诊决策的实质性能力。该方法可能有助于为遗传性出血及血红蛋白（Haemoglobin）疾病患者提供更安全、高效的护理路径。

研究背景方面，患有遗传性出血疾病（Inherited Bleeding Disorders）和血红蛋白病（Haemoglobinopathies）的患者属于临床脆弱群体，其口腔健康状况的影响往往超越口腔局部。该人群就医面临多重障碍，包括受过培训的专业人员稀缺、专科中心地理分布集中以及对侵入性操作中出血风险的担忧。这导致口腔疾病常在晚期才被确诊，治疗复杂度增加且可能需要协调的血液科管理，如拔牙或根管治疗常需谨慎规划、使用凝血因子替代疗法甚至住院治疗，延误诊断会增加临床风险、医疗成本及专科服务负担。在许多医疗体系中，具备遗传性出血疾病管理经验的牙科专业人员集中在城市的大型专科血友病治疗中心，患者常需长途跋涉进行牙科评估，即便其治疗需求本可在当地牙科提供者配合血液科指导下安全解决。因此，能够区分需多学科专科管理与适合社区医疗的工具，对优化资源配置、减少不必要出行及促进及时治疗至关重要。远程牙科（Teledentistry）作为改善口腔医疗可及性的手段应运而生，世界卫生组织认可远程医疗在临床实践中的作用，异步存储转发（Store-and-Forward）模型在数字图像筛查、会诊和转诊中已展现效用，但在出血及血红蛋白疾病中的应用证据有限，而该人群的诊疗准确性直接关系到转诊、时机及止血支持需求，关乎临床安全。基于此，研究人员假设低成本且广泛可及的智能手机远程牙科能提供可靠信息支持临床分诊，贡献于更安全的风险知情护理路径，从而开展此项研究。该研究发表在《Haemophilia》。

研究人员开展的是一项横断面观察性研究，样本队列来源于血液科转诊中心招募的个体（包括接受牙科护理或等待医疗咨询者），采用便利抽样反映常规临床流量。最终纳入71名完成临床与摄影协议的参与者（初始评估105名，排除主要因无法完成摄影协议尤其是幼儿、时间受限、记录不完整、图像质量不足及食物残渣或正畸装置阻碍视线的因素）。面部检查由四名校准的检查员执行（Landis and Koch标准下组内和组间一致性Kappa值超0.80），使用DMFT/dmft指数评估龋齿经历，PUFA/pufa指数记录未经治疗龋齿的临床后果，改良牙龈指数（MGI）评估牙龈状况（为避免检查诱发出血干扰，先评牙龈后评龋齿，牙面用纱布干燥）。口内图像使用Galaxy S8智能手机最大分辨率及HDR模式在约15厘米距离拍摄（含闪光与不闪光，咬合及牙弓??面观，均使用唇牵拉器），由经方案标准化的牙科医生在临床环境获取，旨在评估标准化采集下的一致性而非患者自拍。图像匿名存于安全云端，由一名盲法资深检查员异步远程评估，牙龈健康记录为全局分类变量并二分为无/轻度与中/重度炎症以便分析，复杂度依据远程评估难度推断。统计分析使用SPSS 25版，描述性统计总结人口学与临床特征，连续指数（DMFT/dmft、PUFA/pufa）用双向混合效应绝对一致性模型ICC评估一致性，牙龈序数变量用Spearman等级相关系数，病例复杂度与推荐护理级别关联用卡方检验（必要时Fisher精确检验）。

研究结果部分，首先在参与者流程与特征方面，最终分析71人年龄2至70岁（中位17.0岁，IQR 7.0–32.5），男性占69.0%，基础血液疾病包括血友病A（35.2%）、血红蛋白病（36.6%，含镰状细胞病n=19、地中海贫血n=4等）、血友病B（12.7%）、血管性血友病（7.0%）及其他遗传性出血疾病（7.0%）等，约四分之一（26.8%）参与者存在牙髓受累，显示未治疗晚期牙病负担重。其次在龋齿相关指数一致性方面，远程与面对面评估一致性极高，DMFT的ICC为0.945，dmft为0.951，PUFA/pufa指数亦具高值（PUFA ICC=0.889，pufa ICC=0.838），其中缺失（Missing）成分ICC达0.980，龋（Decayed）ICC为0.802，充填（Filled）ICC为0.825，表明智能手机远程评估在龋齿及其后果检测上可靠性强。再次在牙龈评估方面，远程与临床检查呈中等但显著相关（Spearman r = 0.555，p < 0.001），远程评估正确分类了所有临床无或重度牙龈炎参与者至相应二分类别，误分类主要发生在轻中度炎症者，显示仅凭照片区分中间级别牙龈受累较困难。最后在分诊与复杂度方面，多数病例远程评为中等复杂度（69.0%），远程评估指出73.2%可在初级保健管理，26.8%需转二级护理，病例复杂度与推荐护理级别显著相关（χ2 = 8.66，df = 2，p = 0.013），高复杂度更易转二级护理，图像质量多为中等（70.4%），评估难度多评为中等。

讨论部分总结，研究支持智能手机异步远程牙科作为遗传性出血及血红蛋白疾病患者口腔状况分诊的临床相关工具。在该人群中，牙病不仅是局部问题，可能是需复杂管理的触发因素（如未治龋齿并发症需凝血因子覆盖的侵入操作，增风险与成本），龋齿指数高一致性意味着远程评估可预见需求并助力早期安全规划（本研究约25%有牙髓受累代表紧急或高进展风险）。在专科中心有限且集中的体系中，远程识别需升级护理的病例可减少不必要转诊致系统过载或延迟转诊致并发症，潜在应用可整合入血友病综合护理计划——由训练人员在常规访视拍口内照、牙科专业人员远程审阅，以优先转诊、识别急症并协调止血计划，尤利无直接专科服务地区，且远程分诊或降计划外急诊干预可能（对出血疾病患者具挑战）。牙龈评估中等一致性反映图像评估软组织固有局限（MGI虽非侵入但照片或漏中间细节）。简化摄影协议具现实可行性但引图像质量变异（70.4%中等，12.7%好，11.3%低，5.6%极低），可能影响诊断表现，即便由训练操作员同机型标准化采集仍有变异，因低质样本少（n=12）未行分层ICC分析。结果与血液科远程医疗趋势一致，整合远程牙科可增强多学科管理及及时口腔评估可及性。局限含便利抽样、无样本量计算、依赖单一远程检查员、图像质量变异及约三分之一初募者因未达摄影质量被排除（多幼儿或无法完成者），故结果应解释为可接受图像采集下的一致性证据而非全人群可行性，未来应评估患者自采图像、年龄相关可行性及血友病护理路径实施策略，但结果一致性支持其在多数患者中潜在临床效用。

结论部分翻译为：基于智能手机的异步远程牙科（Teledentistry）在牙龋及其临床后果方面与面对面检查表现出强一致性，在牙龈状况方面具临床可接受水平的一致性。其支持分诊决策的能力表明，在为遗传性出血及血红蛋白（Haemoglobin）疾病患者构建更安全高效护理路径中可发挥实质性作用。