《British Dental Journal》：Primary molars with enamel defects in cleft lip and/or palate patients: a multicentre evaluation in England and Wales
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摘要
目的 唇腭裂（CLP）与多种牙齿异常相关，包括釉质缺陷。然而，关于CLP患者乳磨牙釉质缺陷的研究很少。本评估旨在确定英格兰和威尔士CLP患者乳磨牙釉质缺陷的患病率，探索可能的关联，并确定牙科管理。
方法 研究人员回顾了2012/2013年出生、在利物浦（
摘要
目的 唇腭裂（CLP）与多种牙齿异常相关，包括釉质缺陷。然而，关于CLP患者乳磨牙釉质缺陷的研究很少。本评估旨在确定英格兰和威尔士CLP患者乳磨牙釉质缺陷的患病率，探索可能的关联，并确定牙科管理。
方法 研究人员回顾了2012/2013年出生、在利物浦（n=104）、曼彻斯特（n=128）、斯旺西（n=97）、伦敦（Evelina，n=82）和剑桥（n=68，仅2012年）的裂唇单元就诊的五岁儿童的牙科健康评估表，以确定患病率。对乳磨牙有釉质缺陷的患者进行了临床记录、照片和X光片的详细评估。
结果 总体而言，11.7%的患者乳磨牙有釉质缺陷（54/461）。腭裂（41%）和单侧唇腭裂（35%）最为常见。13%的病例存在心脏合并症；13%的病例为综合征。在受影响的磨牙中，23%有龋坏。预防是无龋磨牙最常见的管理方式（55%）；复合树脂修复是龋坏磨牙最常见的管理方式（31%）。
结论 CLP患者乳磨牙釉质缺陷的患病率可能更高。需要在一般人群和CLP人群中进一步研究患病率。
**唇腭裂患者乳磨牙釉质缺陷的多中心评估研究解读**
**研究背景与问题**
唇腭裂（cleft lip and/or palate，CLP）是胚胎发育过程中迁移或融合失败导致的最常见先天性颅面异常，在英国活产儿中的发病率为1.6/1000。CLP与多种牙齿异常密切相关，包括釉质缺陷（如发育不全和矿化不全），以及牙齿缺失、多生牙、牙形态异常、异位牙、阻生牙、转位牙、诞生牙和牙根异常等。现有文献主要集中于CLP患者乳切牙、恒切牙和恒磨牙的釉质缺陷，而对乳磨牙釉质缺陷的研究相对匮乏。研究表明，靠近裂隙的乳牙和恒牙因解剖位置邻近及手术创伤，更易出现异常，这解释了为何大量研究聚焦于切牙和尖牙。然而，尽管矿化不全的第二乳磨牙（hypomineralised second primary molars，HSPM）与矿化不全的第一恒磨牙（molar-incisor hypomineralisation，MIH）存在关联，CLP患者乳磨牙釉质缺陷的患病率、相关因素及临床管理策略尚未得到充分探讨。釉质缺陷的乳磨牙可导致明显敏感、龋坏风险增加，若过早丧失还可能引发正畸问题，尤其在合并其他牙齿异常时更为突出。英国国家卫生服务体系（NHS England）针对CLP的服务规范强调，所有CLP儿童需获得维持最佳口腔健康的治疗，但乳磨牙釉质缺陷的具体管理数据尚缺。因此，本研究旨在评估英格兰和威尔士CLP儿童中乳磨牙釉质缺陷的患病率，探索其与CLP类型及合并症的关联，并明确受影响牙齿的牙科管理策略。
**研究开展与结论**
研究人员通过多中心回顾性评估，收集了2012/2013年出生、在利物浦（n=104）、曼彻斯特（n=128）、斯旺西（n=97）、伦敦Evelina（n=82）和剑桥（n=68，仅2012年）五个裂唇单元就诊的5岁CLP儿童的牙科健康评估数据。结果显示，在461名CLP儿童中，54名（11.7%）至少有一颗乳磨牙存在釉质缺陷。腭裂（41%）和单侧唇腭裂（35%）是最常见的关联裂类型；13%的病例合并心脏疾病，13%为综合征性（如Robinow综合征、Van der Woude综合征、EEC综合征、21三体综合征）。受影响磨牙中，23%出现龋坏，而无龋磨牙最常采用预防性管理（55%），龋坏磨牙则以复合树脂修复为主（31%）。结论指出，CLP患者乳磨牙釉质缺陷的患病率可能高于一般人群，且首次揭示了第一乳磨牙亦可受累，强调需进一步研究CLP及一般人群中第一、第二乳磨牙的釉质缺陷。该论文发表于《British Dental Journal》。
**关键技术与方法**
本研究为多中心回顾性服务评估，样本来源于英国英格兰和威尔士的五个裂唇单元（利物浦、曼彻斯特、斯旺西、伦敦Evelina、剑桥），纳入2012/2013年出生的5岁CLP儿童。主要技术方法包括：1）使用校准儿科牙医完成的牙科健康评估表，记录乳磨牙釉质缺陷（标记为“H”）、龋坏、缺失或充填牙（dmft）及上切牙发育缺陷；2）对至少一颗乳磨牙有釉质缺陷的患儿，进一步审查临床记录、口内照片和X光片；3）通过Excel数据收集表，提取裂类型、综合征/非综合征表现、其他病史、牙膏氟浓度、受影响磨牙数量与类型、龋坏情况和管理方式，并进行描述性统计分析。
**研究结果**
**Cleft type（裂类型）**
通过分析54名患儿裂类型分布，发现腭裂（41%，n=22）和单侧唇腭裂（unilateral cleft lip and palate，UCLP）（35%，n=19）最为常见，唇裂±牙槽突仅占22%（n=12），双侧唇腭裂仅1例（2%）。与一般CLP人群裂类型发病率相比，UCLP占比（35%）高于2012-2013年全英平均发生率（约20-23%），提示UCLP可能与乳磨牙釉质缺陷存在更密切关联，而其他裂类型分布基本反映总体发病率。
**Syndromes and co-morbidities（综合征与合并症）**
13%（n=7）的患儿伴有综合征，包括Robinow综合征、Van der Woude综合征、EEC综合征和21三体综合征各1例，另有3例疑似但未确诊。13%（n=7）合并心脏合并症（如室间隔缺损、法洛四联症等），7%（n=4）合并呼吸系统合并症，11%（n=6）伴有Pierre-Robin序列。57%（n=31）无其他医学诊断。这些比例与既往CLP人群合并症报告基本一致，但心脏合并症与釉质缺陷的关联文献结果不一，本研究未显示显著差异。
**Fluoride（氟化物）**
98%（n=53）的患儿使用含1,350 ppm氟化物的牙膏，无患儿居住在氟化水区域。该结果符合CLP患儿应使用高氟牙膏（1,350-1,500 ppm）的推荐，有助于降低龋坏风险。
**Affected primary molars（受影响乳磨牙）**
多数患儿有2颗（31%，n=17）或4颗（24%，n=13）受影响磨牙。仅第一乳磨牙受累占11%（n=6），第一和第二乳磨牙均受累占26%（n=14），而仅第二乳磨牙受累占63%（n=34）。上颌磨牙（n=87）与下颌磨牙（n=85）受累数量相似。70%（n=38）的患儿受影响磨牙无龋，23%的受影响磨牙（n=40）出现龋坏（对应30%患儿）。无龋磨牙最常采用预防性管理（55%，n=21），其次为窝沟封闭（29%，n=11）；龋坏磨牙最常采用复合树脂修复（31%，n=5），其次为预成金属冠（19%，n=3）或联合窝沟封闭与复合树脂修复（19%，n=3），6%（n=1）需全身麻醉下治疗。这些管理策略与HSPM Würzburg概念相符，即根据严重程度选择从预防到永久修复的递进方案。
**讨论总结与结论翻译**
讨论部分指出，本研究中乳磨牙釉质缺陷与裂类型的关联可能受总体发病率影响，但UCLP占比偏高提示其可能为独立风险因素，与既往文献中裂隙严重程度增加导致釉质缺陷增多一致。综合征和合并症比例与CLP人群总体水平相当，未发现特定综合征与釉质缺陷的明确关联，但EEC综合征已知与釉质异常相关。氟化物使用情况良好，符合推荐。第二乳磨牙受累多于第一乳磨牙，与HSPM与MIH的预测关系一致，但第一乳磨牙的受累也值得关注，且上下颌磨牙分布相似，提示缺陷可能不限于裂隙附近。管理策略以微创预防为主，龋坏时采用永久修复，符合Würzburg概念。局限性包括仅5个单元参与（共17个英国裂唇单元），可能影响推广性；且5岁评估时，严重缺陷的乳磨牙可能已被治疗或拔除，导致低估。未来需开展前瞻性出生队列研究以更准确确定患病率。
**结论翻译**
本次评估显示，CLP患者乳磨牙釉质缺陷的患病率为11.7%。这可能高于一般人群的患病率，该发现与先前已发表的研究一致。同时，本研究强调了第一乳磨牙也可能受到釉质缺陷的影响，并凸显了在CLP儿童以及一般人群中，进一步研究第一和第二乳磨牙釉质缺陷的必要性。
