《Clinical Imaging》：A systematic review and meta-analysis of the diagnostic accuracy of angiographic techniques in spinal vascular malformations
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目的：脊髓血管畸形含上下标结构是一种罕见的病变，需要准确的影像学检查。二维数字减影血管造影仍具上下标被认为是诊断的金标准，但其具有侵入性且在三维空间定位上存在局限。磁共振血管成像、计算机断层扫描血管成像和三维旋转血管造影代表了替代性的成像技术。本研究旨在评估M
目的：脊髓血管畸形含上下标结构是一种罕见的病变，需要准确的影像学检查。二维数字减影血管造影仍具上下标被认为是诊断的金标准，但其具有侵入性且在三维空间定位上存在局限。磁共振血管成像、计算机断层扫描血管成像和三维旋转血管造影代表了替代性的成像技术。本研究旨在评估MRA、CTA和3D RA在诊断SVMs时相对于2D DSA的诊断准确性，并对误诊模式及图像处理技术的进展进行概述。方法：研究人员根据PRISMA指南并遵循预先设定的方案，开展了一项诊断性研究的系统评价和双变量荟萃分析。计算合并敏感度与特异度，并使用QUADAS-2工具评估偏倚风险。结果：MRA、CTA和3D RA表现出较高的诊断敏感度（分别为86.6%、87.7%和86.7%）和不同的特异度（分别为64.2%、73.1%和85%）。诊断延迟或漏诊通常与血管造影覆盖不全或2D DSA的技术局限性有关。图像融合与高级后处理技术提高了诊断置信度。结论：作为2D DSA的辅助手段，替代性成像模式显示出巨大的潜力，特别是当其与高级后处理技术相结合时。需要标准化的成像协议和前瞻性研究来确定它们在临床实践中的作用。
1. 引言
脊髓血管畸形是脊髓及其周围结构的罕见血管异常，占脊柱占位性病变的3-16%，占中枢神经系统血管畸形的5-9%。它们包括脊髓动静脉瘘和动静脉畸形，以是否存在血管巢进行区分。基于参考分类标准，脊髓动静脉分流被分为五型：硬脑膜动静脉瘘（I型）、髓内球状动静脉畸形（II型）、髓内幼年型动静脉畸形（III型）、脊髓周围动静脉瘘（IV型）和硬膜外动静脉瘘（V型）。早期准确的诊断至关重要，因为SVMs可能会逐渐增大并导致不可逆的神经和自主神经功能障碍，而亚急性或隐匿性表现可能导致诊断延迟。成像技术对于SVMs的诊断和特征描述至关重要，能够识别病灶、供血动脉和静脉引流，并进行精确的三维定位。二维血管内数字减影血管造影凭借其优越的空间和时间分辨率，仍然是参考标准，尽管其具有侵入性和技术复杂性。微创技术，包括磁共振血管成像、计算机断层扫描血管成像和三维旋转血管造影，越来越多地被用于补充2D DSA，以改善病灶定位并指导诊疗规划。此外，研究人员提出本研究旨在系统比较MRA、CTA和3D RA与2D DSA在检测SVMs及三维定位方面的诊断准确性，并增加对图像处理和误诊模式的描述性分析。
2. 方法
2.1 设计
本研究在PROSPERO国际系统评价注册库中进行了前瞻性注册，并根据PRISMA 2020声明执行系统评价和荟萃分析。
2.2 检索策略
文献检索在四个数据库中跨库进行。检索范围限制为以英文发表且无发表日期限制的原创文章。应用布尔逻辑运算符组合检索词。排除病例报告、综述、社论、技术说明、会议摘要、非英文文章等。两名评审者独立筛选文题和摘要，随后进行全文评估，分歧通过协商解决。
2.3 数据提取
纳入的研究被归类为观察性研究。对于每项研究，提取的数据包括：数据收集类型、患者队列特征、SVMs类型、脊柱节段、血管造影参数、2×2数据表（真阳性、假阳性、真阴性、假阴性）、临床影响、图像处理以及是否存在误诊或延迟。
2.4 质量评估
使用QUADAS-2诊断准确性研究质量评估工具评估纳入研究的方法学质量和偏倚风险。若研究未连续招募患者、采用病例对照设计或仅纳入特定患者群体，则患者选择领域被判定为高偏倚风险。若2D DSA未作为唯一参考标准或使用了复合参考标准，则参考标准领域风险增加。若指标测试由单名读者非盲法解读，则指标测试领域风险增加。若两次检查间隔超过一个月，则流程和时机领域风险增加。
2.5 荟萃分析
使用R语言包对2×2表数据进行双变量荟萃分析。通过连续性校正保证数值稳定性，并在计算中应用逻辑转换估算敏感度和特异度。双变量随机效应模型评估了敏感度与特异度，并解释了各研究内部的依赖性，同时通过交互项实现了不同成像模式间的直接比较。
3. 结果
共纳入七十项观察性研究，其中47项符合荟萃分析条件。研究结果总结了成像实践、血管造影诊断性能、研究方法学质量及图像处理技术的贡献。
3.1 诊断准确性
通过QUADAS-2工具评估各成像模式诊断准确性。部分研究在参考标准领域存在高风险偏倚，因为这些研究的最终诊断并非仅由2D DSA确立，在2D DSA不完整或技术失败时使用了替代或复合参考标准。
3.1.1 MRA
患者选择领域偏倚风险最高，多因回顾性设计和纳入标准不明确；参考标准定义的变异性导致高风险评级。指标测试领域多为低风险。SVMs患者选择的应用偏倚较为突出，强调了该领域需要设计更严谨的前瞻性研究。
3.1.2 CTA
最高风险同样集中在患者选择和参考标准领域。相较之下，指标测试（CTA）和流程时间领域主要为低风险，表明技术应用一致且时序合理。特定研究偶尔存在因患者群体代表性受限而引发的适用性担忧。
3.1.3 3D RA
研究方法学质量存在显著异质性。高偏倚风险见于患者选择和参考标准，而指标测试和流程时机领域风险始终较低。患者选择的适用性偏倚变异较大。
3.2 荟萃分析
相对于2D DSA，各模式的诊断表现呈现以下结果：MRA的合并敏感度为86.6%，合并特异度为64.2%；CTA的合并敏感度略微升至87.7%，特异度为73.1%；3D RA的合并敏感度为86.7%，特异度最高，达85%。结果反映出由于研究设计相关偏倚，合并特异度普遍较低且不够精确。连续性校正的应用使许多针对特异度的研究聚集于0.5附近，降低了其在模型中的权重。
4. 讨论
4.1 血管造影模式在SVMs诊断中不断演变的角色
血管造影成像的核心目的在于准确定位病灶并解析其血流动力学行为。2D DSA在SVM成像中具有 pivotal 作用，但其技术局限常常导致临床诊断延误。受限于平面特性，2D DSA在血管造影覆盖不全或存在复杂瘘管时可能出现漏诊。不完整的血管造影覆盖是导致诊断失败的最常见原因，且其内在的二维平面性质即使通过多重投射也难以全面评估三维血管构筑。这些局限性突显了三维及无创血管造影技术的潜在价值。
无创技术方面，MRA是定义解剖范围及评估血流动力学特性的首选成像方式。在荟萃分析中，即使在2D DSA阴性的病例中，MRA也表现出高诊断准确性，被越来越多地用于指导靶向2D DSA采集。研究使用的多为基于笛卡尔坐标系的动态序列，能够在不足两分钟的高时空分辨率下获取动脉流入和静脉引流信息以检测分流。其他无造影剂的TOF和PC MRA技术因易受湍流影响产生流空伪影而较少使用。脊柱MRA成像的挑战在于难以在保持时空高分辨率的同时实现宽广的头尾向视野FOV。径向采集MRA技术能有效减少胸腔等区域的运动相关伪影，降低脑脊液CSF流动伪影。
CTA提供了与MRA相似敏感度的无创替代方案。大多数研究依赖静态采集，限制了血流动力学评估。动态多探测器CTA能够提供高分辨率视图以辅助确定椎板切除术等外科方案，但软组织对比度逊于MRA且对对比剂注射时机高度依赖。CT成像的辐射剂量也是一项考量，MRA则允许无辐射成像。
3D RA在特定临床环境下具有替代2D DSA的附加价值，在诊断SVMs时合并敏感度达86.7%。与2D DSA直接相比，3D RA提供了改善的三维血管结构重建，对复杂多平面瘘管配置的治疗规划极为有利，尽管其具有侵入性且辐射剂量略高。
所有这些替代血管造影模式在检测SVMs方面均展现出较高敏感度，但特异度估算应谨慎解读。由于单模式研究在患者队列和研究设计上存在显著异质性，尚未确立单一模式的绝对优越性，这提示在推广其诊断准确性时需保持审慎。
4.2 未来展望
未来应开展采用标准化协议和广泛患者群体的多中心前瞻性研究。后处理技术的进步，如参数映射、动态血流建模、自动分割以及基于人工智能(machine learning, AI)的方法，有望进一步提高诊断准确性，降低对侵入性成像的依赖。尤其是人工智能工具，在病灶自动检测、血管分类和病灶类型区分方面潜力巨大，将这些工具验证并整合到放射学工作流程中将极大造福临床。最终，制定整合了新兴技术的共识指南，将确保SVMs患者管理的一致性和循证基础。
5. 结论
本系统评价强调了误诊和诊断延迟的模式、血管造影技术的性能以及先进图像融合技术的兴起。2D DSA仍为诊断金标准，但在先进后处理技术的支持下，替代性成像方式展示了愈发重要的临床价值。受限于方法学异质性和选择偏倚，未来的进步有赖于前瞻性研究设计、标准化的影像工作流程以及共享的临床指南。
