发育性口吃中是否存在隐蔽性发音障碍？

《Journal of Fluency Disorders》：Is covert articulation impaired in developmental stuttering?

　　•患有口吃的人在语音记忆方面的缺陷比视觉空间记忆更为严重•他们在进行非词重复任务时的表现不佳，反映出其隐性发音能力存在问题•个体间的差异较大，因此需要通过个案分析来研究这一问题。引言据报道，口吃者在非词重复任务中表现不佳，这类任务要求参与者听到或读到一个新的语音序列（例如“matuvaputoba”），然后将其原样复述出来。已知非词重复的表现取决于通过隐性发音在内部快速复述该序列的能力（Baddeley，1986）。因此，这些发现的一种可能解释是，口吃者所面临的困难并不仅限于显性言语表达，至少在一定程度上也影响到言语产生的隐性阶段（Byrd等人，2015）。这样的结论对于那些试图确定口吃在言语语言产生系统中功能起源的理论具有重要的意义。不过，这一解释仍不确定。非词重复涉及多个过程，包括听觉-语音编码、隐性复述、显性发音以及执行控制和注意力控制，所有这些因素都可能影响表现和群体差异。此外，目前还不清楚口吃者在多大程度上存在这些困难。本研究的目的是试图澄清这些问题。根据日常经验，当我们需要在短时间内记住新的语音信息（如非词“matuvaputoba”）时，往往会默默地“自己在心里重复它”，以保持其可获取状态。这一直觉在Baddeley和Hitch于1974年提出的、以及Baddeley在1986年完善的working memory模型中得到了形式化阐述，该模型区分了负责临时存储语音信息和视觉空间信息的不同系统。语音短期记忆由语音循环系统支持，而视觉空间信息则存储在视觉空间草图板上。语音循环系统包含两个子部分：一个被动的语音存储区，其中语音信息大约在1-2秒内迅速衰减；以及一个主动的发音复述机制，用于更新这些信息。大量研究表明，这种复述过程依赖于一种次声复述或“隐性发音”过程，它与显性言语有许多共同之处，包括语音编码、发音计划的构建与顺序安排、言语运动表征的激活以及内部控制机制（Baddeley，1992；Baddeley，2003；Jacquemot和Scott，2006；Levelt，1989；有关综述可见Wilson，2001）。因此，发音速度较快的人往往具有更大的语音记忆容量（Landauer，1962；Baddeley等人，1975），而那些需要更长时间才能发音的词汇会导致记忆表现下降（即词长效应；Baddeley等人，1975），此外，通过发音抑制阻止次声复述会损害语音短期记忆（Baddeley等人，1984）。发展心理学和神经心理学研究也为这一假设提供了支持，表明言语产生系统的变化会影响语音记忆的内容（Locke和Kutz，1975；Wilson，2001）。例如，那些存在系统性发音错误的孩子（如将/w/替换为/r/）在语音记忆任务中也表现出相应的偏差，即便这些任务并不要求他们进行显性言语表达（Locke & Kutz，1975）。越来越多的神经心理学证据进一步支持了言语产生系统在语音复述中的功能作用：复述能力的受损与左脑言语相关区域的损伤有关，包括布罗卡区和辅助运动皮层（有关综述可见Wilson，2001）。隐性发音与显性言语之间的关键区别在于，后者不会实际执行发音计划。因此，不会激活呼吸-喉部-发音肌肉，也没有感觉反馈和听觉反馈。正因如此，口吃者的非词重复表现成为了解其发育性口吃困难是否仅限于显性言语表达，还是至少在一定程度上也影响到言语产生隐性阶段的有趣窗口。以往使用非词重复任务的研究所得结果与这样一种观点基本一致，即口吃者可能存在隐性发音过程受损的问题（有关综述可见Bowers等人，2018）。在成年口吃者中，虽然大多数使用较短非词（一到四个音节）的研究并未发现群体差异（Smith等人，2010；Sasisekaran，2013；Sasisekaran等人，2006），但其他研究则报告称，与正常流利者相比，他们在处理较长且难度更高的非词时表现更差（六个或七个音节；Byrd等人，2012；Byrd等人，2015；Sasisekaran & Weisberg，2014）。例如，Byrd等人（2012）让14名口吃成人与14名匹配的正常人参与测试，使用的非词共有48个，长度各异（2、3、4及7个音节）。在处理较短的非词时（2-4个音节），两组之间没有明显差异，但在处理较长的非词时则出现了明显差别：在7个音节的条件下，正常人平均能正确复述12个词中的约8个，而口吃成人只能正确复述约5个。这一模式表明，群体差异可能仅在语音记忆负荷增加的情况下出现，这与他们难以复述较长的语音序列相符。尽管必须考虑到儿童与成人之间的发育差异，但有趣的是，针对儿童口吃者的研究也得出了类似的结果。虽然有一些研究未发现显著群体差异（Bakhtiar等人，2007；Sasisekaran和Byrd，2013；Smith等人，2012；Vahab等人，2014），但大多数研究都指出，与正常人相比，儿童口吃者的非词重复表现明显更差（Anderson和Wagovich，2010；Anderson等人，2006；Hakim和Ratner，2004；Oyoun等人，2010；Pelczarski和Yaruss，2016；Spencer和Weber-Fox，2014；Sugathan和Maruthy，2020；有关综述可见Ofoe等人，2018）。这些发现为语音工作记忆方面的困难可能存在于至少一部分口吃者身上提供了补充证据。然而，有多种因素使得对这些先前研究结果的解读变得复杂（例如Bowers等人，2018；Eichorn等人，2023；Bloodstein & Bernstein Ratner，2008）。首先，除了隐性发音之外，非词重复任务还涉及显性言语表达。因此，很难确定口吃者表现不佳是由于记忆（或保持）阶段存在问题，还是言语/执行阶段存在问题，或是两者都有问题（问题1）。为了解决这一局限，有一项研究（Byrd等人，2015）试图通过同时采用发声和非发声反应方式来区分这两个阶段。发声条件下是典型的非词重复任务，而非发声条件下，则要求参与者从电脑屏幕上显示的两个选项中手动选择他们记忆中的非词。Byrd及其合作者（2015）报告称，在处理较长音节长度的词汇时，口吃成人在发声条件下的准确率明显低于正常人，效应大小为中等水平（部分η2 =.244）。而在非发声条件下则未观察到群体差异，效应大小也很小（部分η2 =.032）。乍看之下，这些结果似乎表明，非词重复的困难 specifically出现在需要显性发音的阶段，而非隐性发音阶段。然而，由于两组在非发声条件下的表现都接近最佳水平，因此这些结果需谨慎对待。也就是说，非发声任务可能不足以检测出语音记忆方面的困难。其次，非词重复要求参与者必须完全按照听到的样子来复述非词。但有证据表明，口吃者可能在准确感知语音特征方面存在困难（参见Foundas等人，2004；Koca等人，2024；Prestes等人，2017；Robb等人，2013；Shao等人，2022）。这就意味着，非词重复任务表现不佳可能至少部分是由于感知刺激的声学特征存在限制，而不仅仅是或除了隐性发音能力不足之外还有其他原因（问题2）。第三，语音短期记忆表现的个体差异与一些普遍存在的因素有关（问题3；参见Blasiman & Was，2018的综述），比如焦虑（Sorg & Whitney，1992）、抑郁（Rose & Ebmeier，2006），以及执行功能（Allen等人，2012）和注意力（Cowan等人，2024）方面的缺陷，而这些方面在口吃者与正常流利者之间确实存在差异（Doneva等人，2018；Doneva，2019；Eichorn等人，2019；Tichenor等人，2022；有关综述可见Eichorn等人，2023）。例如，口吃者往往表现出更多与多动症相关的注意力不集中症状（Tichenor & Yaruss，2021），并且在需要选择性注意力和分心注意力的任务中表现不如正常人（Doneva，2019）。与这一解释一致的是，也有研究指出口吃者的视觉空间记忆能力也有所下降（Eichorn等人，2023）。第四，以往研究中所使用的群体层面分析无法确定所观察到的困难是只存在于部分口吃者中，还是大部分，或是所有口吃者中都存在。即使只有少数口吃者——或者在极端情况下根本没有——存在具有临床意义的缺陷，群体比较仍可能显示出显著差异。相反，即使有若干口吃者明显存在困难，群体差异也可能无法达到统计学上的显著性。鉴于越来越多的人认识到口吃的起源在个体之间可能是多样化的（Civier等人，2013；Van Thorre等人，2025；Yairi，2007），因此有必要超越群体平均水平，评估个体层面是否存在隐性言语表达困难。迄今为止唯一一项报告了个别非词重复数据的研究（Spencer & Weber-Fox，2014）的结果很好地说明了这一需求。尽管在群体层面上儿童口吃者的表现不如正常人，但在处理三个音节的非词时，只有10%的儿童口吃者的表现低于正常人平均值的2个标准差，而在处理四个音节的非词时，这一比例仅为2.5%。事实上，绝大多数儿童口吃者在两种条件下的表现都远高于正常人平均值。这些发现强调了在研究可能存在差异的临床群体时考虑个体差异的重要性（问题4）。总而言之，虽然口吃者的非词重复能力似乎存在缺陷，但其背后的机制仍不清楚（Bowers等人，2018；Eichorn等人，2023；Bloodstein和Bernstein Ratner，2008）。口吃者非词重复能力受损可能源于多种且可能存在差异的因素，包括隐性发音过程受损（Byrd等人，2015），以及显性言语表达的需求（Byrd等人，2015），还有可能的言语感知限制（例如Foundas等人，2004；Shao等人，2022），以及诸如焦虑、抑郁以及执行功能/注意力问题等普遍存在的因素（例如Eichorn等人，2023）。本研究旨在澄清这些问题。与以往的研究一样，我们测量了参与者记忆非词的能力。为了解明所谓的困难是出现在基于隐性发音的保持阶段，还是出现在显性反应阶段（问题1），我们在记忆保持期结束后对他们的记忆进行了两次评估：一次是通过让参与者大声说出非词来进行发声反应评估，另一次则是通过让他们将其写下来来进行非发声反应评估。无论是口头还是书面反应方式，都涉及到基于隐性发音的保持过程，但只有口头反应才涉及显性言语表达。因此，如果在非词记忆任务的言语表达阶段出现困难，那么与书面反应相比，口头反应的表现应该会更差。为了解决潜在的言语感知问题，非词刺激以书面形式呈现，而非通过听觉呈现（问题2）。我们还加入了一项视觉空间记忆任务，以确定非词重复的困难是否源自特定于语音记忆的过程，比如隐性发音，还是源自那些有助于保持语音信息和视觉空间信息的普遍存在的执行和/或注意力因素（Eichorn等人，2023；Engle，2018；问题3）。实际上，尽管视觉空间工作记忆任务也涉及各种基于注意力和眼球运动的主动保持过程，但这些过程依赖于与隐性发音复述不同的机制（Awh等人，1998；Tremblay等人，2006）。最后，我们同时分析了群体层面的差异以及个别参与者的特征，以了解口吃者中非词重复困难的存在情况及其潜在根源的异质性（问题4）。这样的设计使我们能够提出明确的预测。如果某些口吃者存在普遍存在的弱点（如焦虑、抑郁、注意力不集中），那么他们在三项任务中的表现都应该比正常人更差。如果某些口吃者的隐性发音过程存在受损，那么与视觉空间任务相比，他们在两种语音记忆任务中的表现应该会明显更差。重要的是，这些预测并非相互排斥。口吃者在非词重复任务中的表现可能反映了多种机制的共同作用。这些机制的组合可以预测出相应的缺陷组合。例如，如果一般领域因素和隐性发音过程都存在问题，那么在所有三项任务中都会出现表现不佳的情况（一般领域因素的影响），同时在非词重复任务中还会面临更严重的困难（隐性发音过程带来的额外影响）。此外，如果在语言产生阶段也存在额外困难，那么与非词重复任务的书面形式相比，口头形式的难度会更大。最后，如果某些口吃者在所有三项任务中的表现都在正常范围内（即他们的表现与对照组没有显著差异），那就说明他们的一般领域能力和隐性发音能力都是正常的。

参与者
共有20名成年口吃者（AWS；13名男性，7名女性，年龄在20至58岁之间，平均年龄为31岁，标准差为10.5岁；受教育年限为2至8年，平均值为4.65年，标准差为2.3年），以及40名对照组参与者（20名男性，20名女性，年龄在20至60岁之间，平均年龄为28.2岁，标准差为9.1岁；受教育年限为1至8年，平均值为4.3年，标准差为1.7年）参与了这项研究（更多信息见表1）。口吃者是通过专门研究口吃的言语语言病理学家推荐、社交媒体发布的信息以及其他渠道招募的。

研究流程
参与者完成了两次单独的测试 session，每次大约持续45分钟，在此期间他们需要完成相同的系列任务。实验人员会适时建议并安排休息时间，以尽量减少疲劳感。在整个测试过程中并未出现疲劳的迹象。第一阶段包括收集病史信息、语言样本，以及进行语音（非词）记忆任务的书面测试。第二阶段则包括……

刺激材料
刺激材料由32个非词和32组视空间序列组成。在这32组序列中，有16组是5个元素的序列，16组是6个元素的序列。5元素和6元素序列的搭配是在初步测试后确定的，因为这种搭配能在任务敏感度和保持语音与视空间工作记忆任务之间的记忆负荷平衡方面达到最佳效果。这些非词遵循法语典型的音节结构。

语音工作记忆
语音工作记忆任务包括两种回答方式：口头回答和书面回答。每种方式都先有一个简短的熟悉阶段，包含两次练习试次。每次试次的结构如下：(1) 一个非词会在屏幕中央显示6秒，期间参与者需要默默记住它，不得有任何发音动作。研究明确要求记忆过程必须在无声状态下进行。

视空间工作记忆
对于视空间任务的在线版本，实验首先进行屏幕校准，以确保不同参与者设备上的显示大小一致。我们使用了PsychoPy社区开发的“屏幕比例”功能（https://osf.io/8fhqk/），要求参与者调整屏幕上的参考物体（如信用卡或银行卡），使其大小与实际尺寸相符。这一步骤确保了刺激材料的空间维度能够准确缩放，并在不同参与者之间具有可比性。

群体分析
在测试过程中未观察到任何明显的发音行为。我们计算了每位参与者在所有试次中，正确按顺序回忆的非词记忆任务中的音节数以及视空间任务中的方块数的正确比例。所有的错误（如遗漏、替换或错位）都被视为音节层面的错误。随后，我们分别对每组中的异常值进行了识别和排除，即那些得分低于组内最低分的参与者。

讨论
本研究通过检测口吃成人的语音和视空间工作记忆情况，探讨了发育性口吃是否会导致隐性发音功能的受损。从群体层面来看，口吃者在所有三项任务中的表现都比对照组差，这表明他们的表现可能受到了某些一般领域因素的影响（如焦虑、抑郁、注意力不集中、执行功能缺陷等）。事实上，焦虑、抑郁、注意力不集中以及执行功能薄弱等因素确实可能对口吃者的表现产生负面影响。

未引用文献
(Orsini等人，1986年；Pavlovia，无日期)

作者贡献声明
Van Thorre Amélie：写作——审稿与编辑，写作——初稿撰写，可视化，项目管理，方法论，研究设计，正式分析，数据整理，概念构建。Gilles Vannuscorps：写作——审稿与编辑，写作——初稿撰写，指导监督，方法论，研究设计，资金获取，概念构建。

利益冲突声明
作者声明不存在任何可能影响本文研究成果的已知财务利益或个人关系。

Amélie Van Thorre拥有比利时UCLouvain大学的言语语言治疗硕士学位和博士学位。她的博士研究重点是对口吃者的认知特征进行分析，尤其关注记忆、感知和言语过程中的各种差异模式。她的研究旨在更深入地了解口吃背后的认知机制，从而为制定更加个性化的临床治疗方案提供依据。

Van Thorre Amélie | Gilles Vannuscorps