《International Journal of Women's Health》：Bicornuate Uterus with Recurrent Miscarriage Following a Successful Term Pregnancy: A Case Report
编辑推荐：
双角子宫是一种罕见的先天性苗勒管（Müllerian duct）异常，由副中肾管不完全融合引起，并与不良生殖结局相关，包括复发性流产、早产和胎位异常。然而，部分受影响女性可能在异常变得临床明显之前已实现成功妊娠，这造成了诊断挑战，可能延误识别和治疗。研究人员报
双角子宫是一种罕见的先天性苗勒管（Müllerian duct）异常，由副中肾管不完全融合引起，并与不良生殖结局相关，包括复发性流产、早产和胎位异常。然而，部分受影响女性可能在异常变得临床明显之前已实现成功妊娠，这造成了诊断挑战，可能延误识别和治疗。研究人员报告了来自乌干达西南部农村的一名28岁经产妇的病例，该患者在先前无并发症的足月阴道分娩后出现复发性流产。在连续两次早期流产后，超声评估显示双角子宫单宫颈。诊断不确定性贯穿始终，因为在本机构影像学条件限制下，无法与纵隔子宫进行明确鉴别。诊断因无法获得三维超声、宫腔镜和磁共振成像（MRI）等先进影像学手段而复杂化，突显了低资源环境中常见的挑战。鉴于患者不良生殖史、对未来生育的期望以及本机构无法提供腹腔镜手术服务，患者接受了开腹Strassman子宫成形术（Strassman metroplasty），该手术在技术上成功恢复了单一宫腔。术后病程平稳，研究人员就生育期望、避孕和未来受孕时机提供了全面咨询。在报告本病例时，患者术后2个月临床稳定，但尚无法评估术后生殖结局，因此现阶段无法得出关于生殖益处的确切结论。本病例强调了双角子宫以成功足月妊娠后出现复发性流产为矛盾表现的临床特征，突出了资源受限环境中的诊断和管理障碍，并强调了在既往产科史良好但出现继发性复发性流产的女性中考虑先天性子宫异常的重要性。
**双角子宫伴复发性流产的病例报告解读：资源受限环境下的诊断与治疗挑战**
**研究背景**
先天性苗勒管（Müllerian duct）异常是由于胚胎发育期间苗勒管形成、融合或吸收异常所致的一组发育畸形，包括双角子宫（bicornuate uterus）、纵隔子宫（septate uterus）、单角子宫（unicornuate uterus）等。其中，双角子宫由副中肾管不完全融合引起，表现为两个对称的子宫角和一个宫颈，在普通女性中发生率约为0.1%–0.5%，但其临床意义重大，与复发性流产（recurrent pregnancy loss）、早产、胎位异常及不孕症密切相关。尽管有明确关联，但部分患者可能先经历一次成功妊娠后，才因后续流产而被发现，导致诊断延迟。当前问题在于：在资源有限环境中，由于缺乏三维超声（3D ultrasonography）或磁共振成像（MRI）等先进影像手段，双角子宫与纵隔子宫的鉴别诊断极为困难，且手术矫正（如Strassman子宫成形术）的可及性受限。开展此项研究的目的是报道一例来自乌干达西南部农村的独特病例，该患者在一次成功足月妊娠后出现两次早期流产，最终被诊断为双角子宫，并在资源受限条件下接受了开腹手术。该病例突显了先天性子宫异常在成功妊娠后可能被忽略的临床困境，以及低资源环境下的诊断和管理挑战，发表在《International Journal of Women's Health》。
**主要技术方法**
本研究为病例报告，样本来源为乌干达西南部Kabale Regional Referral Hospital的一名28岁经产妇（Para 1+2）。主要关键技术方法包括：二维盆腔超声（two-dimensional pelvic ultrasonography）用于初步评估子宫形态；开放式Strassman子宫成形术（open Strassman metroplasty）作为手术矫正手段，该术式包括子宫底部横向切口、打开两个子宫角、切除中间肌性纵隔，并进行分层重建以形成单一宫腔。此外，研究人员进行了常规实验室检查（血常规、肝肾功能、甲状腺功能、梅毒及HIV筛查）以排除其他病因，但未进行抗磷脂抗体筛查、父母或胎儿核型分析等高级检查。因资源限制，仅依赖术中观察和二维超声进行诊断，未使用三维超声或MRI。
**研究结果**
**Case Presentation（病例呈现）**：通过详细病史采集和体格检查，研究人员发现患者无慢性疾病、无家族史，三次妊娠均为自然受孕，首次妊娠足月顺产，随后两次妊娠均在孕10–12周发生早期流产。实验室检查（甲状腺功能、血糖、感染筛查等）均正常，排除了常见内分泌或感染病因。二维超声显示两个分离的子宫腔、深部宫底切迹（>1 cm）及宽大分离的子宫角，符合美国生殖医学学会（ASRM）和欧洲人类生殖与胚胎学学会/欧洲妇科内镜学会（ESHRE/ESGE）对双角子宫的诊断标准，但由于无法测量内角间切迹角度和深度，尚不能完全排除纵隔子宫。
**Management and Surgical Intervention（管理与手术干预）**：通过多学科讨论，基于患者复发性流产史、强烈生育意愿及机构资源限制，决定行开腹Strassman子宫成形术。术中证实双角子宫，两子宫角发育良好但分离明显，宫底切迹显著。手术切除中间肌性纵隔，分层重建宫腔，术中出血300 mL，未输血，无并发症。术后患者恢复良好，1周后出院，随访2个月时临床稳定。
**Patient Perspective（患者视角）**：患者表达了对连续两次流产的焦虑和困惑，诊断后感到释然，对手术和未来生育持谨慎乐观态度，希望其经历能提高对先天性子宫异常的认识。
**讨论总结**
讨论部分首先回顾了双角子宫的胚胎学基础（图2展示了正常苗勒管发育与不完全融合导致双角子宫的示意图），并指出其生殖结局异质性很大，部分患者可正常妊娠，部分则反复流产。本病例的独特之处在于初始成功妊娠后出现继发性复发性流产，这与多数文献描述不同——多数患者在不孕或流产后方被发现。研究人员提出可能的组织学解释：首次成功妊娠可能发生在血供丰富的子宫角区域，而后续流产可能发生在靠近纤维化、血供差的宫底切迹处，该区域肌层顺应性差，胎盘发育不良。尽管未获得组织学证实，但此假设与现有机制一致。在诊断方面，讨论强调双角子宫与纵隔子宫的准确鉴别至关重要，但资源有限环境下依赖二维超声常导致误诊或延迟诊断。本病例中，由于缺乏三维超声和MRI，诊断始终存在不确定性，这反映了撒哈拉以南非洲地区的普遍困境。治疗方面，开放式Strassman子宫成形术仍是标准术式，近年腹腔镜技术虽具优势但不可及。本病例中开腹手术成功完成，证明在专业外科团队支持下，复杂重建手术可在非高度专业化中心安全实施。此外，术后全面咨询（包括避孕、受孕时机、子宫瘢痕愈合及未来需择期剖宫产）对于改善患者心理和生殖规划至关重要。讨论还指出研究局限性：诊断基于二维超声和术中发现，未完全排除其他流产病因，术后随访仅2个月，无法评估长期生殖结局，因此手术的生殖益处尚不能确定。
**结论翻译**：本病例强调了先天性子宫异常与不良生殖结局之间复杂且常被忽视的关系，表明双角子宫在先前成功足月妊娠后仍可能保持临床隐匿，仅在后续妊娠丢失后才显现。该患者诊断延迟突显了资源有限环境中面临的重大挑战，即准确表征苗勒管异常所需的高级影像学手段往往受限。通过Strassman子宫成形术实现的技术上成功的重建恢复了单一宫腔，可能为优化未来生殖结局提供机会；然而，由于缺乏长期随访和完整的复发性流产检查，任何生殖益处仍属推测，尚无法确认。对于在类似低资源环境中执业的临床医生，本病例强调了在出现复发性流产的女性中保持对结构性子宫异常的高度警惕的重要性，无论既往产科结局如何。早期识别、及时转诊进行适当影像学检查和专科评估、全面的患者咨询以及个体化管理，对于改善生殖保健和减少与先天性子宫异常相关的可预防妊娠丢失至关重要。
