臂丛神经撕脱引起的神经性疼痛：tDCS与视频反馈观察疗法的病例报告

《Journal of the International Society of Physical and Rehabilitation Medicine》：Neuropathic pain in brachial plexus avulsion: a case report on tDCS and video feedback observation therapy

　　一名49岁的男性在摩托车事故中导致右侧C5-C7段臂丛神经撕裂。他接受了神经缝合手术，但并未成功，此后4年来一直饱受创伤性臂丛神经撕裂的困扰。临床检查显示，尽管他每天都在服用药物，但仍存在严重的神经性慢性疼痛，伴有刺痛感、麻木、远端瘙痒、背侧感觉丧失、掌侧感觉减退，以及反复出现的电击样疼痛。在多次治疗失败后，医生为他设计了包含12次阳极经颅直流电刺激和视频反馈观察疗法的序贯治疗方案。经过该方案治疗，患者的疼痛明显减轻，随访时效果也保持稳定。目前仅有少数研究报道过此类序贯疗法，其效果似乎相当可观。虽然创伤性臂丛神经撕裂属于相对罕见的疾病，但它主要影响年轻人，而疼痛问题严重影响了他们的生活质量。

创伤性臂丛神经损伤是一种严重的神经系统疾病，多发生在年轻人身上，通常由摩托车事故引发。除了运动功能受损外，疼痛也是创伤性臂丛神经撕裂后常见的并发症，发生率在71%到78%之间，其主要成因是神经病理性机制。异常的神经元活动、中枢敏感化、脊髓功能受损以及运动意图与感觉反馈之间的不匹配，都会导致周围神经和中枢神经通路的异常。不幸的是，这些病理性的功能重构会引发疼痛，而且这类疼痛往往对康复治疗、药物治疗和神经外科手术反应不佳。因此，探索新的个性化治疗手段十分重要，而结合神经调节技术的综合治疗方案显得很有前景。

经颅直流电刺激是一种非侵入性的脑部刺激技术，已被证明可通过激活运动皮层来缓解慢性疼痛，这一作用得到了脑区血流量增加和皮质活动变化的支撑。在一项双盲试点研究中，研究人员将经颅直流电刺激与镜像疗法结合使用，3个月后的随访结果显示，这种联合疗法不仅有助于提升皮质脊髓兴奋性，还能平衡感觉反馈与皮质表征之间的关系。将神经调节技术与新视觉策略相结合，比如视频反馈观察疗法，不仅可以增强单一治疗的效果，还能通过调节皮质脊髓兴奋性，重新平衡运动意图与感觉反馈之间的失衡，从而进一步缓解难以控制的神经性疼痛。本文遵循案例报告的撰写规范。

案例报告
一名49岁的右利手男性在2016年的一次摩托车事故中导致右侧臂丛神经撕裂。事故发生前，该患者患有2型糖尿病和控制良好的高血压。肌电图检查显示存在周围神经源性损伤，提示右侧C5-C8节段根性神经损伤；MRI检查则显示C5、C6和C7节段存在神经撕裂，表现为T2 STIR FLAIR序列下的高信号。他在事故发生8个月后接受了神经缝合手术（尺神经连接二头肌，正中神经连接肱肌，第三、第四、第五肋间的肋间神经连接桡神经的三头肌支）。然而，他的右侧上肢仍然存在瘫痪症状（根据MRC评分：三角肌0/5分，二头肌1/5分，旋前圆肌和旋后肌2/5分，尺侧腕屈肌和桡侧腕屈肌2/5分，尺侧腕伸肌和桡侧腕伸肌2/5分，浅层指屈肌和深层指屈肌3/5分，拇长屈肌和拇短屈肌3/5分），无法完成日常活动中的抓握动作。此外，他的右侧上肢还存在严重的感觉障碍（手臂、前臂及手背感觉丧失；手指感觉减退），并伴有持续的刺痛、压迫感、麻木和远端瘙痒。他的主要症状是难以控制的慢性神经性疼痛，还会反复出现剧烈的电击样疼痛。

尽管医生建议他按剂量服用普瑞巴林（200毫克，每日3次）、利多卡因贴片（每日1次）和度洛西汀（60毫克，每日2次），但他的神经性疼痛依然存在。2020年，医生还尝试了两次氯胺酮输注治疗，但效果并不理想。患者未出现任何副作用。在2017年至2019年间，医生还尝试过多种止痛方案，包括常规镜像疗法（每周3次，持续2个月，无效）、透皮电神经刺激疗法（无效），以及视频反馈观察疗法（每周2次，持续3个月，仅能暂时减轻疼痛，疼痛评分下降1.5/10分，效果持续时间不足1个月）。事故发生4年后，即2020年，该患者被送到物理与康复医学科，接受一种创新的组合治疗方案，即经颅直流电刺激与视频反馈观察疗法的结合。具体时间线见图1。

图1展示了从事故发生后患者所接受的各项康复治疗，以及疼痛程度的变化情况。患者在专门的安静房间里坐在椅子上接受治疗。我们采用阳极刺激来缓解神经性疼痛，即在左侧运动皮层放置阳极，在对侧前额叶皮层放置阴极，使用DC-STIMULATOR刺激器产生2毫安的连续电流，持续刺激20分钟。经颅直流电刺激结束后，立即进行30分钟的视频反馈观察疗法。这种计算机化的视频训练技术无需使用未受损的肢体，患者只需注视显示在受损肢体上的视频图像即可。这样，受损侧的肌肉运动幻觉就不会受到对侧运动的干扰。在治疗开始时，我们先让患者在一次记录过程中重复10个预先设定的动作，每个动作持续3分钟，以此校准其动作表现。随后通过自动视频反转技术，生成用于受损肢体康复的右侧上肢动作序列。治疗每周进行2次，先进行阳极经颅直流电刺激，然后再进行视频反馈观察疗法。整个门诊治疗共持续5周（每周2次），之后还进行了2次维持治疗（每2周1次），总计12次治疗。这些治疗均由物理治疗师负责监督，但他并不负责评估治疗效果。图2展示了治疗的实际过程。

图2显示了在视频反馈观察疗法之前，先进行左侧阳极经颅直流电刺激的情况——屏幕上会显示出反向的动作影像。患者坐在椅子上，接受2毫安的阳极经颅直流电刺激，持续20分钟（A）；之后再接受30分钟的视频反馈观察疗法，屏幕上会显示出他左侧手臂（未受损侧）的预先录制动作影像，投射在右侧屏幕上（受损侧）（B）。

在方案实施前后、3个月后以及24个月后，同一位研究者对患者进行了检查，但他并不负责监督治疗过程。我们的评估内容包括静息状态下的疼痛强度，采用数字疼痛评分量表评估；神经性疼痛症状量表评估；以及止痛药的服用量。如表1所示，患者报告称疼痛有所缓解，同时止痛药的使用量也有所下降，且效果持续时间长。虽然在视频反馈观察疗法治疗期间，治疗师并未观察到患者有额外的动作表现，但患者表示能感觉到手腕和手指有运动感，甚至有弯曲动作的幻觉。在方案实施前的访谈中，他表达了悲伤情绪。不过，在经过经颅直流电刺激与视频反馈观察疗法联合治疗后，他的神经性疼痛得到了一定缓解，他表示自己的整体健康状况“良好”。SF-36评估结果的变化情况见图3。在整个随访期间，患者的血清素再摄取抑制剂类抗抑郁药剂量保持不变。

表1显示了疼痛状况及止痛药服用量的变化情况。
基线值（治疗开始时）　　结束值（治疗5周后）　　3个月随访值　　24个月随访值
静息状态下疼痛评分（/10）　　8　　7　　4　　5
神经性疼痛症状量表总分（/100）　　23　　14.5　　6.8　　7.3
表层自发性疼痛评分（/10）　　0　　0　　0　　0
深层自发性疼痛评分（/10）　　7.5　　20.5　　0　　0
阵发性疼痛评分（/10）　　9　　6.5　　33　　3
诱发性疼痛评分（/10）　　3　　3　　1.3　　1.3
感觉异常/异常感觉评分（/10）　　3.5　　32　　3　　23

止痛药服用量
普瑞巴林（毫克/天）　　600　　500　　1000
度洛西汀（毫克/天）　　120　　90　　90　　90
利多卡因（贴片数量/天）　　1　　1　　1　　0

图3为SF-36评估中不同维度的评分变化情况，基线值与24个月随访值对比。其中疼痛相关维度有显著改善，而身体功能、心理健康、情感福祉等维度也有轻微改善。EF代表能量/疲劳程度，EW代表情感福祉，GH代表总体健康状况，NA表示不适用，NPSI代表神经性疼痛症状量表，NRS代表数字疼痛评分量表，P代表疼痛程度，SF代表社会功能，SF-36的各子维度分别为身体功能、因身体健康导致的角色限制、因情绪问题导致的角色限制。

讨论
我们在此报告了一名49岁男性的病例，他在4年前因摩托车事故导致臂丛神经撕裂，此后长期遭受严重的疼痛困扰。据我们所知，这是首例报道将经颅直流电刺激与视频反馈观察疗法序贯结合用于缓解由创伤性臂丛神经撕裂引起的慢性神经性疼痛的案例。

虽然神经性疼痛通常与周围神经损伤的严重程度相关，但神经传导中断的主要原因其实是病态的、不完整的体感反馈回路，这导致了受损肢体的运动信号与本体感觉信号之间的失衡。常见的药物治疗方法，如抗抑郁药、阿片类药物、局部麻醉剂和氯胺酮，虽然有一定的效果，但也存在诸多副作用，而且往往不足以逆转中枢神经系统的不良适应现象。因此，神经调节技术似乎更适用于各种类型的神经性疼痛。这类技术可以根据患者的具体情况进行个性化调整，可采用侵入性或非侵入性手段，通过不同方式作用于周围神经系统或中枢神经系统。诸如视频反馈观察疗法这样的新视觉幻觉反馈策略，或许还能带来额外的积极效果。这种疗法可以通过调节皮质脊髓兴奋性和脑区血流量，重新平衡运动意图与感觉反馈之间的失衡，从而缓解难以控制的神经性疼痛。在视频反馈观察疗法治疗过程中，患者需要看着屏幕上同步显示的正确动作影像，同时尝试或想象自己受损肢体的动作。与镜像疗法不同的是，视频反馈观察疗法不会对未受损的大脑半球产生运动干扰，而是直接针对受损半球发挥作用。在本例中，每次治疗的动作数量和持续时间都是随意设定的。最初计划进行10次治疗，为期5周；但由于患者的疼痛评分有所下降（减少了1分，虽未达到临床显著水平），阵发性疼痛也有所减轻，且止痛药的使用量也有所减少——这些都是患者之前未曾经历过的效果——因此治疗方案又增加了2次维持治疗。这次延长治疗时间后，患者的疼痛进一步减轻，且这种效果在3个月后的随访中依然存在。因此，未来还需要进一步研究确定最佳的治疗时长。我们还建议根据患者的具体损伤情况，个性化调整视频反馈观察疗法中的动作设定和评估标准。

这名患者先后尝试过一些最初无效的治疗方案，如单独使用镜像疗法或透皮电神经刺激疗法，随后又尝试过单独使用视频反馈观察疗法，虽然有一定效果但效果并不持久，最后才采用了经颅直流电刺激与视频反馈观察疗法联合治疗的方案，取得了良好且持久的疗效，这表明神经调节技术在这名患者身上确实具有协同作用。起初，我们还考虑在视频反馈观察疗法之前再加用C3频段的阳极经颅直流电刺激，作为一种强化手段。不过，我们无法确定单独使用经颅直流电刺激是否也能产生类似效果，只能推测它可能与视频反馈观察疗法单独使用时的部分效果共同发挥了协同作用，从而验证了我们的假设。依次进行不同的治疗阶段，可能会产生良好的后续效果，进一步提升视频反馈观察疗法的疗效。由于不同患者的病情和目标各不相同，因此在实施序贯治疗方案时，应采用单病例实验设计。虽然创伤性臂丛神经撕裂属于相对罕见的疾病，但它主要影响年轻人，而疼痛问题严重影响了他们的生活质量。

作者贡献声明
数据收集工作由H.B.负责。治疗方案的实施由C.G.负责，P.G.、B.F.、J.T.、E.O.和A.A.负责监督。论文写作由H.B.完成。整个研究工作由P.G.负责监督。所有作者都阅读并通过了最终稿件。

利益冲突声明
作者声明，他们与本报告的内容不存在任何财务利益冲突。

资金支持
本案例报告未获得任何资金支持。

伦理声明
作者保证已获得患者的所有必要同意书。在同意书中，患者同意将自己的影像资料和其他临床信息发表在期刊上。患者明白自己的姓名和缩写不会被公开，也会尽力保护自己的隐私，但无法完全保证匿名性。

数据可用性声明
本研究的相关数据可在合理请求下从相应作者处获取。