《Frontiers in Neurology》:Endovascular treatment of congenital arteriovenous fistulas in the parotid region using coils and absolute ethanol
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目的:评估位于腮腺区的先天性动静脉瘘(cAVFs)血管内栓塞的临床特征和治疗结局。方法:回顾性分析2017年9月至2025年9月期间接受血管内栓塞的15例连续腮腺cAVF患者。队列包括9名男性和6名女性,其中6名儿童(中位年龄:4岁)和9名成人(中位年龄:35
目的:评估位于腮腺区的先天性动静脉瘘(cAVFs)血管内栓塞的临床特征和治疗结局。方法:回顾性分析2017年9月至2025年9月期间接受血管内栓塞的15例连续腮腺cAVF患者。队列包括9名男性和6名女性,其中6名儿童(中位年龄:4岁)和9名成人(中位年龄:35岁)。分析临床表现、计算机断层扫描成像和数字减影血管造影数据。治疗方案包括:首先对扩张的引流静脉进行弹簧圈栓塞以实现血流减少,随后靶向注射纯乙醇以闭塞残余分流。结果:主要临床表现为搏动(14/15,93.3%),其次为震颤(7/15,46.7%)、皮肤温度升高(7/15,46.7%)、耳鸣(3/15,20%)和出血(1/15,6.7%)。所有患者均采用可解脱弹簧圈(中位数:7)、纤维弹簧圈(中位数:21)和纯乙醇(中位数:10 mL)进行联合栓塞。初次治疗后3个月和6个月随访的完全缓解率为86.7%(13/15)。在1年随访时,经过对部分病例的重复治疗,最终完全症状缓解率达到100%(15/15)。并发症包括一过性局部肿胀(15/15,100%)、暂时性面神经麻痹(1/15,6.7%)和晚期通过外耳道的弹簧圈暴露(1/15,6.7%),所有病例均通过针对性处理得到解决。结论:采用弹簧圈和纯乙醇联合的血管内栓塞是治疗腮腺cAVF的一种临床可行且有效的策略。虽然局部肿胀是普遍存在的术后事件,但主要系统性并发症罕见,使该技术成为开放手术的一种有价值的微创替代方案。
**论文解读:弹簧圈联合纯乙醇血管内治疗腮腺区先天性动静脉瘘的临床研究**
**1. 研究背景与目的**
先天性动静脉瘘(congenital arteriovenous fistula, cAVF)是一种罕见的血管畸形,其特征为动脉与静脉之间直接的单通道连接,绕过毛细血管床。在头颈部,cAVF最常见于颈部的颈动脉-颈静脉瘘,其次为腮腺区。文献记载的腮腺cAVF仅10例,其临床表现为局部搏动性肿块、耳鸣、严重疼痛、头痛,甚至危及生命的右心负荷过重。传统治疗包括手术切除、血管内栓塞或联合方案。然而,腮腺区解剖结构复杂,手术切除存在面神经损伤和Frey综合征等风险。近年来,血管内栓塞因其微创优势成为高流量血管畸形的重要治疗手段,但专门针对腮腺cAVF的血管内栓塞疗效与安全性的系统评价仍十分匮乏。为此,研究人员回顾性分析了一组连续15例采用弹簧圈辅助纯乙醇栓塞策略治疗的腮腺cAVF患者,旨在全面评估该血管内介入治疗的临床结局、操作相关并发症及长期复发率。该研究发表在《Frontiers in Neurology》。
**2. 主要关键技术方法**
研究人员从2017年9月至2025年9月,回顾性纳入同一机构连续收治的15例腮腺cAVF患者(9男6女,包括6名儿童和9名成人)。所有患者术前均经增强计算机断层扫描(CT)初诊,并由数字减影血管造影(DSA)确认。治疗采用血管内栓塞:优先经动脉入路,若动脉迂曲则采用经皮直接穿刺入路。首先通过微导管在引流静脉内放置可解脱弹簧圈和纤维弹簧圈实现血流显著减少,随后注入纯乙醇(99.9%)以闭塞残余分流。对于高流量病例,辅助使用手动压迫、球囊导引导管或经皮结扎以稳定血流。术后定期(3、6、12个月,之后每年)通过临床检查和多普勒超声(DUS)随访,12个月时推荐DSA评估解剖结局。
**3. 研究结果**
**3.1 患者人口统计学与临床特征**
回顾性分析显示,15例患者中,男性9例,女性6例;儿童中位年龄4岁,成人中位年龄35岁。病灶位于右侧11例(73.3%)。主要临床表现为搏动(14/15,93.3%),其次为震颤(7/15,46.7%)、皮肤温度升高(7/15,46.7%)、耳鸣(3/15,20%)和出血(1/15,6.7%)。4例患者(26.7%)自出生即存在症状。
**3.2 血管造影发现与血管构筑**
超选择性血管造影显示,同侧上颌动脉是最常见的供血动脉(11/15,73.3%),其次为颞浅动脉(2/15,13.3%)、面动脉(1/15,6.7%)和颈外动脉(1/15,6.7%)。静脉引流通过颈外静脉(6/15,40%)、颈内静脉(2/15,13.3%)或两者联合(7/15,46.7%)。
**3.3 栓塞方式**
血管入路:经动脉7例(46.7%),经皮3例(20%),联合入路5例(33.3%)。栓塞材料使用可解脱弹簧圈(中位数7个)、纤维弹簧圈(中位数21个)和纯乙醇(中位数10 mL)。辅助技术包括手动压迫、球囊导引导管和经皮结扎。
**3.4 临床结局**
随访中位时间47个月(范围3–94个月)。初次治疗后3个月和6个月完全缓解率均为86.7%(13/15)。1年随访时,经过对部分病例的重复栓塞(乙醇剂量1–5 mL),完全症状缓解率达100%(15/15)。具体而言,患者#2和#12在3个月时存在残余轻度搏动,但#2自发缓解,#12因再通接受第二次乙醇栓塞后治愈;患者#7和#11在6个月时复发,经重复乙醇栓塞后治愈。
**3.5 并发症**
无重大系统性不良事件(如心肺意外、短暂性脑缺血发作或卒中)。所有患者(15/15,100%)在纯乙醇栓塞后出现一过性局部肿胀,但无皮肤或黏膜坏死。患者#7出现暂时性面神经麻痹,考虑为乙醇刺激导致邻近组织水肿压迫神经,经静脉注射地塞米松(10 mg/日,3天)后完全恢复。同一患者在术后6个月出现迟发性外耳道弹簧圈暴露(原出血部位),经局部清创处理后痊愈。
**4. 讨论与结论**
讨论部分指出,cAVF的病理生理基础是胚胎期血管发育中胚胎通路的持续存在。腮腺cAVF的临床表现源于异常血流动力学,常见搏动、震颤、局部肿胀等;耳鸣是特征性症状。影像学诊断依赖多普勒超声(DUS)、CT、磁共振成像(MRI)和DSA,其中DSA为金标准,但术后因弹簧圈金属伪影,随访首选DUS。治疗目标是完全消除瘘口,单纯供血动脉结扎或栓塞易致复发。在栓塞材料选择上,可脱落球囊曾为主流,但存在延迟移位风险;弹簧圈具有机械稳定性和可控释放优势,但单独使用可能因缺乏永久性内皮破坏而再通;液体栓塞剂如N-丁基-2-氰基丙烯酸酯(NBCA)虽快速闭塞,但高流量区域有导管嵌顿或远端迁移风险;乙烯-乙烯醇共聚物(EVOH)需使用二甲基亚砜(DMSO),可能引起局部疼痛和血管痉挛。纯乙醇通过立即蛋白变性和内皮破坏实现永久性闭塞,但需控制剂量以避免系统性毒性。本研究采用弹簧圈辅助纯乙醇栓塞:先通过弹簧圈降低血流,延长乙醇与瘘壁接触时间,从而以更低、更安全的乙醇体积实现高效局部消融,同时降低全身循环风险。经动脉入路为首选,但经皮穿刺在动脉迂曲时提供可行替代;联合入路用于弹簧圈放置后微导管位置过近动脉侧的情况。术后肿胀为自限性炎症反应,面神经麻痹和弹簧圈暴露均经处理好转。研究局限性包括:单中心回顾性设计、样本量小(n=15)、缺乏同期对照组、血管造影随访有限。结论翻译如下:
**结论**:腮腺区先天性动静脉瘘(cAVF)是一种极其罕见的血管畸形亚型。据研究人员所知,本研究评估了15例患者,是迄今为止单中心报道的最大系列。该机构的临床数据表明,采用弹簧圈和纯乙醇联合的血管内技术对于这一罕见疾病是临床可行、有效且可控的策略,在中位随访47个月期间获得了良好的临床结局。需要进一步开展前瞻性、多中心、更大样本量的研究,以确证长期安全性并建立标准化治疗建议。