《Sleep Medicine》：Does a clinical assessment of Upper Airway Obstruction in Robin Sequence correspond to sleep study results?
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摘要背景上气道阻塞在婴儿中常常难以被发现，可能导致呼吸功增加、生长迟缓以及睡眠不连贯，进而影响神经认知发育。方法在一项前瞻性随机交叉研究中，我们评估了图宾根大学儿童医院收治的患有罗宾序列综合征的婴儿的阻塞性睡眠呼吸暂停严重程度，这些评估是由我们的新生儿护理团队通过标准化问卷在仰卧
摘要
背景
上气道阻塞在婴儿中常常难以被发现，可能导致呼吸功增加、生长迟缓以及睡眠不连贯，进而影响神经认知发育。
方法
在一项前瞻性随机交叉研究中，我们评估了图宾根大学儿童医院收治的患有罗宾序列综合征的婴儿的阻塞性睡眠呼吸暂停严重程度，这些评估是由我们的新生儿护理团队通过标准化问卷在仰卧位和俯卧位下进行的。所获得的评分与多导图检测结果进行比较，后者包括阻塞性呼吸暂停指数、血氧饱和度低于80%的情况、平均脉搏血氧饱和度及经皮二氧化碳水平，还有呼吸频率和心率等数据。
结果
共有29名婴儿参与了研究，其中21名婴儿在两种睡姿下都接受了评估，6名仅在仰卧位接受评估，2名仅在俯卧位接受评估。总共完成了143份问卷调查（每名婴儿在每种睡姿下平均接受5次[四分位数范围：1]评估）。与俯卧位相比，仰卧位时的主观阻塞性呼吸暂停指数平均高出9.9（95%置信区间为5.9至13.9）次/小时。在仰卧位时，评估者正确判断出严重阻塞性睡眠呼吸暂停的比例为56%，而在俯卧位时这一比例为58%。主观评估的阻塞性呼吸暂停指数普遍低于客观测量值，多导图显示的阻塞性呼吸暂停指数平均高出12.7（95%置信区间为2.8至22.5）次/小时。评估的准确性并未因评估者的职业或工作经验的不同而出现显著差异。
结论
主观评估的阻塞性呼吸暂停指数明显低于客观测量值，这凸显出进行睡眠研究的重要性，以避免低估上气道阻塞的严重程度。
章节节选
背景
罗宾序列综合征的特点包括下颌后缩、舌体下垂、上气道阻塞，很多病例还伴有腭裂，其出生发病率约为每10万活产中有9.5例（95%置信区间为7.1至12.1）[3]。对于患有该综合征的婴儿来说，上气道阻塞和呼吸困难是主要的临床问题，常常导致呼吸功增加、喂养困难以及生长迟缓。由阻塞性呼吸暂停引起的频繁觉醒以及睡眠不连贯也可能进一步影响
参与者
这项前瞻性单中心研究在德国图宾根大学医院开展，该医院是欧洲罕见颅面畸形参考网络的一个重要中心。在2021年4月至2023年5月期间，所有被诊断为单纯型或综合征型的罗宾序列综合征的婴儿都被纳入研究。单纯型与综合征型的区分是根据最新的ERN CRANIO关于罗宾序列综合征的指南中的临床标准来确定的。这些婴儿都被送入我们的二级新生儿重症监护室
罗宾序列综合征组参与者
在研究招募期间，共有34名患有罗宾序列综合征的婴儿被送入我们的医院。其中30个家庭被邀请参与研究，有29个家庭（97%）给出了知情同意书。有2名婴儿仅在仰卧位接受评估，6名婴儿仅在俯卧位接受评估。之所以如此，是因为部分婴儿由于严重的阻塞性睡眠呼吸暂停症状而无法在仰卧位保持至少2小时（共6名），还有2名是因为护理人员忘记将他们转为俯卧位。最终的研究样本因此而确定
讨论
在这项前瞻性研究中，我们比较了通过对罗宾序列综合征婴儿的主观评估与基于多导图所得的客观评估结果。我们发现，主观评估的结果平均比客观评估值低12.7次/小时。没有证据表明，评估结果的偏低或偏高与护理人员处理此类婴儿的临床经验水平有关。
我们的研究结果证实了先前的研究结论，即仅依靠临床病史和床边观察并不足以准确判断病情
研究的优势与局限性
这项研究是在一个处理罗宾序列综合征婴儿的经验丰富的ERN-CRANIO参考中心开展的，那里对这类婴儿采用标准化治疗方式，从而保证了统一的临床条件。研究采用前瞻性设计，由具有不同经验的医生和护士共同进行多学科评估，这更贴近现实中的新生儿护理情况。不过，这项研究的一个局限性在于，并没有记录下实际发放的问卷数量，因此无法计算出回复率。
结论
在这项前瞻性研究中，我们发现，即便是在处理罗宾序列综合征婴儿方面经验丰富的新生儿护理团队，其评估的阻塞性呼吸暂停指数平均也仍低于实际数值约12.7次/小时。未来是否可以通过设计更完善、经过验证的评估工具来改善目前较为不佳的评估结果，还有待进一步研究。鉴于并非所有地方都具备进行睡眠研究的条件，这一点尤为重要。此外，俯卧位下的评估结果在主观评价上也
CRediT作者贡献说明
Jessica LeClair：撰写——审阅与编辑，正式分析。Christina Weismann：撰写——审阅与编辑，研究工作。Karen Kreutzer：撰写——审阅与编辑，方法学，研究工作。Simon Goetz：研究工作，正式分析。Mirja Quante：撰写——审阅与编辑，研究工作。Katharina Peters：撰写——审阅与编辑，研究工作。Glen McGee：撰写——审阅与编辑，正式分析。Cornelia Wiechers：撰写——初稿撰写，方法学，研究工作，正式分析
所有作者的利益冲突声明
我们没有从与本文研究内容直接或间接相关的任何方获得或将来会获得任何形式的财务或非财务利益。
数据共享声明
如有必要，作者可以提供为本研究生成的匿名化数据。
资金来源
该项目得到了欧盟的资助，项目编号为101156275——ERN CRANIO 2023-2027。Wiechers博士还获得了图宾根女性科学进步计划的奖学金支持。McGee博士感谢加拿大自然科学与工程研究委员会（NSERC）的资助，项目编号为DGECR-2022-00433和RGPIN-2022-03068。Quante博士则得到了高级临床科学家项目的资助，项目编号为531-0-0。
利益冲突声明
? 作者声明自己不存在任何可能影响本文研究结果的已知财务利益关系或个人关系。
致谢
我们非常感谢那些患有罗宾序列综合征的婴儿的家属们愿意参与我们的研究。特别要感谢Wolfgang Buchenau医生对大部分睡眠监测数据的分析，同时也要感谢我们优秀的罗宾团队，其中包括优秀的儿科护士、语言治疗师、正牙医生、牙科技师、心理社会服务人员以及儿科医生。
Cornelia Wiechers|Simon Goetz|Karen Kreutzer|Katharina Peters|Christina Weismann|Jessica LeClair|Glen McGee|Christian F. Poets|Mirja Quante
德国图宾根市Calwerstrasse 7号，72076，图宾根大学医院新生儿科
