《Journal of Surgical Case Reports》：Arc of Buhler pseudoaneurysm complicated by an arterioportal fistula: a combined endovascular and open surgical approach
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布勒弓（Arc of Buhler, AoB）是一种罕见的解剖变异，其特征是腹腔干与肠系膜上动脉之间直接吻合。关于此解剖结构的数据相对匮乏，可能由于其发病率较低。与AoB相关的最常见病变是动脉瘤形成，虽然AoB动脉瘤极为罕见，但假性动脉瘤则更为罕见。研究人员报
布勒弓（Arc of Buhler, AoB）是一种罕见的解剖变异，其特征是腹腔干与肠系膜上动脉之间直接吻合。关于此解剖结构的数据相对匮乏，可能由于其发病率较低。与AoB相关的最常见病变是动脉瘤形成，虽然AoB动脉瘤极为罕见，但假性动脉瘤则更为罕见。研究人员报告了一例62岁男性患者的AoB假性动脉瘤，并合并假性动脉瘤与门静脉主干之间的动脉门静脉瘘（arterioportal fistula, APF）。由外科医生、介入放射科医生和放射科医生组成的多学科团队共同治疗了这种复杂病变。据研究人员所知，这是首例报道的AoB假性动脉瘤合并APF的病例。该病例强调了多学科协作在治疗此类罕见复杂血管病变中的重要性。
**论文解读文章**
**研究背景**
布勒弓（Arc of Buhler, AoB）是胚胎期第10与第13段主动脉节段动脉腹侧吻合未能正常退化而形成的罕见直接解剖连接，连接腹腔干与肠系膜上动脉（superior mesenteric artery, SMA）。其总体人群患病率约为1.7%，但因发病率极低，相关文献数据匮乏。AoB最常见的病理改变是动脉瘤形成，而内脏动脉瘤整体发生率约为0.1%–2%，其中假性动脉瘤（pseudoaneurysm, PSA）仅占5%。因此，AoB真性动脉瘤已属罕见，AoB假性动脉瘤更为少见。目前存在的问题包括：由于病例稀少，缺乏标准化的治疗指南；假性动脉瘤破裂风险高，死亡率高；若合并动脉门静脉瘘（arterioportal fistula, APF），血流动力学异常复杂，进一步增加治疗难度。本研究旨在报道首例AoB假性动脉瘤合并APF的病例，并展示多学科团队（外科、介入放射学、放射诊断学）协作处理此类复杂血管病变的经验。该论文发表于《Journal of Surgical Case Reports》。
**研究方法与技术**
研究人员采用联合血管内与开放手术的策略。关键技术方法包括：①术前通过对比增强计算机断层扫描（contrast-enhanced computed tomography, CT）进行影像学评估，明确假性动脉瘤大小、位置及其与门静脉的异常沟通；②数字减影血管造影（digital subtraction angiography, DSA）精确定位假性动脉瘤供血来源及APF的流出道；③尝试从腹腔干侧（经肝总动脉）及肠系膜上动脉（SMA）侧分别进行血管内栓塞，使用弹簧圈（coils）栓塞AoB；④术中采用多普勒超声（Doppler ultrasound）引导，识别并结扎残留的供血动脉；⑤术后多次复查CT评估血栓形成及瘘口闭合情况。本病例无队列来源，为单中心、单病例报告。
**研究结果**
**Case report**：患者为62岁男性，有高血压、糖尿病及酒精性慢性胰腺炎病史，因严重腹痛就诊。CT显示急性-慢性胰腺炎伴胰体尾部大范围包裹性坏死积液，并发现胰头部不规则强化的病变（2.5×1.9 cm），与异常迂曲动脉（沟通SMA）紧密相连，同时门静脉早期显影提示存在APF。血管造影证实该假性动脉瘤与增粗的AoB相通，并高速分流至脾静脉与肠系膜上静脉汇合处的门静脉。经SMA侧成功栓塞AoB后，假性动脉瘤缩小（2.2×1.7 cm），但仍有来自肝总动脉侧的残余供血和APF。随后行开放手术，术中结扎肝总动脉近端分出的两支动脉之一（较大者），术后CT显示假性动脉瘤无变化。再次血管造影确认仍有来自肝总动脉侧的供血，但无法再次血管内介入。第二次开腹手术中，借助多普勒超声定位并结扎该供血动脉。术后CT显示假性动脉瘤显著缩小（1.9×1.5 cm），并形成周边附壁血栓。最终随访CT（术后43天）显示假性动脉瘤完全血栓形成，APF消失，未出现门静脉血栓。
**Discussion**：初始治疗遵循内脏及肠系膜动脉假性动脉瘤的标准处理原则，即优先采用血管内治疗，因其可降低破裂及死亡率。但复杂假性动脉瘤可能因锐角成角、门静脉血栓风险或破裂风险而需开放手术。本例患者，从SMA侧栓塞AoB减少了高速AP分流，促使假性动脉瘤部分血栓化；但首次介入未能完全栓塞，且AP分流持续存在，提示需隔离所有侧支供血。开放手术结合术中多普勒超声成功结扎残余供血动脉，显著降低AP分流，从而促进假性动脉瘤渐进性血栓化及瘘口闭合。直接注射凝血酶被视为不适当，因其有血栓移位及门静脉血栓风险。文献回顾确认共12例AoB动脉瘤报道，但无合并APF的病例；本病例为首例。
**研究结论**
该高速、瘘性沟通显著增加了治疗假性动脉瘤的复杂性，也为外科与介入放射学之间的协作提供了独特的机会。多学科协作是处理此类罕见复杂血管病变的关键。
