《Sleep Medicine》：Impact of prone positioning on sleep and respiratory outcomes by polysomnography in Robin Infants: a cross-sectional study: Abbreviated title:Impact of prone positioning by polysomnography in Robin
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摘要背景关于在睡眠期间使用俯卧位 (PP) 预防罗宾序列征 (RS) 婴儿阻塞性睡眠呼吸暂停 (OSA) 的做法存在争议，且各中心做法不一，原因是缺乏数据且增加了婴儿猝死综合征的风险。目的使用多导睡眠监测 (PSG) 评估 PP 对 RS 婴儿睡眠和呼吸结果的影响。方法201
摘要
背景
关于在睡眠期间使用俯卧位 (PP) 预防罗宾序列征 (RS) 婴儿阻塞性睡眠呼吸暂停 (OSA) 的做法存在争议，且各中心做法不一，原因是缺乏数据且增加了婴儿猝死综合征的风险。
目的
使用多导睡眠监测 (PSG) 评估 PP 对 RS 婴儿睡眠和呼吸结果的影响。
方法
2018 年至 2022 年在 2 个三级中心进行的横断面研究，包括 3 个月以下的 RS 婴儿，通过 PSG 评估仰卧位 (SP) 和 PP 下的睡眠和呼吸结果。
结果
在 29 名 RS 婴儿中，PSG 期间中位 [IQR] 年龄为 48 [40-61] 天，28/29 (97%) 在 SP 下有 OSA，其中 20/28 (71%) OAHI>10/h。在 PP 下，睡眠效率更高 (81% [73-88] 对比 72% [59-80], p=0.01)，且 PP 下的阻塞性呼吸暂停低通气指数 (OAHI) 显著低于 SP (10 次/h [8-17] 对比 17 次/h [9-40], p<0.001)。在 SP 下 OAHI>10/h 的 20/28 婴儿中，11/20 (55%) 保持 OAHI>10/h，9/20 (45%) OAHI 降至 5-10/h。虽然 PP 在 13/29 (45%) 婴儿中被发现有效，但 5/29 (17%) 选择了室内空气下的 SP，11/29 (38%) 选择了呼吸支持。
结论
对于大多数年轻 RS 婴儿，PP 改善了睡眠质量并减少了 OSA。然而，PP 未能准确纠正超过三分之一婴儿的 OSA。建议早期进行系统性的夜间睡眠记录，以确定管理 RS 婴儿 OSA 的最有效治疗方法。
引言
罗宾序列征 (RS) 的特征是小颌畸形、舌下垂和上气道梗阻 (UAO)，伴或不伴腭裂，这可能导致喂养和呼吸困难 1, 2。其发病率，从 1/4,000 到 1/10,000 出生，取决于使用的定义和人群类型 [1]。RS 的严重程度在儿童中差异很大，需要个体化治疗策略 3, 4。多学科护理对于最佳长期结果至关重要，重点关注呼吸、喂养、言语和认知发展 5, 6。Kirjavainen 等人报告称，RS 婴儿 OSA 的严重程度根据解剖异常而不同 [7]。一项回顾估计，RS 儿童神经发育障碍的患病率根据分类为孤立性、综合征性或关联性而有所不同 [8]。儿童 OSA 可能因低氧血症、睡眠碎片化和氧化应激导致长期神经认知恶化，从而影响注意力、记忆力和学业成绩等多个领域 9, 10。此外，它可能导致心血管和代谢并发症 [11]。因此，早期气道管理对于预防危及生命的并发症至关重要，早期诊断有助于建立适当的管理 2, 6, 12, 13, 14。OSA 中有几种诊断工具可用，包括多导睡眠监测 (PSG) [15]，但对 RS 婴儿尚无共识 1, 2, 13, 14, 16, 17。
RS OSA 的初始管理通常涉及将婴儿置于俯卧位 (PP) 以改善舌部位置并缓解 UAO 12, 18。最近推荐的治疗算法包括将 PP 与密切监测血氧饱和度作为一线治疗 [2]。虽然 PP 在大约四分之三的 RS 患者中有效，但缺乏关于其在 OSA 中疗效的数据 19, 20；很少有回顾性研究评估 PP 在 RS 婴儿和 OSA 中的有效性，并发现 OSA 缓解不完全 18, 21, 22 或缺乏缓解 [23]。此外，由于与 PP 相关的婴儿猝死综合征 (SIDS) 风险增加，其在睡眠期间的使用在各中心之间差异很大且存在争议 19, 20, 24。此外，最近的一项回顾发现，虽然当婴儿处于俯卧位时睡眠质量通常改善，但大约四分之一的婴儿在仰卧位时呼吸结果更好 [25]。我们的假设是，俯卧位会导致 RS 婴儿睡眠和呼吸质量改善，尽管并非在所有婴儿中均一致。本研究的主要目的是横断面评估 PP 对年轻 RS 婴儿睡眠和呼吸结果的影响，使用 PSG 进行评估。次要目的是评估最有效的睡眠位置和 OSA 严重程度的变化。
章节摘要
人群
本研究是前瞻性、多中心、队列研究 DYSROBIN (NCT03423017) 的辅助研究，该研究旨在评估脑干功能障碍在 RS 发病机制中的作用。2018 年 5 月至 2022 年 5 月期间在奥弗涅 - 罗讷 - 阿尔卑斯和法兰西岛地区 (法国) 出生的所有转诊至罕见病管理 RS 参考中心 (里昂和巴黎内克尔) 的 RS 婴儿均纳入研究。出生胎龄小于 36 周且呈现新生儿期
患者特征
DYSROBIN 研究共纳入 53 名 RS 婴儿 (31 名女孩，22 名男孩)。其中，n=29/53 名 RS 婴儿在 RA 中的 PSG 和 SP 以及 PP 中有原始 PSG 数据可用，并纳入本研究中 (图 1)。其中，21/29 (72%) 表现为孤立性 RS，8/29 (28%) 表现为关联性或综合征性 RS。PSG 期间的中位年龄为 48[40-61] 天。PSG 前，20/29 (70%) 婴儿无呼吸支持，7/29 (24%) 使用 CPAP，1/29 (3%) 使用 NPT，1/29 (3%) 使用 NPT 和 CPAP (表 1
讨论
在这项横断面研究中，几乎所有 29 名 RS 婴儿在 SP 下都呈现 OSA，其中近四分之三的婴儿 OAHI > 10/h。对于其中一半婴儿，在 PP 下发现了睡眠质量的改善以及 OSA 的减少；然而，PP 单独不足以使超过三分之一的婴儿满意地纠正 OSA。
在该队列中，孤立性 RS、足月出生和适当出生体重占主导地位，表明样本具有典型 RS 表现的特征 12, 34。值得注意的是，更多
结论
这项横断面 PSG 研究强调，在大多数 RS 婴儿中，PP 改善了睡眠质量并减少了 OSA。然而，PP 在将近四分之一的婴儿中不适用，并且在超过三分之一的婴儿中不足以准确纠正 OSA。因此，PP 不能系统地应用于所有 RS 婴儿。早期和系统性的夜间睡眠记录，加上严格的临床评估，被指示以确定最有效的治疗方法以
财务披露
作者表明他们没有任何与本文相关的财务关系需要披露。
监管方面
研究方案已获得里昂平民医院 (2017-A03324 49) 的伦理委员会和国家数据保护机构 (法国国家信息技术与自由委员会，CNIL，编号 17_0816) 的批准。
CRediT 作者贡献声明
Robin Pouyau: 写作 – 审查与编辑，调查。Muriel Rabilloud: 形式分析，概念化。Carole Langlois-Jacques: 形式分析。Aurore Guyon: 数据管理，概念化。Eglantine Hullo: 写作 – 审查与编辑，调查。Stéphanie Krayem: 写作 – 初稿，形式分析，数据管理。Amira Harrache: 形式分析。Brigitte Fauroux: 写作 – 审查与编辑，验证，监督，资源，方法学，调查，概念化。
利益冲突
作者表明他们没有任何潜在的利益冲突需要披露。
竞争利益声明
作者表明他们没有任何潜在的利益冲突需要披露。
致谢
作者谨向 HFME-里昂，巴黎内克尔医院，格勒诺布尔，里昂红玫瑰医院，里昂瓦勒东医院，克莱蒙费朗和索恩河畔维勒弗朗什的罕见病中心医生致以诚挚的谢意，感谢他们在本研究过程中的合作。我还感谢参与研究的患者家庭。最后，作者感谢 Shanez Haouari 精准专业的翻译工作，其贡献于
Laurianne Coutier|Stéphanie Krayem|Aurore Guyon|Muriel Rabilloud|Pauline Adnot|Sonia Ayari|Sébastien Blanc|Carole Egron|Anne Guignard-Perret|Agnès Giuseppi|Lucie Griffon|Amira Harrache|Eglantine Hullo|Carole Langlois-Jacques|Robin Pouyau|Aude Raoux|Marine Thieux|Nancy Vegas|Brigitte Fauroux|Véronique Abadie|Patricia Franco
儿童肺科病房，里昂平民医院妇儿医院，法国布隆
