学前自闭症儿童自伤行为严重程度变化的预测因素

《Autism Research》：Predictors of Change in Severity of Self-Injurious Behaviors in Preschool-Aged Autistic Children

　　

摘要

自伤行为(SIBs)影响高达50%的自闭症个体，并显著影响其生活质量与日常功能。横断面研究将SIB的存在与较低智商(IQ)、感觉反应性异常及情绪调节不良相关联，然而这些因素对自闭症从幼儿期到学龄期SIB严重程度变化的影响仍知之甚少。研究人员对325名在2-5岁(T1)时评估的自闭症儿童和161名在4-9岁(T3)时评估的自闭症儿童进行了SIB检查，其中包括122名在两个时间点均接受纵向评估的自闭症儿童亚组。根据SIB严重程度（无SIB、轻度、中度、重度）将SIB分为亚组。研究人员在每个时间点评估了认知能力、失调和感觉特征，并采用横断面和纵向分析检验组间差异。在T1时，74%的样本被归类为轻度、中度或重度SIB；在T3时，67%存在轻度、中度或重度SIB。SIB严重程度亚组成员身份随时间存在显著变异性；然而，仅9%的儿童在两个时间点均无SIB。在两个时间点，SIB较严重的儿童表现出更显著的失调(p < 0.001)和感觉特征(p < 0.001)，但发展/智力商数(DQ/IQ)的差异仅在T3时出现。纵向分析显示，感觉特征的改善(p = 0.026)和较高的T3 IQ(p = 0.039)显著提高了SIB严重程度下降的几率。在感觉特征、失调、DQ和SIB严重程度的基线测量中，较高的基线SIB严重程度是SIB严重程度增加的唯一预测因子。SIB在学龄前自闭症儿童中高度普遍。感觉反应性和失调可预测SIB的严重程度，且感觉特征的减少可能导致SIB严重程度随时间推移而下降。

论文解读：学前自闭症儿童自伤行为严重程度变化的预测因素

一、研究背景与目的

自伤行为(SIBs)是自闭症谱系障碍中一类尤为重要且具有挑战性的行为表现，其特征为重复性、自我导向且往往具有危险性的动作，包括撞头、自咬、抓挠皮肤和戳眼等。SIB在自闭症群体中的终身患病率接近50%，这一高患病率跨越各个年龄段和智力水平。SIB不仅可能导致严重的身体伤害、视网膜退化甚至罕见的死亡案例，还会对个体及其家庭的社会功能和生活质量产生深远的负面影响，成为参与社交、学校和社区活动的障碍。

尽管已有横断面研究将SIB的存在与较低IQ、感觉反应性异常和情绪调节不良相关联，但关于这些因素如何影响自闭症个体从幼儿期到学龄期SIB严重程度的变化轨迹，相关纵向证据仍然匮乏。现有的纵向研究虽表明SIB可能在发育早期出现，且对相当比例的自闭症个体会持续贯穿童年至成年期，但多数研究的起始时间较晚或随访期较短，缺乏从诊断年龄（2-5岁）开始的系统追踪。因此，亟需开展从幼儿期开始的纵向研究，以阐明SIB在自闭症发育过程中的出现与持续机制，并识别SIB严重程度及其随时间变化的预测因素。

本研究旨在评估自闭症儿童在诊断年龄(T1; 2-5岁)及约两年后(T3; 4-9岁)的SIB严重程度，考察发展/智力能力、感觉特征和广泛性行为/情绪失调与SIB的同期关联及纵向预测关系，并采用基于严重程度的分组方法以更精细地刻画SIB的变化轨迹。

二、研究方法

本研究依托加州大学戴维斯分校MIND研究所的自闭症表型项目(APP)和自闭症女孩神经发育影像研究(GAIN; Nordahl et al. 2022)两项队列研究，研究方案一致并将队列合并分析。T1时间点纳入325名自闭症儿童（平均年龄3.1岁），T3时间点纳入161名（平均年龄5.5岁），其中122名儿童在两个时间点均完成评估形成纵向分析样本，另有203名仅有T1数据和39名仅有T3数据。所有参与者在入组时通过自闭症诊断访谈量表修订版(ADI-R)和自闭症诊断观察量表(ADOS-G或ADOS-2)确认诊断。

研究采用了以下几项关键测量工具：(1) 使用重复行为量表修订版(RBS-R)的自伤行为分量表评估SIB，并根据八个项目中的最高严重等级将儿童划分为无SIB、轻度、中度、重度四个严重程度亚组；(2) 使用Mullen早期学习量表(MSEL)计算发展商数(DQ)，使用差异能力量表第二版(DAS-II)评估智力商数(IQ)；(3) 使用儿童行为检查表(CBCL)的失调剖面(DP)得分评估广泛性情绪和行为失调，该得分由焦虑/抑郁、攻击行为和注意问题三个综合征分量表的t分数平均值构成；(4) 使用短感觉剖面(SSP)评估感觉特征，总分越低表示感觉特征越明显。

分析方法包括：采用协方差分析(ANCOVA)和多变量协方差分析(MANCOVA)检验各时间点SIB严重程度组的组间差异；采用多项逻辑回归检验T1基线测量对SIB严重程度变化方向（增加或减少）的预测作用；采用逻辑回归检验T1至T3期间感觉特征和失调的相对变化对SIB轨迹组归属的影响。

三、研究结果

3.1 SIB严重程度组的构成与变化稳定性

在T1时间点（平均年龄3岁），74%的自闭症儿童表现出某种形式的SIB，其中38%为中重度SIB；在约2-3年后的T3时间点（平均年龄5.5岁），67%的儿童存在SIB，33%为中重度SIB。尽管两个时间点各组构成比例相似，但个体水平的严重程度变化存在显著变异性。在具有纵向数据的参与者中，仅9%的自闭症儿童在两个时间点均无SIB，表明T1至T3期间大多数自闭症儿童在某种程度上经历了SIB。性别差异在任一时间点的严重程度组中均未观察到显著效应。

3.2 T1时间点SIB严重程度组的差异：感觉特征和失调的作用

在T1时间点，SIB严重程度组在DQ方面无显著差异(F(3, 309) = 1.87, p = 0.134)，但在SSP总分(F(3,215) = 11.88, p < 0.001)和CBCL-DP得分(F(3,309) = 25.83, p < 0.001)上存在显著组间差异。事后两两比较显示，无SIB组的SSP总分显著高于轻度、中度和重度组（即感觉特征较少），而各SIB组之间无显著差异；无SIB组的CBCL-DP得分显著低于其他三组（即调节能力更好），且重度组的得分显著高于轻度和中度组。

3.3 T3时间点SIB严重程度组的差异：认知能力、感觉特征和失调的共同作用

在T3时间点，SIB严重程度组在IQ(F(3, 137) = 5.87, p = 0.001)、SSP总分(F(3, 116) = 5.00, p = 0.003)和CBCL-DP(F(3, 148) = 8.96, p < 0.001)方面均表现出显著差异。事后比较表明，中度组和重度组的IQ显著低于无SIB组，而轻度组与无SIB组无显著差异；无SIB组在SSP总分上显著高于中度和重度组；中度和重度组的CBCL-DP得分显著高于无SIB组，但无SIB组与轻度组之间无显著差异。

3.4 失调与感觉特征的联合及独特关联

由于CBCL-DP和SSP总分在两个时间点呈显著负相关(T1: r = ?0.58; T3: r = ?0.53)，研究人员进行了MANCOVA以联合检验SIB严重程度组对两个结局变量的多变量效应。在控制年龄、性别、DQ/IQ和自闭症特征(ADOS-CSS)后，T1时间点SIB严重程度存在显著的联合多变量效应(Pillai's Trace = 0.201, F(6,364) = 6.77, p < 0.001)。在T1的事后ANCOVA中，控制另一个变量后，SIB严重程度组在CBCL-DP(F(3, 181) = 3.27, p = 0.023)和SSP总分(F(3, 181) = 4.32, p = 0.006)上的组间差异均保持显著，表明两个领域的独特贡献。在T3时间点，SIB组的联合多变量效应显著(Pillai's Trace = 0.214, F(6, 188) = 3.75, p = 0.002)，但事后ANCOVA显示，在控制另一个变量后，SIB严重程度对CBCL-DP(F(3, 93) = 2.46, p = 0.067)和SSP总分(F(3, 93) = 0.93, p = 0.43)均未达到显著水平，提示在较年长年龄阶段二者的独特关联减弱。

3.5 T1基线测量对T3 SIB严重程度组的预测

T1的DQ(F(3,131) = 0.23, p = 0.8750)、SSP(F(3,86) = 2.03, p = 0.1163)和CBCL-DP(F(3,118) = 1.90, p = 0.089)得分在T3各SIB严重程度组之间均无显著差异，表明T1时的发展能力、失调和感觉特征均不能区分T3的SIB严重程度分组成员身份。

3.6 SIB严重程度变化的分类与预测因素

在122名具有纵向数据的参与者中，31.9%的样本SIB严重程度下降，27.5%上升，31.9%保持稳定，8.7%在两个时间点均无SIB。以SIB严重程度增加组与减少组为结局的逻辑回归模型显著(χ2(6) = 13.72, p = 0.008, Nagelkerke R2 = 0.26)，但T1的SSP总分、CBCL-DP和DQ均未显著预测SIB严重程度的增加或减少。模型中唯一显著的预测因素是T1 SIB严重程度组(OR = 0.14, p = 0.002)，表明初始SIB严重程度较高的儿童更可能进入SIB严重程度下降组，这在一定程度上可能反映了基线高水平导致的封顶效应(ceiling effects)。

3.7 感觉特征改善对SIB降低的预测作用

以T1至T3期间SSP和CBCL-DP的相对变化预测SIB增加或减少轨迹组的逻辑回归模型显著(χ2(6) = 17.45, p = 0.008, Nagelkerke R2 = 0.31)。SSP总分的正相对变化（即感觉特征减少）显著提高了处于SIB下降组的可能性(OR = 0.92; p = 0.026)；T3时较高的IQ也提高了处于SIB下降组的可能性(OR = 0.97; p = 0.039)。

四、讨论与结论

本研究采用新颖的SIB严重程度分组方法，首次对自闭症儿童从学龄前到学龄早期的SIB严重程度变化进行了纵向评估。研究发现SIB在学龄前自闭症儿童中高度普遍，且在个体水平上具有高度的动态性。感觉特征和失调在T1和T3均与SIB严重程度存在显著关联，且二者在T1时具有独立于彼此的独特贡献，支持感觉反应性（自下而上过程）和失调（自上而下过程）作为部分独立但相互作用的双通路机制模型。然而，T1时这些变量均不能预测T3的SIB严重程度，而SIB的减少与感觉特征的改善及较高的T3 IQ相关。认知能力与SIB严重程度的关系仅在T3时显现，这可能反映了幼儿期发展评估的精确度较低，而随着评估稳定性的提高，认知能力与SIB的关联变得更加明确。

研究结论指出，SIB在学龄前自闭症儿童中极为普遍；感觉反应性和失调可预测SIB的严重程度，且感觉特征的减少可能促使SIB严重程度随时间的下降。研究结果支持一个多层次的理论模型，即早期智力能力、感觉反应性和广泛性行为与情绪调节能力在行为和情境层面交互作用，共同促成自闭症中SIB的严重程度和发展轨迹。同时处理感觉特征、加强情绪调节策略，并针对整体发育迟缓和沟通支持进行干预，可能为在早期发育过程中最大程度减少SIB提供最有效的途径。该研究为理解幼儿期SIB的发展预测因素奠定了重要基础，未来在该队列中持续的纵向数据收集（包括更多行为时间点和神经影像学数据）将有助于识别更精确的机制和潜在的干预靶点。