《Palliative Medicine》：Multisectoral integrated care for children and young people with life-limiting conditions: A realist review
背景： 患有生命限制性疾病的儿童及青少年需要卫生、教育和社会照护领域的共同参与。尽管利益相关者一致认为服务整合是必要的，但目前尚不清楚整合照护服务模式如何使儿童及其家庭受益。
目的： 确定整合性多部门评估与照护是如何、为何以及在何种情境下得以实现，以满足患有生命限制性疾病儿童的需求。
设计： 研究人员根据RAMESES指南开展了一项现实主义综述（PROSPERO：CRD420250653996）。
数据来源： 于2025年2月至3月期间对同行评审文献和灰色文献进行了迭代检索。纳入标准为能够解释多部门照护可能为儿童带来最优结局的情境与机制的相关文献。
结果： 研究人员从49篇文献中提炼出九个情境-机制-结果构型（CMOC），涵盖两大主题：（1）儿童及家庭的需求，（2）机构与照护系统。关键情境包括照护计划的共同制定、跨机构协作及协同资助体系。相关机制包括儿童及家庭确信照护服务能够响应其不断演变的需求。研究同时呈现了正向与负向结局：转诊至适当服务的比例增加、照护体验改善，以及家庭对学校服务满足儿童及家庭需求能力的信任缺失。
结论： 这是首项纳入卫生、教育和社会照护视角的多部门整合照护现实主义综述。政策制定者应优先制定以儿童为中心的政策及跨部门资助体系，以支持共同目标、信息共享以及纳入家庭观点与需求的照护规划。针对患有生命限制性疾病儿童的多部门项目开发及严格评估仍需进一步研究。
引言
患有生命限制性疾病或生命威胁性疾病（以下简称“生命限制性疾病”）的儿童及青少年（以下简称“儿童”）及其家庭具有高度复杂的照护需求，需由卫生、教育和社会照护三个部门共同满足。世界卫生组织整合照护模式（WHO Integrated Care Model）的多个方面已在全球卫生系统中得到实施，包括巴西的个案管理、美国的管理式临床网络（managed clinical networks）以及澳大利亚的照护规划。在英国，患有生命限制性疾病儿童的照护需要由卫生与社会照护部（Department of Health and Social Care）和教育部的管辖服务共同提供。父母通常是主要照护提供者，同时接受专科医疗团队、护理、专职医疗人员、儿童临终关怀机构、学校和社会照护的协助。父母在接受卫生、社会照护和教育系统适当支持时面临多重挑战，常常“落入服务缝隙”，不得不自行穿梭于大量碎片化且协调不足的服务之间。他们还面临获取适当设备方面的困难，导致依赖慈善机构或自筹资金来满足孩子的基本需求。
既往综述已确定促进整合、精简和公平照护的有效策略可改善儿童结局，包括提高资源可及性、将儿童置于评估和规划的中心以及跨相关部门作出响应。一项针对生命限制性疾病儿童关注问题的系统综述发现，家庭面临的关键问题是医疗专业人员与父母之间缺乏沟通以及服务间的过渡衔接。Joly的整合性文献综述强调了联合工作的重要性，以确保服务满足具有医疗复杂性的青少年向成人服务过渡的需求。然而，这些综述并未旨在为整合照护模式如何运作提供因果解释，也未阐明这些模式在何种情境下可为儿童及家庭（以下简称“家庭”）带来最优结局。文献中关于整合工作的各要素如何增加家庭照护服务的复杂性并相互作用以产生最优或次优结局的证据也较为匮乏。
现实主义综述旨在通过生成关于什么有效、如何有效、为何有效、对谁有效以及在何种情境下有效的因果解释来理解干预措施的复杂性。其采用生成性因果模型，理论化项目资源如何与特定情境（C）相互作用以激活机制（M）——如个体推理的变化——从而产生结局（O）。本研究开展了一项理论驱动的现实主义综述，以理解“整合性多部门评估与照护是如何、为何以及在何种情境下得以实现，以满足患有生命限制性疾病儿童的需求”。现实主义方法适用于评估多部门照护服务模式，因其探讨为何同一复杂的社会工作模式在不同情境下可能通过潜在生成机制产生不同结局。研究人员推测，由于涉及大量利益相关者以及各组织在协作工作优先级上的潜在差异，这些工作模式在不同情境下可能产生不同结果。情境是模式引入时所处的外部条件（社会、政治、系统性、组织性）。机制是将模式提供的资源转化为产生可观察效应的个体推理的潜在过程。结局是这些机制产生的预期或非预期效应。
方法
研究设计
本现实主义综述依据现实主义与元叙事证据综合演进标准（RAMESES）报告指南开展，并通过咨询纳入了关键利益相关者的观点（PROSPERO：CRD420250653996）。研究遵循Pawson等人提出的五个阶段：界定综述范围、发展初始项目理论（IPTs）、检索证据、筛选和评价证据、提取和综合证据。第一阶段涉及探索部分文献样本，包括Google Scholar搜索结果中最相关的文献以及合著者和利益相关者（儿科姑息照护领域的研究人员、专业人员以及家长/公众代表）提供的文献。由于本综述旨在解释整合性多部门评估与照护通过何种机制满足患有生命限制性疾病儿童的需求，研究人员将多部门整合照护定义为涵盖卫生、教育和社会照护三个部门。在绘制多个宽泛概念后，研究团队和利益相关者共同制定了初始项目理论，随后通过系统文献检索逐步将综述范围聚焦于少数初始项目理论进行详细审查。
检索策略
2025年2月，研究人员在与信息专家协商制定的检索策略指导下，对同行评审文献和灰色文献进行了系统检索。检索策略纳入了现有已验证过滤器中的要素。主检索将三个概念结合：“儿童及青少年”AND“生命限制性疾病”AND“整合照护”。研究人员检索了MEDLINE、PsycINFO、Social Policy and Practice、CINAHL、ERIC和Web of Science数据库，并通过Google高级检索识别灰色文献，包括对以“.org.uk”和“.nhs.uk”结尾网站上的PDF文档进行定向检索、对Google Scholar前50条结果进行范围审查，以及检索Nuffield Trust和The King's Fund等机构网站。过去20年内以英文发表的证据符合纳入条件。
筛选
纳入标准在综述推进过程中被迭代完善。PH和AC使用Covidence进行去重并分两阶段（标题和摘要、全文）筛选文献。PH和AC对20%的标题、摘要和全文进行双重筛选，目标是最低达到90%的评分者间一致性。分歧通过讨论或由第三位评审员（LF）解决。综述纳入任何设计类型的原始研究，若综述呈现了与纳入来源不同的数据则同样符合纳入条件。纳入标准涵盖任何与患有生命限制性疾病儿童（出生至17岁364天）多部门整合照护相关的利益相关者数据，包括儿童本人、父母、照护者以及卫生、教育和社会照护领域的专业人员。“儿童及青少年”根据国际儿童定义界定为18岁以下个体。混合人群研究在（1）大多数参与者属于目标群体且（2）数据被分别报告时纳入。“生命限制性疾病”定义为“无合理治愈希望、儿童或青少年将因此死亡的疾病。其中部分疾病导致进行性恶化，使儿童越来越依赖父母和照护者”。可能可行但可能失败的治愈性治疗疾病（如癌症）也被纳入。结果使用系统综述和荟萃分析优先报告条目（PRISMA）流程图呈现。
数据提取与综合
AC和PH从纳入文献中提取和综合数据。为确保质量和严谨性，50%纳入研究的数据提取经过交叉核对。提取过程中的冲突通过讨论或由额外评审员（LF）解决。研究人员使用在Microsoft Excel中开发的数据提取工具提取文献特征，包括引文、年份、国家、研究设计、目的、方法、参与者、环境、干预描述/成效。数据提取后，采用现实主义溯因过程进行分析，包括基于初始项目理论的演绎编码和识别可构建并细化为情境-机制-结果构型（CMOC）的额外概念的归纳编码。CMOC解释激活机制以产生结局的情境因素。随后通过团队讨论和利益相关者咨询对CMOC进行解释、比较和整合。综合过程参考Dalkin等人提出的CMOC发展框架，该框架分解了模式提供的资源如何与情境相互作用以潜在激活机制从而产生结局。所有编码均使用NVivo软件进行。
利益相关者咨询
利益相关者咨询贯穿全程，以逐步聚焦现实主义综合中探索的理论范围。研究人员召集了四次协作小组会议，共20名利益相关者参与，包括NHS、志愿部门、社会照护、教育领域的专业人员以及患者和公众参与小组成员。利益相关者就综述的设计和实施提供建议，包括提供纳入文献的建议以及从初始项目理论最终确定CMOC的反馈。
质量评价
通过考虑所报告方法是否适合回答研究问题以及是否以保真度、一致性和可信度用于实现结果来评估严谨性（高、中或低）。研究人员使用针对具体研究设计的批判性评估技能项目（CASP）工具进行质量评估，采用以下量化系统：是=1，否=0，可能=0.5。文献还根据与综述问题的契合度及其提供理论见解的潜力进行相关性（高、中或低）审查。低相关性的研究被排除。文献按相关性和丰富度评分排序，随后结合量化CASP分数确定用于理论构建和细化的文献分析顺序。
结果
初始项目理论（IPTs）
六个以CMOC形式呈现的初始项目理论代表了管理式网络、组织变革准备度、照护协调员、照护计划共同制定、教育部门整合以及志愿和社区部门整合等概念。经利益相关者咨询后，研究人员增加了关于识别患有生命限制性疾病儿童需求的CMOC。
检索与筛选
去重后，17,544篇文献符合标题和摘要筛选条件，542篇进入全文筛选。灰色文献检索确定了另外三篇符合条件的文献。共46篇同行评审文章和3份组织资源符合纳入条件。
纳入文献
49篇符合条件的文献中有46篇为最终CMOC提供了证据。为逐步聚焦综述范围，从其余三篇文献中确定的十二个概念被排除在最终CMOC之外。发表年份从2005年至2024年不等，多数发表于2021年之后（n=24）。主要数据收集来源为质性方法（n=21）和综述（n=15）。同行评审和灰色文献来自九个国家，约半数来自英国（n=24）。多数研究纳入混合利益相关者（n=23）和混合疾病类型（n=42）。许多文献讨论了卫生、社会照护和教育三个部门之间的协作。
质量评价
16篇文献被认为高度相关且内容丰富（约35%）；6篇文献因仅提供理论构建和细化所需四个概念（情境、机制、结局或初始项目理论）中一个概念的数据而被认为相关性较低。纳入文献的CASP评分范围为11至26。
主要发现
研究人员确定了九个CMOC，大致分为两类：（1）患有生命限制性疾病儿童及青少年及其家庭的照护需求，和（2）机构与系统。
患有生命限制性疾病儿童及青少年及其家庭的照护需求
CMOC 1 – 需求、转诊与支持（系统性）
该CMOC解释了标准化识别儿童及家庭需求的方法如何在特定情境下产生最优结局。当机构采用标准化方法识别家庭需求时，其需求将以及时、连续和一致的方式跨部门得到满足，从而使儿童能够获得适当的照护转诊。当转诊考虑相关可及性障碍时，这一方法实施最为成功。当转诊及早进行时，家庭信任服务并确信必要帮助可用，从而能够参与必要支持并体验改善的照护。当不同服务的专业人员定期对转诊进行随访时，这一目标最常实现。
CMOC 2 – 照护计划（个体）
在共同制定照护计划的概念中，研究人员确定了两种资源与情境相互作用，通过三种潜在激活机制产生结局。当专业人员与家庭定期会面共同制定照护计划时，家庭获得更适合其不断变化需求的照护，因为共同工作建立了家庭与专业人员之间的信任。当所有相关利益相关者能够在需要时灵活访问和修改照护计划时，这一模式效果最佳。明确注明哪些机构和专业人员对哪些可操作项目负责的共同制定照护计划使家庭感到其贡献将被专业人员重视，从而照护者能够更有效地提出支持请求，因为他们知道哪些专业人员对照护服务的每个方面负责。家庭也可能因确信照护计划可根据其不断演变的需求进行调整而感到安心，从而获得更适合其变化需求的照护。
CMOC 3 – 照护协调员（个体）
文献表明，家庭结局可能因谁承担照护协调员角色以及何种情境条件而有所不同。当父母最终承担照护协调员角色时，可能导致家庭照护体验不佳，因为父母因向不同服务重复相同信息而感到疲惫。当专业人员面临协作困难时，这种情况更可能发生。当医疗专业人员担任照护协调员时，家庭更可能获得更适合其不断变化需求的照护，因为家庭认为医疗专业人员有能力与其他部门专业人员协作以找到满足其需求的有效解决方案。尽管专业人员之间存在沟通困难，这一机制仍为家庭产生积极结局。
CMOC 4 – 连续性（系统性）
患有生命限制性疾病儿童的照护通常需要在不同服务之间进行治疗过渡（如从儿科到成人照护）。然而，服务在关键过渡点主动规划照护提供的连续性是一个重要因素。当儿童及青少年面临预期和非预期的照护缺口时，服务对过渡和照护连续性规划不足可能导致家庭照护体验不佳，因为家庭可能感到无法获得支持来管理缺口和过渡。
机构与系统
CMOC 5 – 跨机构工作（系统性）
跨机构工作的有效性以及家庭随后获得适当照护的情况取决于机构之间的沟通和不同优先级。机构建立与家庭需求一致的共同目标可以克服机构间不同的组织文化，通过实现联合工作（系统机制）发挥作用。专业人员也可能更好地理解和欣赏自己及他人在联合工作方法中的角色（个体机制），从而使机构更有效地协作、儿童获得更好的照护。当机构共同制定和实施多机构工作培训时，专业人员能够理解和欣赏自己及他人的角色，从而加强跨机构协作。当机构间尝试建立共同目标但沟通实践不佳时，可能导致家庭照护体验不佳，因为家庭可能感到未得到分散工作专业人员的支持，因而无法获得关于所需服务的及时、整体信息。
CMOC 6 – 变革（组织性）
该CMOC理论化了组织有效协作工作以及响应家庭照护需求变化所需存在的条件。当专业人员展现出强有力的领导力且机构致力于共同工作时，家庭获得更灵活应对变化的更好照护，因为机构能够更好地共享知识（系统机制）并更紧密地作为团队工作（个体机制）。在纳入文献中，强有力的组织领导被描述为包括对协作工作的承诺、变革意愿和灵活性，以及主动采取主动实施新照护模式的意愿。
CMOC 7 – 资助体系（系统性）
资助体系的设计方式可影响服务提供和家庭结局。旨在支持机构间协作的资助体系可以克服组织层面资金不足带来的挑战，使机构能够更好地协作，因无需竞争有限资源，从而拥有专注于共同目标的自由。即使政府机构之间建立了协作资助机制，志愿和社区组织缺乏可用资金也可能导致家庭获得的支持不足，因为专业人员如果认为志愿或社区组织没有足够资金支持家庭需求，可能不愿推荐这些组织。
CMOC 8 – 信息共享（组织性）
跨机构实施信息共享策略和系统需要考虑专业人员、儿童和家庭之间的工作关系。在重视照护提供沟通透明度的组织文化中，建立便于机构和家庭之间信息共享的系统可改善跨机构工作。这是因为家庭因无需在不同时间向不同服务重复其子女病情的相同信息而感到安心。因此，专业人员和家庭能够了解谁负责哪些活动以及在哪些节点需要机构间协作以有效提供照护。
CMOC 9 – 教育（组织性）
整合教育部门以有效提供家庭照护需要理解学校与家庭之间的关系以及学校工作人员提供支持的能力。当机构建立伙伴关系进行互惠沟通以提供专科整合专业知识时，教育工作人员感到更有支持且更有信心促进儿童照护，从而使学校工作人员更有能力支持儿童。这些结局仅在教育、卫生和社会照护服务具有有效沟通和积极工作关系时观察到。教育工作人员沟通不畅或参与有限可能导致家庭对学校系统不满，因为家庭可能不信任学校满足其子女需求的能力。当学校工作人员无法适应家庭需求时，这些结局被观察到。
讨论
研究发现总结
这是首项评估患有生命限制性疾病儿童整合性多部门评估与照护的现实主义综述。研究结果表明，当各部门和服务采用以家庭为中心的照护服务提供方式时，该人群可获得积极的照护结局。研究人员发现了支持以儿童为中心的照护服务提供多个维度的证据，包括需求识别、照护计划共同制定、建立照护协调员以及充分准备照护提供的连续性。在机构与系统层面，协作资助体系、跨机构工作联合培训、强有力的领导力以及卫生、教育和社会照护部门之间的信息共享被确定为支持具有医疗复杂性儿童最优照护结局的情境。两个主题的CMOC中潜在机制有时相似，特别是在信息共享和照护协调的CMOC中，家庭向多个专业人员和机构重复照护信息所面临的挑战是同时产生最优和不良照护结局的关键机制。本综述的发现是发展和提供以儿童为中心照护的重要一步，因为迄今为止以人为中心照护的证据评估主要集中在成人群体。
许多CMOC与儿童姑息照护研究优先级的文献一致。Booth等人将联合工作、共享照护、照护协调和服务环境之间的过渡确定为其综述中进一步研究的关键优先事项。本综述通过为这些因素如何影响患有生命限制性疾病儿童的照护体验提供因果解释而扩展了这些发现。关于照护协调员和服务连续性的CMOC也与现有文献的发现一致。Holder等人发现父母和家庭害怕被遗弃以及与卫生服务失去联系，这是儿童获得适当照护的障碍。这些CMOC通过建议在规划照护连续性时应考虑父母需求来扩展这一概念。研究结果表明，指定管理父母与专业人员之间沟通的照护协调员可以减轻父母对服务遗弃的感受。现有文献显示照护协调对父母结局存在正向和负向的冲突证据。尽管利益相关者认同照护协调员的益处，但他们强调照护协调员应接受充分培训以具备跨部门管理照护的能力。此外，利益相关者强调照护协调员应在机构层级中拥有正式角色，以确保其对照护协调工作质量负责。纳入文献表明父母将医疗专业人员视为理想的跨部门照护协调员。本综述中也有证据表明父母认为医疗专业人员（如儿科医生或执业护士）了解其子女所有潜在照护需求，这与更广泛的文献一致；Hillis等人强调具有专科医疗背景的照护协调员能够为家庭提供“安全有效的服务”。未来研究可从确定父母对照护协调员角色的期望及其隐含专业知识（包括卫生、教育和社会照护视角）中受益，以更好地理解CMOC 3（照护协调员）。跨机构工作将受益于更正式认可的照护协调员，其接受充分培训和报酬以确保低员工流动率以及跨多个机构与相关专业人员建立持久关系的能力。
关于服务过渡和连续性的CMOC表明，由于预期过渡和意外缺口导致的服务提供连续性需要被考虑和规划。这可确保父母在协调这些节点上的照护时不会经历额外压力，例如从儿科向成人服务的过渡或因紧急情况导致关键工作人员不可用。该CMOC得到更广泛文献的证实；一项关于具有姑息照护需求儿童向成人服务过渡的系统综述确定了规划是促成成功过渡的关键因素。
多篇文献建议患有生命限制性疾病儿童的照护计划应可由照护提供者和家庭共享、访问和编辑。这被假设可改善家庭照护体验，因为父母确信自己能够访问照护计划并提供意见，同时强化其贡献对子女健康和福祉有价值的观念。本综述纳入的Sadof等人关于照护协调和共享照护计划项目设计和实施的研究发现，定期更新照护计划可促进结局改善。更广泛文献中的质性研究表明，当计划纳入与家庭的共同决策时效果最佳。尽管可共享和可编辑的照护计划可能为家庭提供对儿童照护的所有权感，但数据保密性和专业责任等实际问题可能影响其使用。家长代表指出当前可用的共享照护计划（如教育、健康和照护计划）因缺乏关于哪些机构对哪些行动负责的透明度而效果不佳。此外，这些照护计划仅能在法律上强制教育领域采取行动，而非卫生或社会照护领域。
研究结果表明，明确的政策和指南可影响教育与医疗保健之间伙伴关系的实施、这些部门之间的沟通以及教育专业人员如何应对家长的不信任以确保满足儿童需求。这可见于现有研究，Holder等人将信任和支持性沟通确定为利益相关者有效协作的促进因素。利益相关者咨询确定了教育工作人员与家长之间有效协作的实例，特别是在特殊教育学校中，这些可能作为描述教育部门整合的CMOC中所识别机制的例外情况。纳入研究中没有专门考察社会照护与教育部门的整合或教育工作人员承担照护协调员角色。关于这如何影响具有医疗复杂性儿童的照护结局和体验，仍需进一步研究。
纳入研究中的证据支持了未综合到最终CMOC中的概念（如扩大证据基础、政府改革、家庭在地理上被服务排除），原因在于逐步聚焦于与综述目标和利益相关者强调的优先级一致的CMOC。尽管本综述确定了家庭照护结局和体验改善的证据，但在许多情况下这些结果来自更近端的结局，如卫生、教育和社会照护部门之间跨机构工作的改善。由于证据有限，本综述未充分探讨近端和远端结局之间的路径。还需要更多证据来进一步解析远端系统层面推理及其对近端个体层面推理的影响，特别是在考察组织文化相关CMOC时，从而扩展Dalkin等人对“机制”定义的范畴。本综述的新颖之处在于尝试综合历史上相互孤立的证据基础（如卫生、教育和社会照护）。本综述全面评估了促进或限制专业人员跨机构协作以及以家庭为中心工作的情境和条件的作用。尽管卫生与社会照护之间的互动在儿科姑息照护中经常被探讨，但本综述是首个将教育部门视角视为与医疗保健同等重要的综述。本综述也具有及时性——许多高收入国家正在评估患有生命限制性疾病儿童存活时间延长的增长影响，并正在制定新政策，如英格兰目前正在制定全年龄姑息与临终照护现代服务框架，爱尔兰正在评估其当前的儿童姑息照护策略。如果政府不制定跨越卫生、教育和社会照护的政策和资助机制，患有生命限制性疾病儿童及其家庭将无法获得所需的精简高质量照护。
研究的优势与局限性
本综述遵循已发表指南和注册方案，采用系统性、理论驱动的方法开展。通过识别患有生命限制性疾病儿童通过改善跨机构工作产生结局的潜在机制，本综述超越了现有文献的发现。所有纳入研究均经过双重筛选，利益相关者小组全程参与综述过程。
局限性包括仅纳入英文文献。尽管研究人员探索了涵盖多种服务配置和国家背景的多样化国际证据，但纳入文献主要来自高收入国家，这可能限制研究结果对资源匮乏环境的适用性。大多数纳入文献以医疗保健为重点，这可能无意中将医疗保健置于多部门工作理论的核心。由于识别的研究数量庞大，未进行引文检索。虽然CASP工具为评估纳入研究的严谨性提供了框架，但不适用于评估多样化文献（如过程评估或质量改进项目）的质量。多篇纳入文献的方法学严谨性较低，可能限制关于所识别机制能否改善患有生命限制性疾病儿童结局的结论强度。
结论
政策制定者需要为患有生命限制性疾病儿童制定以儿童为中心且跨越部门边界的政策和资助机制。当前以单一部门为主的政策制定方式使实施关于如何最好地照护儿童的证据更加困难。跨部门政策和资助将使所有部门能够更有效地协作，使卫生、教育和社会照护部门能够协作共享信息并在规划和提供最优照护时纳入家庭观点。改善跨机构工作与照护体验之间的因果路径可从额外的现实主义理论构建中受益。未来工作应聚焦于患有生命限制性疾病儿童多部门项目的开发和严格评估。
