《Animals》:Non-Oncological Progression of an Aneurysmal Bone Cyst (ABC) in a Puppy Following Surgical Treatment
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动脉瘤样骨囊肿(aneurysmal bone cysts,ABCs)是良性但具有局部侵袭性的溶骨性病变,在犬中罕有报道,且可能在手术治疗后进展或复发。本病例报告描述了一只四个月大拉布拉多寻回犬左尺骨ABC的诊断、外科管理、术后进展及长期结局。影像学检查(ra
动脉瘤样骨囊肿(aneurysmal bone cysts,ABCs)是良性但具有局部侵袭性的溶骨性病变,在犬中罕有报道,且可能在手术治疗后进展或复发。本病例报告描述了一只四个月大拉布拉多寻回犬左尺骨ABC的诊断、外科管理、术后进展及长期结局。影像学检查(radiography)和计算机断层扫描(computed tomography,CT)显示一个快速进展的膨胀性溶骨性病变,伴有显著的皮质变薄。组织病理学检查支持ABC的诊断,未见恶性证据。初始治疗包括皮质开窗术(corticotomy)、病灶内刮除术(intralesional curettage)、自体骨移植(autologous bone grafting),以及用拉力螺钉(lag screws)固定皮质骨段。尽管临床跛行完全消失,术后六周的监测影像学检查显示病变在原始手术部位近端出现进展。随后实施了第二次更广泛的手术,包括更大的皮质窗口和更彻底的刮除术,并继以骨移植。组织病理学再次证实为ABC,无恶性转化。患犬恢复了正常的肢体功能,连续影像学及计算机断层扫描检查显示进行性骨重塑,在35个月的随访期内无进一步进展或复发的证据。本病例强调了充分的手术切除和计划性术后影像学监测的重要性,因为ABC的进展可能发生在临床表现看似恢复的情况下。
**论文解读:幼犬尺骨动脉瘤样骨囊肿术后非肿瘤性进展的病例分析与临床启示**
**一、研究背景与问题的提出**
动脉瘤样骨囊肿(aneurysmal bone cyst,ABC)是一种膨胀性、良性但具有局部侵袭性的溶骨性病变,其组织学特征为由结缔组织间隔分隔的充满血液的腔隙构成。该病变在人类医学中已有充分记载,尤其多见于儿童和青少年,但在兽医领域报道相对较少,主要见于犬、马驹和牛。ABC的病因尚不明确,涉及肿瘤性、创伤性、遗传性和激素性等多种因素。虽然ABC被归类为良性病变,但人类医学文献中已报道过恶性转化的病例,兽医文献中亦有一只犬在术后33个月发生恶性转化的记录。目前,ABC的治疗策略包括刮除术、病灶内切除或整块切除,常与骨移植联合应用。手术技术的选择是影响ABC治疗后复发可能性的关键因素,刮除术后的复发率据报道在10%至30%之间,受年龄、囊肿位置及囊性组织切除是否完全等因素影响。在兽医文献中,尽管已有一例术后33个月肿瘤性复发的报道,但尚无关于既往手术干预后疾病进展的文献记载。本研究中的“进展”定义为原始未完全切除的病变在影像学上向原发手术部位以外扩展,而“复发”则指在既往完全切除部位出现新病变。本病例报告旨在提供证据表明,此类进展可能发生于动物,并强调采取足够积极且合理的手术方法以及定期术后监测的重要性——即使在无跛行的情况下——以便早期发现和管理疾病进展。
**二、研究内容与技术方法**
本研究为一例单病例报告,对象为一只四个月大、体重22千克、未去势的雄性拉布拉多寻回犬,因左胸肢跛行就诊,无外伤史。体格检查发现体温39.8°C,左前臂远端明显肿胀。最初的双侧胸肢影像学检查提示全骨炎(panosteitis),给予阿莫西林-克拉维酸(16 mg/kg,每12小时口服,持续两周)、美洛昔康(0.1 mg/kg,每日一次口服,持续三周)及活动限制。三周后复查,临床症状持续且影像学显示病变进展,遂转诊至兽医骨科专家。转诊时骨科检查显示左胸肢4/5级跛行,前臂下部可见并可触及增厚,伴有轻微外旋和腕外翻。血液学和血清生化检查除C反应蛋白升高(34.4 mg/L;参考范围<10 mg/L)外均正常。全身麻醉下对双侧胸肢和胸腔进行计算机断层扫描(CT)检查,显示左肱骨、左桡骨和双侧尺骨骨髓腔内存在明显的硬化区域,左尺骨溶骨范围从远端干骺端延伸至近端骨干,累及骨直径的80%(病变长度27 mm;皮质厚度3 mm)。进一步的诊断包括骨活检用于组织病理学、细菌学和真菌学分析以及血培养,但最初因经济原因被主人拒绝。因担心病理性骨折风险,建议严格限制活动并安排三周后复查。复查时CT显示左尺骨的膨胀性溶骨性改变显著进展(病变长度61 mm,较初始CT增加126%;皮质厚度0.9 mm),遂进行核心针活检。使用18G×7.9 cm T型手柄Jamshidi针在超声引导下采集五个组织标本进行组织病理学、细菌学和真菌学分析。真菌和细菌培养均为阴性。组织病理学检查显示富含胶原的结缔组织,中等细胞密度,散在含色素巨噬细胞,可见多核巨细胞(破骨细胞)、巨噬细胞和偶见中性粒细胞聚集区域,未见恶性征象。临床表现、术前诊断影像学、术中肉眼所见和组织病理学结果支持ABC的诊断。初次手术采用左尺骨外侧入路,进行外侧皮质开窗术和病灶刮除术,在病变正上方的尺骨外侧皮质远端创建一个约6×2 cm的骨窗,彻底刮除骨段,采集组织样本送组织病理学及需氧和厌氧培养。骨腔填充取自同侧肱骨近端和髂嵴的自体皮质-松质骨移植物。尺骨段用三枚3.5 mm皮质拉力螺钉解剖复位固定,术后使用改良Robert Jones绷带保护左胸肢。术后护理包括美洛昔康(0.1 mg/kg每日一次口服)和活动限制。术后三周复查显示无跛行或疼痛,影像学无明显并发症。术后六周,常规影像学检查发现原始手术部位近端出现可疑囊肿进展区域(新病变长度43 mm,估计约为原始手术创建皮质窗口的72%),遂决定进行第二次手术。二次手术中移除皮质螺钉,在初始窗口近端创建扩展的皮质窗口(2 cm×8 cm)以显露新病变,使用刮匙和高速磨钻更积极地进行髓腔刮除,填充取自对侧(右侧)髂嵴和肱骨的松质骨移植物。选择对侧是因为同侧先前已用作供体部位且仍在愈合中。组织病理学评估再次证实为ABC,无恶性证据。术后管理包括美洛昔康(0.1 mg/kg每日一次口服,持续7天),绷带每3天更换一次直至14天拆线,严格限制活动12周后逐渐恢复正常活动。术后4周和8周的复查显示跛行逐渐缓解,影像学显示无进一步囊肿扩张。由于主人个人原因,术后10个月才进行复诊,此时无跛行但螺钉部位触诊有轻微疼痛,遂择期取出螺钉,术后CT确认无囊肿复发(移植部位皮质厚度在1.1至1.8 mm之间)。术后24个月和35个月的常规随访中,患犬已完全恢复正常的肢体功能,骨科检查无异常,影像学检查证实无囊肿复发证据。
**三、研究结果**
**临床表现与诊断评估结果:** 一只四个月大拉布拉多寻回犬表现为左前肢跛行和远端前臂肿胀,初始影像学被误认为全骨炎。经过三周对症治疗后病变仍持续进展,转诊后CT显示左尺骨存在快速进展的膨胀性溶骨性病变,伴有显著的皮质变薄。核心针活检的组织病理学检查显示富含胶原的结缔组织和多核巨细胞(破骨细胞),未见恶性细胞,排除了纤维结构不良(fibrous dysplasia)和毛细血管扩张性骨肉瘤(telangiectatic osteosarcoma)这两个主要的组织学模拟病变。综合临床表现、影像学及组织病理学结果确诊为动脉瘤样骨囊肿(ABC)。
**初次手术及术后早期结果:** 初次手术包括皮质开窗术(corticotomy)、病灶内刮除术(intralesional curettage)、自体皮质-松质骨移植,以及使用三枚3.5 mm皮质拉力螺钉固定皮质骨段。术后3周临床评估显示跛行完全消失,无需镇痛药物;影像学检查无明显并发症。术后6周尽管临床检查正常,但常规影像学发现原始手术部位近端出现病变进展,新病变长度约43 mm,估计覆盖了原始手术窗口的近72%。
**二次手术及长期随访结果:** 鉴于影像学证实的疾病进展,实施了第二次更广泛的手术,包括创建扩展的皮质窗口(2 cm×8 cm)、更积极的髓腔刮除(使用刮匙和高速磨钻)以及对侧自体松质骨移植。二次手术的组织病理学再次确认为ABC,无恶性转化。术后4周和8周的随访显示跛行逐渐缓解,影像学显示骨愈合良好,囊肿未进一步扩张。术后10个月的CT复查确认无囊肿复发,皮质厚度为1.1至1.8 mm。在术后24个月和35个月的随访中,患犬恢复了完全正常的肢体功能,骨科检查无异常,影像学证实无复发的放射学证据。
**四、讨论与结论**
本病例报告强调了在ABC治疗中达到适当手术激进程度的重要性,以最大程度降低疾病进展的风险。根据文献,刮除术联合自体松质骨移植的治疗成功率可达87%,而非手术治疗(如经皮硬化疗法、动脉栓塞和放疗)的成功率约为51%。然而,即使初次术后结果看似良好,也必须认识到ABC固有的复发风险,需要建立结构化和持续的随访方案。本病例中观察到的进展最可能与初始皮质窗口尺寸不足和囊性组织切除不完全有关——回顾性比较术前CT发现初始皮质窗口估计仅覆盖总病变长度的约72%。此外,幼年动物中许多ABC发生在靠近开放骺板或关节软骨的部位,担心损伤这些关键结构可能导致外科医生采取较不积极的刮除方法。然而,完全切除病变对最大限度地降低复发风险至关重要,但手术激进程度必须与避免对骺板或关节表面造成医源性损伤相平衡,后者可能导致永久性肢体长度差异或关节功能障碍。虽然ABC被归类为良性病变,但在人类和犬中均有恶性转化的报道。本病例通过术前活检和两次术后组织病理学评估均证实无肿瘤性转化,且在二次手术后35个月内患犬保持临床稳定且无跛行。但是,即使随访期超过了先前报道的33个月恶性转化间隔,未来恶性转化的可能性仍不能完全排除,特别是考虑到有证据表明ABC的手术操作可能诱发此类变化。此外,仅凭影像学评估可能无法识别早期恶性转化,因此建议在类似病例中出现任何跛行复发时,及时使用高级影像学手段(如CT)进行检查,并在需要时进行活检和组织病理学检查。本病例的一个关键局限在于其回顾性性质,分析完全依赖于预先收集的临床数据、X线片和CT图像,预先没有标准化的随访时间表,因此10个月至35个月随访之间可能存在的细微影像学变化无法被检测到,最终访视时也没有进行组织病理学再评估来确认良性病变的持续性。此外,与大多数回顾性病例报告一样,关于术后活动限制和主人依从性的信息有限且无法客观验证。本病例的结论是:第一,在ABC的治疗中,应在足够的手术根治性与保护关键生长和关节结构之间取得适当平衡,这是实现成功长期结局的基础;第二,常规的术后临床和影像学评估对于早期发现ABC进展至关重要——即使初次临床表现看似良性,这种进展仍可能发生;第三,术后定期的影像学监测不应因动物无跛行而被省略,及时的干预能够提高疾病完全消退的可能性。本病例中,术后第3周和第6周的常规影像学检查使疾病进展在无跛行且临床检查正常的情况下得以早期发现,最终通过更广泛的二次手术实现了疾病的彻底消退,并在35个月的随访中得到证实。