《Children》:Oral Health-Related Quality of Life in Pediatric Subjects with Molar Incisor Hypomineralization: An Umbrella Review of Domain-Specific Impact and Treatment-Related Changes
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背景/目的:磨牙切牙矿化不全(MIH)是一种影响儿童群体的定性釉质缺陷,易导致牙齿敏感、龋病和萌出后破坏(post-eruptive breakdown,PEB),并可能影响口腔健康相关生活质量(oral health-related quality of l
背景/目的:磨牙切牙矿化不全(MIH)是一种影响儿童群体的定性釉质缺陷,易导致牙齿敏感、龋病和萌出后破坏(post-eruptive breakdown,PEB),并可能影响口腔健康相关生活质量(oral health-related quality of life,OHRQoL)。因此,本伞状综述的主要目的是评估MIH患儿的总体OHRQoL,以及从儿童和父母双方角度评估各领域的影响。次要目的是评估MIH严重程度、范围/分布模式、年龄和牙列状态对总体及领域特异性OHRQoL结果的影响,并评估不同牙科治疗对OHRQoL的影响。方法:遵循PRISMA指南并完成PROSPERO注册(CRD420261445745),共纳入6项系统评价。为解决度量异质性,将平均分标准化为0–100%的描述性百分比影响指数(percentage impact index,PII%)。治疗相关变化以百分比改善表示。结果:共评估4028名受访者(3193名儿童和835名父母/照护者)的OHRQoL。对儿童和父母的影响在口腔领域最高(26.43%),其次为心理(20.25%)、功能(19.50%)和社会(11.75%)领域。父母对MIH的低估在所有领域中均持续观察到。早期混合牙列儿童报告的影响感知高于晚期混合/恒牙列儿童(26.77% vs. 14.43%)。在探索性亚样本(n = 494)中,MIH严重程度似乎影响OHRQoL,尤其是在口腔和功能领域。总体而言,治疗后各领域的OHRQoL均有改善,但仅在有限样本(n = 491)中进行了评估。结论:MIH对儿童OHRQoL具有显著影响。值得注意的是,儿童持续报告的影响感知高于父母,提示父母可能存在低估。然而,关于牙列阶段、MIH严重程度和治疗后改善的结果应谨慎解读,因为评估工具的异质性、有限的亚样本和可变随访间隔阻碍了确定性结论。
1. 引言(Introduction)
磨牙切牙矿化不全(molar incisor hypomineralization,MIH)是一种影响儿童群体的发育性釉质缺陷,累及一颗或多颗第一恒磨牙,并常波及恒切牙。近年证据提示,犬牙、前磨牙和第二磨牙也可能出现类似改变,提示更广泛的临床表型。MIH全球患病率约为13%–14%,不同地区差异较大。其病因尚未完全阐明,现有证据支持遗传易感与环境暴露相互作用的多因素起源。MIH釉质矿物质含量低、蛋白质含量高、孔隙率增加,导致组织力学完整性受损。临床上表现为边界清晰的混浊斑,颜色从乳白至黄褐不等。受累牙齿可出现过敏,严重时发生萌出后破坏(post-eruptive breakdown,PEB),暴露牙本质,增加龋病风险,并因釉质粘接性能差导致修复治疗复杂化。口腔健康相关生活质量(oral health-related quality of life,OHRQoL)为评估口腔疾病对躯体、功能、心理及社会功能影响的综合指标。在MIH患儿中,口腔状况可能干扰进食、言语、学校及社交活动,并影响情绪发展。然而,MIH对OHRQoL的影响存在异质性,严重程度、受累牙数、前牙受累、过敏和PEB均可能影响感知。本伞状综述的主要目的是评估MIH患儿的总体及领域特异性OHRQoL影响,并探讨严重程度、范围/分布模式、年龄/牙列状态及治疗的影响。
2. 材料与方法(Materials and Methods)
2.1 研究方案(Study Protocol)
研究方案依据PRISMA指南制定,并在PROSPERO注册(CRD420261445745)。采用PEO模型构建研究问题:P为≤18岁儿童;E为经公认标准(如EAPD、Ghanim、DDE指数)诊断的MIH;O为主要结局为经验证的儿童和/或父母报告的总体及领域特异性OHRQoL,次要结局为严重程度、范围/分布模式、年龄/牙列状态及治疗对OHRQoL的影响。
2.2 检索策略(Search Strategy)
两名研究者独立检索PubMed/MEDLINE、Scopus、Web of Science、PROSPERO和Cochrane Library,检索时间截至2026年4月28日。关键词包括“quality of life”、“oral health related quality of life”、“MIH”、“molar incisor hypomineralization”及儿童相关术语,并使用布尔运算符组合。
2.3 研究选择与资格标准(Study Selection and Eligibility Criteria)
纳入英文发表的系统评价(含或不含Meta分析),研究对象为经认可标准诊断的≤18岁MIH患儿,且使用验证工具评估OHRQoL。排除非系统评价、成人研究、非MIH釉质缺陷及未使用验证工具的研究。文献筛选由两名研究者独立进行,分歧通过讨论或第三方裁决解决。
2.4 数据提取与收集(Data Extraction and Collection)
三名研究者独立提取研究特征、人群特征、MIH暴露信息及OHRQoL结果。仅纳入符合标准的数据,排除成人或非MIH相关数据。若系统评价同时纳入成人和儿童,仅提取儿科MIH相关数据。
2.5 数据合成(Data Synthesis)
由于各量表评分系统差异显著,未进行Meta分析,而是采用最大可能百分比(percent of maximum possible,POMP)方法将各量表分数线性规范化为0–100%的描述性百分比影响指数(PII%)。对于计分方向相反的儿童口腔健康影响量表(Child Oral Health Impact Profile,C-OHIP),采用反向公式以保证可比性。总体和亚组影响值以样本量加权平均计算。治疗影响通过比较治疗前后PII%的差值(Δ)进行评估,Δ = 治疗前PII% ? 治疗后PII%。
2.5.1 OHRQoL量表规范化(OHRQoL Scale Normalization)
由于儿童感知问卷(Child Perceptions Questionnaire,CPQ 8–10和CPQ 11–14)、父母—照护者感知问卷(Parental–Caregiver Perception Questionnaire,P-CPQ)和口腔健康影响量表(Oral Health Impact Profile,OHIP-14)的条目数和理论最高分不同,采用线性比例模型将加权平均分转换为描述性百分比影响指数。PII%代表在理论量表范围内感知损害的相对位置,而非绝对百分比损害。
2.5.2 总体和亚组OHRQoL值的计算(Calculation of Overall and Subgroup OHRQoL Values)
将各量表转换后的PII%按样本量加权聚合,分别计算儿童总体影响、父母总体影响和合并总体影响。各领域总影响为相应样本量加权均值。总体OHRQoL影响为四个领域影响百分比的算术平均值。
2.5.3 治疗对OHRQoL影响的计算(Treatment Impact on OHRQoL Calculation)
将治疗分为预防/脱敏、微创美学、修复和联合治疗四类。对于OHIP-14中同一宏观领域内的子域分数(如心理不适与心理障碍),先求和再规范化。分别计算治疗前后各领域及总体PII%,并计算净治疗获益Δ。
2.6 质量评估与重叠管理(Quality Assessment and Overlap Management)
采用AMSTAR-2工具评估纳入系统评价的方法学质量。使用校正覆盖面积(corrected covered area,CCA)评估原始研究重叠程度。
3. 结果(Results)
3.1 研究选择(Study Selection)
电子检索共获得66条记录,去除17条重复后,排除38条不相关记录,1条无法获取。剩余10条评估资格,排除4条(3条非系统评价、1条未评估OHRQoL)。最终纳入6项系统评价。手动检索参考列表未增加额外合格研究。
3.2 研究特征与定性综合(Study Characteristics and Qualitative Synthesis)
6项系统评价中,4项包含Meta分析,2项未包含。原始研究设计包括35项横断面研究、7项病例对照研究、6项观察性研究、5项非随机临床试验和1项随机对照试验(RCT)。总研究人群为24404名儿童。MIH诊断采用EAPD(n=5395)、DDE指数(n=685)、Ghanim评分系统(n=194)和MIH治疗需求指数(MIH-TIN,n=94)。使用的OHRQoL工具包括CPQ 8–10(n=3161)、P-CPQ(n=1197)、CPQ 11–14(n=1041)、C-OHIP SF-19(n=310)、ECHOIS(n=124)、OHIP-14(n=110)和C-OIDP(n=25)。由于ECHOIS和C-OIDP无法转换为标准化的领域指标,其相应样本仅纳入定性综合。最终4028名受访者(3193名儿童、835名父母/照护者)的数据可转换为领域特异性PII%并纳入分析。
3.2.1 OHRQoL的领域特异性影响(Domain-Specific Impact on OHRQoL)
口腔领域(含口腔症状和躯体疼痛)共评估4028名受访者。各量表影响百分比为:CPQ 8–10为32.9%(n=1890),CPQ 11–14为21.0%(n=1100),C-OHIP SF-19为43.7%(n=93),OHIP-14为50.5%(n=110),P-CPQ为13.86%(n=835)。儿童口腔领域总影响为29.72%,父母报告为13.86%,合并总影响为26.43%。功能领域共评估3918名受访者:CPQ 8–10为29.1%,CPQ 11–14为9.2%,C-OHIP SF-19为17.0%,P-CPQ为11.62%。儿童功能领域总影响为21.63%,父母为11.62%,合并为19.50%。心理领域(含情绪健康、心理不适和心理障碍)共评估3919名受访者:CPQ 8–10为28.9%,CPQ 11–14为8.6%,C-OHIP SF-19为43.9%,OHIP-14心理不适为42.9%、心理障碍为24.5%,P-CPQ为10.72%。儿童心理领域总影响为22.42%,父母为10.72%,合并为20.25%。社会领域(含社会健康、社会障碍和失能)共评估3919名受访者:CPQ 8–10为16.2%,CPQ 11–14为4.3%,C-OHIP SF-19为43.9%,OHIP-14社会障碍为24.1%、失能为15.6%,P-CPQ为5.12%。儿童社会领域总影响为13.26%,父母为5.12%,合并为11.75%。
3.2.2 儿童和父母的总体OHRQoL(Overall OHRQoL in Children and Parents)
儿童自我报告的总体OHRQoL影响为21.76%,而父母/照护者代理报告的总体影响为10.33%,前者为后者的两倍以上。
3.2.3 OHRQoL与MIH严重程度及/或范围/分布模式(Domain-Specific and Overall OHRQoL and MIH Severity and/or Extent/Distribution Pattern)
在494名8–10岁早期混合牙列儿童亚样本中,轻度(n=180)、中度(n=88)和重度(n=226)MIH的总体影响分别为14.18%、11.31%和21.20%。各领域影响为:口腔领域轻度19.00%、中度18.00%、重度32.00%;功能领域轻度12.70%、中度12.50%、重度24.50%;心理领域轻度16.10%、中度13.50%、重度25.00%;社会领域轻度8.90%、中度1.25%、重度3.30%。6项系统评价均未评估受累牙数或病变范围/分布模式对OHRQoL的影响。
3.2.4 OHRQoL与牙列状态(Domain-Specific and Overall OHRQoL and Dentition Status)
早期混合牙列阶段评估1890名儿童(经CPQ 8–10),总体影响为26.77%,各领域影响为口腔32.9%、功能29.1%、心理28.9%、社会16.2%。晚期混合/恒牙列阶段评估1303名儿童(经CPQ 11–14、C-OHIP SF-19和OHIP-14),总体影响为14.43%,各