《PLOS One》：Joint mobilization combined with cervical resistance training for pediatric atlantoaxial rotatory subluxation: Protocol for a randomized controlled trial with musculoskeletal ultrasound assessment
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背景：寰枢关节旋转性半脱位（atlantoaxial rotatory subluxation, AARS）是儿童获得性疼痛性斜颈的常见原因。保守治疗被广泛使用，但针对结构化肌肉聚焦康复的高质量随机证据有限。肌骨超声（musculoskeletal ultra
背景：寰枢关节旋转性半脱位（atlantoaxial rotatory subluxation, AARS）是儿童获得性疼痛性斜颈的常见原因。保守治疗被广泛使用，但针对结构化肌肉聚焦康复的高质量随机证据有限。肌骨超声（musculoskeletal ultrasound），尤其是剪切波弹性成像（shear-wave elastography, SWE），可无创测量颈部肌肉僵硬程度。本试验旨在检验关节松动术联合颈部抗阻训练对儿童AARS的有效性和安全性，同时探讨基于超声的测量指标能否检测与治疗相关的颈部肌肉僵硬变化。
方法：这是一项单中心、评估者与分析者盲法、两组平行对照的优效性随机对照试验。70名年龄2–18岁、经临床和影像学确诊为AARS的儿童将以1:1的比例随机分配至关节松动术联合颈部抗阻训练组或单纯关节松动术组。两组均接受每周3次、持续4周的治疗。主要结局指标为第4周时患侧胸锁乳突肌僵硬度，由SWE测量并根据基线僵硬度进行校正。次要结局指标包括双侧胸锁乳突肌及上斜方肌的SWE参数、疼痛强度、颈部功能障碍、颈椎旋转活动度、总体临床疗效及复发相关结局。SWE结局指标将在基线、第2周和第4周进行评估。疼痛和功能障碍结局指标将在基线、第2周、第4周以及治疗后3个月和6个月进行评估。颈椎旋转活动度将在基线、第2周和第4周进行评估。复发相关结局将在3个月和6个月的随访中记录。
讨论：该随机对照试验旨在提供高质量证据，阐明关节松动术联合颈部抗阻训练对儿童AARS的有效性。通过纳入肌骨超声作为客观评估工具，本研究旨在阐明颈部肌肉力学特性与临床结局之间的关系。研究结果可能有助于为AARS患儿制定标准化的、以肌肉为中心的保守治疗策略。
试验注册：国际传统医学临床试验注册中心（ITMCTR2025002448），注册日期为2025年10月27日。
研究背景与问题提出
寰枢关节旋转性半脱位（atlantoaxial rotatory subluxation, AARS）是一种以寰椎（C1）相对枢椎（C2）异常旋转或固定为特征的颈椎疾患，常导致患儿出现疼痛性斜颈、头部姿势异常及颈部活动受限，典型体征为“cock-robin”姿势，即头部向一侧倾斜、下颌转向对侧。流行病学研究显示，寰枢关节疾病在儿童群体中的比例高于成人，尤其在12岁以下儿童中更为常见。其发病可继发于感染、炎症、创伤或耳鼻喉科手术后，其中非创伤性类型被称为格里塞尔综合征（Grisel’s syndrome）。延迟诊断会增加治疗难度，甚至需要更侵入性的干预措施。
寰枢关节是颈椎中活动度最大的节段，约占颈椎总旋转功能的60%。儿童因韧带松弛度高、骨骼解剖发育不成熟、关节面浅平及上颈椎稳定性相对较差等发育特点，更易发生AARS。轻度创伤、上呼吸道感染或局部炎症即可扰乱寰枢关节力学机制，导致旋转性固定而非完全脱位。异常的寰枢关节对位会破坏颈椎生物力学，诱发疼痛、肌肉保护性痉挛及代偿性姿势。由于颈椎稳定性依赖于关节、韧带和肌肉的整合功能，关节功能障碍也可能损害深层颈部肌肉控制，促使胸锁乳突肌和斜方肌等浅层肌肉的代偿性过度活跃，进一步加重疼痛和软组织应力。
目前，保守治疗是大多数非手术儿童AARS病例的主要手段，常用方法包括休息、镇痛、颈托固定、牵引和手法治疗。然而，许多患儿虽有所改善，但治疗反应并不稳定，部分患儿仍存在疼痛、活动受限或症状复发。因此，临床上亟需能够在关节对位改善后更好地恢复肌肉控制和颈椎稳定性的康复方案。关节松动术常用于颈椎功能障碍和颈部疼痛的保守治疗，可能减轻疼痛、改善节段性活动度、缓解肌肉保护性痉挛并帮助恢复正常运动。颈部抗阻训练则可改善肌肉激活、耐力和运动控制。然而，支持关节松动术和运动疗法的多数证据来自其他颈椎疾患或成人人群，而非儿童AARS，这凸显了开展儿科随机试验的必要性。
研究设计与核心发现
该研究是一项单中心、评估者与分析者盲法、两组平行对照的优效性随机对照试验。研究在杭州市中医院推拿科进行，计划招募70名经临床和影像学确诊的AARS患儿，年龄2–18岁，以1:1的比例随机分配至干预组（关节松动术联合颈部抗阻训练）或对照组（单纯关节松动术）。两组均接受每周3次、持续4周的治疗，共12次。主要结局指标为第4周时患侧胸锁乳突肌僵硬度，由剪切波弹性成像（shear-wave elastography, SWE）测量并以杨氏模量（kPa）表示，根据基线僵硬度进行校正。次要结局指标包括双侧胸锁乳突肌及上斜方肌SWE参数、疼痛强度（采用面部疼痛量表修订版Faces Pain Scale-Revised, FPS-R）、颈部功能障碍（采用儿童颈部残疾指数Pediatric Neck Disability Index, Pediatric NDI）、颈椎旋转活动度、总体临床疗效以及治疗后3个月和6个月的复发相关结局。
该试验的重要意义在于：填补了儿童AARS领域缺乏结构化肌肉聚焦康复的高质量随机证据的空白；首次将肌骨超声（尤其是SWE）作为客观评估工具纳入儿童AARS的保守治疗效果评价，有助于阐明颈部肌肉力学特性与临床结局之间的关系；详细的干预方案为未来研究和临床实践的可重复性提供了基础。
关键技术方法
- 1.
随机化与分配隐藏：由独立统计学家采用计算机生成的区组随机化产生分配序列，通过按顺序编号、不透明、密封的信封实施分配隐藏。
- 2.
盲法设计：结局评估者、超声检查者和统计学家保持盲态；参与者和治疗师因干预差异无法设盲。
- 3.
干预方案：
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对照组：接受关节松动术，包括仰卧位牵引松动、坐位静态节段性松动和坐位动态上颈椎松动，每次10–15分钟。
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干预组：在相同关节松动术后增加结构化颈部抗阻训练，包括仰卧位深部颈屈肌选择性激活练习及四个方向（屈曲、伸展、旋转、侧屈）的等长手动抗阻训练，每次15–20分钟。
- 4.
超声评估：使用Supersonic Aixplorer系统配备4–15 MHz线阵探头，在肌骨模式下进行SWE测量。胸锁乳突肌于胸骨头与乳突中点处测量，上斜方肌于C4棘突外侧2 cm处测量，每侧取三次测量的平均值。
- 5.
统计分析：主要结局采用协方差分析（ANCOVA），以第4周患侧胸锁乳突肌僵硬度为因变量、分组为固定因子、基线僵硬度为协变量；重复测量结局采用线性混合效应模型；分类资料采用卡方检验或Fisher精确检验。
研究结果概述
样本量与参与者：根据主要结局指标计算样本量，假设组间差异为6.5 kPa、共同标准差为9.0 kPa（标准化效应量约0.72），设定双侧显著性水平0.05、检验效能80%、1:1分配比，每组需31例。考虑约10%的脱落率，最终目标样本量为70例（每组35例）。
主要结局：第4周患侧胸锁乳突肌僵硬度（SWE测量），通过ANCOVA分析比较组间差异，以基线僵硬度为协变量。
次要结局：
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双侧胸锁乳突肌及上斜方肌SWE参数（基线、第2周、第4周）
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疼痛强度（FPS-R）：基线、第2周、第4周、治疗后3个月及6个月
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颈部功能障碍（Pediatric NDI）：同上时间点
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颈椎旋转活动度（基线、第2周、第4周）
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总体临床疗效（第4周）：分为痊愈、好转、无效三级，计算总有效率
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复发相关结局（治疗后3个月及6个月）：定义为疼痛性斜颈和颈部活动受限复发导致额外医疗评估或治疗
安全性监测：记录所有不良事件，预期轻微事件包括暂时性颈部酸痛、运动期间短暂不适或一过性头晕。严重不良事件将及时报告伦理委员会。
讨论与结论
该试验将评估在关节松动术基础上增加颈部抗阻训练是否为儿童AARS带来额外获益。研究填补了儿童颈椎康复领域的重要空白，因为保守治疗虽在临床实践中广泛应用，但结构化的高质量随机证据仍然有限。试验也反映了当前对早期保守治疗的重视，既往儿科系列研究表明及时诊断和适时非手术治疗可能改善预后。同时，近期综述指出儿童AARS的最佳非手术策略尚未明确确立，延迟就诊可能增加复发、治疗失败或后续手术管理的风险。
该方案的优点包括随机对照设计、盲法结局评估、预设的主要分析方法、单一主要影像学终点（提高可解释性并减少结局模糊性），以及使用肌骨超声和SWE提供客观结局指标，补充了疼痛、功能障碍和活动度等标准临床评估。详细的干预方案也有助于未来研究的可重复性。
局限性包括：完全盲法不可行（两种干预明显不同）；干预组治疗师接触时间更长，可能影响非特异性治疗效果；单中心设计限制推广性；超声肌肉评估存在操作者依赖性；参与者依从性可能存在差异。
尽管存在这些局限，该试验预计将为儿童AARS的肌肉聚焦保守治疗提供临床有用的证据，并阐明基于超声的肌肉标志物是否有助于监测恢复和指导康复决策。
