儿童巨大颈部动静脉畸形（AVM）单纯可解脱弹簧圈经导管栓塞成功治疗：一例病例报告

《Cardiology in the Young》：Successful coil-only transcatheter embolisation of a giant cervical arteriovenous malformation in a child: a case report

　　

头颈部动静脉畸形（arteriovenous malformation, AVM）是罕见的高流量血管病变，带来显著治疗挑战。研究人员报告一例9岁男童，其巨大颈部动静脉畸形（AVM）通过分期经导管栓塞（transcatheter embolisation）并仅使用可解脱弹簧圈（detachable coils）成功治疗。该病例提示，对于经仔细选择的儿童颈部动静脉畸形（AVM），单纯弹簧圈栓塞（coil-only embolisation）可能是一种安全且有效的治疗选择。

论文解读：儿童巨大颈部动静脉畸形单纯可解脱弹簧圈经导管栓塞成功治疗：一例病例报告

研究背景与问题：头颈部动静脉畸形（arteriovenous malformation, AVM）是罕见高流量血管病变，治疗挑战显著。其治疗选择取决于病变位置、大小、血流特征和范围，包括临床观察、硬化治疗、栓塞、消融和凝固技术及手术切除。小型边界清楚 AVM 手术可能治愈，但大型或弥漫病变完全切除常不可行；不完全切除与高复发率相关，甚至可能刺激病变侵袭性进展。血管内入路因微创日益被接受，可用材料包括硬化剂、无水乙醇、液体栓塞剂、颗粒栓塞材料和弹簧圈。然而，在颈部 AVM 中，弹簧圈常与液体栓塞剂联合应用，以降低血流、防止液体栓塞剂远端迁移并改善静脉流出控制。儿童颈部 AVM 单纯使用可解脱弹簧圈作为唯一栓塞剂的成功报道极少。该病例为9岁男童，因右颈部进行性增大肿胀转诊，既往曾计划手术切除，但因高出血风险中止并关闭切口。研究人员因此计划经导管栓塞（transcatheter embolisation）治疗。

研究人员开展了一项单例病例报告：对一例9岁男童巨大颈部 AVM 行分期经导管栓塞，仅使用可解脱弹簧圈（detachable coils；可控制释放的金属栓塞装置），并随访1年。研究结论提示，单纯弹簧圈栓塞可能对经仔细选择且具有有利血管构筑的儿童颈部 AVM 安全有效；其意义在于，对于部分患者可避免使用液体栓塞剂，同时维持良好临床结果，但长期随访仍必要。

主要关键技术方法（不超过250字）：该研究为单例病例报告，样本来源为转诊至研究人员机构的一例9岁男童。方法包括临床检查发现右侧颈部可触及搏动性肿块及连续性血管杂音；多普勒超声（Doppler ultrasonography）提示高流量血管病变；颈部增强CT（computed tomography, CT）显示右枕下区 7 × 6 cm 低密度、明显强化病变；数字减影血管造影（digital subtraction angiography, DSA）确认高流量 AVM、供血动脉及早期静脉引流；超声心动图排除心脏腔室增大或高输出量心力衰竭（high-output cardiac failure）。按 Schobinger 分期（Schobinger stage）和 Yakes 分类（Yakes classification）评估后，行分期经导管栓塞，使用可解脱弹簧圈选择性栓塞优势供血动脉，弹簧圈直径选择稍大于目标血管直径；2个月后重复造影并二次栓塞，随后临床和超声随访1年。

研究结果：
病例报告（Case report）。研究人员通过体格检查、多普勒超声、增强CT、DSA及超声心动图评估该9岁男童。患者右颈部进行性肿胀，曾由耳鼻喉科医师评估，原计划手术切除并已做皮肤切口，但因出血风险高而放弃。体检见右侧颈部大、可触及、搏动性肿块，听诊可闻连续性血管杂音，其余体检无异常。影像学显示 7 × 6 cm 强化血管病变，由右颈外动脉分支和右锁骨下动脉分支供血，DSA 证实高流量 AVM 并早期静脉引流。无心脏腔室增大或高输出量心力衰竭证据。基于搏动和杂音而无溃疡或心力衰竭，病变归为 Schobinger II期；按 Yakes 分类为 IIIb 型，即多支供血小动脉分流进入动脉瘤样静脉囊并有多条引流静脉。考虑病变高流量、巨大且进行性，研究人员计划经导管栓塞。造影显示主要供血来自右颈外动脉的一支大供血动脉，另有右锁骨下动脉来源的两支较小供血动脉。对颈外动脉来源的优势供血动脉选择性插管，在起始部远端部署三个可解脱弹簧圈（两个5 × 15 mm、一个7 × 30 mm；Concerto^?, Medtronic, Minneapolis, MN, USA），并有意用导管尖端压实弹簧圈以形成稳定框架。完成造影显示该供血血管完全闭塞，但右锁骨下动脉来源供血动脉仍有少量残余血流。研究人员有意采用分期栓塞策略，以缩短手术时间并减少麻醉暴露，第二次干预安排在2个月后，以便观察潜在变化如永久损伤或并发症。2个月后重复造影显示，先前栓塞的颈外动脉供血支仍完全闭塞，而右锁骨下动脉来源供血动脉已增大。该血管用1个9 × 30 mm和2个5 × 15 mm可解脱弹簧圈选择性栓塞。最终造影显示动静脉分流完全消除。无术中或术后并发症，患者次日出院。临床逐步改善，颈部肿胀明显缩小，1年随访期间持续超声证据显示完全闭塞。

讨论（Discussion）。研究人员通过文献比较和本病例血管构筑分析，指出 AVM 最佳管理仍有争议，目前推荐多学科治疗策略。手术切除对小型、边界清楚病变可能治愈，但大型或弥漫病变完全切除常不可行，不完全切除与高复发率相关并可能刺激进展，因此微创血管内方法日益被接受。非手术治疗后可能复发，但重大并发症风险通常低；成功率和复发率因栓塞剂和血管构筑而异。Le Fourn et al. 对31例患者32个 AVM 行66次栓塞，材料包括 n-butyl cyanoacrylate（NBCA；氰基丙烯酸正丁酯）、ethylene-vinyl alcohol copolymer（EVOH；乙烯-乙烯醇共聚物）、lauromacrogol、颗粒栓塞材料（胶原海绵和微球）及无水乙醇；8例头颈 AVM 中5例临床改善，1例无变化，2例仍进展。弹簧圈可机械性闭塞血管并在透视下易见，可能对存在优势供血动脉、明确动静脉分流或优势引流静脉的 AVM 特别有效；但在颈部 AVM 中，弹簧圈常与液体栓塞剂联合使用。Yakes IIIb 型通常推荐液体栓塞剂，但本例因存在有限数量优势供血动脉，允许单纯可解脱弹簧圈完全排除分流。Funaki et al. 曾报道10岁男童巨大颈部 AVM 并发高输出量心力衰竭，使用可解脱弹簧圈联合 NBCA、碘化油和乙醇成功治疗；本例患者无高输出量心力衰竭，仅用可解脱弹簧圈成功治疗。Gomes et al. 描述两例成人 AVM 患者接受弹簧圈联合其他栓塞剂，其中一例静脉栓塞后弹簧圈迁移至肺循环，作者建议选择稍大于目标血管直径的弹簧圈以降低迁移风险。本病例选择单纯可解脱弹簧圈，是由于造影显示有限数量优势供血动脉可选择插管并完全闭塞；颈部位置进一步支持避免液体栓塞剂，以降低非靶栓塞（non-target embolisation）和脑神经缺血（cranial nerve ischaemia）风险；可解脱弹簧圈允许释放前可控部署和重新定位，并在目标血管内稳定锚定。弹簧圈直径有意选择略大于目标血管直径以最小化迁移风险。据研究人员所知，儿童颈部 AVM 使用可解脱弹簧圈作为唯一栓塞剂成功治疗的报道仍极其有限。

结论（Conclusion）。翻译研究结论部分：单纯弹簧圈栓塞（coil-only embolisation）可能是对经仔细选择且具有有利血管构筑的儿童颈部 AVM 的一种安全且有效的微创治疗策略。仔细的血管造影评估可识别出哪些患者可通过单纯弹簧圈栓塞安全避免使用液体栓塞剂，同时维持优异临床结果。长期随访仍然必要，因为尽管初始血管造影成功，仍可能通过侧支募集（collateral recruitment）发生复发。

学习要点（Learning points）。颈部 AVM 是罕见高流量血管异常，需要详细血管造影评估以准确分类和制定治疗计划。在由有限数量优势供血动脉供血的经选择儿童颈部 AVM 中，单纯可解脱弹簧圈栓塞可能实现完全闭塞而无需液体栓塞剂。仔细血管造影评估对识别可避免液体栓塞剂的单纯弹簧圈栓塞患者至关重要。

最后，讨论部分总结：研究人员强调，头颈部 AVM 治疗需多学科评估，栓塞材料选择应结合病变位置、大小、血流和血管构筑；弹簧圈可机械闭塞，尤其适合有优势供血动脉、明确分流或优势引流静脉者，但颈部病变中常与液体栓塞剂联用以控制血流和静脉流出。Yakes IIIb 型常规倾向液体栓塞剂，但本病例因优势供血动脉有限，单纯可解脱弹簧圈实现完全闭塞。与 Funaki et al. 报道的儿童病例相比，本例无高输出量心力衰竭且未使用液体栓塞剂。Gomes et al. 的迁移风险提示促使选择稍大直径弹簧圈。结论翻译如前：单纯弹簧圈栓塞可能为经选择的儿童颈部 AVM 提供安全有效的微创策略，仔细血管造影可识别适用患者，长期随访仍必要。